Analysis of biological characteristics and pathogenesis of human and mouse lymphangioma animal models
| Project/Area Number |
15K10928
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| Research Category |
Grant-in-Aid for Scientific Research (C)
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| Allocation Type | Multi-year Fund |
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| Section | 一般 |
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| Research Field |
Pediatric surgery
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| Research Institution | National Center for Child Health and Development (2016-2018)
Keio University (2015) |
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Principal Investigator |
Fujino Akihiro 国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 臓器・運動器病態外科部, 診療部長 (50306726)
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| Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) |
梅澤 明弘 国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 再生医療センター, 副所長/再生医療センター長 (70213486)
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| Research Collaborator |
Takahashi Masataka
Suzuki Erika
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| Project Period (FY) |
2015-04-01 – 2019-03-31
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| Project Status |
Completed (Fiscal Year 2018)
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| Budget Amount *help |
¥4,680,000 (Direct Cost: ¥3,600,000、Indirect Cost: ¥1,080,000)
Fiscal Year 2018: ¥1,430,000 (Direct Cost: ¥1,100,000、Indirect Cost: ¥330,000)
Fiscal Year 2017: ¥1,430,000 (Direct Cost: ¥1,100,000、Indirect Cost: ¥330,000)
Fiscal Year 2016: ¥910,000 (Direct Cost: ¥700,000、Indirect Cost: ¥210,000)
Fiscal Year 2015: ¥910,000 (Direct Cost: ¥700,000、Indirect Cost: ¥210,000)
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| Keywords | リンパ管疾患 / リンパ管奇形 / リンパ管腫 / モデル動物 / 遺伝子導入 / 不死化細胞 / 前臨床試験 / 遺伝子解析 |
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| Outline of Final Research Achievements |
There is no effective treatment for severe / refractory lymphangioma (cystic lymph malformation), and development of new treatments is awaited around the world for improving patient QOL. We obtained a human lymphangioma model animal by transplanting a lymphangioma-derived lymphatic endothelial cell line established from human lymphangioma tissue into mice. On the other hand, optimization of in vitro 3D lymphatic vessel (lymphangioma) model using gelatin was examined, and effects of several drugs and functions of disease related genes were examined using them. In particular, we have examined the direct effects of OK-432 on lymphatic endothelial cells, which are used in therapy, and are examining endothelial cell uptake and gene expression profiles. These results are currently under summarizing.
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| Academic Significance and Societal Importance of the Research Achievements |
重症・難治性のリンパ管腫（リンパ奇形）は有効な治療法がなく、患者QOL改善のため世界中で新たな治療法開発が待たれている。治験が始まっている内服薬mTOR阻害剤はあるが、根治を得るものではなく、引き続き基礎的研究を進めねばならない。この研究におけるモデル動物およびin vitroモデルの確立により新たな治療薬、治療法の検討が可能となる。現在、平行して行われているリンパ管腫特異的発現遺伝子の意義を確定し、標的を絞った上でモデル動物およびin vitroモデルで検討する。他に遺伝子変異に関する研究が海外でなされており、その情報も合わせて検討することで最終的に 大きな成果が期待される。
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Report
(5 results)
Research Products
(66 results)
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[Journal Article] Efficacy and safety of sirolimus treatment for intractable lymphatic anomalies: A study protocol for an open-label, single-arm, multicenter, prospective study (SILA).2019
Author(s)
Ozeki M, Asada R, Saito AM, Hashimoto H, Fujimura T, Kuroda T, Ueno S, Watanabe S, Nosaka S, Miyasaka M, Umezawa A, Matsuoka K, Maekawa T, Yamada Y, Fujino A, Hirakawa S, Furukawa T, Tajiri T, Kinoshita Y, Souzaki R, Fukao T
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Journal Title
Regen Ther.
Volume: 14
Pages: 84-91
DOI
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Peer Reviewed / Open Access
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[Journal Article] 出生前診断されたリンパ管腫（リンパ管奇形）症例における発見時在胎週数と予後の検討について2017
Author(s)
藤野明浩，小川雄大, 朝長高太郎, 野村美緒子, 竹添豊志子, 大野通暢, 渡邉稔彦, 田原和典, 菱木知郎, 金森豊, 杉林里佳, 左合治彦
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Journal Title
日本周産期・新生児医学会雑誌
Volume: 53
Pages: 5050-505
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[Journal Article] 難治性胸水の外科治療2016
Author(s)
高橋正貴, 藤野明浩, 小関道夫, 渡邉稔彦, 前川貴伸, 松岡健太郎, 野坂俊介, 黒田達夫, 渕本康史, 金森豊
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Journal Title
小児外科
Volume: 48
Pages: 933-937
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[Presentation] 難治性リンパ管腫等に対するブレオマイシン/OK-432併用局注硬化療法の検討，2018
Author(s)
小川雄大, 藤野明浩, 沓掛真衣, 後藤倫子, 朝長高太郎, 大野通暢, 田原和典, 渡邉稔彦, 菱木知郎, 宮嵜治, 野坂俊介, 金森豊
Organizer
第55回日本小児外科学会学術集会
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[Presentation] 気道管理に難渋した頸部・縦隔巨大リンパ管腫の一例2018
Author(s)
上原陽治, 長澤純子, 米田康太, 生田泰久, 甘利昭一郎, 和田友香, 丸山秀彦, 塚本桂子, 諫山哲哉, 藤野明浩, 金森豊, 守本倫子, 和田誠司, 左合治彦, 伊藤裕司
Organizer
第54日本周産期・新生児医学会学術集会
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藤野明浩，小川雄大, 朝長高太郎, 野村美緒子, 竹添豊志子, 大野通暢, 渡邉稔彦, 田原和典, 菱木知郎, 金森豊, 杉林里佳, 左合治彦
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第53回日本周産期・新生児医学会総会および学術集会
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[Presentation] 当院におけるリンパ管腫（リンパ管奇形）に対するブレオマイシン局注硬化療法の検討2016
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藤野明浩, 清水隆弘, 阿部陽友, 森禎三郎, 髙橋信博, 石濱秀雄, 藤村 匠, 山田洋平, 下島直樹, 星野 健, 黒田達夫
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第53回日本小児外科学会学術集会
Place of Presentation
ヒルトン福岡シーホーク（福岡県福岡市）
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[Presentation] 胎児水腫からリンパ浮腫へ移行したリンパ管形成不全の1例（リンパ管シンチグラフィ所見からの考察）2016
Author(s)
藤野明浩, 中原理紀, 清水隆弘, 藤村 匠, 阿部陽友, 森禎三郎, 高橋信博, 石濱秀雄, 山田洋平, 下島直樹, 星野 健, 黒田達夫
Organizer
第16回小児核医学研究会
Place of Presentation
砂防会館シェーンバッハ・サボー（東京都千代田区）
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[Presentation] Kaposiform Lymphangiomatosisに合併した凝固異常について2015
Author(s)
6)小関道夫, 西村沙織, 野澤明史, 神田香織, 堀友博, 川本典生, 加藤善一郎, 深尾敏幸, 藤野明浩, 黒田達夫, 松岡健太郎, 野坂俊介
Organizer
岐阜血友病研究会
Place of Presentation
ホテルリソル岐阜（岐阜県岐阜市）
Year and Date
2015-09-04
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[Presentation] A preliminary study of the effect of kampo medicine on the human lymphgioma derived lymphatic endothelial cells.2015
Author(s)
Kato M, Fujino F, Ismael A, Morisada T, Takahashi N, Kano M, Fujimura T, Yamada Y, Hoshino K, Kuroda T
Organizer
EUPSA 2015(European Pediatric Surgical Association, Annual Meeting)
Place of Presentation
Ljubljana, Slovenia
Year and Date
2015-06-17
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