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Analysis of biological characteristics and pathogenesis of human and mouse lymphangioma animal models

Research Project

Project/Area Number 15K10928
Research Category

Grant-in-Aid for Scientific Research (C)

Allocation TypeMulti-year Fund
Section一般
Research Field Pediatric surgery
Research InstitutionNational Center for Child Health and Development (2016-2018)
Keio University (2015)

Principal Investigator

Fujino Akihiro  国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 臓器・運動器病態外科部, 診療部長 (50306726)

Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) 梅澤 明弘  国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 再生医療センター, 副所長/再生医療センター長 (70213486)
Research Collaborator Takahashi Masataka  
Suzuki Erika  
Project Period (FY) 2015-04-01 – 2019-03-31
Project Status Completed (Fiscal Year 2018)
Budget Amount *help
¥4,680,000 (Direct Cost: ¥3,600,000、Indirect Cost: ¥1,080,000)
Fiscal Year 2018: ¥1,430,000 (Direct Cost: ¥1,100,000、Indirect Cost: ¥330,000)
Fiscal Year 2017: ¥1,430,000 (Direct Cost: ¥1,100,000、Indirect Cost: ¥330,000)
Fiscal Year 2016: ¥910,000 (Direct Cost: ¥700,000、Indirect Cost: ¥210,000)
Fiscal Year 2015: ¥910,000 (Direct Cost: ¥700,000、Indirect Cost: ¥210,000)
Keywordsリンパ管疾患 / リンパ管奇形 / リンパ管腫 / モデル動物 / 遺伝子導入 / 不死化細胞 / 前臨床試験 / 遺伝子解析
Outline of Final Research Achievements

There is no effective treatment for severe / refractory lymphangioma (cystic lymph malformation), and development of new treatments is awaited around the world for improving patient QOL. We obtained a human lymphangioma model animal by transplanting a lymphangioma-derived lymphatic endothelial cell line established from human lymphangioma tissue into mice. On the other hand, optimization of in vitro 3D lymphatic vessel (lymphangioma) model using gelatin was examined, and effects of several drugs and functions of disease related genes were examined using them. In particular, we have examined the direct effects of OK-432 on lymphatic endothelial cells, which are used in therapy, and are examining endothelial cell uptake and gene expression profiles. These results are currently under summarizing.

Academic Significance and Societal Importance of the Research Achievements

重症・難治性のリンパ管腫(リンパ奇形)は有効な治療法がなく、患者QOL改善のため世界中で新たな治療法開発が待たれている。治験が始まっている内服薬mTOR阻害剤はあるが、根治を得るものではなく、引き続き基礎的研究を進めねばならない。この研究におけるモデル動物およびin vitroモデルの確立により新たな治療薬、治療法の検討が可能となる。現在、平行して行われているリンパ管腫特異的発現遺伝子の意義を確定し、標的を絞った上でモデル動物およびin vitroモデルで検討する。他に遺伝子変異に関する研究が海外でなされており、その情報も合わせて検討することで最終的に 大きな成果が期待される。

Report

(5 results)
  • 2018 Annual Research Report   Final Research Report ( PDF )
  • 2017 Research-status Report
  • 2016 Research-status Report
  • 2015 Research-status Report
  • Research Products

    (66 results)

All 2019 2018 2017 2016 2015 Other

All Journal Article (24 results) (of which Peer Reviewed: 15 results,  Open Access: 2 results,  Acknowledgement Compliant: 1 results) Presentation (38 results) (of which Int'l Joint Research: 2 results,  Invited: 6 results) Book (3 results) Remarks (1 results)

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    • Author(s)
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    • Journal Title

      Regen Ther.

      Volume: 14 Pages: 84-91

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      Volume: 2 Issue: 7 Pages: 2-2

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    • Author(s)
      藤野明浩, 中原理紀, 清水隆弘, 藤村 匠, 阿部陽友, 森禎三郎, 高橋信博, 石濱秀雄, 山田洋平, 下島直樹, 星野 健, 黒田達夫
    • Organizer
      第16回小児核医学研究会
    • Place of Presentation
      砂防会館シェーンバッハ・サボー(東京都千代田区)
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  • [Presentation] リンパ管腫(嚢胞性リンパ管奇形)の細胞生物学的検討2016

    • Author(s)
      藤野明浩,髙橋正貴
    • Organizer
      第2回小児リンパ管疾患シンポジウム
    • Place of Presentation
      国立成育医療研究センター(東京都世田谷区)
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  • [Presentation] 小児リンパ管疾患研究班2016

    • Author(s)
      藤野明浩
    • Organizer
      第2回小児リンパ管疾患シンポジウム
    • Place of Presentation
      国立成育医療研究センター(東京都世田谷区)
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  • [Presentation] リンパ管腫(リンパ管奇形)研究進捗状況2016

    • Author(s)
      藤野明浩
    • Organizer
      第2回小児リンパ管疾患シンポジウム
    • Place of Presentation
      国立成育医療研究センター(東京都世田谷区)
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  • [Presentation] 越婢加朮湯が奏効した乳児胸背部リンパ管腫の一例2016

    • Author(s)
      田原和典,野村美緒子,小川雄大,朝長高太郎,竹添豊志子,大野通暢,渡邉稔彦,藤野明浩,金森豊
    • Organizer
      PSJM2016 第21回日本小児外科漢方研究会
    • Place of Presentation
      ソニックシティ(埼玉県さいたま市)
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  • [Presentation] Kaposiform lymphangiomatosisの臨床学的特徴と凝固異常について2016

    • Author(s)
      小関道夫,野澤明史,堀友博,神田香織,藤野明浩,黒田達夫,松岡健太郎,野坂俊介,深尾敏幸
    • Organizer
      第58回日本小児血液・がん学会学術集会
    • Place of Presentation
      品川プリンスホテル(東京都港区)
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  • [Presentation] Sirolimusが有効であった難治性乳び胸水を伴うリンパ管腫症の1例2015

    • Author(s)
      吉田馨,前川貴伸,石黒精,高橋正貴,藤野明浩,阿部淳,松岡健太郎,北村正幸,野坂俊介
    • Organizer
      第57回日本小児血液・がん学会学術集会
    • Place of Presentation
      甲府富士屋ホテル(山梨県甲府市)
    • Year and Date
      2015-11-27
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  • [Presentation] 指定演題セッション2・リンパ管腫(リンパ管奇形)・リンパ管腫症 標準化と新たな試み:リンパ管腫(嚢胞性リンパ管奇形)の治療標準化について2015

    • Author(s)
      藤野明浩
    • Organizer
      第31回日本小児外科学会秋季シンポジウム
    • Place of Presentation
      くまもと県民交流館パレア(熊本県熊本市)
    • Year and Date
      2015-10-31
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    • Invited
  • [Presentation] リンパ管腫(リンパ管奇形)とリンパ管腫症に対する新しい薬物療法2015

    • Author(s)
      小関道夫, 野澤明史, 神田香織, 堀友博, 川本典生, 前川貴伸, 藤野明浩, 深尾敏幸
    • Organizer
      第31回日本小児外科学会秋季シンポジウム
    • Place of Presentation
      くまもと県民交流館パレア(熊本県熊本市)
    • Year and Date
      2015-10-31
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    • Invited
  • [Presentation] 日本のリンパ管腫患者に対する硬化療法の検討 平成21-23年度厚生労働省難治性疾患克服研究事業結果報告2015

    • Author(s)
      小川雄大, 藤野明浩, 上野 滋, 岩中 督, 森川康英, 黒田達夫
    • Organizer
      第31回日本小児外科学会秋季シンポジウム
    • Place of Presentation
      くまもと県民交流館パレア(熊本県熊本市)
    • Year and Date
      2015-10-31
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      2015 Research-status Report
  • [Presentation] Kaposiform Lymphangiomatosisに合併した凝固異常について2015

    • Author(s)
      6)小関道夫, 西村沙織, 野澤明史, 神田香織, 堀友博, 川本典生, 加藤善一郎, 深尾敏幸, 藤野明浩, 黒田達夫, 松岡健太郎, 野坂俊介
    • Organizer
      岐阜血友病研究会
    • Place of Presentation
      ホテルリソル岐阜(岐阜県岐阜市)
    • Year and Date
      2015-09-04
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  • [Presentation] 難治性リンパ管疾患の実態(シンポジウム)2015

    • Author(s)
      藤野明浩
    • Organizer
      第12回日本血管腫血管奇形学会学術集
    • Place of Presentation
      中野セントラルパークコングレスクエア(東京都中野区)
    • Year and Date
      2015-07-18
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    • Invited
  • [Presentation] 教育講演10:リンパ管腫(嚢胞性リンパ管奇形):周産期の諸問題2015

    • Author(s)
      藤野明浩
    • Organizer
      第51回日本周産期・新生児医学会総会および学術集会
    • Place of Presentation
      ヒルトン福岡シーホーク(福岡県福岡市)
    • Year and Date
      2015-07-12
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    • Invited
  • [Presentation] A preliminary study of the effect of kampo medicine on the human lymphgioma derived lymphatic endothelial cells.2015

    • Author(s)
      Kato M, Fujino F, Ismael A, Morisada T, Takahashi N, Kano M, Fujimura T, Yamada Y, Hoshino K, Kuroda T
    • Organizer
      EUPSA 2015(European Pediatric Surgical Association, Annual Meeting)
    • Place of Presentation
      Ljubljana, Slovenia
    • Year and Date
      2015-06-17
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    • Int'l Joint Research
  • [Presentation] 縦隔に限局するリンパ管腫に対する適切な治療について.小児呼吸器形成異常・低形成疾患に関する実態調査2015

    • Author(s)
      上野 滋, 藤野 明浩, 岩中 督, 森川 康英, 木下 義晶, 小関 道夫, 野坂 俊介, 松岡 健太郎
    • Organizer
      第52回日本小児外科学会学術集会
    • Place of Presentation
      神戸国際会議場(兵庫県神戸市)
    • Year and Date
      2015-05-30
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  • [Book] 今日の耳鼻咽喉科・頭頚部外科治療指針(第4版)45.頭頚部領域のリンパ管腫(リンパ管奇形)2018

    • Author(s)
      藤野明浩:大森孝一、藤枝重治、小島博己、猪原秀典編
    • Total Pages
      670
    • Publisher
      医学書院
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  • [Book] 血管腫・血管奇形臨床アトラス Primary Lynphedema(原発性リンパ浮腫)2018

    • Author(s)
      藤野明浩:大原國章、神人正寿編
    • Total Pages
      250
    • Publisher
      南江堂
    • ISBN
      4524251367
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  • [Book] 血管腫・血管奇形臨床アトラス2018

    • Author(s)
      編集:大原國章、神人正寿
    • Total Pages
      251
    • Publisher
      南江堂
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  • [Remarks] リンパ管疾患情報ステーション

    • URL

      http://www.lymphangioma.net

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Published: 2015-04-16   Modified: 2020-03-30  

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