| Project/Area Number |
19591001
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| Research Category |
Grant-in-Aid for Scientific Research (C)
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| Allocation Type | Single-year Grants |
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| Section | 一般 |
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| Research Field |
Neurology
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| Research Institution | Kagoshima University |
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Principal Investigator |
HIROSHI Takashima Kagoshima University, 大学院医歯学総合研究科, 助教 (80372803)
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| Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) |
ARIMURA Kimiyoshi 鹿児島大学, 大学院・医歯学総合研究科, 准教授 (20159510)
有村 公良 鹿児島大学, 大学院・医歯学総合研究科, 准教授 (30140908)
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| Co-Investigator(Renkei-kenkyūsha) |
UMEHARA Fujio 鹿児島大学, 大学院医歯学総合研究科, 講師 (20271140)
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| Research Collaborator |
HIRANO Ryuki 鹿児島大学, 医学部・歯学部附属病院, 研修登録医
NAKAMURA Tomonori 鹿児島大学, 大学院医歯学総合研究科, 大学院生
OKAMOTO Yuji 鹿児島大学, 医学部・歯学部附属病院, 研修登録医
HASHIGUCHI Akihiro 鹿児島大学, 大学院医学研究科, 大学院生
BOERKOEL Cornelius F. British Columbia大学, 医科遺伝学, 准教授
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| Project Period (FY) |
2007 – 2008
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| Project Status |
Completed (Fiscal Year 2008)
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| Budget Amount *help |
¥4,680,000 (Direct Cost: ¥3,600,000、Indirect Cost: ¥1,080,000)
Fiscal Year 2008: ¥1,820,000 (Direct Cost: ¥1,400,000、Indirect Cost: ¥420,000)
Fiscal Year 2007: ¥2,860,000 (Direct Cost: ¥2,200,000、Indirect Cost: ¥660,000)
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| Keywords | 脊髄小脳変性症 / ニューロパチー / SCAN1 / DNA修復 / 神経変性 / ノックアウトマウス / TDP1 / 一本鎖DNA修復 / Tdp1 / SSBR / マウスモデル |
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| Research Abstract |
我々は、末梢神経障害と小脳失調を示す疾患(SCAN1の原因として、TDP1を同定した。TDP1は、DNAの転写や複製時に働く酵素であり、とくに一本鎖DNAの修復に関与している。本研究は、この原因遺伝子Tdp1の欠失マウスを解析し、神経変性を明らかにしようとするものである。その結果モデルマウスには、明らかな神経症状の発症はみられず、DNA障害性の抗癌剤に対して強い過敏性があった。さらに、SCAN1患者変異(His493Arg)の有害性も確認した。一本鎖DNA修復障害による神経変性の一機序について解明した。
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