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脳室周囲白質軟化症患児における語彙獲得-ウィリアムズ症候群等との比較検討-

Research Project

Project/Area Number 19K02637
Research Category

Grant-in-Aid for Scientific Research (C)

Allocation TypeMulti-year Fund
Section一般
Review Section Basic Section 09030:Childhood and nursery/pre-school education-related
Research InstitutionNagoya University of Arts and Sciences (2022-2023)
Institute for Developmental Research Aichi Developmental Disability Center (2019-2021)

Principal Investigator

中村 みほ  名古屋学芸大学, ヒューマンケア学部, 教授 (70291945)

Project Period (FY) 2019-04-01 – 2025-03-31
Project Status Granted (Fiscal Year 2023)
Budget Amount *help
¥4,290,000 (Direct Cost: ¥3,300,000、Indirect Cost: ¥990,000)
Fiscal Year 2021: ¥1,430,000 (Direct Cost: ¥1,100,000、Indirect Cost: ¥330,000)
Fiscal Year 2020: ¥1,170,000 (Direct Cost: ¥900,000、Indirect Cost: ¥270,000)
Fiscal Year 2019: ¥1,690,000 (Direct Cost: ¥1,300,000、Indirect Cost: ¥390,000)
Keywords脳室周囲白質軟化症 / 自閉症スペクトラム / ウィリアムズ症候群 / 視空間認知障害 / 語彙獲得 / 語彙発達 / 共同注意 / 非言語性コミュニケーション / 脳室白質軟化症
Outline of Research at the Start

脳室周囲白質軟化症(PVL)患児における初期の語彙獲得を、ウィリアムズ症候群(WS)、自閉症スペクトラム(ASD)患児と比較検討する。以下の点に着目する。
1) 視空間認知障害を呈するPVL患児において、WS患児におけると同様に「位置や場所を表す語彙」の発達が遅れることを確認できるか?
2) ASD様症状を呈さないPVL患児、WS患児においても共同注意の発達が遅れ、始語が遅れることを確認できるか?

Outline of Annual Research Achievements

本研究は当初、脳室周囲白質軟化症、自閉症スペクトラム、ウィリアムズ症候群の各疾患をもつ患児における初期の語彙獲得を、児らの視空間認知の発達との関連のもとに語彙領域別に検討することを目的としていた。
しかしながら、covid-19の流行に伴う受診制限や研究参加への逡巡などから研究参加者が当初の想定通りには得られなかった。また、臨床研究であるため、適切な医療の提供を前提に研究を立案し研究協力の依頼を行うことが必要であるが、想定外の事情により、研究代表者の臨床医療の場が当初の予定と比し大幅に減少した。これらの事情により研究参加者を募る困難度が増した。
以上より、可能な範囲で研究参加者を募りつつも、進捗状況は遅れているといわざるを得ない。
そこで2023年度はそれまでに得られたデータによる解析を進め、その時点までの成果をThe 2024 Annual Conference of British Paediatric Neurology Association にてVisual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndromeの演題で発表した。また、本研究におけるキーワードである視空間認知障害の観点から、同様の所見を示すカブキ症候群の視覚認知について、The 15th EPNS(European Paediatric Neurology Society) Congress にてVisual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndromeの演題で発表した。

Current Status of Research Progress
Current Status of Research Progress

4: Progress in research has been delayed.

Reason

以下の理由により当初計画した疾患を持つ患者の研究参加を得られにくい状況があった。
・covid-19の流行に伴う受診制限や研究参加への逡巡などから研究参加者が当初の想定通りには得られなかった。
・臨床研究であることから適切な医療の提供を前提に研究参加を募ることにより成立する研究を立案しているため、研究参加の協力を依頼する臨床現場に研究代表者自身が立つことが必要であるが、想定外の事態により研究代表者の臨床医療の場が当初の予定と比し大幅に減少し研究参加者を募る困難度が増した。
2023年度は引き続き可能な限り研究参加者を募りつつも、それまでに得られたデータによる解析を進め、その時点までの成果を The 2024 Annual Conference of British Paediatric Neurology Association (Bristol, UK. 24-26 January 2024)にて The acquisition of Japanese vocabulary in children with Williams syndrome. の演題で発表した。また、本研究におけるキーワードである視空間認知障害の観点から、同様の所見を示すカブキ症候群の視覚認知について、The 15th EPNS(European Paediatric Neurology Society) Congress(Prague, Czech Republic 20-24 June 2023.) にてVisual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndromeの演題で発表した。

Strategy for Future Research Activity

covid-19の影響は薄れつつあるが、臨床現場が想定よりも少なくなった事情から、臨床研究として参加者を募るうえでの困難さは続くものと推定される。このような状況下でも極力参加者を募るとともに、最終年度となる2024年度は、その時点までに得られているデータをもとに論文の形で発信することを目指す。
また、当初の「問い」であった、”視空間認知の発達が初期の語彙発達にどのように影響するか” を医療現場に頼らずに検討する方法を再検討したい。具体的には定型発達者の中での視空間認知の発達状況とそれに関連する語彙発達の状況を保育園等の協力をえて参加者を募るなど、検討中である。

Report

(5 results)
  • 2023 Research-status Report
  • 2022 Research-status Report
  • 2021 Research-status Report
  • 2020 Research-status Report
  • 2019 Research-status Report
  • Research Products

    (8 results)

All 2024 2023 2022 2020 2019

All Journal Article (4 results) (of which Peer Reviewed: 3 results) Presentation (4 results) (of which Int'l Joint Research: 3 results)

  • [Journal Article] Williams症候群2022

    • Author(s)
      中村みほ
    • Journal Title

      Clinical Neuroscience

      Volume: 40 Pages: 104-107

    • Related Report
      2022 Research-status Report 2021 Research-status Report
  • [Journal Article] Gait characteristics of children with Williams syndrome with impaired visuospatial recognition: a three-dimensional gait analysis study2020

    • Author(s)
      Ito Yuji、Ito Tadashi、Kurahashi Naoko、Ochi Nobuhiko、Noritake Koji、Sugiura Hideshi、Mizuno Seiji、Kidokoro Hiroyuki、Natsume Jun、Nakamura Miho
    • Journal Title

      Experimental Brain Research

      Volume: 238 Issue: 12 Pages: 2887-2895

    • DOI

      10.1007/s00221-020-05946-0

    • Related Report
      2020 Research-status Report
    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Discrepancy between musical ability and language skills in children with Williams syndrome2020

    • Author(s)
      Kitamura Yuzuki、Kita Yosuke、Okumura Yasuko、Kaga Yoshimi、Okuzumi Hideyuki、Ishikawa Yuji、Nakamura Miho、Inagaki Masumi
    • Journal Title

      Brain and Development

      Volume: 42 Issue: 3 Pages: 248-255

    • DOI

      10.1016/j.braindev.2019.12.002

    • Related Report
      2019 Research-status Report
    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Role of the Embodied Cognition Process in Perspective‐Taking Ability During Childhood2020

    • Author(s)
      Hirai Masahiro、Muramatsu Yukako、Nakamura Miho
    • Journal Title

      Child Development

      Volume: 91 Issue: 1 Pages: 214-235

    • DOI

      10.1111/cdev.13172

    • Related Report
      2019 Research-status Report
    • Peer Reviewed
  • [Presentation] The acquisition of Japanese vocabulary in children with Williams syndrome.2024

    • Author(s)
      Miho Nakamura,Yuko Higuchi, Yukako Muramatsu
    • Organizer
      The 2024 Annual Conference of British Paediatric Neurology Association
    • Related Report
      2023 Research-status Report
    • Int'l Joint Research
  • [Presentation] Visual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndrome2023

    • Author(s)
      Miho Nakamura,Naoko Kurahashi,Yukako Muramatsu,Yosihito Tokita,Noriko Miyake,Naomichi Matsumoto,Seiji Mizuno
    • Organizer
      The 15th EPNS (European Paediatric Neurology Society) Congress
    • Related Report
      2023 Research-status Report
    • Int'l Joint Research
  • [Presentation] Gait characteristics in children with Williams syndrome: A three-dimensional gait analysis study2020

    • Author(s)
      Yuji Ito, Tadashi Ito, Naoko Kurahashi, Nobuhiko Ochi, Koji Noritake, Hideshi Sugiura, Seiji Mizuno, Hiroyuki Kidokoro, Jun Natsume, and Miho Nakamura
    • Organizer
      第62回日本小児神経学会学術集会
    • Related Report
      2020 Research-status Report
  • [Presentation] Study on cognitive profiles of patients with 22q11.2 deletion syndrome: comparison with the findings of Williams syndrome.2019

    • Author(s)
      Miho Nakamura Fumio Hayakawa Ryusuke Kakigi
    • Organizer
      13th European pediatric neurology society congress
    • Related Report
      2019 Research-status Report
    • Int'l Joint Research

URL: 

Published: 2019-04-18   Modified: 2024-12-25  

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