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West症候群の早期診断を目指したオンライン動画診断支援システムの確立

Research Project

Project/Area Number 21K17246
Research Category

Grant-in-Aid for Early-Career Scientists

Allocation TypeMulti-year Fund
Review Section Basic Section 58010:Medical management and medical sociology-related
Research InstitutionKanazawa University

Principal Investigator

黒田 文人  金沢大学, 附属病院, 講師 (00622812)

Project Period (FY) 2021-04-01 – 2025-03-31
Project Status Granted (Fiscal Year 2023)
Budget Amount *help
¥4,030,000 (Direct Cost: ¥3,100,000、Indirect Cost: ¥930,000)
Fiscal Year 2024: ¥1,170,000 (Direct Cost: ¥900,000、Indirect Cost: ¥270,000)
Fiscal Year 2023: ¥910,000 (Direct Cost: ¥700,000、Indirect Cost: ¥210,000)
Fiscal Year 2022: ¥1,170,000 (Direct Cost: ¥900,000、Indirect Cost: ¥270,000)
Fiscal Year 2021: ¥780,000 (Direct Cost: ¥600,000、Indirect Cost: ¥180,000)
Keywords乳幼児突発性異常運動 / 遠隔動画診断 / West症候群 / オンライン診療
Outline of Research at the Start

乳児期から幼児期にかけて子どもは多種多様な突発性運動をみせる。West症候群の発症早期にみられるスパズムは、乳児期に生理的にみられるモロー反射などとの鑑別が難しく、小児科医ですらしばしば見誤り、治療介入の遅れにつながっている。本研究では医療用メッセージングサービスを用いてオンライン動画診断支援システムを構築することにより、West症候群の早期診断率を向上させ、その長期予後の改善を目指す。

Outline of Annual Research Achievements

研究の3年目も様々な突発性異常運動を主訴とする乳幼児・小児患者症例の集積を行った。SATB2遺伝子変異を有する難治てんかんの発作時動画を検討し、強直発作と考えられていた発作をスパズムと診断して適切な投薬へと結びつけることが出来たケースなどてんかんの発作型診断に寄与した症例、粗雑な動作から発達性協調運動障害が疑われていたが舞踏運動と判断し検査につなげた症例、泣き入りひきつけと診断されて経過観察されていたが動画解析により乳児てんかんと判断して治療介入につなげた症例など、患者への有益なフィードバックにつなげることができた症例を多く経験した。また動画診断を行った症例の内訳では、自閉スペクトラム症の常同運動や、身震い発作、睡眠時ミオクローヌス、などの生理的運動が多くを占め、乳幼児突発性異常運動の0次診療として医療機関受診に至る前に動画解析において診断が可能であることがある程度実証された。
West症候群に関連した研究としては、てんかん性スパズム(ES)の発作時動画とともに発作間欠期脳波との関連を検討した。特にES出現前に発作間欠期脳波を施行できた症例を集めて脳波の解析を行ったが、その中に発作間欠期脳波でhypsarrhythmiaを認めたがESに至らず、乳児焦点発作の病型をとった症例を認めた。ES発症のメカニズムを探る上で重要な症例と思われ、ESの発症抑制に有効な抗てんかん薬の考察とともに、第56回日本てんかん学会学術集会において発表した。

Current Status of Research Progress
Current Status of Research Progress

3: Progress in research has been slightly delayed.

Reason

症例の集積は進んでいるものの系統的な解析を行うに至っていない。また震災の影響などもあり、本年度も石川県内のWest症候群診療状況調査を行うことができなかった。

Strategy for Future Research Activity

1.引き続きオンライン診断委員会にて診断した発作時動画について分析し、オンライン上の動画診断の妥当性を検証する。
2.石川県におけるWest症候群の診療実態調査を行う。

Report

(3 results)
  • 2023 Research-status Report
  • 2022 Research-status Report
  • 2021 Research-status Report
  • Research Products

    (2 results)

All 2023 2022

All Presentation (2 results)

  • [Presentation] 発作間欠期脳波にでhypsarrhythmiaを認めた乳児焦点発作の1例2023

    • Author(s)
      黒田文人
    • Organizer
      第56回日本てんかん学会学術集会
    • Related Report
      2023 Research-status Report
  • [Presentation] 高次医療機関で遭遇する非てんかん性乳幼児突発性異常運動の特徴2022

    • Author(s)
      黒田文人
    • Organizer
      第125回日本小児科学会学術集会
    • Related Report
      2021 Research-status Report

URL: 

Published: 2021-04-28   Modified: 2024-12-25  

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