simultaneous EEG-fMRI analysis in West syndrome

2018 Fiscal Year Annual Research Report

• Project/Area Number: 16K09987
• Research Institution: Nagoya University
• Principal Investigator: 夏目 淳 名古屋大学, 医学系研究科, 寄附講座教授 (60422771)
• Co-Investigator(Kenkyū-buntansha): 城所 博之 名古屋大学, 医学部附属病院, 助教 (20647466) ; 前澤 聡 名古屋大学, 脳とこころの研究センター, 特任准教授 (90566960)
• Project Period (FY): 2016-04-01 – 2019-03-31
• Keywords: てんかん / ウェスト症候群 / 脳波 / 機能的MRI

Outline of Annual Research Achievements

平成30年度までに新規にウェスト症候群を発症した7名の乳児で患者家族の同意を得て脳波-fMRI同時記録(EEG-fMRI)の撮像を行った。トリクロリール内服による鎮静下での撮像に成功しデータ収集ができた。EGI社のソフトウェアを用いてMRI撮像中の脳波でウェスト症候群に特徴的なヒプサリズミアと呼ばれるてんかん放電の発生するタイミングを同定した。そして画像解析プログラムSPMを用いて、てんかん放電のある時間帯とない時間帯のBOLDシグナルの変化を画像化した。その結果、大脳皮質には多発性の活動亢進部位が認められ、脳幹部にも活動上昇が見られた。また1名の患者では脳波上のてんかん放電が左側有意に見られ、EEG-fMRIで左海馬にBOLDシグナルの上昇を認めた。大脳皮質と脳幹部の異常なてんかん性ネットワークを形成することがウェスト症候群の発症に関わっていることが推測され、また海馬など大脳辺縁系の関与も考えられた。ACTH療法後の生後12か月に脳波検査で焦点性てんかん放電が残存していた患者3名で、生後12か月にEEG-fMRIを再検した。その結果、2名では前頭葉、1名は左海馬に陽性BOLDシグナルが残存していたが、脳幹部の異常所見は消失していた。治療により脳波でヒプサリズミアが焦点性てんかん放電に変化するのに伴い、脳幹の異常活動が消失したことから、ヒプサリズミアを引き起こす病態に脳幹が強く関わっていることが明らかになり、治療効果の客観的評価にも有用と考えられた。

Research Products

• [Journal Article] Novel non-invasive modalities for presurgical evaluation in focal epilepsy. (2019)
  • Author(s): Yuji Ito, Hiroyuki Yamamoto, Toru Okanishi, Satoshi Maesawa, Jun Natsume.
  • Journal Title: Pediatr Int. Volume: 61 Pages: 319-321
  • DOI: 10.1111/ped.13793
  • Peer Reviewed
• [Journal Article] Anatomo-electro-clinical correlations of hypermotor seizures with amygdala enlargement: Hippocampal seizure origin identified using stereoelectroencephalography. (2018)
  • Author(s): Tomotaka Ishizaki, Satoshi Maesawa, Daisuke Nakatsubo, Hiroyuki Yamamoto, Masashi Shibata, Sachiko Kato, Mari Yoshida, Jun Natsume, Minoru Hoshiyama, Toshihiko Wakabayashi.
  • Journal Title: Epilepsy Behav Case Rep. Oct 12;11:10-13. Volume: 11 Pages: 10-13
  • DOI: 10.1016/j.ebcr.2018.09.011
  • Peer Reviewed / Open Access
• [Journal Article] Longitudinal Findings of MRI and PET in West Syndrome with Subtle Focal Cortical Dysplasia. (2018)
  • Author(s): Yoko Sakaguchi, Hiroyuki Kidokoro, Chikako Ogawa, Yu Okai, Yuji Ito, Hiroyuki Yamamoto, Atsuko Ohno, Tomohiko Nakata, Takeshi Tsuji, Toshiki Nakane, Hisashi Kawai, Katsuhiko Kato, Shinji Naganawa, Jun Natsume.
  • Journal Title: AJNR Am J Neuroradiol. Volume: 39 Pages: 1932-1937
  • DOI: 10.3174/ajnr.A5772
  • Peer Reviewed / Open Access
• [Journal Article] The efficacy of adrenocorticotropic hormone in a girl with anti-N-methyl-D-aspartate receptor encephalitis. (2018)
  • Author(s): Mari Hatanaka, Shuichi Shimakawa, Akihisa Okumura, Jun Natsume, Miho Fukui, Shohei Nomura, Mitsuru Kashiwagi, Hiroshi Tamai
  • Journal Title: Brain Dev. Volume: 40 Pages: 247-250
  • DOI: 10.1016/j.braindev.2017.10.003.
  • Peer Reviewed
• [Presentation] Resting state functional MRI and EEG-functional MRI: clinical application in children with epilepsy. (2018)
  • Author(s): Jun Natsume, Satoshi Maesawa, Yuji Ito, Yu Okai, Hiroyuki Kidokoro.
  • Organizer: XXI Symposium Neuroradiologicum, The world congress of neuroradiology.
  • Int'l Joint Research / Invited
• [Presentation] Clinical and Electroencephalographical Study of Children with Repetitive Sleep Starts. (2018)
  • Author(s): Yuki Maki, Hiroyuki Kidokoro, Akihisa Okumura, Hiroyuki Yamamoto, Tatsuya Fukasawa, Tetsuo Kubota, Masahiro Kawaguchi, Masahiro Tanaka, Yu Okai, Yoko Sakaguchi, Tomohiko Nakata, Tamiko Negoro, Kazuyoshi Watanabe, Jun Natsume.
  • Organizer: 72nd Annual Meeting of the American Epilepsy Society.
  • Int'l Joint Research
• [Presentation] EEG findings after ACTH therapy and seizure prognosis in West syndrome of unknown etiology (2018)
  • Author(s): 3．Yu Oki, Masahiro Kawaguchi, Yuki Maki, Masaharu Tanaka, Yoko Sakaguchi, Hiroyuki Yamamoto, Tomohiko Nakata, Hiroyuki Kidokoro, Tetsuo Kubota, Naoko Ishihara, Ayako Hattori, Shinji Saitoh, Hirokazu Kurahashi, Akihisa Okumura, Jun Natsume.
  • Organizer: 第52回日本てんかん学会
• [Presentation] EEG-fMRI in children with ECSWS: difference between the electroclinical phases of ECSWS (2018)
  • Author(s): Yuji Ito, Yu Okai, Satoshi Maesawa, Epifanio Bagarinao, Hiroyuki Kidokoro, Hiroyuki Yamamoto, Yuki Maki, Masahiro Tanaka, Yoko Sakaguchi, Atsuko Ohno, Tomohiko Nakata, Tamiko Negoro, Kazuyoshi Watanabe, Jun Natsume.
  • Organizer: 第60回日本小児神経学会学術集会
• [Presentation] EEG-fMRI analysis of hypsarrhythmia in West syndrome. (2018)
  • Author(s): Yu Okai, Yuji Ito, Satoshi Maesawa, Epifanio Bagarinao, Maki Yuki, Masahiro Tanaka, Yoko Sakaguchi, Atsuko Ohno, Hiroyuki Yamamoto, Tomohiko Nakata, Hiroyuki Kidokoro, Tamiko Negoro, Kazuyoshi Watanabe, Jun Natsume.
  • Organizer: 第60回日本小児神経学会学術集会