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2020 Fiscal Year Research-status Report

エーラス・ダンロス症候群における脊椎病変の病態解明・治療法の確立

Research Project

Project/Area Number 19K18532
Research InstitutionShinshu University

Principal Investigator

上原 将志  信州大学, 医学部附属病院, 助教(診療) (30748108)

Project Period (FY) 2019-04-01 – 2022-03-31
Keywordsエーラスダンロス症候群 / 脊椎後弯 / 骨粗鬆症
Outline of Annual Research Achievements

Chst14ノックアウトマウスの画像検査において、解析を開始している。
ノックアウトマウスは野生型に比べて週数を経過するごとに胸腰椎移行部における後弯変形が高度に観察されている。またノックアウトマウス及び野生型1歳齢(homo10匹、野生型13匹)及び12週齢(homo 9匹、野生型12匹)の脊椎の組織標本を作製した。現在HE染色、トルイジンブルー染色、シリウスレッド染色を行っている。今後組織観察を進めていく予定である。
臨床研究として、エーラスダンロス症候群の骨粗鬆症症例の治療結果の解析を行い症例報告としてModern Rhematology Case Reportsに報告した。
筋拘縮型エーラスダンロス症候群の新規手術症例2例における周術期管理と手術成績について、World Neruosurgeryに報告した。

Current Status of Research Progress
Current Status of Research Progress

2: Research has progressed on the whole more than it was originally planned.

Reason

臨床的研究では研究成果を複数の論文発表で行えており、基礎的研究では組織染色が順調に進んでおり、解析の準備が整ってきているため。

Strategy for Future Research Activity

ノックアウトマウスの組織解析を進め、特に椎間板や椎体のコラーゲンに着目して解析を行うことで筋拘縮型エーラスダンロス症候群における脊柱変形の病態解明を進めていく。

Causes of Carryover

マウスの組織切片作成がすべて済んでいないため。
次度組織切片作成、及び染色を実施する際に使用する予定。

  • Research Products

    (3 results)

All 2021 2020

All Journal Article (2 results) (of which Peer Reviewed: 2 results) Presentation (1 results)

  • [Journal Article] The first experience of denosumab therapy on patients with Ehlers-Danlos syndrome and osteoporosis: detailed observation of two patients.2021

    • Author(s)
      Yasukawa S, Uehara M, Suzuki T, Nakano M, Kosho T, Nakamura Y, Takahashi J.
    • Journal Title

      Mod Rheumatol Case Rep.

      Volume: - Pages: -

    • DOI

      10.1080/24725625.2020.1799493.

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] osterior Spinal Fusion for Severe Spinal Deformities in Musculocontractural Ehlers-Danlos Syndrome: Detailed Observation of a Novel Case and Review of 2 Reported Cases.2020

    • Author(s)
      Uehara M, Oba H, Hatakenaka T, Ikegami S, Kuraishi S, Takizawa T, Munakata R, Mimura T, Yamaguchi T, Kosho T, Takahashi J.
    • Journal Title

      World Neurosurgery

      Volume: 143 Pages: 454-461

    • DOI

      10.1016/j.wneu.2020.08.085.

    • Peer Reviewed
  • [Presentation] デルマタン4-O-硫酸基転移酵素1欠損に基づくエーラスダンロス症候群(mcEDS-CHST14)の高度脊柱変形に対する後方矯正固定術を施行した1例2020

    • Author(s)
      上原将志、古庄知己、大場悠己、畠中輝枝、髙橋淳
    • Organizer
      第54回日本側彎症学会

URL: 

Published: 2021-12-27  

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