2015 Fiscal Year Annual Research Report
超高磁場ＭＲ装置を用いた神経疾患モデルマウス脳機能の解明
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24591790
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| Research Institution | Tokyo Women's Medical University |
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Principal Investigator |
高梨 潤一 東京女子医科大学, 医学部, 教授 (00302555)
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| Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) |
寺田 一志 東邦大学, 医学部, 教授 (90227520)
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| Project Period (FY) |
2012-04-01 – 2016-03-31
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| Keywords | MRスペクトルスコピー / 核磁気共鳴画像（MRI） / 先天性大脳白質形成不全症 / Pelizaeus-Merzbacher病 / N-acetylaspartate (NAA) / Choline / モデルマウス |
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| Outline of Annual Research Achievements |
平成27年度は前年度に引き続き、グルタミン酸トランスポーター（GLT1）induced knock-out (iKO) マウスのMRS検査を開始した。GLT1 iKOマウス２匹で準備実験を施行し、グルタミン高値、グルタミン酸正常とのデータを得た。しかし、GLT1 iKOマウス作成の不調のため、正式な実験は翌年に持ち越しとなった。
本研究期間内での代表的成果として、先天性大脳白質形成不全症の脳化学変化を明らかにしたことが挙げられる。すなわち、Choline (Cho) 低下が先天性大脳白質形成不全症におけるMRS上の基本的な脳化学異常であることを確認した。また、二種の先天性大脳白質形成不全症モデルマウス（Msdマウス [PLP遺伝子欠損]、Shivererマウス[MBP遺伝子欠失]）のMRS 所見から、N-acetylaspartate (NAA) 代謝の場である成熟乏突起膠細胞を欠くMsdマウスではNAA 高値となり、存在するShivererマウスではNAA正常であることを見出した。本研究成果はヒト大脳白質形成不全症の診断に直ちに応用可能であり、治療効果判定・病態解明に応用可能である。また、MPB遺伝子をヘテロで欠損するヒト18q-症候群（Shivererマウスはホモ欠損）におけるMRS所見から、18q-症候群では脱髄の関与が疑われることを報告した。
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Research Products
(16 results)
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[Journal Article] The magnetic resonance imaging spectrum of Pelizaeus-Merzbacher disease: A multicenter study of 19 patients.2016
Author(s)
Sumida K, Inoue K, Takanashi JI, Sasaki M, Watanabe K, Suzuki M, Kurahashi H, Omata T, Tanaka M, Yokochi K, Iio J, Iyoda K, Kurokawa T, Matsuo M, Sato T, Iwaki A, Osaka H, Kurosawa K, Yamamoto T, Matsumoto N, Maikusa N, Mastuda H, Sato N
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Journal Title
Brain Dev
Volume: in press
Pages: in press
DOI
Peer Reviewed
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[Journal Article] Predictive score for early diagnosis of acute encephalopathy with biphasic seizures and late reduced diffusion (AESD).2015
Author(s)
Tada H, Takanashi J, Okuno H, Kubota M, Yamagata T, Kawano G, Shiihara T, Hamano S, Hirose S, Hayashi T, Osaka H, Mizuguchi M.
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Journal Title
J Neurol Sci
Volume: 358
Pages: 62-65
DOI
Peer Reviewed
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[Presentation] 臨床から迫る白質変性症2015
Author(s)
高梨潤一
Organizer
第57回日本小児神経学会学術集会
Place of Presentation
帝国ホテル大阪（大阪府大阪市）
Year and Date
2015-05-27 – 2015-05-30
Invited
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