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2013 Fiscal Year Research-status Report

小児神経疾患における睡眠障害に対する新規治療法の開発

Research Project

Project/Area Number 25515008
Research Category

Grant-in-Aid for Scientific Research (C)

Research InstitutionTokyo Metropolitan Institute of Medical Science

Principal Investigator

福水 道郎  公益財団法人東京都医学総合研究所, 脳発達・神経再生研究分野, 研究員 (30593537)

Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) 林 雅晴  公益財団法人東京都医学総合研究所, 脳発達・神経再生研究分野, 参事研究員 (00280777)
Project Period (FY) 2013-04-01 – 2016-03-31
Keywords睡眠覚醒リズム障害 / 不眠 / 小児神経疾患 / メラトニン / Actigraph / 重症心身障害 / 視床下部・脳幹病変 / ラメルテオン
Research Abstract

今年度は、小児神経疾患における睡眠障害の病態解明、睡眠障害に関する視床下部・脳幹病変の解析において、今回病態が明らかではない睡眠異常を合併するコケイン症候群(CS)について検討した。(1)4~31歳例のCS患者家族にアンケート調査を行い、10例中6例で睡眠障害(日中の眠気、入眠・覚醒障害、夜間睡眠中の中途覚醒が頻回など)がみられた。(2)概日リズムを制御するメラトニン代謝物(6-sulphatoxymelatonin, 6-SM)の尿中排泄をELISAで定量した。年齢をそろえた9対照との比較では、CS患者11例(4~31歳)の6-SM値は対照より有意に低下していた。(3)CSの4剖検例で、視床下部と脚橋被蓋核(PPN)、マイネルト核(NbM)のアセチルコリン神経(AchN)に対する免疫組織化学染色を行った。脳萎縮にも関わらず視床下部は保たれていたが、PPNとNbMのAchNが選択的に減少し、CS患者での睡眠障害との関連が示唆された。小児の睡眠障害におけるメラトニン・ラメルテオン治療の評価では、日本小児神経学会・日本小児精神神経学会・日本小児心身医学会3学会合同研究(厚生労働科学研究費補助金「医薬品・医療機器等レギュラトリーサイエンス総合科学事業」伊藤班)の一環として、3学会の会員(小児精神神経学会)・評議員(小児神経学会)を対象とした「メラトニンならびにラメルテオン小児使用例に関する全国調査」の一・二次調査を終了し、平成25年・26年の小児神経学会総会で発表(平成26年は予定)、平成25年の睡眠学会シンポジウムで発表後、2月に調査内容を論文化し、小児神経学会和文誌に投稿した。発達障害を含む小児神経疾患における本邦での使用実態を確認できたため、我々の調査をもとにメラトニンの開発とラメルテオンの小児特に自閉症スペクトラム障害への適応拡大に向けて製造元にも働きかけている。

Current Status of Research Progress
Current Status of Research Progress

2: Research has progressed on the whole more than it was originally planned.

Reason

小児神経疾患における睡眠障害の病態解明と睡眠障害に関する視床下部・脳幹病変の解析において、今回病態が明らかではない睡眠異常を合併するコケイン症候群について検討することができ、論文化した。また「メラトニンならびにラメルテオン小児使用例に関する全国調査」の一・二次調査は終了し、平成25年の小児神経学会総会で一次調査の内容を発表(平成26年は二次調査の内容を発表予定)、さらに平成25年の睡眠学会のシンポジウムでも調査の概要を発表した。平成26年2月に調査内容を論文化し、脳と発達に投稿した。

Strategy for Future Research Activity

現在動きのある重症心身障害児者における睡眠覚醒リズムの評価に関してはアクチグラフを使用している。動きの少ない重症心身障害の睡眠覚醒リズムの評価方法については、アクチグラフでの解析が難しいので、新たに脈波による解析を試みている。また、睡眠覚醒リズムに関わるメラトニン代謝に関しては、重症心身障害児者を中心に尿中の主たるメラトニン代謝物(6-sulphatoxymelatonin)の測定を続けており、学会発表・論文化の予定である。

Expenditure Plans for the Next FY Research Funding

物品購入の際に予定より安価で購入ができたため、わずかに未使用額が生じた。
30000円と次年度で十分使用できる少額であるため、来年度に活用する。

  • Research Products

    (12 results)

All 2014 2013

All Journal Article (5 results) (of which Peer Reviewed: 3 results) Presentation (4 results) (of which Invited: 2 results) Book (3 results)

  • [Journal Article] Melatonin alterations and brain acetylcholine lesions in sleep disorders in Cockayne syndrome2014

    • Author(s)
      Okoshi Y, Tanuma N, Miyata R, Hayashi M.
    • Journal Title

      Brain Dev

      Volume: 2014 Feb 3 Pages: 未定

    • DOI

      10.1016/j.braindev.2014.01.004.

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] 睡眠関連病態2014

    • Author(s)
      福水道郎
    • Journal Title

      小児科診療2014年増刊号小児の治療指針

      Volume: 77 Pages: 887-891

  • [Journal Article] Dopa-responsive dystonia is caused by particular impairment of nigrostriatal dopamine neurons different from those involved in Parkinson disease: evidence observed in studies on Segawa disease2013

    • Author(s)
      Segawa M, Nomura Y, Hayashi M.
    • Journal Title

      Neuropediatrics

      Volume: 44 Pages: 61-66

    • DOI

      10.1055/s-0033-1337337

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] 福山型先天性筋ジストロフィー剖検例での脳幹機能の検討2013

    • Author(s)
      中島啓介, 林雅晴
    • Journal Title

      脳と発達

      Volume: 45 Pages: 436-439

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] 病理所見からの、重症心身障害の病態の理解2013

    • Author(s)
      林雅晴
    • Journal Title

      日本重症心身障害学会誌

      Volume: 38 Pages: 19-25

  • [Presentation] 色素性乾皮症とコケイン症候群:神経変性の病態解明2014

    • Author(s)
      林雅晴
    • Organizer
      第55回日本小児神経学会学術総会シンポジウム「DNA修復障害と神経変性」
    • Place of Presentation
      大分
    • Year and Date
      20140530-20140530
    • Invited
  • [Presentation] メラトニン使用例に関する全国二次調査2014

    • Author(s)
      福水道郎 林雅晴 宮島祐 石崎朝世 田中肇 神山潤
    • Organizer
      第56回日本小児神経学会総会
    • Place of Presentation
      浜松
    • Year and Date
      20140529-20140529
  • [Presentation] 乳幼児・小児期不眠の治療 -本邦の睡眠環境も踏まえてー2013

    • Author(s)
      福水道郎 林雅晴 宮島祐 石崎朝世 田中肇 神山潤
    • Organizer
      日本睡眠学会第38回定期学術集会シンポジウム10「小児不眠症―その現状と今後の課題―」
    • Place of Presentation
      秋田
    • Year and Date
      20130627-20130627
    • Invited
  • [Presentation] メラトニンならびにラメルテオン小児使用例に関する全国調査2013

    • Author(s)
      福水道郎 林雅晴 宮島祐 石崎朝世 田中肇 神山潤
    • Organizer
      第55回日本小児神経学会総会
    • Place of Presentation
      大分
    • Year and Date
      20130601-20130601
  • [Book] Q6 子どもの夜更かし・朝寝坊の影響は? Q7 子どもにとって早寝早起きの影響は? Q8 子どもの夜泣きと原因の対策は?Q120 覚醒障害の3病態(錯乱性覚醒、睡眠時遊行症、睡眠時驚愕症)は区別できる? 対処法が異なる? Q121 子どもの睡眠時遺尿症(夜尿症)の対処方法は?睡眠とその障害のクリニカルクエスチョン2002014

    • Author(s)
      福水道郎
    • Total Pages
      14
    • Publisher
      診断と治療社
  • [Book] 睡眠関連てんかんと睡眠異常ー小児ー てんかん専門医ガイドブック2014

    • Author(s)
      福水道郎
    • Total Pages
      2
    • Publisher
      診断と治療社
  • [Book] IV 患者・家族の疑問や不安に答える てんかんに影響する睡眠障害 徹底解説!小児のてんかんー多様な事例からエキスパートの「観察眼」を身につけるー2013

    • Author(s)
      福水道郎
    • Total Pages
      7
    • Publisher
      総合医学社

URL: 

Published: 2015-05-28  

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