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ランゲルハンス細胞組織球症の骨病変における破骨細胞の役割の臨床的検討

Research Project

Project/Area Number 12770414
Research Category

Grant-in-Aid for Encouragement of Young Scientists (A)

Allocation TypeSingle-year Grants
Research Field Pediatrics
Research InstitutionUniversity of Occupational and Environmental Health, Japan

Principal Investigator

神薗 淳司  産業医科大学, 医学部, 助手 (50299616)

Project Period (FY) 2000 – 2001
Project Status Completed (Fiscal Year 2001)
Budget Amount *help
¥1,700,000 (Direct Cost: ¥1,700,000)
Fiscal Year 2001: ¥1,000,000 (Direct Cost: ¥1,000,000)
Fiscal Year 2000: ¥700,000 (Direct Cost: ¥700,000)
Keywordsランゲルハンス細胞組織球症 / ビスフォスフォネート療法 / NTx
Research Abstract

小児ランゲルハンス細胞組織球症(LCH)は、その約85%の症例に難治性溶骨性病変を合併する未だ病因不明の組織球増殖性疾患で、破骨細胞活性化作用を持つサイトカインの存在が報告されている。LCH5例に破骨細胞抑制作用を持つbisphosphonate, COX2inhibitor併用投与したところ骨病変の著明な改善を認めた。その治療効果を検討し、in vitroでの破骨細胞形成能、機能を評価し、bisphosphonate、COX2inhibitorの抑制効果を評価した。方法は難治性骨病変を有するLCHの5症例にbisphosphonateを投与し、3D-CTおよび尿中NTx測定より骨病変の変化を評価した。また、LCH患者の末梢血単核球を用いて破骨細胞形成と骨吸収能に対するbisphosphonateの効果をin vitroで検討した。結果は(1)LCH患者の骨病変部位にTRAP陽性破骨細胞の存在を確認した。(2)難治性骨病変を有するLCH2症例にbisphosphonate COX2inhibitorを投与し3D-CTにて骨融解像が著明な改善を示した。(3)bisphosphonate COX2inhibitor投与により尿中NTxは骨吸収像の改善と比例して低下し、投与前の17.8%にまで低下した。(4)LCH患者由来末梢血単核球からの破骨細胞形成および骨吸収能はbisphosphonate、COX2inhibitorの投与により抑制された。【考案】LCH病変部位にはTRAP陽性多核細胞が存在している事、及び臨床的観察から、従来有効な治療法がなかったLCHの難治性骨病変に対し、破骨細胞制御という観点からのbisphosphonateCOX2inhibitor療法の有効性が示され、LCH骨病変の病態形成に破骨細胞が深く関与していることが判明した。

Report

(2 results)
  • 2001 Annual Research Report
  • 2000 Annual Research Report
  • Research Products

    (4 results)

All Other

All Publications (4 results)

  • [Publications] 神薗淳司, 岡田洋右, 中野勝久, 酒井昭典, 中村利孝, 白幡聡, 田中良哉: "小児ランゲルハンス細胞組織球症の骨病変に対するビスフォスフォネート療法の効果"日本骨代謝学会雑誌. 19・2. 72 (2001)

    • Related Report
      2001 Annual Research Report
  • [Publications] 神薗淳司: "Langerhans cell histiocytosis病態解明と治療研究の現状と将来難治性小児LCHの治療とその新たな展開"日本小児血液学会誌. 15・4. 231 (2001)

    • Related Report
      2001 Annual Research Report
  • [Publications] 神薗淳司,酒井道生,白幡聡,迫正廣: "Langerhans細胞組織球症におけるIL-6サイトカイン値の検討"日本小児科学会雑誌. 104・2. 184 (2000)

    • Related Report
      2000 Annual Research Report
  • [Publications] 神薗淳司,松島卓哉,酒井道生,朝山光太郎,白幡聡: "小児ランゲルハンス細胞組織球に対するビスフォスフォネート療法"日本小児血液学会雑誌. 14・4. 185 (2000)

    • Related Report
      2000 Annual Research Report

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Published: 2000-04-01   Modified: 2016-04-21  

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