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不随意運動の原因となる中枢神経回路の解析と症状改善の試み

研究課題

研究課題/領域番号 15H04667
研究種目

基盤研究(B)

配分区分補助金
応募区分一般
研究分野 解剖学一般(含組織学・発生学)
研究機関新潟大学

研究代表者

竹林 浩秀  新潟大学, 医歯学系, 教授 (60353439)

連携研究者 南部 篤  生理学研究所, 統合生理研究系, 教授 (80180553)
知見 聡美  生理学研究所, 統合生理研究系, 助教 (30396262)
佐野 裕美  生理学研究所, 統合生理研究系, 助教 (00363755)
堀江 正男  鹿児島大学, 医歯学系, 准教授 (70322716)
備前 典久  新潟大学, 医歯学系, 助教 (40751053)
研究協力者 ホサイン MDイブラヒム  新潟大学, 医歯学系, 大学院生
森 由紀子  新潟大学, 医学部, 研究補助員
研究期間 (年度) 2015-04-01 – 2018-03-31
研究課題ステータス 完了 (2017年度)
配分額 *注記
17,550千円 (直接経費: 13,500千円、間接経費: 4,050千円)
2017年度: 4,160千円 (直接経費: 3,200千円、間接経費: 960千円)
2016年度: 4,160千円 (直接経費: 3,200千円、間接経費: 960千円)
2015年度: 9,230千円 (直接経費: 7,100千円、間接経費: 2,130千円)
キーワードジストニン / 三叉神経運動核 / 運動神経 / 咬筋 / マクロファージ / 運動ニューロン / オリゴデンドロサイト前駆細胞 / 増殖 / ジストニア / モデルマウス / dystonin / 神経科学 / dystonin (Dst)
研究成果の概要

Dystonia musculorum (dt) マウスは、細胞骨格制御因子をコードするDystonin (Dst) 遺伝子変異により、感覚神経変性および小脳失調やジストニア様症状を示す。dtマウスは、生後4週ほどで死亡するので、この早期死亡と全身症状に影響を与える要因について検索を行った。三叉神経運動核の運動ニューロンの変性と咀嚼に関わる咬筋の萎縮や活動異常が観察された。咬筋とそれを支配する運動神経の異常により、餌をうまく食べられないために全身症状が悪化する可能性が示唆された。また、dtマウスの脳において、オリゴデンドロサイト前駆細胞の増殖低下が観察された。

報告書

(4件)
  • 2017 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2016 実績報告書
  • 2015 実績報告書
  • 研究成果

    (20件)

すべて 2018 2017 2016 2015 その他

すべて 国際共同研究 (1件) 雑誌論文 (6件) (うち国際共著 2件、 査読あり 5件、 謝辞記載あり 2件) 学会発表 (10件) (うち国際学会 1件、 招待講演 1件) 図書 (1件) 備考 (2件)

  • [国際共同研究] ジャハンギルナゴール大学(バングラデシュ)

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [雑誌論文] Reduced Proliferation of Oligodendrocyte Progenitor Cells in the Postnatal Brain of Dystonia Musculorum Mice2018

    • 著者名/発表者名
      Hossain M. Ibrahim、Horie Masao、Takebayashi Hirohide
    • 雑誌名

      Neurochemical Research

      巻: 43 号: 1 ページ: 92-100

    • DOI

      10.1007/s11064-017-2342-5

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] ジストニア様の運動症状と感覚神経変性を示すdystonia musculorumマウスの病態解析2017

    • 著者名/発表者名
      竹林 浩秀
    • 雑誌名

      生化学

      巻: 89 号: 5 ページ: 756-760

    • DOI

      10.14952/SEIKAGAKU.2017.890756

    • NAID

      40021377452

    • ISSN
      0037-1017
    • 年月日
      2017-10-25
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [雑誌論文] Histological detection of dynamic glial responses in the dysmyelinating Tabby-jimpy mutant brain.2017

    • 著者名/発表者名
      Ikeda M., Hossaim M.I., Zhou L., Horie M., Ikenaka K., Horii A., Takebayashi H.
    • 雑誌名

      Anatomical Science International

      巻: 印刷中 号: 1 ページ: 119-127

    • DOI

      10.1007/s12565-016-0383-5

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] Motoneuron degeneration in the trigeminal motor nucleus innervating the masseter muscle in Dystonia musculorum mice2017

    • 著者名/発表者名
      Hossain M. Ibrahim、Horie Masao、Yoshioka Nozomu、Kurose Masayuki、Yamamura Kensuke、Takebayashi Hirohide
    • 雑誌名

      Neurochem Int

      巻: - ページ: 159-170

    • DOI

      10.1016/j.neuint.2017.10.009

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] BPAG1 in muscles: Structure and function in skeletal, cardiac and smooth muscle2017

    • 著者名/発表者名
      Masao Horie, Nozomu Yoshioka, Hirohide Takebayashi
    • 雑誌名

      Seminars in Cell and Developmental Biology

      巻: 69 ページ: 26-33

    • DOI

      10.1016/j.semcdb.2017.07.016

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Oligodendrocyte generation during mouse development.2015

    • 著者名/発表者名
      Takebayashi H, Ikenaka K
    • 雑誌名

      Glia

      巻: 63(8) 号: 8 ページ: 1350-1356

    • DOI

      10.1002/glia.22863

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [学会発表] 単純性表皮水疱症モデルとしての新規Dystonin/Bpag1遺伝子変異マウスの解析2018

    • 著者名/発表者名
      栗山桃奈、吉岡望、加畑雄大、牛木辰男、吉木淳、Thomas Sproule、阿部理一郎、竹林浩秀
    • 学会等名
      第123回日本解剖学会総会・全国学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] Dystonin遺伝子変異マウスにおける腎病変の組織学的解析2018

    • 著者名/発表者名
      降籏敏煕、吉岡望、竹林浩秀
    • 学会等名
      第123回日本解剖学会総会・全国学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] 末梢神経系特異的なDystonin KOマウスを用いた遺伝性ニューロパチーの病態解析2018

    • 著者名/発表者名
      吉岡望、堀江正男、竹林浩秀
    • 学会等名
      第123回日本解剖学会総会・全国学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] Dystonia musculorumマウスの生後脳におけるオリゴデンドロサイト前駆細胞の増殖低下2017

    • 著者名/発表者名
      MD Ibrahim Hossain、堀江正男、竹林浩秀
    • 学会等名
      第3回日本ミエリン研究会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] Identification and characterization of novel dystonia musculorum mutant mice.2017

    • 著者名/発表者名
      Hirohide Takebayashi, Masao Horie, Kazuyuki Mekada, Hiromi Sano, Yoshiaki Kikkawa, Satomi Chiken, Takuro Someya, Keisuke Saito, M Ibrahim Hossain, Masaaki Nameta, Kuniya Abe, Kenji Sakimura, Katsuhiko Ono, Atsushi Nambu, Atsushi Yoshiki
    • 学会等名
      2017 ISN-ESN meeting
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書 2016 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 新規自然発生ジストニン変異マウスの神経系における異常ニューロフィラメントの分布解析2016

    • 著者名/発表者名
      染谷拓郎、堀江正男、目加田和之、吉木淳、竹林浩秀
    • 学会等名
      第121回日本解剖学会総会・全国学術集会
    • 発表場所
      ビックパレット福島(福島県郡山市)
    • 年月日
      2016-03-28
    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
  • [学会発表] Dystonia musculorumマウスにおける姿勢制御異常に関わる神経回路の解析2016

    • 著者名/発表者名
      竹林浩秀、Hossain Ibrahim、染谷拓郎、小林憲太、堀江正男
    • 学会等名
      第121回日本解剖学会総会・全国学術集会
    • 発表場所
      ビックパレット福島(福島県郡山市)
    • 年月日
      2016-03-28
    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
  • [学会発表] Astrogliosis in the brainstem with abnormal neurofilament immunoreactions in Dystonia musculorum mice2015

    • 著者名/発表者名
      M.Ibrahim Hossain, Masao Horie, Hirohide Takebayashi
    • 学会等名
      第20回グリア研究会
    • 発表場所
      名古屋市立大学(愛知県名古屋市)
    • 年月日
      2015-12-05
    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
  • [学会発表] 脳のできるしくみから学ぶ2015

    • 著者名/発表者名
      竹林浩秀
    • 学会等名
      第16回 日本早期認知症学会学術大会
    • 発表場所
      朱鷺メッセ(新潟県新潟市)
    • 年月日
      2015-10-10
    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Analyses of neuronal and glial cell phenotypes of dystonia musculorum mice2015

    • 著者名/発表者名
      Hirohide Takebayashi
    • 学会等名
      第58回日本神経化学会大会
    • 発表場所
      大宮ソニックシティー(埼玉県さいたま市)
    • 年月日
      2015-09-11
    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
  • [図書] 脳神経化学 第1章 脳はどのようにできているか2018

    • 著者名/発表者名
      森 泰生、尾藤 晴彦
    • 総ページ数
      368
    • 出版者
      化学同人
    • ISBN
      9784759817263
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [備考] 新潟大学大学院医歯学総合研究科 神経生物・解剖学

    • URL

      http://www.med.niigata-u.ac.jp/an2/index.html

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [備考] 新潟大学大学院医歯学総合研究科 神経生物・解剖学分野

    • URL

      http://www.med.niigata-u.ac.jp/an2/index.html

    • 関連する報告書
      2016 実績報告書

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公開日: 2015-04-16   更新日: 2019-03-29  

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