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OFCD症候群における乳歯歯根吸収不全と長根形成に対する生化学的研究

研究課題

研究課題/領域番号 15K11369
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
研究分野 矯正・小児系歯学
研究機関長崎大学

研究代表者

西口 美由季  長崎大学, 医歯薬学総合研究科(歯学系), 助教 (10253676)

研究分担者 藤原 卓  長崎大学, 医歯薬学総合研究科(歯学系), 教授 (00228975)
星野 倫範  長崎大学, 医歯薬学総合研究科(歯学系), 准教授 (00359960)
釜崎 陽子  長崎大学, 病院(歯学系), 講師 (30253678)
佐藤 恭子  長崎大学, 医歯薬学総合研究科(歯学系), 客員研究員 (70404499)
研究協力者 山田 亜矢  
研究期間 (年度) 2015-04-01 – 2019-03-31
研究課題ステータス 完了 (2018年度)
配分額 *注記
4,810千円 (直接経費: 3,700千円、間接経費: 1,110千円)
2017年度: 1,040千円 (直接経費: 800千円、間接経費: 240千円)
2016年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
2015年度: 2,080千円 (直接経費: 1,600千円、間接経費: 480千円)
キーワードOFCD syndrome / radiculomegaly / 乳歯歯髄細胞 / 破骨細胞 / 細胞増殖 / BCOR遺伝子 / 乳歯脱落不全 / OFCDsyndrome / radiculomegary / caridiac disease / congenital cataracts / BCOR / dental anomaly / OFCD症候群 / 歯根吸収不全 / 歯髄細胞 / 間葉系幹細胞 / 歯根長根 / 歯髄冠細胞
研究成果の概要

OFCD症候群を疑う患者唾液から得たDNAを解析し、X染色体上のBCOR遺伝子の変異を認めた。患者は乳歯長根かつ歯根吸収不全から永久歯との交換不全を認めた。本患者の抜去歯より乳歯歯髄細胞を単離、培養、その増殖能や破歯細胞分化や骨芽細胞分化について健常児と比較した。OFCD症候群の歯髄細胞はコントロール群と比較して増殖能が高かった。また破骨細胞分化を認めなかった。骨芽細胞分化については両者の差異を認めなかった。以上からOFCD症候群の乳歯歯髄細胞は増殖能が高いことが歯根形成異常をもたらす、また破歯細胞分化が行われないことが乳歯歯根吸収不全となる一因となっていることが示唆された。

研究成果の学術的意義や社会的意義

OFCD症候群の患者では全身疾患以外に口腔内の異常が多く認められる。その中で長根と乳歯脱落遅延による歯列不正はほとんどの本疾患患者に認められる。しかし、乳歯列からの症例が少なく矯正の対応は遅れている。このことから本疾患患者に対する矯正治療を支援するための報告となったと考える。また長根や乳歯脱落不全となる原因は不明である。今回、患者の歯髄細胞の増殖が早かったことや破歯細胞分化を認めなかったという結果は歯の再生研究において重要な示唆を与える可能性を持つと考える。

報告書

(5件)
  • 2018 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2017 実施状況報告書
  • 2016 実施状況報告書
  • 2015 実施状況報告書
  • 研究成果

    (2件)

すべて 2018

すべて 雑誌論文 (1件) (うち査読あり 1件、 オープンアクセス 1件) 学会発表 (1件)

  • [雑誌論文] Long-term observation of a case of oculo-facio-cardio-dental syndrome that showed remarkable radiculomegaly of primary teeth2018

    • 著者名/発表者名
      Nishiguchi M, Sasaki Y, Satoh K, Kamasaki Y, Kondo Y and Fujiwara T
    • 雑誌名

      Journal of Translational Science

      巻: 5 号: 2 ページ: 1-4

    • DOI

      10.15761/jts.1000257

    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [学会発表] A case of a girl with oculofaciocardiodental(OFCD)syndrome2018

    • 著者名/発表者名
      Miyuki Nishiguchi, Keigo Imamura, Haruka Nishimata, Kyoko Satoh, Yasunori Sasaki, Taku Fujiwara
    • 学会等名
      日本小児歯科学会
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書

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公開日: 2015-04-16   更新日: 2020-03-30  

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