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ファブリー病末梢神経症状の発症にTRPチャネルは関与するか?

研究課題

研究課題/領域番号 15K19637
研究種目

若手研究(B)

配分区分基金
研究分野 小児科学
研究機関東京慈恵会医科大学

研究代表者

樋口 孝  東京慈恵会医科大学, 医学部, 助教 (30595327)

研究協力者 大橋 十也  
小林 博司  
嶋田 洋太  
研究期間 (年度) 2015-04-01 – 2018-03-31
研究課題ステータス 完了 (2017年度)
配分額 *注記
3,900千円 (直接経費: 3,000千円、間接経費: 900千円)
2017年度: 780千円 (直接経費: 600千円、間接経費: 180千円)
2016年度: 1,170千円 (直接経費: 900千円、間接経費: 270千円)
2015年度: 1,950千円 (直接経費: 1,500千円、間接経費: 450千円)
キーワードアンダーソン・ファブリー病 / 末梢神経症状 / 痛み / ファブリ病 / 疼痛 / Gb3 / Anderson-Fabry Disease / α-galactosidase A / globotriaosylceramide / TRP channel / dorsal root ganglion / ファブリー病 / 末梢神経障害
研究成果の概要

ファブリ病モデルマウスを用いたファブリ病末梢神経症状解析を行った。末梢神経症状の発症はTRP類の発現増加が関与するという既報があるが、予想に反し同モデルマウスは疼痛症状を示す事はなく高温感覚に鈍麻症状を示した。後根神経節のTrp類mRNAの発現レベルは正常マウスと同程度だった。後根神経節には多数の年輪状顆粒が観察できたが、小径神経細胞の脱落は観察できなかった。ファブリ病末梢神経症状の発生はTRP類の発現異常の関与が疑われるが、モデルマウスでは末梢神経症状を忠実に再現することが難しく、TRP類と末梢神経症状の関係性は明らかにできなかった。

報告書

(4件)
  • 2017 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2016 実施状況報告書
  • 2015 実施状況報告書
  • 研究成果

    (4件)

すべて 2017 2016

すべて 学会発表 (4件) (うち国際学会 1件)

  • [学会発表] Improvement of peripheral neuropathy in murine Fabry model by intrathecal administration of serotype 9 Adeno-associated virus vector expressing α-galactosidase A2017

    • 著者名/発表者名
      TAKASHI HIGUCHI, YOHTA SHIMADA, HIROSHI KOBAYASHI, TAKAHIRO FUKUDA, HIDETOSHI KABURAGI, MITSUHIRO ENOMOTO, FUSAO KATO, HIROYUKI IDA, TOYA OHASHI
    • 学会等名
      23rd JSGCT 2017
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] Therapeutic strategy for Fabry disease peripheral neuropathy with rAAV vector2017

    • 著者名/発表者名
      TAKASHI HIGUCHI, YOHTA SHIMADA, HIROMI HIRAKI, HIROSHI KOBAYASHI, TAKAHIRO FUKUDA, FUSAO KATO, TOYA OHASHI
    • 学会等名
      59th JSIMD 2017
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] Treatment for Anderson-Fabry disease peripheral neuropathy with adeno-associated virus vector encoded human α- galactosidase A gene in a murine model of Fabry disease2016

    • 著者名/発表者名
      T Higuchi, Y Shimada, H Kobayashi, H Ida, T Ohashi
    • 学会等名
      Society for the Study of Inborn Errors of Metabolism (SSIEM)
    • 発表場所
      Rome, Italy
    • 年月日
      2016-09-06
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Treatment for Fabry peripheral neuropathy with Adeno-Associated Virus Vector in Murine Fabry Disease Model2016

    • 著者名/発表者名
      T HIGUCHI, Y SHIMADA, H KOBAYASHI, T OHASHI
    • 学会等名
      Japan Society of Gene and Cell Therapy (JSGCT)
    • 発表場所
      Tokyo, Japan
    • 年月日
      2016-07-28
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書

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公開日: 2015-04-16   更新日: 2019-03-29  

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