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振戦脳に対する双方向性の融合的アプローチによるメカニズム解明

研究課題

研究課題/領域番号 17K09798
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
研究分野 神経内科学
研究機関京都大学

研究代表者

人見 健文  京都大学, 医学研究科, 講師 (50402904)

研究分担者 松本 理器  神戸大学, 医学研究科, 教授 (00378754)
小林 勝哉  京都大学, 医学研究科, 特定病院助教 (70737121)
池田 昭夫  京都大学, 医学研究科, 特定教授 (90212761)
研究期間 (年度) 2017-04-01 – 2020-03-31
研究課題ステータス 完了 (2019年度)
配分額 *注記
4,680千円 (直接経費: 3,600千円、間接経費: 1,080千円)
2019年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円)
2018年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
2017年度: 2,340千円 (直接経費: 1,800千円、間接経費: 540千円)
キーワード不随意運動 / てんかん / BAFME / 皮質振戦 / 臨床神経生理学 / 振戦脳 / 双方向的解析
研究成果の概要

本研究では良性成人型家族性ミオクローヌスてんかん(benign adult familial myoclonus epilepsy: BAFME)において、ふるえなどの症状、脳波や誘発電位などを調べた。その結果以下の知見をえた。1:睡眠時にはてんかん性放電すなわち皮質過敏性が減弱していた (Hitomi et al., 2018)。2:グルタミン酸受容体拮抗薬で誘発電位の波形変化を認め、その変化が症状改善と関連していた(Oi K et al., 2019)。3:遺伝子異常がホモ接合型を示す症例では小脳変性症に類似した進行性を示した(河村ら、2019学会発表)。

研究成果の学術的意義や社会的意義

本研究により、良性成人型家族性ミオクローヌスてんかん(BAFME)を標的にした振戦などの不随意運動およびてんかんのメカニズムの解明や治療に関する研究が、成果の通り進みました。研究成果には治療に関する知見も含まれていることから、BAFMEの今後の診療にも役立つものと考えられます。
加えて、上記の解析方法やえられた知見は、皮質ミオクローヌスや本態性振戦など他の不随意運動における病態解明・新規治療法導入時の評価法にも応用できると考えられます。以上より、本研究は不随意運動の診療全体にも大きく役立つと考えられます。

報告書

(4件)
  • 2019 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2018 実施状況報告書
  • 2017 実施状況報告書
  • 研究成果

    (25件)

すべて 2020 2019 2018 2017

すべて 雑誌論文 (14件) (うち国際共著 2件、 査読あり 14件、 オープンアクセス 6件) 学会発表 (10件) (うち国際学会 3件、 招待講演 3件) 図書 (1件)

  • [雑誌論文] Scalp-EEG could record both ictal DC shift and HFO together even with time constant 2 sec2020

    • 著者名/発表者名
      Tomohiko Murai, Takefumi Hitomi, Masao Matsuhashi, Riki Matsumoto, Yuki Kawamura, Masutaro Kanda, Ryosuke Takahashi, Akio Ikeda
    • 雑誌名

      Journal of Clinical Neurophysiology

      巻: 37 号: 2 ページ: 191-194

    • DOI

      10.1097/wnp.0000000000000670

    • 関連する報告書
      2019 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] A rational, multispectral mapping algorithm for primary motor cortex: A primary step before cortical stimulation2019

    • 著者名/発表者名
      Shuichiro Neshige, Katsuya Kobayashi, Masao Matsuhashi, Takefumi Hitomi, Akihiro Shimotake, Takayuki Kikuchi, Kazumichi Yoshida, Takeharu Kunieda, Riki Matsumoto, Susumu Miyamoto, Ryosuke Takahashi, Hirofumi Maruyama, Akio Ikeda
    • 雑誌名

      Epilepsia

      巻: 60 号: 3 ページ: 547-559

    • DOI

      10.1111/epi.14669

    • 関連する報告書
      2019 実績報告書 2018 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Low-dose perampanel improves refractory cortical myoclonus by the dispersed and suppressed paroxysmal depolarization shifts in the sensorimotor cortex2019

    • 著者名/発表者名
      Kazuki Oi, Shuichiro Neshige, Takefumi Hitomi, Katsuya Kobayashi, Masao Matsuhashi, Akihiro Shimotake, Daiki Fujii, Riki Matsumoto, Shuhei Kasama, Masutaro Kanda, Yoshiaki Wada, Hirofumi Maruyama, Ryosuke Takahashi, Akio Ikeda
    • 雑誌名

      Clinical Neurophysiology

      巻: 130 号: 10 ページ: 1804-1812

    • DOI

      10.1016/j.clinph.2019.07.006

    • 関連する報告書
      2019 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] A score to map the lateral non-primary motor area: multi-spectrum intrinsic brain activity vs. cortical stimulation2019

    • 著者名/発表者名
      Shuichiro Neshige, Katsuya Kobayashi, Masao Matsuhashi, Masaya Togo, Mitsuhiro Sakamoto, Akihiro Shimotake, Takefumi Hitomi, Takayuki Kikuchi, Kazumichi Yoshida, Takeharu Kunieda, Riki Matsumoto, Hirofumi Maruyama, Ryosuke Takahashi, Susumu Miyamoto, Akio Ikeda
    • 雑誌名

      Epilepsia

      巻: 60 号: 11 ページ: 2294-2305

    • DOI

      10.1111/epi.16367

    • 関連する報告書
      2019 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] The neural tides of sleep and consciousness revealed by single-pulse electrical brain stimulation.2019

    • 著者名/発表者名
      Usami K, Korzeniewska A, Matsumoto R, Kobayashi K, Hitomi T, Matsuhashi M, Kunieda T, Mikuni N, Kikuchi T, Yoshida K, Miyamoto S, Takahashi R, Ikeda A, Crone NE.
    • 雑誌名

      Sleep.

      巻: in press 号: 6 ページ: 1-9

    • DOI

      10.1093/sleep/zsz050

    • NAID

      120006647295

    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
  • [雑誌論文] Progressive Restrictive Ventilatory Impairment in Idiopathic Diffuse Pulmonary Ossification2018

    • 著者名/発表者名
      Matsuo H, Handa T, Tsuchiya M, Kubo T, Yoshizawa A, Nakayama Y, Shiga S, Hitomi T, Adachi S, Date H, Hirai T, Ichiyama S.
    • 雑誌名

      Internal Medicine

      巻: 57 号: 11 ページ: 1631-1636

    • DOI

      10.2169/internalmedicine.9433-17

    • NAID

      130007382812

    • ISSN
      0918-2918, 1349-7235
    • 年月日
      2018-06-01
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書 2017 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Interictal Slow and High-Frequency Oscillations: Is it an Epileptic Slow or Red Slow?2018

    • 著者名/発表者名
      Inoue T, Inouchi M, Matsuhashi M, Matsumoto R, Hitomi T, Daifu-Kobayashi M, Kobayashi K, Nakatani M, Kanazawa K, Shimotake A, Kikuchi T, Yoshida K, Kunieda T, Miyamoto S, Takahashi R, Ikeda A.
    • 雑誌名

      J Clin Neurophysiol.

      巻: 36 号: 2 ページ: 166-170

    • DOI

      10.1097/wnp.0000000000000527

    • 関連する報告書
      2019 実績報告書 2018 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Expansions of intronic TTTCA and TTTTA repeats in benign adult familial myoclonic epilepsy2018

    • 著者名/発表者名
      Ishiura Hiroyuki、Doi Koichiro、Mitsui Jun、Yoshimura Jun、Matsukawa Miho Kawabe、Takahashi Yuji、Date Hidetoshi、Matsukawa Takashi、Shimizu Jun、Koh Kishin、Takiyama Yoshihisa、Goto Jun、Morishita Shinichi、Tsuji Shoji
    • 雑誌名

      Nature Genetics

      巻: 50 号: 4 ページ: 581-590

    • DOI

      10.1038/s41588-018-0067-2

    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書 2017 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
  • [雑誌論文] Multi-component intrinsic brain activities as a safe alternative to cortical stimulation for sensori-motor mapping in neurosurgery.2018

    • 著者名/発表者名
      Neshige S, Matsuhashi M, Kobayashi K, Sakurai T, Shimotake A, Hitomi T, Kikuchi T, Yoshida K, Kunieda T, Matsumoto R, Takahashi R, Miyamoto S, Maruyama H, Matsumoto M, Ikeda A.
    • 雑誌名

      Clin Neurophysiol.

      巻: 129 号: 9 ページ: 2038-2048

    • DOI

      10.1016/j.clinph.2018.06.007

    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Nationwide survey in Japan endorsed diagnostic criteria of benign adult familial myoclonus epilepsy.2018

    • 著者名/発表者名
      Kobayashi K, Hitomi T, Matsumoto R, Watanabe M, Takahashi R, Ikeda A.
    • 雑誌名

      Seizure.

      巻: 61 ページ: 14-22

    • DOI

      10.1016/j.seizure.2018.07.014

    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Short "Infraslow" Activity (SISA) With Burst Suppression in Acute Anoxic Encephalopathy: A Rare, Specific Ominous Sign With Acute Posthypoxic Myoclonus or Acute Symptomatic Seizures.2018

    • 著者名/発表者名
      Togo M, Hitomi T, Murai T, Yoshimura H, Matsuhashi M, Matsumoto R, Kawamoto M, Kohara N, Takahashi R, Ikeda A.
    • 雑誌名

      J Clin Neurophysiol.

      巻: 35 号: 6 ページ: 496-503

    • DOI

      10.1097/wnp.0000000000000507

    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Sleep is associated with reduction of epileptiform discharges in benign adult familial myoclonus epilepsy.2018

    • 著者名/発表者名
      Hitomi T, Inouchi M, Takeyama H, Kobayashi K, Sultana S, Inoue T, Nakayama Y, Shimotake A, Matsuhashi M, Matsumoto R, Chin K, Takahashi R, Ikeda A.
    • 雑誌名

      Epilepsy Behav Case Rep.

      巻: 11 ページ: 18-21

    • DOI

      10.1016/j.ebcr.2018.09.010

    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Phasic REM transiently approaches wakefulness in the human cortex - a single-pulse electrical stimulation study.2017

    • 著者名/発表者名
      Usami K, Matsumoto R, Kobayashi K, Hitomi T, Matsuhashi M, Shimotake A, Kikuchi T, Yoshida K, Kunieda T, Mikuni N, Miyamoto S, Takahashi R, Ikeda A.
    • 雑誌名

      Sleep

      巻: 40 号: 8 ページ: 1-7

    • DOI

      10.1093/sleep/zsx077

    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Effects of Voice Therapy on Laryngeal Motor Units During Phonation in Chronic Superior Laryngeal Nerve Paresis Dysphonia.2017

    • 著者名/発表者名
      Kaneko M, Hitomi T, Takekawa T, Tsuji T, Kishimoto Y, Hirano S.
    • 雑誌名

      J Voice.

      巻: in press 号: 6 ページ: 729-733

    • DOI

      10.1016/j.jvoice.2017.08.026

    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] No or little progression of EEG abnormality in genetically proven in benign adult familial myoclonus epilepsy (BAFME).2019

    • 著者名/発表者名
      Hitomi T, Neshige S, Tojima M, Kobayashi K, Oi K, Murai M, Shamima S, Shimotake A, Matsumoto R, Takahashi R, Ikeda A
    • 学会等名
      第60回日本神経学会学術大会
    • 関連する報告書
      2019 実績報告書
  • [学会発表] A homozygotic mutation with severe benign adult familial myoclonus epilepsy (BAFME).2018

    • 著者名/発表者名
      Hitomi T, Kobayashi K, Sakurai T, Murai T, Sultana S, Kinoshita M, Shimotake A, Matsumoto R, Takahashi R, Ikeda A.
    • 学会等名
      12th Asian & Oceanian Epilepsy Congress
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Temporal change of electroencephalogram in benign adult familial myoclonus epilepsy (BAFME).2018

    • 著者名/発表者名
      Hitomi T, Kobayashi K, Neshige S, Sultana S, Sato K, Shimotake A, Matsumoto R, Takahashi R, Ikeda A.
    • 学会等名
      12th Asian & Oceanian Epilepsy Congress
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 良性成人型家族性ミオクローヌスてんかんにおける脳波所見の経時的変化。2018

    • 著者名/発表者名
      人見健文、小林勝哉、音成秀一郎、Shamima Sultana、佐藤啓、谷岡洸介、下竹昭寛、松本理器、高橋良輔、池田昭夫
    • 学会等名
      第59回日本神経学会学術大会
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
  • [学会発表] 良性成人型家族性ミオクローヌスてんかん(BAFME)における原因遺伝子のリピート数と神経生理学的所見の関係。2018

    • 著者名/発表者名
      人見健文、音成秀一郎、小林勝哉、戸島麻耶、大井和起、下竹昭寛,松橋眞生,松本理器、神田益太郎、石浦浩之、辻省次、高橋良輔、池田昭夫
    • 学会等名
      第52回日本てんかん学会学術集会
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
  • [学会発表] 遺伝子検査陽性の良性成人型家族性ミオクローヌスてんかん(BAFME)における巨大体性感覚誘発電位(巨大SEP)とC反射の陽性率。2018

    • 著者名/発表者名
      人見健文、音成秀一郎、小林勝哉、松本理器、高橋良輔、池田昭夫
    • 学会等名
      第48回日本臨床神経生理学会学術大会
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
  • [学会発表] 良性成人型家族性ミオクローヌスてんかん(BAFME)。 シンポジウム 高齢者てんかんと脳波2018

    • 著者名/発表者名
      人見健文、小林勝哉、音成秀一郎、高橋良輔、池田昭夫
    • 学会等名
      第48回日本臨床神経生理学会学術大会
    • 関連する報告書
      2018 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Positive rate of giant somatosensory evoked potential (giant SEP) and C reflex in benign adult familial myoclonus epilepsy (BAFME).2017

    • 著者名/発表者名
      Hitomi T, Kobayashi K, Murai T, Sakurai T, Matsumoto R, Takahashi R, Ikeda A.
    • 学会等名
      17th World Congress of Neurology
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 遠隔脳波判読。シンポジウム6遠隔医療(脳波とテレメディスン)2017

    • 著者名/発表者名
      人見健文、谷岡洸介、高橋良輔、池田昭夫
    • 学会等名
      第51回日本てんかん学会学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 日本の地域レベルでの遠隔脳波判読の取り組みの現状と問題点。シンポ2017

    • 著者名/発表者名
      人見健文、谷岡洸介、高橋良輔、池田昭夫
    • 学会等名
      第47回日本臨床神経生理学会学術大会
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [図書] 所見の解釈と脳波レポートの作成 1基礎篇。モノグラフ 臨床脳波を基礎から学ぶ人のために 第2版:64-712019

    • 著者名/発表者名
      人見健文、池田昭夫
    • 総ページ数
      253
    • 出版者
      診断と治療社
    • ISBN
      9784787824455
    • 関連する報告書
      2019 実績報告書

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公開日: 2017-04-28   更新日: 2021-02-19  

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