定量的評価を用いた、早産児の縦断的な脳成熟パターンの同定

• 研究課題/領域番号: 18K15677
• 研究種目: 若手研究
• 配分区分: 基金
• 審査区分: 小区分52050:胎児医学および小児成育学関連
• 研究機関: 九州大学
• 研究代表者: 園田 有里 九州大学, 大学病院, 特任助教 (10813909)
• 研究期間 (年度): 2018-04-01 – 2024-03-31
• 研究課題ステータス: 完了 (2023年度)
• 配分額: 4,160千円 (直接経費: 3,200千円、間接経費: 960千円); 2021年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円); 2020年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円); 2019年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円); 2018年度: 1,040千円 (直接経費: 800千円、間接経費: 240千円)
• キーワード: 早産児 / 脳波定量的解析 / 脳成熟パターン / てんかん / 正期産児 / MRI定量解析 / NIRS / 定量的解析 / 脳成熟

研究成果の概要

本研究の目的は、脳の機能的結合と脳体積のデータを統合させて脳の定量的評価を行い、早産児一人一人について、精度の高い脳成熟パターンを明らかにすることである。実際には、近赤外線スペクトロスコピー（NIRS）を用いた脳の機能的結合の解析に苦慮したため、同様に脳の機能的結合を評価する目的で正期産児のてんかん症候群の児について、脳の成熟過程を反映していると考えられる脳波パターンを見出し、脳波形状の定量的解析を行った。それにより年齢による脳波の形態的差異が明らかとなった。発達期の脳の成熟過程を反映している可能性および、脳成熟パターンの病態解明に有用であると考えられた。

研究成果の学術的意義や社会的意義

正期産児のてんかん症候群の児について、脳波形状を定量的に解析し、脳の成熟過程を反映していると考えられる脳波パターンを見出した。年齢による脳波の形態的差異が明らかとなったことは、発達期の脳の成熟過程を反映している可能性および、脳成熟パターンの病態解明に有用であるとともに、発達障害などの神経発達症の早期診断・早期介入や予後予測に今後有用となる可能性が示唆された。

研究成果

• [雑誌論文] Progressive myoclonic epilepsy as an expanding phenotype of NGLY1-associated congenital deglycosylation disorder: A case report and review of the literature (2024)
  • 著者名/発表者名: Sonoda Y, Fujita A, Torio M, Mukaino T, Sakata A, Matsukura M, Yonemoto K, Hatae K, Ichimiya Y, Chong PF, Ochiai M, Wada Y, Kadoya M, Okamoto N, Murakami Y, Suzuki T, Isobe N, Shigeto H, Matsumoto N, Sakai Y, Ohga S
  • 雑誌名: Eur J Med Genet 巻: 67 ページ: 104895-104895
  • DOI: 10.1016/j.ejmg.2023.104895
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] High-Titer Anti-ZSCAN1 Antibodies in a Toddler Clinically Diagnosed with Apparent Rapid-Onset Obesity with Hypothalamic Dysfunction, Hypoventilation, and Autonomic Dysregulation Syndrome (2024)
  • 著者名/発表者名: Tocan V, Nakamura-Utsunomiya A, Sonoda Y, Matsuoka W, Mizuguchi S, Muto Y, Hijioka T, Nogami M, Sasaoka D, Nagamatsu F, Oba U, Kawakubo N, Hamada H, Mushimoto Y, Chong PF, Kaku N, Koga Y, Sakai Y, Oda Y, Tajiri T, Ohga S.
  • 雑誌名: Int J Mol Sci 巻: 29 号: 5 ページ: 2820-2820
  • DOI: 10.3390/ijms25052820
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] The Etiology and Outcome of Area Postrema Syndrome in Childhood: Two Cases and a Literature Review (2024)
  • 著者名/発表者名: Tomari Y, Igata Y, Chong PF, Kajiwara K, Hatai E, Sonoda Y, Oba U, Kaku N, Koga Y, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Pediatr Neurol 巻: 152 ページ: 11-15
  • DOI: 10.1016/j.pediatrneurol.2023.12.010
  • 査読あり
• [雑誌論文] Persistent intracranial hyper-inflammation in ruptured cerebral aneurysm after COVID-19: case report and review of the literature (2024)
  • 著者名/発表者名: Chong PF, Higashi K, Matsuoka W, Arimura K, Sangatsuda Y, Iwaki K, Sonoda Y, Ichimiya Y, Kamori A, Kawakami A, Mizuguchi S, Kaku N, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: BMC Neurol 巻: 2 号: 1 ページ: 17-17
  • DOI: 10.1186/s12883-023-03493-z
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Pediatric leukemia and maternal occupational exposure to anticancer drugs: the Japan Environment and Children’s Study (2024)
  • 著者名/発表者名: Yamamoto Shunsuke、Sanefuji Masafumi、Suzuki Maya、Sonoda Yuri、Hamada Norio、Kato Wakako、Ono Hiroaki、Oba Utako、Nakashima Kentaro、Ochiai Masayuki、Kusuhara Koichi、Koga Yuhki、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: Blood 巻: 143 号: 4 ページ: 311-319
  • DOI: 10.1182/blood.2023021008
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Divergent neurodevelopmental profiles of very-low-birth-weight infants (2024)
  • 著者名/発表者名: Ogata R, Watanabe K, Chong PF, Okamoto J, Sakemi Y, Nakashima T, Ohno T, Nomiyama H, Sonoda Y, Ichimiya Y, Inoue H, Ochiai M, Yamashita H, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Pediatr Res 巻: 95 号: 1 ページ: 233-240
  • DOI: 10.1038/s41390-023-02778-w
  • 査読あり
• [雑誌論文] Heterogeneity and mitochondrial vulnerability configurate the divergent immunoreactivity of human induced microglia-like cells (2023)
  • 著者名/発表者名: Yonemoto K, Fujii F, Taira R, Ohgidani M, Eguchi K, Okuzono S, Ichimiya Y, Sonoda Y, Chong PF, Goto H, Kanemasa H, Motomura Y, Ishimura M, Koga Y, Tsujimura K, Hashiguchi T, Torisu H, Kira R, Kato TA, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Clin Immunol 巻: 255 ページ: 109756-109756
  • DOI: 10.1016/j.clim.2023.109756
  • 査読あり
• [雑誌論文] Prenatal metal levels and congenital anomalies of the kidney and urinary tract: The Japan Environment and Children's Study (2023)
  • 著者名/発表者名: Iwaya Yuka、Sanefuji Masafumi、Nishiyama Kei、Sonoda Yuri、Hamada Norio、Suga Reiko、Ochiai Masayuki、Shimono Masayuki、Kusuhara Koichi、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: Science of The Total Environment 巻: 890 ページ: 164356-164356
  • DOI: 10.1016/j.scitotenv.2023.164356
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Long-lasting pain and somatosensory disturbances in children with myelin oligodendrocyte glycoprotein antibody-associated disease (2023)
  • 著者名/発表者名: Ichimiya Yuko、Chong Pin Fee、Sonoda Yuri、Tocan Vlad、Watanabe Mitsuru、Torisu Hiroyuki、Kira Ryutaro、Takahashi Toshiyuki、Kira Jun-Ichi、Isobe Noriko、Sakai Yasunari、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: European Journal of Pediatrics 巻: 182 号: 7 ページ: 3175-3185
  • DOI: 10.1007/s00431-023-04989-z
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Stroke in a protein C-deficient infant after stem cell transplant for CHARGE syndrome. (2023)
  • 著者名/発表者名: Tanaka A, Sakaguchi Y, Inoue H, Egami N, Sonoda Y, Sonoda M, Ishimura M, Ochiai M, Hotta T, Uchiumi T, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Pediatr Blood Cancer 巻: 70 号: 4
  • DOI: 10.1002/pbc.30047
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] No association between prenatal lead exposure and neurodevelopment during early childhood in the Japan Environment and Children’s Study (2022)
  • 著者名/発表者名: Inoue Hirosuke、Sanefuji Masafumi、Sonoda Yuri、et al.
  • 雑誌名: Scientific Reports 巻: 12 号: 1 ページ: 15305-15305
  • DOI: 10.1038/s41598-022-19509-6
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] The association between early formula and reduced risk of cow’s milk allergy during the first three year of life: a Japanese cohort study (2022)
  • 著者名/発表者名: Ikari Kota、Tezuka Junichiro、Sanefuji Masafumi、et al.
  • 雑誌名: Allergy, Asthma & Clinical Immunology 巻: 18 号: 1 ページ: 71-71
  • DOI: 10.1186/s13223-022-00712-z
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Critical vitamin deficiencies in autism spectrum disorder: Reversible and irreversible outcomes (2022)
  • 著者名/発表者名: P. F. Chong, M. Torio, F. Fujii, Y. Hirata, W. Matsuoka, Y. Sonoda, et al.
  • 雑誌名: Eur J Clin Nutr 巻: 76 号: 11 ページ: 1618-1621
  • DOI: 10.1038/s41430-022-01170-x
  • 査読あり
• [雑誌論文] Maternal Chronic Disease and Congenital Anomalies of the Kidney and Urinary Tract in Offspring: A Japanese Cohort Study (2022)
  • 著者名/発表者名: Nishiyama Kei、Sanefuji Masafumi、Kurokawa Mari、et al.
  • 雑誌名: American Journal of Kidney Diseases 巻: 80 号: 5 ページ: 619-628
  • DOI: 10.1053/j.ajkd.2022.03.003
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] Age-related morphological differences in the spike-and-wave complexes of absence epilepsy (2021)
  • 著者名/発表者名: Sonoda Yuri、Sanefuji Masafumi、Ichimiya Yuko、Torio Michiko、Watanabe Eriko、Sakata Ayumi、Ishizaki Yoshito、Sakai Yasunari、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: Epilepsy Research 巻: 174 ページ: 106647-106647
  • DOI: 10.1016/j.eplepsyres.2021.106647
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Favorable outcomes of interferon-α and ribavirin treatment for a male with subacute sclerosing panencephalitis (2021)
  • 著者名/発表者名: Sonoda Yuri、Sonoda Motoshi、Yonemoto Kousuke、Sanefuji Masafumi、Taira Ryoji、Motomura Yoshitomo、Ishimura Masataka、Torisu Hiroyuki、Kira Ryutaro、Kusuhara Koichi、Sakai Yasunari、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: Journal of Neuroimmunology 巻: 358 ページ: 577656-577656
  • DOI: 10.1016/j.jneuroim.2021.577656
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Physical growth and neurodevelopment during the first year of life: a cohort study of the Japan Environment and Children’s Study (2021)
  • 著者名/発表者名: Sanefuji Masafumi、Sonoda Yuri、Ito Yoshiya、Ogawa Masanobu、Tocan Vlad、Inoue Hirosuke、Ochiai Masayuki、Shimono Masayuki、Suga Reiko、Senju Ayako、Honjo Satoshi、Kusuhara Koichi、Ohga Shouichi、Kusuhara Koichi、Katoh Takahiko、Japan Environment and Children’s Study Group
  • 雑誌名: BMC Pediatrics 巻: 21 号: 1 ページ: 360-360
  • DOI: 10.1186/s12887-021-02815-9
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Breast feeding and infant development in a cohort with sibling pair analysis: the Japan Environment and Children’s Study (2021)
  • 著者名/発表者名: Sanefuji Masafumi、Senju Ayako、Shimono Masayuki、Ogawa Masanobu、Sonoda Yuri、Torio Michiko、Ichimiya Yuko、Suga Reiko、Sakai Yasunari、Honjo Satoshi、Kusuhara Koichi、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: BMJ Open 巻: 11 号: 8 ページ: e043202-e043202
  • DOI: 10.1136/bmjopen-2020-043202
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Vitamin A deficiency?associated corneal perforation in a boy with autism spectrum disorder: A case report and literature review (2021)
  • 著者名/発表者名: Adachi Shunichi、Torio Michiko、Okuzono Sayaka、Motomura Yoshitomo、Ichimiya Yuko、Sonoda Yuri、Nagata Jyunya、Okamoto Misato、Notomi Shoji、Sanefuji Masafumi、Sakai Yasunari、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: Nutrition 巻: 90 ページ: 111275-111275
  • DOI: 10.1016/j.nut.2021.111275
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] De novo ATP1A3 variants cause polymicrogyria (2021)
  • 著者名/発表者名: Miyatake Satoko、Kato Mitsuhiro、Kumamoto Takuma、Hirose Tomonori、他
  • 雑誌名: Science Advances 巻: 7 号: 13 ページ: 2368-2368
  • DOI: 10.1126/sciadv.abd2368
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] Possible association between early formula and reduced risk of cow’s milk allergy: The Japan Environment and Children’s Study (2020)
  • 著者名/発表者名: Tezuka Junichiro、Sanefuji Masafumi、Ninomiya Takahito、Kawahara Takahiro、Matsuzaki Hiroshi、Sonoda Yuri、Ogawa Masanobu、Shimono Masayuki、Suga Reiko、Honjo Satoshi、Kusuhara Koichi、Ohga Shouichi、The Japan Environment, Children’s Study (JECS) Group
  • 雑誌名: Clinical & Experimental Allergy 巻: 51 号: 1 ページ: 99-107
  • DOI: 10.1111/cea.13761
  • 査読あり
• [雑誌論文] A Child with Prostaglandin I₂-associated Thyrotoxicosis: Case Report (2019)
  • 著者名/発表者名: Sonoda Yuri、Yamamura Kenichiro、Ishii Kanako、Ohkubo Kazuhiro、Ihara Kenji、Sakai Yasunari、Ohga Shouichi
  • 雑誌名: Journal of Clinical Research in Pediatric Endocrinology 巻: 11 号: 2 ページ: 207-210
  • DOI: 10.4274/jcrpe.galenos.2018.2018.0169
  • 査読あり / オープンアクセス
• [学会発表] 先天性心疾患のフォローアップ中に硬膜動静脈瘻と診断された21 trisomyの6歳女児 (2023)
  • 著者名/発表者名: 園田有里, 石倉稔也, 一宮優子, チョンピンフィー, 金政光, 本村良知, 平田悠一郎, 有村公一, 中溝 玲, 酒井康成, 大賀正一
  • 学会等名: 第65回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] 神経変性ランゲルハンス細胞組織球症に対する大量免疫グロブリン療法の有効性 (2022)
  • 著者名/発表者名: 園田有里、藤井史彦、園田素史、石村匡崇、一宮優子、チョンピンフィー、 米元耕輔、平良遼志、實藤雅文、古賀友紀、酒井康成、大賀正一
  • 学会等名: 第64回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] 欠神てんかんの棘徐波複合における年齢依存性の形態的差異 (2022)
  • 著者名/発表者名: 園田有里、實藤雅文、一宮優子、チョンピンフィー、酒井康成、大賀正一
  • 学会等名: 第517回日本小児科学会福岡地方会例会
• [学会発表] インターフェロンα脳室内投与により良好な長期経過を示した亜急性硬化性全脳炎の男児 (2021)
  • 著者名/発表者名: 園田 有里, 園田 素史, 實藤 雅文, 一宮 優子, 鳥尾 倫子, 石崎 義人, 米元 耕輔, 平良 遼志, 藤井 史彦, 金政 光, 奥園 清香, 本村 良知, 酒井 康成, 大賀 正一
  • 学会等名: 日本小児神経学会
• [学会発表] 欠神てんかんの棘徐波複合の形態は年齢によって異なる (2021)
  • 著者名/発表者名: 園田有里, 實藤雅文, 一宮優子, 鳥尾倫子, 渡邉恵利子, 酒田あゆみ, 石崎義人, 酒井康成, 大賀 正一
  • 学会等名: 日本てんかん学会九州地方会
• [学会発表] インターフェロンα脳室内投与により良好な長期経過を示した亜急性硬化性全脳炎の男児例 (2021)
  • 著者名/発表者名: 園田有里、園田素史、實藤雅文、一宮優子、鳥尾倫子、石崎義人、米元耕輔, 平良遼志、藤井史彦、金政光、奥園清香、本村良知、酒井康成、大賀 正一
  • 学会等名: 日本小児神経学会
• [学会発表] 当院小児神経外来における小児欠神てんかんの検討 (2020)
  • 著者名/発表者名: 園田有里，實藤雅文，一宮優子、鳥尾倫子，米元耕輔，平良遼志，酒井康成，大賀正一
  • 学会等名: 日本小児神経学会