胎児聴覚スクリーニング検査の試み

• 研究課題/領域番号: 18K16905
• 研究種目: 若手研究
• 配分区分: 基金
• 審査区分: 小区分56050:耳鼻咽喉科学関連
• 研究機関: 順天堂大学
• 研究代表者: 松岡 理奈 順天堂大学, 医学部, 非常勤助教 (80433770)
• 研究期間 (年度): 2018-04-01 – 2023-03-31
• 研究課題ステータス: 完了 (2022年度)
• 配分額: 4,160千円 (直接経費: 3,200千円、間接経費: 960千円); 2020年度: 1,170千円 (直接経費: 900千円、間接経費: 270千円); 2019年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円); 2018年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
• キーワード: 先天性難聴 / 胎児聴力検査 / 聴覚スクリーニング / 胎児心拍数 / 音刺激装置 / 聴覚閾値 / 胎児心拍

研究成果の概要

本研究では以前の計測システムを改良し、発信機、パーソナルアンプ、GMMバイブレーターおよび分娩監視装置からなる計測システムを用いた。2000 Hz、90 dB、5秒の純音で母体腹部から胎児に音刺激を行い、音刺激前後の心拍数変化を分娩監視装置にて測定した。正常聴力の胎児では音刺激による心拍数上昇は妊娠20週目から認め、妊娠28～37週で動睡眠状態の全ての児で心拍数の上昇がみられた。聴覚成熟の観点から胎児聴覚検査は妊娠28週以降、動睡眠状態を示唆する心拍数変化の状態での音響刺激が適当であることが実証された。

研究成果の学術的意義や社会的意義

本研究は内耳病変の発生初期の段階を胎生期に検出することによって、不可逆性の障害に至る以前に病変の進行の予防や根本的治療を導入させ、重度な障害を回避または回復させることを目的として行われた。
本スクリーニングシステムにおいて妊娠28週以降、動睡眠状態での音響刺激で胎児の聴覚能が推定可能であることが実証された。本成果を基盤として、胎児期や出生直後での遺伝子治療など難聴の根治治療に繋げる。

研究成果

• [雑誌論文] Generation of two iPSC lines from siblings of a homozygous patient with hearing loss and a heterozygous carrier with normal hearing carrying p.G45E/Y136X mutation in GJB2 (2021)
  • 著者名/発表者名: Fukunaga Ichiro、Oe Yoko、Danzaki Keiko、Ohta Sayaka、Chen Cheng、Iizumi Madoka、Shiga Takahiro、Matsuoka Rina、Anzai Takashi、Hibiya-Motegi Remi、Tajima Shori、Ikeda Katsuhisa、Akamatsu Wado、Kamiya Kazusaku
  • 雑誌名: Stem Cell Research 巻: 53 ページ: 102290-102290
  • DOI: 10.1016/j.scr.2021.102290
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Severe obstructive sleep apnea after concurrent chemoradiotherapy for laryngeal and hypopharyngeal cancer managed by CPAP (2021)
  • 著者名/発表者名: Inoshita Ayako、Matsumoto Fumihiko、Ohba Shinichi、Sata Naoko、Matsuoka Rina、Suzuki Yo、Ito Shin、Koiwai Hiroko、Shiroshita Nanako、Kasai Takatoshi、Ikeda Katsuhisa
  • 雑誌名: Auris Nasus Larynx 巻: - 号: 6 ページ: 1078-1082
  • DOI: 10.1016/j.anl.2021.05.003
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Generation of the induced pluripotent stem cell (hiPSC) line (JUFMDOi004-A) from a patient with hearing loss carrying GJB2 (p.V37I) mutation (2020)
  • 著者名/発表者名: Fukunaga Ichiro、Shiga Takahiro、Chen Cheng、Oe Yoko、Danzaki Keiko、Ohta Sayaka、Matsuoka Rina、Anzai Takashi、Hibiya-Motegi Remi、Tajima Shori、Ikeda Katsuhisa、Akamatsu Wado、Kamiya Kazusaku
  • 雑誌名: Stem Cell Research 巻: 43 ページ: 101674-101674
  • DOI: 10.1016/j.scr.2019.101674
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Use of sound-elicited fetal heart rate accelerations to assess fetal hearing in the second and third trimester (2020)
  • 著者名/発表者名: Hibiya-Motegi Remi、Nakayama Marina、Matsuoka Rina、Takeda Jun、Nojiri Shuko、Itakura Atsuo、Koike Takuji、Ikeda Katsuhisa
  • 雑誌名: International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology 巻: 133 ページ: 110001-110001
  • DOI: 10.1016/j.ijporl.2020.110001
• [雑誌論文] Sex differences in the development of upper airway morphology: is this the new kid on the block? (2019)
  • 著者名/発表者名: Inoshita Ayako、Kasai Takatoshi、Matsuoka Rina、Sata Naoko、Shiroshita Nanako、Kawana Fusae、Kato Mitsue、Ikeda Katsuhisa
  • 雑誌名: Journal of Thoracic Disease 巻: 11 号: S15 ページ: 2032-2033
  • DOI: 10.21037/jtd.2019.08.79
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] OTOF mutation analysis with massively parallel DNA sequencing in 2,265 Japanese sensorineural hearing loss patients. (2019)
  • 著者名/発表者名: Iwasa YI, Nishio SY, Sugaya A, Kataoka Y, Kanda Y, Taniguchi M, Nagai K, Naito Y, Ikezono T, Horie R, Sakurai Y, Matsuoka R, Takeda H, Abe S, Kihara C, Ishino T, Morita SY, Iwasaki S, Takahashi M, Ito T, Arai Y, Usami SI.
  • 雑誌名: PLoS One. 巻: 14 号: 5 ページ: 0215932-0215932
  • DOI: 10.1371/journal.pone.0215932
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] 胎児聴性誘発電位と心拍数変化に基づく胎児聴力検査の試み (2018)
  • 著者名/発表者名: 松岡理奈，日比谷怜美，板倉敦夫，小池卓二，池田勝久
  • 雑誌名: 耳鼻咽喉科ニューロサイエンス 巻: 32巻 ページ: 35-37
• [学会発表] Piezoelectric Vibrator-Stimulated Potential and Heart Rate Accelerations Detected from the Fetus (2019)
  • 著者名/発表者名: Rina Mastuoka, Sinyoung Lee, Miho Sato, Remi Motegi, Yota Shimanuki, Misato Kasai, Kazusaku Kamiya, Atsuo Itakura, Takuji Koike, Katsuhisa Ikeda
  • 学会等名: Inner Ear Biology 2019
  • 国際学会
• [学会発表] 小児閉塞性睡眠時無呼吸症の成長段階別性差の検討 (2019)
  • 著者名/発表者名: 井下綾子，松岡理奈，佐田直子，鈴木陽，池田勝久
  • 学会等名: 第14回日本小児耳鼻咽喉科学会
• [学会発表] 心拍数計測法による胎児聴力検査の開発 (2018)
  • 著者名/発表者名: 茂木怜美 松岡理奈 池田勝久
  • 学会等名: 第１１９回日本耳鼻咽喉科学会総会・学術講演会
• [学会発表] 閉塞性睡眠時無呼吸症の治療によっててんかん症状が安定した小児症例の検討 (2018)
  • 著者名/発表者名: 井下 綾子, 松岡 理奈, 川名 ふさ江, 加藤 光恵, 葛西 隆敏, 池田 勝久
  • 学会等名: 第43回日本睡眠学会
• [学会発表] 心拍数計測法による胎児聴力検査の試み (2018)
  • 著者名/発表者名: 茂木 怜美, 松岡 理奈, 小池 卓二, 池田 勝久
  • 学会等名: 第63回日本聴覚医学会
• [学会発表] 胎児聴性誘発電位と心拍数変化に基づく胎児聴力検査の試み (2018)
  • 著者名/発表者名: 松岡 理奈, 日比谷 怜美, 板倉 敦夫, 小池 卓二, 池田 勝久
  • 学会等名: 第36回耳鼻咽喉科ニューロサイエンス研究会
• [学会発表] 心拍数計測法による胎児聴力検査の開発 (2018)
  • 著者名/発表者名: 日比谷 怜美, 松岡 理奈, 池田 勝久
  • 学会等名: 第63回音声言語医学会