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脳室周囲白質軟化症患児における語彙獲得-ウィリアムズ症候群等との比較検討-

研究課題

研究課題/領域番号 19K02637
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
審査区分 小区分09030:子ども学および保育学関連
研究機関名古屋学芸大学 (2022-2023)
愛知県医療療育総合センター発達障害研究所 (2019-2021)

研究代表者

中村 みほ  名古屋学芸大学, ヒューマンケア学部, 教授 (70291945)

研究期間 (年度) 2019-04-01 – 2025-03-31
研究課題ステータス 交付 (2023年度)
配分額 *注記
4,290千円 (直接経費: 3,300千円、間接経費: 990千円)
2021年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
2020年度: 1,170千円 (直接経費: 900千円、間接経費: 270千円)
2019年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
キーワード脳室周囲白質軟化症 / 自閉症スペクトラム / ウィリアムズ症候群 / 視空間認知障害 / 語彙獲得 / 語彙発達 / 共同注意 / 非言語性コミュニケーション / 脳室白質軟化症
研究開始時の研究の概要

脳室周囲白質軟化症(PVL)患児における初期の語彙獲得を、ウィリアムズ症候群(WS)、自閉症スペクトラム(ASD)患児と比較検討する。以下の点に着目する。
1) 視空間認知障害を呈するPVL患児において、WS患児におけると同様に「位置や場所を表す語彙」の発達が遅れることを確認できるか?
2) ASD様症状を呈さないPVL患児、WS患児においても共同注意の発達が遅れ、始語が遅れることを確認できるか?

研究実績の概要

本研究は当初、脳室周囲白質軟化症、自閉症スペクトラム、ウィリアムズ症候群の各疾患をもつ患児における初期の語彙獲得を、児らの視空間認知の発達との関連のもとに語彙領域別に検討することを目的としていた。
しかしながら、covid-19の流行に伴う受診制限や研究参加への逡巡などから研究参加者が当初の想定通りには得られなかった。また、臨床研究であるため、適切な医療の提供を前提に研究を立案し研究協力の依頼を行うことが必要であるが、想定外の事情により、研究代表者の臨床医療の場が当初の予定と比し大幅に減少した。これらの事情により研究参加者を募る困難度が増した。
以上より、可能な範囲で研究参加者を募りつつも、進捗状況は遅れているといわざるを得ない。
そこで2023年度はそれまでに得られたデータによる解析を進め、その時点までの成果をThe 2024 Annual Conference of British Paediatric Neurology Association にてVisual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndromeの演題で発表した。また、本研究におけるキーワードである視空間認知障害の観点から、同様の所見を示すカブキ症候群の視覚認知について、The 15th EPNS(European Paediatric Neurology Society) Congress にてVisual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndromeの演題で発表した。

現在までの達成度 (区分)
現在までの達成度 (区分)

4: 遅れている

理由

以下の理由により当初計画した疾患を持つ患者の研究参加を得られにくい状況があった。
・covid-19の流行に伴う受診制限や研究参加への逡巡などから研究参加者が当初の想定通りには得られなかった。
・臨床研究であることから適切な医療の提供を前提に研究参加を募ることにより成立する研究を立案しているため、研究参加の協力を依頼する臨床現場に研究代表者自身が立つことが必要であるが、想定外の事態により研究代表者の臨床医療の場が当初の予定と比し大幅に減少し研究参加者を募る困難度が増した。
2023年度は引き続き可能な限り研究参加者を募りつつも、それまでに得られたデータによる解析を進め、その時点までの成果を The 2024 Annual Conference of British Paediatric Neurology Association (Bristol, UK. 24-26 January 2024)にて The acquisition of Japanese vocabulary in children with Williams syndrome. の演題で発表した。また、本研究におけるキーワードである視空間認知障害の観点から、同様の所見を示すカブキ症候群の視覚認知について、The 15th EPNS(European Paediatric Neurology Society) Congress(Prague, Czech Republic 20-24 June 2023.) にてVisual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndromeの演題で発表した。

今後の研究の推進方策

covid-19の影響は薄れつつあるが、臨床現場が想定よりも少なくなった事情から、臨床研究として参加者を募るうえでの困難さは続くものと推定される。このような状況下でも極力参加者を募るとともに、最終年度となる2024年度は、その時点までに得られているデータをもとに論文の形で発信することを目指す。
また、当初の「問い」であった、”視空間認知の発達が初期の語彙発達にどのように影響するか” を医療現場に頼らずに検討する方法を再検討したい。具体的には定型発達者の中での視空間認知の発達状況とそれに関連する語彙発達の状況を保育園等の協力をえて参加者を募るなど、検討中である。

報告書

(5件)
  • 2023 実施状況報告書
  • 2022 実施状況報告書
  • 2021 実施状況報告書
  • 2020 実施状況報告書
  • 2019 実施状況報告書
  • 研究成果

    (8件)

すべて 2024 2023 2022 2020 2019

すべて 雑誌論文 (4件) (うち査読あり 3件) 学会発表 (4件) (うち国際学会 3件)

  • [雑誌論文] Williams症候群2022

    • 著者名/発表者名
      中村みほ
    • 雑誌名

      Clinical Neuroscience

      巻: 40 ページ: 104-107

    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書 2021 実施状況報告書
  • [雑誌論文] Gait characteristics of children with Williams syndrome with impaired visuospatial recognition: a three-dimensional gait analysis study2020

    • 著者名/発表者名
      Ito Yuji、Ito Tadashi、Kurahashi Naoko、Ochi Nobuhiko、Noritake Koji、Sugiura Hideshi、Mizuno Seiji、Kidokoro Hiroyuki、Natsume Jun、Nakamura Miho
    • 雑誌名

      Experimental Brain Research

      巻: 238 号: 12 ページ: 2887-2895

    • DOI

      10.1007/s00221-020-05946-0

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Discrepancy between musical ability and language skills in children with Williams syndrome2020

    • 著者名/発表者名
      Kitamura Yuzuki、Kita Yosuke、Okumura Yasuko、Kaga Yoshimi、Okuzumi Hideyuki、Ishikawa Yuji、Nakamura Miho、Inagaki Masumi
    • 雑誌名

      Brain and Development

      巻: 42 号: 3 ページ: 248-255

    • DOI

      10.1016/j.braindev.2019.12.002

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Role of the Embodied Cognition Process in Perspective‐Taking Ability During Childhood2020

    • 著者名/発表者名
      Hirai Masahiro、Muramatsu Yukako、Nakamura Miho
    • 雑誌名

      Child Development

      巻: 91 号: 1 ページ: 214-235

    • DOI

      10.1111/cdev.13172

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] The acquisition of Japanese vocabulary in children with Williams syndrome.2024

    • 著者名/発表者名
      Miho Nakamura,Yuko Higuchi, Yukako Muramatsu
    • 学会等名
      The 2024 Annual Conference of British Paediatric Neurology Association
    • 関連する報告書
      2023 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Visual cognition in patients with Kabuki syndrome; Comparison with Williams syndrome2023

    • 著者名/発表者名
      Miho Nakamura,Naoko Kurahashi,Yukako Muramatsu,Yosihito Tokita,Noriko Miyake,Naomichi Matsumoto,Seiji Mizuno
    • 学会等名
      The 15th EPNS (European Paediatric Neurology Society) Congress
    • 関連する報告書
      2023 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Gait characteristics in children with Williams syndrome: A three-dimensional gait analysis study2020

    • 著者名/発表者名
      Yuji Ito, Tadashi Ito, Naoko Kurahashi, Nobuhiko Ochi, Koji Noritake, Hideshi Sugiura, Seiji Mizuno, Hiroyuki Kidokoro, Jun Natsume, and Miho Nakamura
    • 学会等名
      第62回日本小児神経学会学術集会
    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
  • [学会発表] Study on cognitive profiles of patients with 22q11.2 deletion syndrome: comparison with the findings of Williams syndrome.2019

    • 著者名/発表者名
      Miho Nakamura Fumio Hayakawa Ryusuke Kakigi
    • 学会等名
      13th European pediatric neurology society congress
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 国際学会

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公開日: 2019-04-18   更新日: 2024-12-25  

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