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小児脳炎における疫学調査および自己抗体の網羅的解析

研究課題

研究課題/領域番号 19K10613
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
審査区分 小区分58020:衛生学および公衆衛生学分野関連:実験系を含む
研究機関九州大学 (2021-2023)
地方独立行政法人福岡市立病院機構福岡市立こども病院(臨床研究部) (2019-2020)

研究代表者

Chong Pin・Fee (チョン ピンフィー)  九州大学, 大学病院, 助教 (90835167)

研究分担者 酒井 康成  九州大学, 医学研究院, 准教授 (10380396)
研究期間 (年度) 2019-04-01 – 2024-03-31
研究課題ステータス 完了 (2023年度)
配分額 *注記
4,420千円 (直接経費: 3,400千円、間接経費: 1,020千円)
2022年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円)
2021年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円)
2020年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円)
2019年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
キーワード急性脳炎 / 小児 / 自己免疫性脳炎 / 中枢脱髄性疾患 / 脂質代謝 / 抗MOG抗体 / 急性脳症 / 中枢性脱髄性疾患 / 疫学調査 / 小児脳炎 / 自己抗体
研究開始時の研究の概要

本研究の概要は、福岡県を中心とした九州内の小児医療機関の多施設、前向きコホート研究を基盤とした小児脳炎の疫学調査である。感染性脳炎、自己免疫性脳炎、中枢脱髄性疾患の割合、発症頻度を始め、異なる病態ごと脳炎の予後の相違等を明らかにするために行う研究である。

研究成果の概要

我々は原因不明な小児脳炎を系統的に分類するために、細胞ベースアッセイ法とFilmArray髄膜炎・脳炎パネルを組み合わせた実験系を確立した。研究期間中に、福岡県内の医療機関との共同研究により原因の特定されない小児脳炎患者の髄液から、原因ウイルス5例、NMDA受容体抗体6例を同定した。成人患者に見られるLGI1抗体、CASPR2抗体、GABAB受容体抗体等を検出できなかった。また、血液検体からは、MOG抗体15例を検知し、MOG抗体陽性の中枢脱髄性疾患を確定診断した。MOG抗体陽性の患者髄液から網羅的脂質代謝を行い、コントロール群と異なる代謝プロファイルを示すことを明らかにした。

研究成果の学術的意義や社会的意義

小児期発症の脳炎は原因不明なことが多く、本研究では福岡県における感染性脳炎、特異的自己抗体による自己免疫性脳炎や中枢脱髄性疾患の疫学特徴を検討した。小児脳炎における自己抗体の検出傾向は成人と異なることを判明した。また、小児脳炎において最も頻度の多いMOG抗体関連疾患につき、非脱髄性疾患と比較し、特異的な脂質代謝を示すことを明らかにした。代謝経路が判明できれば、今後、MOG抗体関連疾患の病態解明や将来的に病態に選択性の高い創薬へとつながる可能性がある。

報告書

(6件)
  • 2023 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2022 実施状況報告書
  • 2021 実施状況報告書
  • 2020 実施状況報告書
  • 2019 実施状況報告書
  • 研究成果

    (34件)

すべて 2024 2023 2022 2021 2020 2019

すべて 雑誌論文 (21件) (うち国際共著 2件、 査読あり 21件、 オープンアクセス 4件) 学会発表 (13件) (うち国際学会 4件、 招待講演 6件)

  • [雑誌論文] Persistent intracranial hyper-inflammation in ruptured cerebral aneurysm after COVID-19: case report and review of the literature2024

    • 著者名/発表者名
      Chong PF, Higashi K, Matsuoka W, Arimura K, Sangatsuda Y, Iwaki K, Sonoda Y, Ichimiya Y, Kamori A, Kawakami A, Mizuguchi S, Kaku N, Sakai Y, Ohga S.
    • 雑誌名

      BMC Neurol

      巻: 2 号: 1 ページ: 17-17

    • DOI

      10.1186/s12883-023-03493-z

    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] The Etiology and Outcome of Area Postrema Syndrome in Childhood: Two Cases and a Literature Review2024

    • 著者名/発表者名
      Tomari Y, Igata Y, Chong PF, Kajiwara K, Hatai E, Sonoda Y, Oba U, Kaku N, Koga Y, Sakai Y, Ohga S.
    • 雑誌名

      Pediatr Neurol

      巻: 152 ページ: 11-15

    • DOI

      10.1016/j.pediatrneurol.2023.12.010

    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Divergent neurodevelopmental profiles of very-low-birth-weight infants2024

    • 著者名/発表者名
      Ogata R, Watanabe K, Chong PF, Okamoto J, Sakemi Y, Nakashima T, Ohno T, Nomiyama H, Sonoda Y, Ichimiya Y, Inoue H, Ochiai M, Yamashita H, Sakai Y, Ohga S.
    • 雑誌名

      Pediatr Res

      巻: 95 号: 1 ページ: 233-240

    • DOI

      10.1038/s41390-023-02778-w

    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Long-lasting pain and somatosensory disturbances in children with myelin oligodendrocyte glycoprotein antibody-associated disease2023

    • 著者名/発表者名
      Ichimiya Yuko、Chong Pin Fee、Sonoda Yuri、Tocan Vlad、Watanabe Mitsuru、Torisu Hiroyuki、Kira Ryutaro、Takahashi Toshiyuki、Kira Jun-Ichi、Isobe Noriko、Sakai Yasunari、Ohga Shouichi
    • 雑誌名

      European Journal of Pediatrics

      巻: 182 号: 7 ページ: 3175-3185

    • DOI

      10.1007/s00431-023-04989-z

    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Critical vitamin deficiencies in autism spectrum disorder: Reversible and irreversible outcomes2022

    • 著者名/発表者名
      P. F. Chong, M. Torio, F. Fujii, Y. Hirata, W. Matsuoka, Y. Sonoda, et al.
    • 雑誌名

      Eur J Clin Nutr

      巻: 76 号: 11 ページ: 1618-1621

    • DOI

      10.1038/s41430-022-01170-x

    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Clinical and electrophysiological features of acute flaccid myelitis: A national cohort study.2021

    • 著者名/発表者名
      Chong PF, Torisu H, Yasumoto S, Okumura A, Mori H, Sato T, Kimura J, Ohga S, Tanaka-Taya K, Kira R
    • 雑誌名

      Clin Neurophysiol.

      巻: 132 号: 10 ページ: 2456-2463

    • DOI

      10.1016/j.clinph.2021.07.013

    • 関連する報告書
      2021 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Acute flaccid myelitis: cause, diagnosis, and management2021

    • 著者名/発表者名
      Murphy OC, Messacar K, Benson L, et al.
    • 雑誌名

      The Lancet

      巻: 397 号: 10271 ページ: 334-346

    • DOI

      10.1016/s0140-6736(20)32723-9

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] Three-Year Longitudinal Motor Function and Disability Level of Acute Flaccid Myelitis2021

    • 著者名/発表者名
      Chong Pin Fee、Kira Ryutaro、Torisu Hiroyuki、Yasumoto Sawa、Okumura Akihisa、Mori Harushi、Tanaka-Taya Keiko.
    • 雑誌名

      Pediatric Neurology

      巻: 116 ページ: 14-19

    • DOI

      10.1016/j.pediatrneurol.2020.11.019

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Infantile spasms and early-onset progressive polycystic renal lesions associated with TSC2/PKD1 contiguous gene deletion syndrome2021

    • 著者名/発表者名
      Matsubara Yoshie、Akamine Satoshi、Chong Pin Fee、Kawakami Saori、Maehara Kenji、Kaku Yoshitsugu、Kurokawa Mari、Morisada Naoya、Iijima Kazumoto、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Seizure

      巻: 86 ページ: 82-84

    • DOI

      10.1016/j.seizure.2021.01.016

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Disseminated cortical and subcortical lesions in neonatal enterovirus 71 encephalitis2020

    • 著者名/発表者名
      Nakamura Ryoko、Chong Pin Fee、Haraguchi Kohei、Katano Harutaka、Tanaka-Taya Keiko、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Journal of NeuroVirology

      巻: 26 号: 5 ページ: 790-792

    • DOI

      10.1007/s13365-020-00843-2

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Acute Flaccid Myelitis With Neuroradiological Finding of Brachial Plexus Swelling2020

    • 著者名/発表者名
      Chong Pin Fee、Yoshida Takeshi、Yuasa Shota、Mori Harushi、Tanaka-Taya Keiko、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Pediatric Neurology

      巻: 109 ページ: 85-88

    • DOI

      10.1016/j.pediatrneurol.2020.04.004

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書 2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Influenza-associated encephalopathy with focal late reduced diffusion circumscribing a pre-existing cortical lesion2020

    • 著者名/発表者名
      Maeda Kenichi、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Akamine Satoshi、Kawakami Saori、Lee Sooyoung、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Journal of Neuroradiology

      巻: 47 号: 3 ページ: 241-243

    • DOI

      10.1016/j.neurad.2020.01.086

    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Isolated cranial neuritis of the oculomotor nerve: Expanding the MOG phenotype?2020

    • 著者名/発表者名
      Kawakami Saori、Akamine Satoshi、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Maeda Kenichi、Takahashi Toshiyuki、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Multiple Sclerosis and Related Disorders

      巻: 41 ページ: 102040-102040

    • DOI

      10.1016/j.msard.2020.102040

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Disseminated cortical and subcortical lesions in neonatal enterovirus 71 encephalitis2020

    • 著者名/発表者名
      Nakamura Ryoko, Chong Pin Fee, Haraguchi Kohei, Katano Harutaka, Tanaka-Taya Keiko, Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Journal of NeuroVirology

      巻: -

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] West Syndrome in an Infant With Vitamin B12 Deficiency Born to Autoantibodies Positive Mother2019

    • 著者名/発表者名
      Chong Pin Fee、Matsukura Masaru、Fukui Kaoru、Watanabe Yoriko、Matsumoto Naomichi、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Frontiers in Pediatrics

      巻: 7

    • DOI

      10.3389/fped.2019.00531

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Cytotoxic lesion of the corpus callosum exclusively at the genu in a case of callosal hypogenesis2019

    • 著者名/発表者名
      Tsuji Moeri、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Maeda Kenichi、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Journal of Neuroradiology

      巻: 46 号: 3 ページ: 222-223

    • DOI

      10.1016/j.neurad.2018.11.001

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] The recurrent postzygotic pathogenic variant p.Glu47Lys in RHOA causes a novel recognizable neuroectodermal phenotype2019

    • 著者名/発表者名
      Yigit Gokhan、Saida Ken、DeMarzo Danielle、Miyake Noriko、Fujita Atsushi、Yang Tan Tiong、White Susan M.、Wadley Alexandrea、Toliat Mohammad R.、Motameny Susanne、Franitza Marek、Stutterd Chloe A.、Chong Pin F.、Kira Ryutaro、et al.
    • 雑誌名

      Human Mutation

      巻: 41 号: 3 ページ: 591-599

    • DOI

      10.1002/humu.23964

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] Genomic backgrounds of Japanese patients with undiagnosed neurodevelopmental disorders2019

    • 著者名/発表者名
      Yamamoto Toshiyuki、Imaizumi Taichi、Yamamoto-Shimojima Keiko、Kurahashi Hirokazuら,
    • 雑誌名

      Brain and Development

      巻: 41 号: 9 ページ: 776-782

    • DOI

      10.1016/j.braindev.2019.05.007

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Global Central Nervous System Atrophy in Spinal Muscular Atrophy Type 02019

    • 著者名/発表者名
      Maeda Kenichi、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Akamine Satoshi、Kawakami Saori、Saito Kayoko、Takahata Yasushi、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Annals of Neurology

      巻: 86 号: 5 ページ: 801-802

    • DOI

      10.1002/ana.25596

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Long surviving classical Menkes disease treated with weekly intravenous copper therapy2019

    • 著者名/発表者名
      Ogata Reina、Chong Pin Fee、Maeda Kenichi、Imagi Toru、Nakamura Ryoko、Kawamura Nobuko、Kira Ryutaro
    • 雑誌名

      Journal of Trace Elements in Medicine and Biology

      巻: 54 ページ: 172-174

    • DOI

      10.1016/j.jtemb.2019.04.020

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Sequential radiologic findings in osteopathia striata with cranial sclerosis.2019

    • 著者名/発表者名
      Tomita Y, Chong P-F, Yamamoto T, Akaminea S, Imaizumi T, Kira R.
    • 雑誌名

      Diagn Interv Imaging.

      巻: 100 号: 9 ページ: 529-531

    • DOI

      10.1016/j.diii.2019.04.001

    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] The utility of multiplex assay in the differential diagnosis of pediatric CNS infection2023

    • 著者名/発表者名
      Chong Pin Fee
    • 学会等名
      World Meningitis Day Forum 2023
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 小児の炎症性脊髄疾患2023

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー
    • 学会等名
      第65回日本小児神経学会学術集会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] AFPの全国調査の概要と臨床的な視点2023

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー
    • 学会等名
      第27回日本ワクチン学会・第64回日本臨床ウイルス学会合同学術集会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] COVID-19感染後に発症した脳動脈瘤破裂によるくも膜下出血の男児例2023

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー、東加奈子、松岡若利、有村公一、三月田祐平、岩城克馬、家守章子、川上晶子、園田有里、一宮優子、水口壮一、賀来典之、酒井康成、大賀正一
    • 学会等名
      第65回日本小児神経学会学術集会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] Pediatric and transitional MOGAD: distinctive features and pathogenesis2022

    • 著者名/発表者名
      Chong Pin Fee
    • 学会等名
      14th Pan-Asian Committee for Treatment and Research in Multiple Sclerosis Congress
    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書
    • 国際学会 / 招待講演
  • [学会発表] A patient with West syndrome and autistic spectrum disorder with SCN2A gene deletion without SCN1A involvement2020

    • 著者名/発表者名
      Pin Fee Chong, Saori Kawakami, Satoshi Akamine, Ryutaro Kira
    • 学会等名
      21st Annual Meeting of Infantile Seizure Society
    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] RHOA体細胞モザイク変異認めた伊藤白斑の1症例2020

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー、川上 沙織、山下 文也、前田 謙一、赤峰 哲、才田 謙、藤田 京志、三宅 紀子、松本 直通、吉良龍太郎
    • 学会等名
      第62回日本小児神経学会学術集会
    • 関連する報告書
      2020 実施状況報告書
  • [学会発表] Restrictively defined acute flaccid myelitis: stricter definition for diagnosing acute flaccid myelitis2019

    • 著者名/発表者名
      Chong Pin Fee
    • 学会等名
      15th Asian & Oceanian Congress of Child Neurology
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] An infant with dietary vitamin B12 deficiency due to maternal antibodies presenting with West syndrome2019

    • 著者名/発表者名
      Pin Fee Chong, Fumiya Yamashita, Kenichi Maeda, Satoshi Akamine, Ryutaro Kira
    • 学会等名
      20th Annual Meeting of Infantile Seizure Society
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 急性弛緩性脊髄炎の臨床像:2018-2019の動向2019

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー、吉良龍太郎
    • 学会等名
      第61回日本小児神経学術集会
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 尿中マルベリー細胞を認めた腎機能正常な古典型ファブリー病男児例2019

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー
    • 学会等名
      Conference of Fabry disease
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 成人期まで経静脈的銅補充を行った古典型メンケス病の一例2019

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー、緒方怜奈、前田謙一、中村涼子、今城透、山下文也、赤峰哲、吉良龍太郎
    • 学会等名
      第61回日本小児神経学会学術集会
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書
  • [学会発表] 憤怒けいれんのmimickers2019

    • 著者名/発表者名
      チョン ピンフィー、川上沙織、山下文也、前田謙一、赤峰哲、吉良龍太郎
    • 学会等名
      第53回日本てんかん学会学術集会
    • 関連する報告書
      2019 実施状況報告書

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公開日: 2019-04-18   更新日: 2025-01-30  

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