| 研究課題/領域番号 |
19K18532
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| 研究種目 |
若手研究
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| 配分区分 | 基金 |
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| 審査区分 |
小区分56020:整形外科学関連
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| 研究機関 | 信州大学 |
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研究代表者 |
上原 将志 信州大学, 医学部附属病院, 助教(診療) (30748108)
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| 研究期間 (年度) |
2019-04-01 – 2024-03-31
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| 研究課題ステータス |
交付 (2022年度)
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| 配分額 *注記 |
3,510千円 (直接経費: 2,700千円、間接経費: 810千円)
2021年度: 1,040千円 (直接経費: 800千円、間接経費: 240千円)
2020年度: 1,040千円 (直接経費: 800千円、間接経費: 240千円)
2019年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
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| キーワード | エーラスダンロス症候群 / 病理所見 / 脊椎後弯 / 骨粗鬆症 / 脊柱変形 / エーラス・ダンロス症候群 |
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| 研究開始時の研究の概要 |
エーラス・ダンロス症候群（Ehlers-Danlos Syndrome；EDS）は、皮膚・関節の過伸展性、各種組織の脆弱性を特徴とする遺伝性結合組織疾患であり、臨床症状と分子遺伝学的背景から、13病型に分類されている。脊柱変形は、後側彎型、筋拘縮型などを中心に頻度が高く、患者のQOL/ADLに関わる重要な合併症であるが、その全貌は明らかになっていない。本研究は、様々なEDS病型における脊椎病変の特徴、自然歴、その発症メカニズムを明らかにすることを目的としている。
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| 研究実績の概要 |
疾患モデルマウス（Chst14-/-）を用いて、1歳齢マウス脊椎を病理学的に椎体の骨梁比を評価した。
homo 13匹, WT15匹を比較検討した。椎間板組織の変化はChst14-/-：7匹（58.3％）、Chst14+/+：3匹（18.8％）に認め、Chst14-/-で有意に多かった（p=0.0497）。X線上の脊椎変化はChst14-/-：6匹（50.0％）、Chst14+/+：2匹（12.5％）に認め、Chst14-/-で有意に多かった（p=0.0441）。マウス椎体の平均骨梁比は、Chst14-/-：24.6％、Chst14+/+：30.6％で、Chst14-/-で有意に小さかった。また、CT撮影を行い、マウス脊椎の後弯角を継時的に計測した。野生型に比べ疾患モデルマウスでは、経年的に後弯角が継時的にも大きくなっていた。
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| 現在までの達成度 (区分) |
現在までの達成度 (区分)
2: おおむね順調に進展している
理由
研究成果に関する学会発表がコロナ禍の影響で制限されていたため。
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| 今後の研究の推進方策 |
ノックアウトマウスを用いた基礎的研究に関する結果をまとめ、学会発表及び論文発表を進めていく。
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