| 研究課題/領域番号 |
20K06738
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| 研究種目 |
基盤研究(C)
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| 配分区分 | 基金 |
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| 応募区分 | 一般 |
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| 審査区分 |
小区分44050:動物生理化学、生理学および行動学関連
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| 研究機関 | 筑波大学 |
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研究代表者 |
曹 麗琴 筑波大学, 国際統合睡眠医科学研究機構, 助教 (60399475)
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| 研究期間 (年度) |
2020-04-01 – 2023-03-31
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| 研究課題ステータス |
完了 (2022年度)
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| 配分額 *注記 |
4,420千円 (直接経費: 3,400千円、間接経費: 1,020千円)
2022年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
2021年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
2020年度: 1,560千円 (直接経費: 1,200千円、間接経費: 360千円)
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| キーワード | CDKL5 / 睡眠 / マウス / 神経発達障害 / 脳・神経 / 遺伝学 |
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| 研究開始時の研究の概要 |
CDKL5 deficiency disorder (CDD) is a devastating neurodevelopmental disorder caused by pathogenic mutations in Cyclin-dependent kinase-like 5 (CDKL5) gene. More than 86% patients have severe sleep problems. However, little is known about the neuronal mechanism underlying the sleep disturbances in CDD patients. We will conduct comprehensive sleep analysis in Cdkl5 knockout (KO) mice by EEG and EMG recording, and identify neural circuitry responsible for sleep disturbances in Cdkl5 KO mice. The results will provide novel insight into the neuropathology of sleep disturbances in CDD.
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| 研究成果の概要 |
CDKL5 欠損症 (CDD) 患者の大多数 (>86%) は重度の睡眠障害を抱えている。 しかし、CDD患者の睡眠障害の根底にあるメカニズムについてはほとんど知られていない。 この研究では、Cdkl5 ノックアウト (KO) マウス モデルにおいて、睡眠表現型検査を実施した。 Cdkl5 KO マウスは、非急速眼球運動睡眠に費やす時間が短く、覚醒している時間が長くなり、睡眠エピソードの持続時間が短かった。 さらに、Cdkl5 KO マウスは、EEG パワースペクトルに異常を示した。 Cdkl5 KO マウスのこれらの特徴は、CDD 患者で観察される睡眠パターンおよび異常な脳波に似ています。
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| 研究成果の学術的意義や社会的意義 |
We performed for the first time the comprehensive sleep characterization of Cdkl5 KO mice. Cdkl5 KO mice recapitulate sleep disturbances and background EEG abnormality in patients with CDD, suggesting that Cdkl5 KO mice can be a good genetic model to study sleep disturbances in CDD.
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