| 研究課題/領域番号 |
20K08204
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| 研究種目 |
基盤研究(C)
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| 配分区分 | 基金 |
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| 応募区分 | 一般 |
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| 審査区分 |
小区分52050:胎児医学および小児成育学関連
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| 研究機関 | 名古屋大学 |
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研究代表者 |
夏目 淳 名古屋大学, 医学系研究科, 特任教授 (60422771)
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| 研究分担者 |
久保田 一生 岐阜大学, 医学部附属病院, 助教 (10526940)
城所 博之 名古屋大学, 医学部附属病院, 講師 (20647466)
服部 文子 名古屋市立大学, 医薬学総合研究院(医学), 准教授 (80444975)
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| 研究期間 (年度) |
2020-04-01 – 2024-03-31
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| 研究課題ステータス |
交付 (2022年度)
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| 配分額 *注記 |
4,420千円 (直接経費: 3,400千円、間接経費: 1,020千円)
2022年度: 1,040千円 (直接経費: 800千円、間接経費: 240千円)
2021年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
2020年度: 2,080千円 (直接経費: 1,600千円、間接経費: 480千円)
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| キーワード | 知的障害 / 発達障害 / 筋ジストロフィー / 拡散テンソルMRI / 機能的MRI / MRI / 認知機能 / 脳機能 |
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| 研究開始時の研究の概要 |
D/BMD患者30名、健常小児20名のMRI撮像、2022年度に画像解析を行い、以下を明らかにし、D/BMD患者における認知・精神発達特性の基盤を明らかにし、リハビリテーション、呼吸補助装置、意思伝達デバイスを用いる際の参考になる情報を得る。研究成果を学会発表し、論文として報告する。
1) 健常者と比較したD/BMD患者の脳の微細構造、脳機能の異常を明らかにする。2) D/BMDのうち、知的障害、発達障害を持つ患者の脳構造、脳機能の特徴を明らかにする。3) D/BMDのうち、遺伝子検査でDp140の有無による脳の微細構造、脳機能の異常を明らかにする。
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| 研究実績の概要 |
研究開始にあたってDuchenne型およびBecker型の筋ジストロフィー（DMD/BMD）の患者および健常小児で安全に高磁場MRI検査を行い、結果の解析が可能なことを再確認した。その上で、研究協力施設において本研究の広報を行い研究参加希望者を確認した。研究内容の説明を行い文書による同意の上で、2022年3月までに6歳から20歳のDMD/BMD患者21名、コントロールとして年齢をマッチさせた健常小児・若年成人27例でMRI撮像を行った。合わせて患者群においてレーヴン色彩マトリックス検査、絵画語彙発達検査、自閉症スペクトラム指数（AQ）、ADHD-Rating scale（ADHD-RS）の評価を行った。そして画像解析プログラムを用いて拡散テンソル画像から白質線維の脳各部位の結合性の評価をし、患者と健常小児の脳ネットワーク構造の違いの検出を行った。現時点の解析では患者において左右の上後頭回、左中後頭回、左楔前部など後頭葉の視覚認知に関連する領域の結合性の低下が示唆されている。画像や臨床情報の保存、管理も支障なく行っている。研究成果の一部を2022年6月に日本小児神経学会学術集会で発表し、2023年5月日本小児神経学会学術集会でも発表予定である。
今後は拡散テンソル画像とVoxel-based morphometry、安静時-機能的MRIの評価結果を比較、統合していく。また、画像解析結果と神経心理学的検査との相関、遺伝子変異との関連を評価していく。以上の研究によってDMD/BMD患者の知的障害、発達障害に関連する脳の微細構造、脳機能の異常を明らかにして、患者の日常的ケアやコンピュータデバイスを用いた意思疎通にも有用な情報を提供する。得られた研究成果を国内および国際学会、医学雑誌で公表する。
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| 現在までの達成度 (区分) |
現在までの達成度 (区分)
2: おおむね順調に進展している
理由
患者および家族への研究の広報や説明、コントロールとして用いる健常小児の募集を予定通り行った。患者21名、健常小児27例の撮像を行い、被検者の体調不良などの問題なく続けられている。研究分担者、研究協力者との連携も問題なく行えている。MRIの撮像、結果の解析を進めているが、画像解析の評価にやや時間を要している。
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| 今後の研究の推進方策 |
Voxel-based morphometry、安静時-機能的MRIの解析を加えて、拡散テンソル画像の解析結果と比較、統合する。また、画像解析結果と神経心理学的検査との相関、遺伝子変異との関連を評価していく。以上の研究によってDMD/BMD患者の知的障害、発達障害に関連する脳の微細構造、脳機能の異常を明らかにして、患者の日常的ケアやコンピュータデバイスを用いた意思疎通にも有用な情報を提供する。得られた研究成果を国内および国際学会、医学雑誌で公表する。
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