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心房中隔欠損症に伴う肺動脈性肺高血圧症の分子疫学的国際共同研究

研究課題

研究課題/領域番号 20KK0219
研究種目

国際共同研究加速基金(国際共同研究強化(B))

配分区分基金
審査区分 中区分58:社会医学、看護学およびその関連分野
研究機関神戸薬科大学

研究代表者

江本 憲昭  神戸薬科大学, 薬学部, 教授 (30294218)

研究分担者 加藤 太一  名古屋大学, 医学系研究科, 准教授 (20422777)
片岡 雅晴  産業医科大学, 医学部, 教授 (20445208)
谷口 悠  神戸大学, 医学部附属病院, 助教 (80823046)
研究期間 (年度) 2020-10-27 – 2024-03-31
研究課題ステータス 完了 (2023年度)
配分額 *注記
18,850千円 (直接経費: 14,500千円、間接経費: 4,350千円)
2023年度: 2,340千円 (直接経費: 1,800千円、間接経費: 540千円)
2022年度: 7,540千円 (直接経費: 5,800千円、間接経費: 1,740千円)
2021年度: 6,110千円 (直接経費: 4,700千円、間接経費: 1,410千円)
2020年度: 2,860千円 (直接経費: 2,200千円、間接経費: 660千円)
キーワード肺高血圧症 / 心房中隔欠損症 / 学校心臓健診 / インドネシア / 成人先天性心疾患 / 心房中悪欠損症 / 学校心臓検診
研究開始時の研究の概要

本研究では、インドネシアとの共同研究により、明確な治療ガイドラインが確立していない心房中隔欠損症に合併する肺高血圧症に対し、①最適な治療法を提供できるガイドラインの作成に資する臨床疫学データの収集・解析をインドネシアで行う、②日本が世界に誇る学校心臓検診システムをインドネシアに導入し、疫学研究を実施すると同時に、その費用対効果を含めた妥当性を検討する、③新規原因遺伝子の単離・同定および遺伝子工学技術を駆使した研究環境を整備する、ことを介して新たな病態メカニズムを探索する。
将来的にこれらのプロジェクトに包括的に取り組むことのできる先天性心疾患に関する基礎臨床融合国際共同研究拠点の形成を目指す。

研究成果の概要

本研究は、心房中隔欠損症に伴う肺高血圧症に着目して、日本とインドネシアの国際共同研究として、疫学データの収集・解析、学校心臓検診システムの確立と有用性評価、新規原因遺伝子と創薬標的の探索に取り組むことを目的とした。
疫学データ収集・解析については、現時点で約2,400例の症例を登録し、その一部を論文として発表した。インドネシアにおける学校心臓検診システムに関しては計6,100例あまりの心臓検診を実施し、検診システムを確立した。新規原因遺伝子同定と創薬標的の探索については、141例の全エキソンシークエンスを実施し、先天性心疾患の原因遺伝子として報告されている遺伝子に新規の変異を認めた。

研究成果の学術的意義や社会的意義

成人先天性心疾患に対する医療は世界的に大きな変革期を迎え、新たな臨床エビデンスの構築や分子レベルでの病態解明が社会的急務である。世界で唯一、学校心臓検診システムが確立し膨大なデータを有し、また最先端の生命科学研究のシステムが確立しているわが国と、膨大な症例数を有し、国を挙げて生命科学研究の導入を図るインドネシアとの間で、これまで培った予備的研究成果をさらに発展させたことが本研究の強みである。本研究の成果は、心房中隔欠損症に伴う肺高血圧症の診療の改善に貢献することが期待される。今後、インドネシアにおける基礎臨床融合国際共同研究拠点に発展すれば自律的かつ持続的な共同研究体制の構築が期待される。

報告書

(5件)
  • 2023 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2022 実施状況報告書
  • 2021 実施状況報告書
  • 2020 実施状況報告書
  • 研究成果

    (4件)

すべて 2023 その他

すべて 国際共同研究 (3件) 雑誌論文 (1件) (うち国際共著 1件、 査読あり 1件、 オープンアクセス 1件)

  • [国際共同研究] Universitas Gadjah Mada(インドネシア)

    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [国際共同研究] Universitas Gadjah Mada(インドネシア)

    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書
  • [国際共同研究] Universitas Gadjah Mada(インドネシア)

    • 関連する報告書
      2021 実施状況報告書
  • [雑誌論文] An electrocardiographic score to predict pulmonary hypertension in children with atrial septal defect.2023

    • 著者名/発表者名
      Indah K Murni, Taichi Kato, Muhammad Taufik Wirawan, Nadya Arafuri, Kristia Hermawan, Anggoro Budi Hartopo, Dyah Wulan Anggrahini, Sasmito Nugroho, Noormanto Noormanto, Noriaki Emoto and Lucia Kris Dinarti
    • 雑誌名

      BMC Pediatr.

      巻: 23 号: 1 ページ: 288-288

    • DOI

      10.1186/s12887-023-04102-1

    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著

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公開日: 2020-10-29   更新日: 2025-01-30  

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