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変異型ユビキチンリガーゼを発現する筋ジストロフィーモデルマウスの開発と病態の解析

研究課題

研究課題/領域番号 21500384
研究種目

基盤研究(C)

配分区分補助金
応募区分一般
研究分野 神経・筋肉生理学
研究機関独立行政法人国立精神・神経医療研究センター

研究代表者

今村 道博  独立行政法人国立精神・神経医療研究センター, 神経研究所遺伝子疾患治療研究部, 室長 (80221787)

研究分担者 万年 英之  神戸大学, 大学院・農学研究科, 教授 (20263395)
研究期間 (年度) 2009 – 2011
研究課題ステータス 完了 (2011年度)
配分額 *注記
4,550千円 (直接経費: 3,500千円、間接経費: 1,050千円)
2011年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
2010年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
2009年度: 1,950千円 (直接経費: 1,500千円、間接経費: 450千円)
キーワード酵素 / 細胞組織 / 遺伝子 / 実験動物 / 筋ジストロフィー
研究概要

筋ジストロフィーニワトリの筋変性はWWP1E3ユビキチンリガーゼ遺伝子に生じたミスセンス変異によるものと考えられる。そこで我々はこれと同じ変異型WWP1を発現する遺伝子改変マウスを作製してその筋組織を解析した。その結果、軽度の筋変性と加齢に伴う空胞の形成が観察された。一方、生化学的解析からは、既に報告されているようなジストログリカンの糖鎖修飾の異常は認められなかった。

報告書

(4件)
  • 2011 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2010 実績報告書
  • 2009 実績報告書
  • 研究成果

    (14件)

すべて 2011 2010 2009

すべて 雑誌論文 (6件) (うち査読あり 6件) 学会発表 (8件)

  • [雑誌論文]2010

    • 著者名/発表者名
      Matsumoto H, Sasazaki S, Fujiwara A, Ichihara N, Kikuchi T, Mannen H
    • 雑誌名

      Comp Biochem Physiol A Mol Integr Physiol

      巻: vol.157 号: 1 ページ: 68-72

    • DOI

      10.1016/j.cbpa.2010.04.019

    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Accumulation of caveolin-3 protein is limited in damaged muscle in chicken muscular dystrophy.2010

    • 著者名/発表者名
      Matsumoto H, Sasazaki S, Fujiwara A, Ichihara N, Kikuchi T, Mannen H.
    • 雑誌名

      Comparative Biochemistry and Physiology-Part A : Molecular & Integrative Physiology

      巻: 157 ページ: 68-72

    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文]2009

    • 著者名/発表者名
      Masuda-Hirata M, Suzuki A, Amano Y, Yamashita K, Ide M, Yamanaka T, Sakai M, Imamura M, Ohno S
    • 雑誌名

      Genes to Cells

      巻: vol.14 号: 7 ページ: 835-850

    • DOI

      10.1111/j.1365-2443.2009.01315.x

    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Expression Pattern of WWP1 in Muscular Dystrophic and Normal Chickens2009

    • 著者名/発表者名
      Matsumoto H, Maruse H, Sasazaki S, Fujiwara A, Takeda S, Ichihara N, Kikuchi T, Mukai F, Mannen H
    • 雑誌名

      The Journal of Poultry Science

      巻: 46 号: 2 ページ: 95-99

    • DOI

      10.2141/jpsa.46.95

    • NAID

      130004446291

    • ISSN
      1346-7395, 1349-0486
    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Intracellular polarity protein PAR-1 regulates extracellular laminin assembly by regulating the dystroglycan complex2009

    • 著者名/発表者名
      Masuda-Hirata M, Suzuki A, Amano Y, Yamashita K, Ide M, Yamanaka T, Sakai M, Imamura M, Ohno S
    • 雑誌名

      Genes to Cells 14

      ページ: 835-850

    • 関連する報告書
      2009 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Expression Pattern of WWP1 in Muscular Dystrophic and Normal Chickens2009

    • 著者名/発表者名
      Matsumoto H, Maruse H, Sasazaki S, Fujiwara A, Takeda S, Ichihara N, Kikuchi T, Mukai F, Mannen H
    • 雑誌名

      The Journal of Poultry Science 46

      ページ: 95-99

    • NAID

      10024799250

    • 関連する報告書
      2009 実績報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] Analysis of Expression of WWP1 protein in Mouse Normal Tissues2011

    • 著者名/発表者名
      IMAMURA, Michihiro
    • 学会等名
      51^<st> American Society for Cell Biology Annual Meeting
    • 発表場所
      Colorado Convention Center, Denver, USA
    • 年月日
      2011-12-04
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [学会発表] Effect of a Point Mutation in the WWP1 Gene Associated with Chicken Muscular Dystrophy on Mouse Muscle Expressing Mutated WWP1 Transgene2011

    • 著者名/発表者名
      今村道博
    • 学会等名
      第63回日本細胞生物学会大会
    • 発表場所
      北海道大学クラーク会館,北海道
    • 年月日
      2011-06-28
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [学会発表]2011

    • 著者名/発表者名
      Imamura M, Takeda S
    • 学会等名
      51^<th> Annual Meeting American Society for Cell Biology
    • 発表場所
      Denver(U. S. A.)
    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書
  • [学会発表] Generation of transgenic mouse expressing mutated wwp1 gene responsible for chicken muscular dystrophy.2010

    • 著者名/発表者名
      Imamura M, Matsumoto H, Inaba Y, Mannen H, Takeda S
    • 学会等名
      American Society for Cell Biology
    • 発表場所
      Pennsylvania Convention Center, Philadelphia, PA, USA
    • 年月日
      2010-12-14
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表]2010

    • 著者名/発表者名
      Imamura M, Takeda S
    • 学会等名
      50^<th> Annual Meeting American Society for Cell Biology
    • 発表場所
      Philadelphia(U. S. A.)
    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書
  • [学会発表]2010

    • 著者名/発表者名
      今村道博,松本大和,稲葉由美,万年英之,武田伸一
    • 学会等名
      第63回日本細胞生物学会大会
    • 発表場所
      札幌
    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書
  • [学会発表] Searching for loss of imprinting of theε-sarcoglycan gene in the cells of ε-sarcoglycan partial knockout mice2009

    • 著者名/発表者名
      Imamura M, Takeda S
    • 学会等名
      American Society for Cell Biology
    • 発表場所
      San Diego Convention Center San Diego, CA, USA
    • 年月日
      2009-12-08
    • 関連する報告書
      2009 実績報告書
  • [学会発表]2009

    • 著者名/発表者名
      Imamura M, Takeda S
    • 学会等名
      49^<th> Annual Meeting American Society for Cell Biology
    • 発表場所
      San Diego(U. S. A.)
    • 関連する報告書
      2011 研究成果報告書

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公開日: 2009-04-01   更新日: 2016-04-21  

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