小児急性散在性脳脊髄炎、多発性硬化症の病因・病態解析と診断マーカーの探索

• 研究課題/領域番号: 21591326
• 研究種目: 基盤研究(C)
• 配分区分: 補助金
• 応募区分: 一般
• 研究分野: 小児科学
• 研究機関: 九州大学
• 研究代表者: 吉良 龍太郎 九州大学, 大学病院, 特別教員 (70304805)
• 研究分担者: 鳥巣 浩幸 九州大学, 大学病院, 助教 (10398076) ; 實藤 雅文 九州大学, 大学病院, 助教 (50467940) ; 石崎 義人 九州大学, 大学病院, 助教 (20572944) ; 李 守永 九州大学, 大学病院, 助教 (10529796)
• 連携研究者: 水 口雅 東京大学, 医学系研究科, 教授 (20209753) ; 市山 高志 山口大学, 医学系研究科, 教授 (20263767) ; 前垣 義弘 鳥取大学, 医学部, 准教授 (80252849)
• 研究期間 (年度): 2009 – 2011
• 研究課題ステータス: 完了 (2011年度)
• 配分額: 4,550千円 (直接経費: 3,500千円、間接経費: 1,050千円); 2011年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円); 2010年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円); 2009年度: 1,950千円 (直接経費: 1,500千円、間接経費: 450千円)
• キーワード: 小児神経学 / 急性散在性脳脊髄炎 / 多発性硬化症 / 小児 / 診断 / マーカー / 病因 / 病態

研究概要

急性散在性脳脊髄炎(ADEM)や小児多発性硬化症(MS)は稀な疾患で、その病因や病態は十分に解っていない。これらの疾患の診断マーカーを探索するため、2007年に国際小児MS研究グループから提案された疾患定義に基づいて、日本人のADEMや小児MSの臨床的特徴を解析した。さらにADEMに関して遺伝子関連解析を行った。その結果、小児MSはADEMと比べて初発時の視神経障害の頻度が高い、ADEMにおける視神経炎の合併頻度は他国と比べて低い、日本の小児MSでは成人と比べ頭部MRIで脳室周囲病変が少なく傍皮質病変が多い、などの特徴が見出された。

研究成果

• [雑誌論文] Clinical and MRI characteristics of acute encephalopathy in congenital adrenal hyperplasia (2011)
  • 著者名/発表者名: Lee S, Sanefuji, M, Watanabe K, Uematsu A, Torisu, H, Baba H, Kira, R, Takada Y, Ishizaki Y, Toyoshima M, Aragaki F, Hata D, Hara T
  • 雑誌名: J Neurol Sci 巻: 306 号: 1-2 ページ: 91-93
  • DOI: 10.1016/j.jns.2011.03.037
  • NAID: 120005133038
  • 査読あり
• [雑誌論文] Strategy in short葉erm memory for pictures in childhood (2011)
  • 著者名/発表者名: Sanefuji, M, Takada Y, Kimura N, Torisu, H, Kira, R, Ishizaki Y, Hara T
  • 雑誌名: a near擁nfrared spectroscopy study 巻: 54 号: 3 ページ: 2394-2400
  • DOI: 10.1016/j.neuroimage.2010.09.090
  • 査読あり
• [雑誌論文] Parental age and child growth and development (2011)
  • 著者名/発表者名: Iwayama M, Kira, R, Kinukawa N, Sakai Y, Torisu, H, Sanefuji, M, Ishizaki Y, Nose Y, Matsumoto T, Hara T
  • 雑誌名: child health check蓉p data 巻: 53 号: 5 ページ: 709-714
  • DOI: 10.1111/j.1442-200x.2011.03331.x
  • 査読あり
• [雑誌論文] 全面改訂版必携!けいれん、意識障害その時どうする (2011)
  • 著者名/発表者名: 鳥巣浩幸
  • 雑誌名: けいれん・意識障害を起こす疾患の治療管理のポイント多発性硬化症 巻: 43 ページ: 538-540
• [雑誌論文] Clinical study of childhood acute disseminated encephalomyelitis, multiple sclerosis, and acute transverse myelitis in FukuokaPrefecture (2010)
  • 著者名/発表者名: Torisu H, Kira R, Ishizaki Y, Sanefuji M, Yamaguchi Y, Yasumoto S, Murakami Y, Shimono M, Nagamitsu S, Masuzaki M, Amamoto M, Kondo R, Uozumi T, Aibe M, Gondo K, Hanai T, Hirose S, Matsuishi T, Shirahata A, Mitsudome A, Hara T.
  • 雑誌名: Japan. Brain Dev 巻: 32(6) 号: 6 ページ: 454-62
  • DOI: 10.1016/j.braindev.2009.10.006
  • 査読あり
• [雑誌論文] Genetic susceptibility to febrile seizures (2010)
  • 著者名/発表者名: Kira, R, Ishizaki Y, Torisu, H, Sanefu j i, M, Takemoto M, Sakamoto K, Matsumoto S, Yamaguchi Y, Yukaya N, Sakai Y, Gondo K, Hara T
  • 雑誌名: Case幼ontrol association studies 巻: 32 号: 1 ページ: 57-63
  • DOI: 10.1016/j.braindev.2009.09.018
• [雑誌論文] PDl as a common candidate susceptibility gene of subacute sclerosing panencephalitis (2010)
  • 著者名/発表者名: Ishizaki Y, Yukaya N, Kusuhara K, Kira, R, Torisu, H, Ihara K, Sakai Y, Sanefuji, M, Pipo-Deveza JR, Silao CL, Sanchez BC, Lukban MB, Salonga AM, Hara T
  • 雑誌名: Hum Genet 巻: 127 ページ: 411-9
• [雑誌論文] 我が国における小児急性散在性脳脊髄炎、多発性硬化症の現状 (2010)
  • 著者名/発表者名: 山口結, 吉良龍太郎, 原寿郎
  • 雑誌名: 脳と発達 巻: 42(3) ページ: 227-229
  • NAID: 10026412282
• [雑誌論文] 小児の治療指針 (2010)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 雑誌名: 急性散在性脳脊髄炎・多発性硬化症 ページ: 733-736
• [雑誌論文] 必携小児の薬の使い方 (2010)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 雑誌名: 多発性硬化症 巻: 42 ページ: 513-516
• [雑誌論文] ここまでわかっている自己抗体と自己免疫疾患 (2010)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 雑誌名: 多発性硬化症・急性散在性脳脊髄炎 巻: 73 ページ: 2135-8
• [雑誌論文] Clinical study of childhood acute disseminated encephalomyelitis, multiple sclerosis and acute transverse myelitis in Fukuoka Prefecture, Japan. (2010)
  • 著者名/発表者名: Torisu H, Kira R, et al.
  • 雑誌名: Brain Dev 巻: 32 ページ: 454-462
  • NAID: 10027491651
  • 査読あり
• [雑誌論文] Genetic susceptibility to febrile seizures : Case-control association studies. (2010)
  • 著者名/発表者名: Kira R, et al.
  • 雑誌名: Brain Dev 巻: 32 ページ: 57-63
  • NAID: 10027212465
  • 査読あり
• [雑誌論文] Clinical study of childhood acute disseminated encephalomyelitis, multiple sclerosis and acute transverse myelitis in Fukuoka Prefecture, Japan (2010)
  • 著者名/発表者名: Torisu H, et al
  • 雑誌名: Brain Dev 32(In press)
  • NAID: 10027491651
  • 査読あり
• [雑誌論文] 免疫性神経疾患一新たな治療戦略に向けて
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 雑誌名: 急性散在性脳脊髄炎の臨床と病理
• [雑誌論文] PD1 as a common candidate susceptibility gene of subacute sclerosing panencephalitis.
  • 著者名/発表者名: Ishizaki, et al.
  • 雑誌名: Hum Genet 巻: (In press)
  • 査読あり
• [学会発表] 小児免疫性中枢神経疾患の臨床-最近の進歩-;小児多発性硬化症 (2011)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 学会等名: 第53回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 横浜
  • 年月日: 2011-05-26
• [学会発表] 小児免疫性中枢神経疾患の臨床一最近の進歩一小児多発性硬化症 (2011)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 学会等名: 第53回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 横浜
• [学会発表] 小児免疫性中枢神経疾患の臨床-景近の進歩-;小児急性散在性脳脊髄炎の臨床像 (2011)
  • 著者名/発表者名: 鳥巣浩幸
  • 学会等名: 第53回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 横浜
• [学会発表] Clinically isolated syndromeの臨床像?全国疫学調査より (2010)
  • 著者名/発表者名: 鳥巣浩幸
  • 学会等名: 第52回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 福岡
  • 年月日: 2010-05-21
• [学会発表] 多発性硬化症治療ガイドライン2010の概要と小児への応用 (2010)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 学会等名: 第52回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 福岡
  • 年月日: 2010-05-21
• [学会発表] 多発性硬化症治療ガイドライン2010の概要と小児への応用 (2010)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 学会等名: 第52回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 福岡国際会議場
  • 年月日: 2010-05-20
• [学会発表] 小児神経免疫疾患研究グループ:我が国における小児急性散在性脳脊髄炎、多発性硬化症の現状について:疾患定義案の概要 (2009)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎,山口結,原寿郎
  • 学会等名: 第51回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 米子
• [学会発表] 「我が国における小児急性散在性脳脊髄炎、多発性硬化症の現状について」;疾患定義案の概要 (2009)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎, 他
  • 学会等名: 第51回日本小児神経学会総会
  • 発表場所: 米子
• [図書] 急性散在性脳脊髄炎今日の小児治療指針第15版 (2012)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 出版者: 医学書院
• [図書] 急性散在性脳脊髄炎P98-101『小児科臨床ピクシス』急性脳炎・急性脳症 (2011)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 出版者: 中山書店
• [図書] 『小児科臨床ピクシス』(28)急性脳炎・急性脳症 (2011)
  • 著者名/発表者名: 吉良龍太郎
  • 出版者: 中山書店
• [備考]
  • URL: http://www.med.kyushu-u.ac.jp/pediatr/msadem.htm
• [備考]
  • URL: http://www.med.kyushu-u.ac.jp/pediatr/msadem.htm
• [備考]
  • URL: http://www.med.kyushu-u.ac.jp/pediatr/msadem.htm