遺伝性FGF23関連低リン血症性くる病に伴う後縦靭帯骨化症の病態解明と治療法開発

• 研究課題/領域番号: 21K09293
• 研究種目: 基盤研究(C)
• 配分区分: 基金
• 応募区分: 一般
• 審査区分: 小区分56020:整形外科学関連
• 研究機関: 東京大学
• 研究代表者: 伊東 伸朗 東京大学, 医学部附属病院, 特任准教授 (10731862)
• 研究分担者: 矢野 文子 東京大学, 医学部附属病院, 届出研究員 (80529040)
• 研究期間 (年度): 2021-04-01 – 2024-03-31
• 研究課題ステータス: 完了 (2023年度)
• 配分額: 4,160千円 (直接経費: 3,200千円、間接経費: 960千円); 2023年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円); 2022年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円); 2021年度: 780千円 (直接経費: 600千円、間接経費: 180千円)
• キーワード: FGF23 / くる病 / 骨軟化症 / 後縦靭帯骨化症 / 異所性骨化症 / 腱付着部症 / 神経障害 / 関節可動域制限 / X連鎖性低リン血症性くる病 / 低リン血症 / インピンジメント症候群 / ピロリン酸 / X染色体連鎖性低リン血症性くる病 / 常染色体潜性低リン血症性くる病 / 変形性関節症

研究開始時の研究の概要

FGF23は骨細胞が産生する血清リン濃度調節ホルモンでFGF23過剰分泌により低リン血症性くる病・骨軟化症を発症する遺伝性疾患としてXLH、ARHR1,2がある。これらの疾患では後縦靭帯骨化症等の異所性骨化症を合併し、疼痛や可動域制限、神経障害などでQOLを低下させる。リン感知を担うFGFRの感知閾値低下が、FGF23分泌過剰の発症機序だが、我々はこの異常が同時に異所性骨化を惹起している考えた。OPLL発症モデルマウス(ARHR2マウス)を用いて、FGFRシグナル解析、FGFRシグナル阻害の影響を評価することでFGF23関連疾患におけるOPLL発症機序を解明しその治療、予防薬の開発に繋げる。

研究成果の概要

X連鎖性低リン血症性くる病（XLH）は、PHEX遺伝子バリアントによって生じるFGF23関連低リン血症性くる病の中で最も高頻度の疾患である。成人XLHでは後縦靭帯骨化症などの異所性骨化症を生じ、QOLを低下することが知られている。我々は成人XLH25症例において、全例で詳細な画像検査を実施し、後縦靱帯骨化症が32％（一般成人2－4％）、股関節骨棘形成が96％（一般成人15.7％）と高頻度であることを確認した。また成人XLH30症例において5歳以下の早期治療介入群と、以降の後期治療介入群でこれら異所性骨化症の頻度に差はなく、慢性低リン血症が病因ではないことを間接的に明らかとした。

研究成果の学術的意義や社会的意義

成人XLH患者において、異所性骨化症による神経障害や関節の可動域障害はQOLを著しく低下させる合併症であるが、その原因が依然として明らかとされていない。今回の検討において、成人XLHにおける異所性骨化症の具体的な頻度が明らかとなり、成人XLHの多くの症例が同病態によって社会活動を制限されていることが明らかとなった。また治療介入時期の違いによって異所性骨化症の程度に差がなかったことから、これまでに開発されてきたFGF23などを標的とした低リン血症の治療では、異所性骨化症の改善にはつながらず、まずは異所性骨化症がなぜ生じるのかを明らかとすることが本病態の治療法の端緒となることを示すことができた。

研究成果

• [雑誌論文] Cartilage tissues regulate systemic aging via ectonucleotide pyrophosphatase/phosphodiesterase 1 in mice (2024)
  • 著者名/発表者名: Arima Takahiro、Taniwaki Takuya、et al.
  • 雑誌名: Journal of Biological Chemistry 巻: 300 号: 1 ページ: 105512-105512
  • DOI: 10.1016/j.jbc.2023.105512
  • 査読あり
• [雑誌論文] The pathophysiology of hypophosphatemia (2024)
  • 著者名/発表者名: Ito Nobuaki、Hidaka Naoko、Kato Hajime
  • 雑誌名: Best Practice & Research Clinical Endocrinology & Metabolism 巻: 38 号: 2 ページ: 101851-101851
  • DOI: 10.1016/j.beem.2023.101851
• [雑誌論文] Extended curettage for tumour-induced osteomalacia in the bone (2024)
  • 著者名/発表者名: Okajima Koichi、Kobayashi Hiroshi、Ito Nobuaki、Kato Hajime、Ishibashi Yuki、Zhang Liuzhe、Tsuda Yusuke、Tanaka Sakae
  • 雑誌名: Japanese Journal of Clinical Oncology 巻: - 号: 4 ページ: 463-470
  • DOI: 10.1093/jjco/hyad180
• [雑誌論文] FGF-23, Left Ventricular Hypertrophy, and Mortality in Patients With CKD: A Revisit With Mediation Analysis (2024)
  • 著者名/発表者名: Hidaka Naoko、Inoue Kosuke、Kato Hajime、Hoshino Yoshitomo、Koga Minae、Kinoshita Yuka、Takashi Yuichi、Makita Noriko、Fukumoto Seiji、Nangaku Masaomi、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: JACC: Advances 巻: 3 号: 1 ページ: 100747-100747
  • DOI: 10.1016/j.jacadv.2023.100747
• [雑誌論文] Acquired Forms of Fibroblast Growth Factor 23-Related Hypophosphatemic Osteomalacia (2024)
  • 著者名/発表者名: Ito Nobuaki、Hidaka Naoko、Kato Hajime
  • 雑誌名: Endocrinology and Metabolism 巻: - 号: 2 ページ: 255-261
  • DOI: 10.3803/enm.2023.1908
• [雑誌論文] The 2023 Guidelines for the management and treatment of glucocorticoid-induced osteoporosis (2024)
  • 著者名/発表者名: Tanaka Yoshiya、Soen Satoshi、Hirata Shintaro、Okada Yosuke、Fujiwara Saeko、Tanaka Ikuko、Kitajima Yuriko、Kubota Takuo、Ebina Kosuke、Takashi Yuichi、Inoue Reiko、Yamauchi Mika、Okubo Naoaki、Ueno Masanobu、Ohata Yasuhisa、Ito Nobuaki、Ozono Keiichi、Nakayama Hisanori、Terauchi Masakazu、Tanaka Sakae、Fukumoto Seiji
  • 雑誌名: Journal of Bone and Mineral Metabolism 巻: 42 号: 2 ページ: 143-154
  • DOI: 10.1007/s00774-024-01502-w
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Intact Fibroblast Growth Factor 23 Concentrations in Hypophosphatemic Disorders. (2023)
  • 著者名/発表者名: Ramos P, Larson B, Ashrafzadeh-Kian S, Ito N, Kato H, Bornhorst JA, Algeciras-Schimnich A.
  • 雑誌名: Endocr Pract 巻: 29 号: 3 ページ: 193-198
  • DOI: 10.1016/j.eprac.2023.01.003
  • 査読あり / 国際共著
• [雑誌論文] Clinical performance of a new intact FGF23 immunoassay in healthy individuals and patients with chronic hypophosphatemia. (2023)
  • 著者名/発表者名: Kato H, Miyazaki H, Kimura T, Hoshino Y, Hidaka N, Koga M, Nangaku M, Makita N, Ito N.
  • 雑誌名: Bone Rep 巻: 18 ページ: 101659-101659
  • DOI: 10.1016/j.bonr.2023.101659
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Patterns of symptoms and insufficiency fractures in patients with tumour-induced osteomalacia (2023)
  • 著者名/発表者名: Kobayashi Hiroshi、Ito Nobuaki、Nakai Yudai、Katoh Hajime、Okajima Koichi、Zhang Liuzhe、Tsuda Yusuke、Tanaka Sakae
  • 雑誌名: The Bone & Joint Journal 巻: 105-B 号: 5 ページ: 568-574
  • DOI: 10.1302/0301-620x.105b5.bjj-2022-1206.r2
• [雑誌論文] Recurrent bilateral adrenal infarction with myelodysplastic/myeloproliferative neoplasm-unclassifiable (MDS/MPN-U): a case report (2023)
  • 著者名/発表者名: Hoshino Yoshitomo、Manaka Katsunori、Sato Junichiro、Asatsuma Yui、Horikoshi Hirofumi、Takeuchi Maki、Ito Nobuaki、Fujita Megumi、Yasunaga Megumi、Matsuda Kensuke、Honda Akira、Maki Hiroaki、Masamoto Yosuke、Kurokawa Mineo、Nangaku Masaomi、Makita Noriko
  • 雑誌名: BMC Endocrine Disorders 巻: 23 号: 1
  • DOI: 10.1186/s12902-023-01384-5
• [雑誌論文] FGF23-related hypophosphatemia in a patient with small cell lung cancer: a case report and literature review (2023)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Kimura Soichiro、Taguchi Maho、Sunouchi Takashi、Hoshino Yoshitomo、Hidaka Naoko、Edvige Foligno Nadia、Koga Minae、Manaka Katsunori、Tamiya Hiroyuki、Kawakami Masanori、Kage Hidenori、Yasunaga Yoichi、Nangaku Masaomi、Makita Noriko、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: Endocrine Journal 巻: 70 号: 10 ページ: 1005-1013
  • DOI: 10.1507/endocrj.EJ23-0086
  • ISSN: 0918-8959, 1348-4540
• [雑誌論文] Genetics of Diffuse Idiopathic Skeletal Hyperostosis and Ossification of the Spinal Ligaments (2023)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Braddock Demetrios T.、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: Current Osteoporosis Reports 巻: 21 号: 5 ページ: 552-566
  • DOI: 10.1007/s11914-023-00814-6
• [雑誌論文] A Novel Long Noncoding RNA in Osteocytes Regulates Bone Formation through the Wnt/β-Catenin Signaling Pathway (2023)
  • 著者名/発表者名: Arai Makoto、Ochi Hiroki、Sunamura Satoko、Ito Nobuaki、Nangaku Masaomi、Takeda Shu、Sato Shingo
  • 雑誌名: International Journal of Molecular Sciences 巻: 24 号: 17 ページ: 13633-13633
  • DOI: 10.3390/ijms241713633
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] PAI‐1 antagonist ameliorates hypophosphatemia in the Hyp vitamin D‐resistant rickets model mouse (2023)
  • 著者名/発表者名: Qian Cheng、Ito Nobuaki、Tsuji Kunikazu、Sato Shingo、Kikuchi Katsushi、Yoshii Toshitaka、Miyata Toshio、Asou Yoshinori
  • 雑誌名: FEBS Open Bio 巻: 14 号: 2 ページ: 290-299
  • DOI: 10.1002/2211-5463.13745
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] The Effect of Asfotase Alfa on Plasma and Urine Pyrophosphate Levels and Pseudofractures in a Patient With Adult‐Onset Hypophosphatasia (2023)
  • 著者名/発表者名: Hidaka Naoko、Murata Hiroaki、Tachikawa Kanako、Osaki Keiichi、Sekiyama Takashi、Kinoshita Yuka、Kato Hajime、Hoshino Yoshitomo、Kimura Soichiro、Sunouchi Takashi、Watanabe So、Nangaku Masaomi、Makita Noriko、Michigami Toshimi、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: JBMR Plus 巻: 7 号: 12
  • DOI: 10.1002/jbm4.10842
• [雑誌論文] Surgical and biochemical outcomes of phosphaturic mesenchymal tumors causing tumor-induced osteomalacia in the head and neck region (2023)
  • 著者名/発表者名: Tsuda Yusuke、Yasunaga Yoichi、Abe Masanobu、Hoshi Kazuto、Ito Nobuaki、Kondo Kenji、Okajima Koichi、Zhang Liuzhe、Kato Hajime、Hidaka Naoko、Tanaka Sakae、Kobayashi Hiroshi
  • 雑誌名: Oral and Maxillofacial Surgery Cases 巻: 9 号: 4 ページ: 100335-100335
  • DOI: 10.1016/j.omsc.2023.100335
• [雑誌論文] Utility of Multimodality Approach Including Systemic FGF23 Venous Sampling in Localizing Phosphaturic Mesenchymal Tumors. (2022)
  • 著者名/発表者名: Kato H, Koga M, Kinoshita Y, Hidaka N, Hoshino Y, Takashi Y, Arai M, Kobayashi H, Katsura M, Nakamoto Y, Makise N, Ushiku T, Hoshi K, Nangaku M, Makita N, Fukumoto S, Ito N.
  • 雑誌名: J Endocr Soc 巻: 24 号: 2
  • DOI: 10.1210/jendso/bvac181
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Effect of conventional treatment on dental complications and ectopic ossifications among 30 adults with XLH. (2022)
  • 著者名/発表者名: Kato H, Okawa R, Ogasawara T, Hoshino Y, Hidaka N, Koga M, Kinoshita Y, Kobayashi H, Taniguchi Y, Fukumoto S, Nangaku M, Makita N, Hoshi K, Nakano K, Ito N.
  • 雑誌名: J Clin Endocrinol Metab 巻: dgac732. 号: 6 ページ: 1405-1414
  • DOI: 10.1210/clinem/dgac732
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Incidence of ossification of the spinal ligaments in acromegaly patients. (2022)
  • 著者名/発表者名: Hoshino Y, Hidaka N, Kato H, Koga M, Taniguchi Y, Kobayashi H, Nangaku M, Makita N, Ito N.
  • 雑誌名: Bone Rep 巻: 17 ページ: 101628-101628
  • DOI: 10.1016/j.bonr.2022.101628
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] The Effect of Burosumab on Intact and C-terminal FGF23 Measurements. (2022)
  • 著者名/発表者名: Ashrafzadeh-Kian SL, Ito N, Srivastava T, Garg U, Kato H, Algeciras-Schimnich A, Bornhorst JA.
  • 雑誌名: Clin Endocrinol (Oxf) 巻: Epub ahead of print. 号: 2 ページ: 152-157
  • DOI: 10.1111/cen.14832
  • 査読あり / 国際共著
• [雑誌論文] Machine Learning-Based Prediction of Elevated PTH Levels Among the US General Population. (2022)
  • 著者名/発表者名: Kato H, Hoshino Y, Hidaka N, Ito N, Makita N, Nangaku M, Inoue K.
  • 雑誌名: J Clin Endocrinol Metab 巻: 107 号: 12 ページ: 3222-3230
  • DOI: 10.1210/clinem/dgac544
  • 査読あり
• [雑誌論文] Efficacy of Burosumab in Adults with X-linked Hypophosphatemia (XLH): A Post Hoc Subgroup Analysis of a Randomized Double-Blind Placebo-Controlled Phase 3 Study. (2022)
  • 著者名/発表者名: Brandi ML, Jan de Beur S, Briot K, Carpenter T, Cheong HI, Cohen-Solal M, Crowley RK, Eastell R, Imanishi Y, Imel EA, Ing SW, Insogna K, Ito N, Javaid K, Kamenicky P, Keen R, Kubota T, Lachmann RH, Perwad F, Pitukcheewanont P, Portale A, Ralston SH, Tanaka H, Weber TJ, Yoo HW, Sun W, Williams A, Nixon A, Takeuchi Y.
  • 雑誌名: Calcif Tissue Int 巻: 111 号: 4 ページ: 409-418
  • DOI: 10.1007/s00223-022-01006-7
  • 査読あり / 国際共著
• [雑誌論文] Clinical Challenges in Diagnosis, Tumor Localization and Treatment of Tumor-Induced Osteomalacia: Outcome of a Retrospective Surveillance. (2022)
  • 著者名/発表者名: Hidaka N, Koga M, Kimura S, Hoshino Y, Kato H, Kinoshita Y, Makita N, Nangaku M, Horiguchi K, Furukawa Y, Ohnaka K, Inagaki K, Nakagawa A, Suzuki A, Takeuchi Y, Fukumoto S, Nakatani F, Ito N.
  • 雑誌名: J Bone Miner Res 巻: 37 号: 8 ページ: 1479-1488
  • DOI: 10.1002/jbmr.4620
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] A Mild Case of Autosomal Recessive Osteopetrosis Masquerading as the Dominant Form Involving Homozygous Deep Intronic Variations in the CLCN7 Gene. (2022)
  • 著者名/発表者名: Hofstaetter JG, Atkins GJ, Kato H, Kogawa M, Blouin S, Misof BM, Roschger P, Evdokiou A, Yang D, Solomon LB, Findlay DM, Ito N.
  • 雑誌名: Calcif Tissue Int 巻: 111 号: 4 ページ: 430-444
  • DOI: 10.1007/s00223-022-00988-8
  • 査読あり / 国際共著
• [雑誌論文] Identification of ENPP1 Haploinsufficiency in Patients With Diffuse Idiopathic Skeletal Hyperostosis and Early‐Onset Osteoporosis (2022)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Ansh Anenya J、Lester Ethan R、Kinoshita Yuka、Hidaka Naoko、Hoshino Yoshitomo、Koga Minae、Taniguchi Yuki、Uchida Taisuke、Yamaguchi Hideki、Niida Yo、Nakazato Masamitsu、Nangaku Masaomi、Makita Noriko、Takamura Toshinari、Saito Taku、Braddock Demetrios T、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: Journal of Bone and Mineral Research 巻: - 号: 6 ページ: 1125-1135
  • DOI: 10.1002/jbmr.4550
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] Burden of disease of X-linked hypophosphatemia in Japanese and Korean patients: a cross-sectional survey (2022)
  • 著者名/発表者名: Ito N, Kang HG, Nishida Y, Evins A, Skrinar A, Cheong HI.
  • 雑誌名: Endocrine Journal 巻: 69 号: 4 ページ: 373-383
  • DOI: 10.1507/endocrj.EJ21-0386
  • NAID: 130008112893
  • ISSN: 0918-8959, 1348-4540
  • 査読あり / 国際共著
• [雑誌論文] Association of Serum Parathyroid Hormone Levels With All-Cause and Cause-Specific Mortality Among U.S. Adults (2022)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Ito Nobuaki、Makita Noriko、Nangaku Masaomi、Leung Angela M.、Inoue Kosuke
  • 雑誌名: Endocrine Practice 巻: 28 号: 1 ページ: 70-76
  • DOI: 10.1016/j.eprac.2021.09.005
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] Radiological evaluation of pseudofracture after the administration of asfotase alfa in an adult with benign prenatal hypophosphatasia: A case report (2022)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Hidaka Naoko、Koga Minae、Kinoshita Yuka、Makita Noriko、Nangaku Masaomi、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: Bone Reports 巻: 16 ページ: 101163-101163
  • DOI: 10.1016/j.bonr.2021.101163
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Incidence of complications in 25 adult patients with X-linked hypophosphatemia. (2021)
  • 著者名/発表者名: Kato H, Koga M, Kinoshita Y, Taniguchi Y, Kobayashi H, Fukumoto S, Nangaku M, Makita N, Ito N.
  • 雑誌名: J Clin Endocrinol Metab. 巻: - 号: 9 ページ: e3682-e3692
  • DOI: 10.1210/clinem/dgab282
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Clinical performance of a novel chemiluminescent enzyme immunoassay for FGF23 (2021)
  • 著者名/発表者名: Ito Nobuaki、Kubota Takuo、Kitanaka Sachiko、Fujiwara Ikuma、Adachi Masanori、Takeuchi Yasuhiro、Yamagami Hitomi、Kimura Takehide、Shinoda Tatsuya、Minagawa Masanori、Okazaki Ryo、Ozono Keiichi、Seino Yoshiki、Fukumoto Seiji
  • 雑誌名: Journal of Bone and Mineral Metabolism 巻: 39 号: 6 ページ: 1066-1075
  • DOI: 10.1007/s00774-021-01250-1
  • 査読あり / 国際共著
• [雑誌論文] Performance evaluation of the new chemiluminescent intact FGF23 assay relative to the existing assay system (2021)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Hidaka Naoko、Koga Minae、Ogawa Noriyuki、Takahashi Shichihiro、Miyazaki Hiromi、Nangaku Masaomi、Makita Noriko、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: Journal of Bone and Mineral Metabolism 巻: 40 号: 1 ページ: 101-108
  • DOI: 10.1007/s00774-021-01258-7
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Massive calcification around large joints in a patient subsequently diagnosed with adult-onset hypophosphatasia (2021)
  • 著者名/発表者名: Koga M.、Kinoshita Y.、Kato H.、Kobayashi H.、Shinoda Y.、Nangaku M.、Makita N.、Dahir K. M.、Ito N.
  • 雑誌名: Osteoporosis International 巻: 33 号: 2 ページ: 505-509
  • DOI: 10.1007/s00198-021-06145-5
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] Burosumab treatment in adults with X-linked hypophosphataemia: 96-week patient-reported outcomes and ambulatory function from a randomised phase 3 trial and open-label extension (2021)
  • 著者名/発表者名: Briot Karine、Portale Anthony A、Brandi Maria Luisa、et al
  • 雑誌名: RMD Open 巻: 7 号: 3 ページ: e001714-e001714
  • DOI: 10.1136/rmdopen-2021-001714
  • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
• [雑誌論文] Altered Thyroid Function Tests Observed in Hypophosphatasia Patients Treated with Asfotase Alfa (2021)
  • 著者名/発表者名: Kato Hajime、Hidaka Naoko、Koga Minae、Kinoshita Yuka、Nangaku Masaomi、Makita Noriko、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: International Journal of Endocrinology 巻: 2021 ページ: 1-5
  • DOI: 10.1155/2021/5492267
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Induction of FGF23-related hypophosphatemic osteomalacia by alcohol consumption (2021)
  • 著者名/発表者名: Hidaka Naoko、Kato Hajime、Koga Minae、Katsura Masaki、Oyama Yuko、Kinoshita Yuka、Fukumoto Seiji、Makita Noriko、Nangaku Masaomi、Ito Nobuaki
  • 雑誌名: Bone Reports 巻: 15 ページ: 101144-101144
  • DOI: 10.1016/j.bonr.2021.101144
  • 査読あり / オープンアクセス
• [学会発表] 指定講演 12 成人低ホスファターゼ症 診療の現状 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第32回臨床内分泌代謝 Update
  • 招待講演
• [学会発表] Meet the Expert 5 骨軟化症およびその類縁疾患の診断と治療 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第32回臨床内分泌代謝 Update
• [学会発表] The background of XLH patients with burosumab treatment and its short term effectiveness and safety of:interim analysis of the SUNFLOWER study. (2022)
  • 著者名/発表者名: 道上敏美
  • 学会等名: THE 12TH BIENNIAL SCIENTIFIC MEETING OF THE ASIA PACIFIC PAEDIATRIC ENDOCRINE SOCIETY 2022
  • 国際学会
• [学会発表] Utility of multimodality approach including systemic FGF23 venous sampling in localizing phosphaturic mesenchymal tumors (2022)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生
  • 学会等名: The American Society for Bone and Mineral Research 2022
  • 国際学会
• [学会発表] Clinical Course and Treatment Outcomes in Tumor-Induced Osteomalacia: A Retrospective Questionnaire Survey (2022)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子
  • 学会等名: The American Society for Bone and Mineral Research 2022
  • 国際学会
• [学会発表] Assessment of Ossification of the Spinal Ligaments in Acromegaly Patients (2022)
  • 著者名/発表者名: 星野良朋
  • 学会等名: The American Society for Bone and Mineral Research 2022
  • 国際学会
• [学会発表] モーニングセミナー2 様々な症状を示す成人低ホスファターゼ症 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第24回日本骨粗鬆症学会
  • 招待講演
• [学会発表] 教育講演6-2 小児骨疾患の成人期管理 -成人の立場から- 低リン血症性くる病、低ホスファターゼ症、骨形成不全症の成人期の課題とその管理 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第24回日本骨粗鬆症学会
  • 招待講演
• [学会発表] 教育講演 様々な症状を示す成人低ホスファターゼ症 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第22回日本内分泌学会四国支部学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] ランチョンセミナー 成人低ホスファターゼ症の治療とモニタリング (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第22回日本内分泌学会九州支部学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 成人XLHの歯科合併症に関する検討 (2022)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生
  • 学会等名: 第24回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] OPLLにおけるENPP1遺伝子変異の頻度に関する検討 (2022)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生
  • 学会等名: 第24回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] 骨形成不全症とその類縁疾患による二次性骨粗鬆症に対するロモソズマブの効果 (2022)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生
  • 学会等名: 第24回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] ALPL変異保因者11人の臨床的特徴 (2022)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子
  • 学会等名: 第24回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] Clinical course of 88 tumor-induced osteomalacia patients (2022)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子
  • 学会等名: 第40回日本骨代謝学会学術集会
• [学会発表] Assessment of Ossification of the Spinal Ligaments in 10 Acromegaly Patients (2022)
  • 著者名/発表者名: 星野良朋
  • 学会等名: 第40回日本骨代謝学会学術集会
• [学会発表] 骨代謝疾患Update日本骨代謝学会協同企画 JES、JSBMRを介した本邦での腫瘍性骨軟化症の診療実態に関するアンケート調査 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第95回 日本内分泌学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 遺伝性FGF23関連低リン血症に合併する傍脊柱靭帯骨化症に関する検討 (2022)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生
  • 学会等名: 第95回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] アスフォターゼアルファによる甲状腺測定系への影響 (2022)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生
  • 学会等名: 第95回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] アルコール誘発性FGF23関連低リン血症性骨軟化症の2症例 (2022)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子
  • 学会等名: 第95回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] 腫瘍性骨軟化症の全国病態調査 (2022)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子
  • 学会等名: 第95回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] 19年間ファンコーニ症候群と診断されていたして治療を受けていた腫瘍性骨軟化症の一例 (2022)
  • 著者名/発表者名: 堀越博文
  • 学会等名: 第95回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] Webセミナー6 骨粗鬆症や脊柱管狭窄症、関節リウマチと鑑別すべき疾患～腫瘍性骨軟化症～ (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第55回 日本整形外科学会骨・軟部腫瘍学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 日本と韓国におけるXLH患者の主観的疾患評価 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗、西田弥生、他
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] 新規FGF23測定試薬の臨床検体を用いた性能評価 (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] X染色体連鎖性低リン血症性くる病成人患者における異所性骨化の頻度・重症度に関する検討 (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] 腫瘍性骨軟化症の原因腫瘍におけるFN1-FGFR1融合遺伝子の解析 (2021)
  • 著者名/発表者名: 古家美奈絵、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
• [学会発表] 低リン血症性疾患の診断と治療 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] FGF23関連低リン血症性骨軟化症の病態・診断・治療－成人科の立場から－ (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 無症候性原発性副甲状腺機能亢進症の管理 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第94回 日本内分泌学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] Incidence and severity of ectopic ossifications in 25 adult patients with X-linked hypophosphatemia (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: The European Calcified Tissue Society 2021
  • 国際学会
• [学会発表] Clinically suspected calcium pyrophosphate depositionCPPD disease in a case withof adult-onset hypophosphatemia (2021)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子、伊東伸朗、他
  • 学会等名: The American Society for Bone and Mineral Research 2021
  • 国際学会
• [学会発表] Two cases with heterozygous ENPP1 mutation presenting different skeletal manifestations (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: The American Society for Bone and Mineral Research 2021
  • 国際学会
• [学会発表] X 染色体連鎖性低リン血症性くる病成人患者の異所性骨化および骨密度に関する検討 (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第39回 日本骨代謝学会学術集会
• [学会発表] びまん性骨増殖性疾患がありにENPP1遺伝子のヘテロ接合型変異を認めた2例 (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第39回 日本骨代謝学会学術集会
• [学会発表] 骨形成不全症とその類縁疾患による二次性骨粗鬆症に対するロモソズマブの効果 (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第23回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] アルコール多飲・肝障害によるFGF23関連低リン血症性骨軟化症が疑われた一例 (2021)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第23回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] 骨折を伴わず、多関節痛による著しいADL低下を認めた成人型低ホスファターゼ症の一例 (2021)
  • 著者名/発表者名: 日髙尚子、伊東伸朗、他
  • 学会等名: 第23回日本骨粗鬆症学会
• [学会発表] 多彩な症状を呈する低ホスファターゼ症への酵素補充療法の効果 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第39回 日本骨代謝学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] TIO患者のアンケート調査 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第39回 日本骨代謝学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 骨ミネラル代謝異常疾患患者のトランジション 内科の立場から (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第23回日本骨粗鬆症学会/第39回日本骨代謝学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 続発性骨粗鬆症の鑑別診断 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第23回日本骨粗鬆症学会
  • 招待講演
• [学会発表] Two cases with heterozygous ENPP1 mutation presenting different skeletal manifestations (2021)
  • 著者名/発表者名: 加藤創生、伊東伸朗、他
  • 学会等名: the joint Annual Scientific Meeting of the Endocrine Society of Australia (ESA), Society for Reproductive Biology (SRB), and the Australian and New Zealand Bone and Mineral Society (ANZBMS) 2021
  • 国際学会
• [学会発表] 骨代謝性疾患の診断・管理・医療連携 (2021)
  • 著者名/発表者名: 伊東伸朗
  • 学会等名: 第31回臨床内分泌代謝 Update
  • 招待講演
• [備考] 東京大学大学院医学系研究科 難治性骨疾患治療開発講座
  • URL: https://plaza.umin.ac.jp/bone-mineral-lab/
• [備考] 東大病院 内分泌骨ミネラル代謝研究グループ ホームページ
  • URL: https://u-tokyo-bone-mineral-lab.jp/
• [備考] 東大病院 内分泌骨ミネラル代謝研究グループ ホームページ
  • URL: https://u-tokyo-bone-mineral-lab.jp/