| 研究課題/領域番号 |
21K10169
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| 研究種目 |
基盤研究(C)
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| 配分区分 | 基金 |
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| 応募区分 | 一般 |
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| 審査区分 |
小区分57070:成長および発育系歯学関連
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| 研究機関 | 岩手医科大学 |
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研究代表者 |
黒瀬 雅之 岩手医科大学, 歯学部, 教授 (40397162)
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| 研究分担者 |
竹林 浩秀 新潟大学, 医歯学系, 教授 (60353439)
吉岡 望 新潟大学, 医歯学系, 助教 (20708375)
山村 健介 新潟大学, 医歯学系, 教授 (90272822)
佐藤 大祐 新潟大学, 研究推進機構, 助教 (70778703)
森川 和政 岩手医科大学, 歯学部, 教授 (70514686)
岡本 圭一郎 新潟大学, 医歯学系, 准教授 (50382338)
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| 研究期間 (年度) |
2021-04-01 – 2024-03-31
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| 研究課題ステータス |
完了 (2023年度)
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| 配分額 *注記 |
4,290千円 (直接経費: 3,300千円、間接経費: 990千円)
2023年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
2022年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
2021年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
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| キーワード | ジストニア / オーラルジストニア / 不随意運動 / 神経変性 / 咀嚼 / 嚥下 / ニューロパチー |
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| 研究開始時の研究の概要 |
不随意な筋の協調障害により運動が障害されるジストニアの一症状である口顎部(オーラル)ジストニアは、詳細な病態が明らかになっておらず疾患に対する包括的な理解が進んでいない。本研究では、全身性ジストニア様の運動障害を呈するDst 遺伝子変異マウスを用いて、①病態モデル確立のための表現型解析 ②顎口腔系で発症する不随意運動の原因部位の探索を行う。そのために、原因部位の候補とした脳幹・感覚神経系それぞれに部位選択的にDst発現を抑制したcKOマウス、部位選択的にDst発現を回復したcRescueマウスを作成し、詳細な表現系解析を行い、発症する症状の比較により原因部位を明らかとする。
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| 研究成果の概要 |
不随意の筋活動により運動動作が障害されるジストニアの1つである口顎部(オーラル)ジストニアは、詳細な病態が明らかになっていません。そこで、全身性ジストニア様の運動障害を呈するDst 遺伝子変異マウスを用いて、顎口腔系で発症する不随意運動の原因部位の探索について研究を行いました。その結果、咀嚼運動時に不随意運動を呈する動物で、円滑な下顎運動の遂行に重要な求心性情報を提供する感覚神経線維の明確な変性が、免疫組織学的研究により明らかとなりました。これにより、顎口腔系での不随意運動の発症には、Dst 遺伝子変異による感覚神経細胞の変異が大きく影響を及ぼすことが示唆されました。
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| 研究成果の学術的意義や社会的意義 |
不随意の筋の協調障害により運動動作が障害されるジストニアの一症状である口顎部(オーラル)ジストニアは、詳細な病態が明らかになっておらず疾患に対する理解が進んでいません。本研究では、ジストニア遺伝子変位による感覚神経細胞の変性が、口顎部(オーラル)ジストニアの症状を誘発していることが示唆される研究成果が得られました。今後の研究により、新しい治療戦略を構築する上での基盤となる知識を提供出来ることが期待されます。
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