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3次元的症例分類からのHemifacial microsomiaのヒトゲノム解析

研究課題

研究課題/領域番号 21K17169
研究種目

若手研究

配分区分基金
審査区分 小区分57070:成長および発育系歯学関連
研究機関昭和大学

研究代表者

長濱 諒  昭和大学, 歯学部, 講師 (90783530)

研究期間 (年度) 2021-04-01 – 2024-03-31
研究課題ステータス 完了 (2023年度)
配分額 *注記
4,550千円 (直接経費: 3,500千円、間接経費: 1,050千円)
2023年度: 650千円 (直接経費: 500千円、間接経費: 150千円)
2022年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
2021年度: 2,210千円 (直接経費: 1,700千円、間接経費: 510千円)
キーワードHemifacial microsomia / 第一第二鰓弓症候群 / 骨延長 / CT / CBCT / 下顎骨形態 / 矯正 / 遺伝子解析 / 第一・第二鰓弓症候群
研究開始時の研究の概要

Hemifacial microsomia(HFM)は第一・第二鰓弓由来組織の形成異常に起因した、下顎骨、外耳の形成不全を主徴とする疾患です。HFMの発生メカニズムは未だに不明な点が多く、病因解明および治療法の確立には至っておりません。本研究では、HFMの患者の患部をcone-beam computed tomography(CBCT)による3次元的な解析と、HFM患者からDNAサンプルを採取し、遺伝子解析を行うことにより、それぞれの分類における遺伝様式を明らかにする予定です。この研究により、ゲノム情報に基づいたHFMの発症機序および新たな治療法の確立を目指すことを目的としています。

研究成果の概要

Hemifacial microsomia 患者23名の下顎骨の体積や左右下顎管の長さの計測を行い、その後統計解析を行なった。その結果、Hemifacial microsomia typeII患者の下顎骨体積と下顎管の長さに有意な関連が認められ、その結果を論文で投稿し掲載された。今回の研究期間内で遺伝子解析までの結果を解析することはできなかったが、引き続き本研究課題は継続していく予定である。

研究成果の学術的意義や社会的意義

今回の研究結果よりPruzansky Grade IIのHFM患者の患側において、下顎管長さと下顎骨体部体積には関連があることが明らかになった。また、Pruzansky Gradeが上昇するにつれて患側の下顎骨体部体積,下顎枝部体積,下顎管長さが減少する傾向があることが明らかとなった。HFMにおけるCBCTを用いた3次元的な下顎管長さと下顎骨体積の関係性を把握することは、HFM患者の成長発育に伴う顔貌の変形度合いを含む成長予測やその治療計画を立てる上での指標となる可能性が明らかとなった。

報告書

(4件)
  • 2023 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2022 実施状況報告書
  • 2021 実施状況報告書
  • 研究成果

    (16件)

すべて 2024 2023 2022 2021

すべて 雑誌論文 (2件) (うち査読あり 2件、 オープンアクセス 2件) 学会発表 (14件) (うち国際学会 2件)

  • [雑誌論文] A Study of Left-right Differences in Mandibular Canal Length and Volume in Hemifacial Microsomia2024

    • 著者名/発表者名
      Tomijiro Hamada ,Ryo Nagahama, Haruhisa Nakano,Maki Koutaro
    • 雑誌名

      日本頭蓋顎顔面外科学会誌

      巻: 40 号: 1 ページ: 5-13

    • DOI

      10.32154/jjscmfs.40.1_5

    • ISSN
      0914-594X, 2433-7838
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Analysis of the Relationship between Mandibular Condylar Morphology and Masticatory Muscles2024

    • 著者名/発表者名
      Maki FUKAGAWA, Ryo NAGAHAMA, Kakei RYU, Haruhisa NAKANO, Koutaro MAKI
    • 雑誌名

      日本頭蓋顎顔面外科学会誌

      巻: 40 号: 1 ページ: 14-20

    • DOI

      10.32154/jjscmfs.40.1_14

    • ISSN
      0914-594X, 2433-7838
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [学会発表] Goldenhar Syndrome患者に対し3D骨延長器を用いた顎矯正手術を施行した1症例2023

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒, 濱田 富次郎, 槇 宏太郎
    • 学会等名
      第48回日本口蓋裂学会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] 著しい反対咬合を特徴とする片側性唇顎口蓋裂患者に対し創内型骨延長装置を用いて上顎骨延長を施行した1例2023

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒, 河合 良太, 丹澤 史, 中納 治久
    • 学会等名
      第41回日本頭蓋顎顔面外科学会学術集会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] 第一第二鰓弓症候群患者における下顎骨体積と下顎管形態の3次元的解析2023

    • 著者名/発表者名
      濱田 富次朗, 長濱 諒, 槇 宏太郎, 中納 治久
    • 学会等名
      第41回日本頭蓋顎顔面外科学会学術集会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] 顎顔面形態と咀嚼筋との関連性の解析2023

    • 著者名/発表者名
      深川 真希, 長濱 諒, 槇 宏太郎, 中納 治久
    • 学会等名
      第41回日本頭蓋顎顔面外科学会学術集会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] Hemifacial microsomiaにおける下顎骨体積と下顎管長さの左右比較2023

    • 著者名/発表者名
      濱田 富次朗, 長濱 諒, 槇 宏太郎, 中納 治久
    • 学会等名
      第82回日本矯正歯科学会大会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] 下顎頭体積と咬筋断面積との関連性の解析2023

    • 著者名/発表者名
      深川 真希, 長濱 諒, 槇 宏太郎, 中納 治久
    • 学会等名
      第82回日本矯正歯科学会大会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] 著しい反対咬合を呈する片側性唇顎口蓋裂患者に対し、上顎骨延長術を併用した顎矯正手術を施行した1例2023

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒, 丹澤 史, 河合 良太, 代田 達夫, 中納 治久
    • 学会等名
      第82回日本矯正歯科学会大会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] A case of Orthognathic surgery using a distractor in a patient with hemifacial microsomia2023

    • 著者名/発表者名
      Ryo Nagahama, Tomijiro Hamada, Yorikatsu Watanabe, Haruhisa Nakano
    • 学会等名
      2023 APCA, APCLPC & Chang Gung Forum
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 骨延長器を用いた顎矯正手術をHemifacial microsomia患者に対し施行した1例2023

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒、濵田 富次朗、中納 治久
    • 学会等名
      第8回日本骨免疫学会
    • 関連する報告書
      2023 実績報告書
  • [学会発表] Goldenhar Syndrome患者に対し3D骨延長器を用いた顎矯正手術を施行した1症例2023

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒
    • 学会等名
      第46回日本口蓋裂学会総会・学術集会(鹿児島)
    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書
  • [学会発表] Survey of orthodontic and surgical treatment in team care for patients with hemifacial microsomia2022

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒
    • 学会等名
      第14回国際口蓋裂学会2022(エジンバラ)
    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 3D骨延長器を用いた上下顎骨切り術を施行したGoldenharSyndromeの1例2022

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒
    • 学会等名
      第40回日本頭蓋顎顔面外科学会学術集会(名古屋)
    • 関連する報告書
      2022 実施状況報告書
  • [学会発表] Bilateral facial microsomia 患者に対し3D 骨延長器を用いた 上下顎骨切り術を施行した1症例2021

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒
    • 学会等名
      日本矯正歯科学会
    • 関連する報告書
      2021 実施状況報告書
  • [学会発表] 3D骨延長器を用いた上下顎骨切り術を施行した Bilateral -facial microsomia typeⅠ(R)type IIB(L) の1例2021

    • 著者名/発表者名
      長濱 諒
    • 学会等名
      日本頭蓋顎顔面外科学会
    • 関連する報告書
      2021 実施状況報告書

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公開日: 2021-04-28   更新日: 2025-01-30  

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