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ランゲルハンス細胞組織球症に対する骨免疫学的視点からの病態解明

研究課題

研究課題/領域番号 22591167
研究種目

基盤研究(C)

配分区分補助金
応募区分一般
研究分野 小児科学
研究機関自治医科大学

研究代表者

森本 哲  自治医科大学, 医学部, 教授 (30326227)

研究分担者 中村 幸恵  自治医科大学, 医学部, 助教 (20382955)
早瀬 朋美  自治医科大学, 医学部, 助教 (50433587)
早川 貴裕  自治医科大学, 医学部, 大学院生 (60458312)
翁 由紀子  自治医科大学, 医学部, 大学院生 (30438650)
研究期間 (年度) 2010 – 2012
研究課題ステータス 完了 (2012年度)
配分額 *注記
4,420千円 (直接経費: 3,400千円、間接経費: 1,020千円)
2012年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
2011年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
2010年度: 1,560千円 (直接経費: 1,200千円、間接経費: 360千円)
キーワード小児血液学 / ランゲルハンス細胞組織球症 / 未熟樹状細胞 / 破骨細胞 / osteopontin / integrin / CD44 / integrin α V
研究概要

LCH 細胞は未熟樹状細胞の性質を持ち、炎症環境下では、融合して破骨細胞に分化する。オステオポンチンは、炎症性サイトカインであるが、破骨細胞による骨吸収を促す機能も持つ。今回我々は、ランゲルハンス細胞組織球症(LCH)患者、特に予後不良である多臓器型リスク臓器浸潤陽性 LCH 患者において、血清 OPN 値が異常高値であることを明らかにした。これは、オステオポンチンが、病変の拡大、病勢に関与することを示唆する。また、培養実験では、未熟樹状細胞が破骨細胞に分化する際、オステオポンチン、特に切断型オステオポンチンが不可欠であることが明らかとなった。切断型オステオポンチンは、炎症惹起作用がより強いと言われ、LCH の病態に深く関与している可能性がある。

報告書

(4件)
  • 2012 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2011 実績報告書
  • 2010 実績報告書
  • 研究成果

    (47件)

すべて 2013 2012 2011 2010 その他

すべて 雑誌論文 (17件) (うち査読あり 3件) 学会発表 (22件) 図書 (6件) 備考 (2件)

  • [雑誌論文] Langerhans cell histiocytosis case with dense metaphyseal band sign2013

    • 著者名/発表者名
      Kikkawa I, Aihara T, Morimoto A, Watanabe H, Furukawa R
    • 雑誌名

      Pediatr Int

      巻: 55 ページ: 96-98

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] IL-17A receptor expression differs between subclasses of Langerhans cell histiocytosis, which might settle the IL-17A controversy.2013

    • 著者名/発表者名
      Murakami I, Morimoto A, Oka T, Kuwamoto S, Kato M, Horie Y, Hayashi K, Gogusev J, Jaubert F, Imashuku S, Al-Kadar LA, Takata K, Yoshino T
    • 雑誌名

      Virchows Arch.

      巻: 462 ページ: 219-228

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Therapeutic outcome of multifocal Langerhans cell histiocytosis in adults treated with the Special C regimen t formulated by the Japan LCH Study Group2013

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Shimazaki C, Takahashi S, Yoshikawa K, Nishimura R, Wakita H, Kobayashi Y, Kanegane H, Tojo A, Imamura T, Imashuku S.
    • 雑誌名

      Int J Hematol.

      巻: 97 ページ: 103-108

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Rapidly progressing fatal adult multi-organ langerhans cell histiocytosis complicated with Fatty liver disease.2012

    • 著者名/発表者名
      Yuasa M, Fujiwara S, Oh I, Yamaguchi T, Fukushima N, Morimoto A, Ozawa K
    • 雑誌名

      J Clin Exp Hematop

      巻: 52 ページ: 121-126

    • NAID

      10031120436

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Treatment of patients with hypothalamic-pituitary lesions as adult-onset Langerhans cell histiocytosis.2011

    • 著者名/発表者名
      Imashuku S, Kudo N, Kaneda S, Kuroda H, Shiwa T, Hiraiwa T, Inagaki A, Morimoto A.
    • 雑誌名

      Int J Hematol

      巻: 94 ページ: 556-560

    • NAID

      10030266236

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] for the LCH Committee, the Japanese Pediatric Leukemia/Lymphoma Study Group. Nationwide Survey of Bisphosphonate Therapy for Children with Reactivated Langerhans Cell Histiocytosis in Japan2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Shioda Y, Imamura T, Kanegane H, Sato T, Kudo K, Nakagawa S, Nakadate H, Tauchi H, Hama A, Yasui M, Nagatoshi Y, Kinoshita A, Miyaji R, Anan T, Yabe M, Kamizono J
    • 雑誌名

      Pediatr Blood Cancer

      巻: 56 ページ: 110-115

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Tyrosine phosphatase SHP-1 is expressed higher in multisystem than in single-system Langerhans cell histiocytosis by immunohistochemistry.2011

    • 著者名/発表者名
      Murakami I, Oka T, Kuwamoto S, Kato M, Hayashi K, Gogusev J, Imamura T, Morimoto A, Imashuku S, Yoshino T.
    • 雑誌名

      Virchows Arch

      巻: 459 ページ: 227-234

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Analysis of 43 cases of Langerhans cell histiocytosis (LCH)-induced central diabetes insipidus registered in the JLSG-96 and JLSG-02 studies in Japan2011

    • 著者名/発表者名
      Shioda Y, Adachi S, Imashuku S, Kudo K, Imamura T, Morimoto A
    • 雑誌名

      Int J Hematol

      巻: 94 ページ: 545-551

    • NAID

      10030266204

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書 2011 実績報告書
  • [雑誌論文] Treatment of patients with hypothalamic-pituitary lesions as adult-onset Langerhans cell histiocytosis2011

    • 著者名/発表者名
      Imashuku S, Kudo N, Kaneda S, Kuroda H, Shiwa T, Hiraiwa T, Inagaki A, Morimoto A
    • 雑誌名

      Int J Hematol

      巻: 94 号: 6 ページ: 556-560

    • DOI

      10.1007/s12185-011-0955-z

    • NAID

      10030266236

    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Nationwide survey of bisphosphonate therapy for children with reactivated Langerhans cell histiocytosis in Japan2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Shioda Y, Imamura T, Kanegane H, Sato T, Kudo K, Nakagawa S, Nakadate H, Tauchi H, Hama A, Yasui M, Nagatoshi Y, Kinoshita A, Miyaji R, Anan T, Yabe M, Kamizono J
    • 雑誌名

      Pediatr Blood Cancer

      巻: 56 号: 1 ページ: 110-115

    • DOI

      10.1002/pbc.22703

    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Tyrosine phosphatase SHP-1 is expressed higher in multisystem than in single-system Langerhans cell histiocytosis by immunohistochemistry2011

    • 著者名/発表者名
      Murakami I, Oka T, Kuwamoto S, Kato M, Hayashi K, Gogusev J, Imamura T, Morimoto A, Imashuku S, Yoshino T
    • 雑誌名

      Virchows Arch

      巻: 459 号: 2 ページ: 227-234

    • DOI

      10.1007/s00428-011-1090-1

    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Nationwide survey of bisphosphonate therapy for children with reactivated Langerhans cell histiocytosis in Japan.2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A.
    • 雑誌名

      Pediatric Blood and Cancer

      巻: 56 ページ: 110-115

    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [雑誌論文] Outcome of pediatric patients with Langerhans cell histiocytosis treated with 2 chlorodeoxyadenosine: a nationwide survey in Japan2010

    • 著者名/発表者名
      Imamura T, Sato T, Shiota Y, Kanegane H, Kudo K, Nakagawa S, Nakadate S, Tauchi H, Kamizono J, Morimoto A
    • 雑誌名

      Int J Hematol

      巻: 91 ページ: 646-651

    • NAID

      10026402057

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] VCR/AraC chemotherapy and ND-CNS-LCH2010

    • 著者名/発表者名
      Imashuku S, Shioda Y, Tsunematsu Y, Imamura T, Morimoto A.
    • 雑誌名

      Pediatr Blood Cancer

      巻: 55 ページ: 215-216

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Improved outcome of refractory Langerhans cell histiocytosis in children with hematopoietic stem cell transplantation in Japan2010

    • 著者名/発表者名
      Kudo K, Ohga S, Morimoto A, Ishida Y, Suzuki N, Hasegawa D, Nagatoshi Y, Kato S, Ishii E.
    • 雑誌名

      Bone Marrow Transplant

      巻: 45 ページ: 901-906

    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [雑誌論文] Outcome of pediatric patients with Langerhans cell histiocytosis treated with 2 chlorodeoxyadenosine : a nationwide survey in Japan.2010

    • 著者名/発表者名
      Imamura T.
    • 雑誌名

      International Journal of Hematology

      巻: 91 ページ: 46-51

    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [雑誌論文] VCR/AraC chemotherapy and ND-CNS-LCH.2010

    • 著者名/発表者名
      Imashuku S.
    • 雑誌名

      Pediatric Blood and Cancer

      巻: 55 ページ: 215-216

    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表] ランゲルハンス細胞組織球症における血清オステオポンチンの解析2013

    • 著者名/発表者名
      翁 由紀子, 森本 哲
    • 学会等名
      第35回日本 LCH 研究会
    • 発表場所
      東京
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Intensified and prolonged therapy improved the outcome in multi-system Langerhans cell histiocytosis.2012

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Shioda Y, Imamura T, Kudo K, Sato T, Shiohara M, Yasui M, Koga Y, Kobayashi R, Ishii E, Fujimoto J, Horibe K, Bessho F, Tsunematsu Y, Imashuku S
    • 学会等名
      28th Annual Meeting of the Histiocyte Society.
    • 発表場所
      London UK
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] A case of myelodysplastic syndrome after 2-chlorodeoxyadenosine therapy for recurrent Langerhans cell histiocytosis.2012

    • 著者名/発表者名
      Oh Y, Morimoto A, Itoh T, Masuzawa A, Kashii Y, Gunji Y, Momoi MY
    • 学会等名
      28th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      London UK
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Intensified and prolonged therapy improved the outcome in multi-system Langerhans cell histiocytosis; results of JLSG-02 protocol study.2012

    • 著者名/発表者名
      森本 哲
    • 学会等名
      第54回日本小児血液・がん学会
    • 発表場所
      横浜
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Preliminary result of comparative study on Korean and Japanese patients with multisystem -LCH : Part 2. Treatment and outcomes2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A
    • 学会等名
      International Symposium of Rare Diseases
    • 発表場所
      Seoul, Korea
    • 年月日
      2011-12-08
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [学会発表] Multifocal LCH in adult patients treated with special C regimen of JLSG-02 protocol2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Shimazaki C, Takahashi S, Yoshikawa K, Kuroda R, Wakiya H, Kobayashi H, Kanegane H, Akiyama S, Tojyo A, Imamura T, Imashuku S
    • 学会等名
      27th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Viena Austria
    • 年月日
      2011-10-17
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [学会発表] Gene expression profiling of PTPN6 (SHP-1) transfected Langerhas cell-like cell line (ELD-1)-compared with open data of LCH subtype (GSE16395)2011

    • 著者名/発表者名
      Murakami I, Oka T, Hayashi K, Gogusev J, Jaubert F, Morimoto A, Imashuku S, Yoshino T
    • 学会等名
      27th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Viena Austria
    • 年月日
      2011-10-17
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [学会発表] Recent advance in Langerhans cell histiocytosis2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A
    • 学会等名
      52nd Spring Meeting of the Korean Society of Hematology
    • 発表場所
      Seoul, Korea
    • 年月日
      2011-05-28
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [学会発表] Recent advance in Langerhans cell histiocytosis.2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A
    • 学会等名
      52nd Spring Meeting of the Korean Society of Hematology Abstract
    • 発表場所
      Seoul Korea
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Multifocal LCH in adult patients treated with special C regimen of JLSG-02 protocol2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Shimazaki C, Takahashi S, Yoshikawa K, Kuroda R, Wakiya H, Kobayashi H, Kanegane H, Akiyama S, Tojyo A, Imamura T, Imashuku S.
    • 学会等名
      27th Annual Meeting of the Histiocyte Society.
    • 発表場所
      Vienna Austria
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Gene expression profiling of PTPN6 (SHP-1) transfected Langerhas cell-like cell line (ELD-1) -compared with open data of LCH subtype (GSE16395).2011

    • 著者名/発表者名
      Murakami I, Oka T, Hayashi K, Gogusev J, Jaubert F, Morimoto A, Imashuku S, Yoshino T.
    • 学会等名
      27th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Vienna Austria
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Preliminary result of comparative study on Korean and Japanese patients with multisystem-LCH: Part 2. Treatment and outcomes.2011

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A.
    • 学会等名
      International Symposium of Rare Diseases
    • 発表場所
      Seoul Korea
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] LCHの病態解明と治療の進歩2010

    • 著者名/発表者名
      森本哲
    • 学会等名
      第52回日本小児血液学会
    • 発表場所
      大阪(教育講演)
    • 年月日
      2010-12-18
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表] Outcome of poor responders at 6 weeks of induction therapy : JLSG-02protocol study for multisystem Langerhans cell histiocytosis in Japan.2010

    • 著者名/発表者名
      Kudo K.
    • 学会等名
      26th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Boston
    • 年月日
      2010-10-19
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表] Comprehensive analysis of serum cytokine/ chemokine and growth factors in pediatric patients with Langerhans cell histiocytosis.2010

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A.
    • 学会等名
      26th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Boston
    • 年月日
      2010-10-18
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表] A case of case of Langerhans cell histiocytosis with a recurrent CNS masslesion successfully treated with 2-chlorodeoxyadenosine.2010

    • 著者名/発表者名
      Oh Y.
    • 学会等名
      26th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Boston
    • 年月日
      2010-10-18
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表] JLSG-02に登録された成人例の多病変型ランゲルハンス細胞組織球症(LCH)の中間報告2010

    • 著者名/発表者名
      森本哲
    • 学会等名
      第72回日本血液学会
    • 発表場所
      横浜
    • 年月日
      2010-09-24
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [学会発表] JLSG-02 に登録された成人例の多病変型ランゲルハンス細胞組織球症(LCH)の中間報告2010

    • 著者名/発表者名
      森本 哲, 島崎千尋, 高橋 聡, 吉川浩平, 黒田梨恵, 脇田 久, 小林 裕, 金兼弘和, 秋山聖子, 今宿晋作
    • 学会等名
      第72回日本血液学会
    • 発表場所
      横浜
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Comprehensive analysis of serum cytokine/ chemokine and growth factors in pediatric patients with Langerhans cell histiocytosis.2010

    • 著者名/発表者名
      Morimoto A, Nakamura S, Shioda Y, Imamura T, Oh Y, Imashuku S, Momoi M
    • 学会等名
      26th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Boston USA
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] A case of case of Langerhans cell histiocytosis with a recurrent CNS mass lesion successfully treated with 2-chlorodeoxyadenosine.2010

    • 著者名/発表者名
      Oh Y, Morimoto A, Itoh T, Kashii Y, Gunji Y, Momoi M.
    • 学会等名
      26th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Boston USA
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] Outcome of poor responders at 6 weeks of induction therapy: JLSG-02 protocol study for multisystem Langerhans cell histiocytosis in Japan.2010

    • 著者名/発表者名
      Kudo K, Morimoto A, Imamura T, Shioda Y, Sato T, Ishii E, Horibe K, Kinugawa N, Tsunematsu Y, Imashuku S.
    • 学会等名
      26th Annual Meeting of the Histiocyte Society
    • 発表場所
      Boston USA
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [学会発表] LCH の病態解明と治療の進歩2010

    • 著者名/発表者名
      森本 哲
    • 学会等名
      第52回日本小児血液学会
    • 発表場所
      大阪
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [図書] Management of Langerhans cell histiocytosis (LCH) -induced central diabetes insipidus and its associated endocrinological/ neurological sequelae2011

    • 著者名/発表者名
      Imashuku S, Morimoto A
    • 出版者
      Diabetes Insipidus, Croatia: InTech - Open Access Publisher
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [図書] ランゲルハンス細胞組織球症2011

    • 著者名/発表者名
      翁 由紀子, 森本 哲
    • 出版者
      医薬ジャーナル社
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [図書] 小児がん診療ハンドブック(各論7.ランゲルハンス細胞組織球症)2011

    • 著者名/発表者名
      翁由紀子、森本哲(分担執筆)
    • 出版者
      医薬ジャーナル社,大阪
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [図書] Diabetes Insipidus (Chapter 1. Management of Langerhans Cell Histiocytosis (LCH)-induced central diabetes insipidus and its associated endocrinological/neurological sequelae)2011

    • 著者名/発表者名
      Imashuku S, Morimoto A
    • 出版者
      InTech-Open Access Publisher, Croatia
    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [図書] ランゲルハンス細胞組織球増殖症2010

    • 著者名/発表者名
      村上一郎, 林 一彦, 森本 哲
    • 出版者
      中山書店
    • 関連する報告書
      2012 研究成果報告書
  • [図書] リンパ球増殖疾患 癌診療指針のための病理診断プラクティス(第3章 リンパ球増殖疾患の鑑別診断 ランゲルハンス細胞組織球増殖症)2010

    • 著者名/発表者名
      村上一郎、林一彦、森本哲(分担執筆)
    • 出版者
      中山書店
    • 関連する報告書
      2010 実績報告書
  • [備考]

    • URL

      http://www.jlsg.jp/

    • 関連する報告書
      2011 実績報告書
  • [備考]

    • URL

      http://www.jlsg.jp/

    • 関連する報告書
      2010 実績報告書

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公開日: 2010-08-23   更新日: 2019-07-29  

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