眼・顔面・心臓・歯症候群における歯根形成を制御する遺伝子BCORの役割の解明

• 研究課題/領域番号: 22792038
• 研究種目: 若手研究(B)
• 配分区分: 補助金
• 研究分野: 矯正・小児系歯学
• 研究機関: 東京医科歯科大学
• 研究代表者: 小川 卓也 東京医科歯科大学, 大学院・医歯学総合研究科, 講師 (50401360)
• 研究期間 (年度): 2010 – 2012
• 研究課題ステータス: 完了 (2012年度)
• 配分額: 3,900千円 (直接経費: 3,000千円、間接経費: 900千円); 2012年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円); 2011年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円); 2010年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
• キーワード: OFCD 症候群 / BCOR / 歯髄・歯根膜細胞 / 歯学 / 遺伝学 / OFCD / 歯根形成 / OFCD症候群

研究概要

Oculofaciocardiodental(OFCD)syndromeはX連鎖性優性遺伝形式のまれな遺伝性疾患で、罹患女性において、特異的顔貌、心臓および眼の異常、ならびに長い歯根を呈する特徴を認める。本課題では、当分野を受診したOFCD患者に、原因遺伝子であるBCOR(encodingBCL-6-interactingcorepressor)に新規変異を同定し、患者より得られた歯根膜細胞にナンセンス変異依存mRNA分解機構(NMD)の関与の可能性を認めた。

研究成果

• [雑誌論文] Long-term maxillomandibular changes after maxillary distraction osteogenesis in growing children with cleft lip and palate (2013)
  • 著者名/発表者名: Honda A, Baba Y, Ogawa T, Suzuki S, Moriyama K
  • 雑誌名: Cleft Palate Craniofac J 巻: 50(2) 号: 2 ページ: 168-173
  • DOI: 10.1597/11-177
  • 査読あり
• [雑誌論文] Dental and maxillofacial characteristics in six Japanese individuals with ectrodactyly-ectodermal dysplasia-clefting(EEC) syndrome (2012)
  • 著者名/発表者名: Okamura E, Suda N, Baba Y, Fukuoka H, Ogawa T, Ohkuma M, Ahiko N, Yasue A, Tengan T, Shiga M, Tsuji M, Moriyama K
  • 雑誌名: Cleft Palate Craniofac J 巻: (印刷中) 号: 2 ページ: 192-200
  • DOI: 10.1597/11-123
  • 査読あり
• [雑誌論文] Prevalence and gender comparison of malocclusion among Japanese adolescents: A population-based study (2012)
  • 著者名/発表者名: Komazaki Y, Fujiwara T, Ogawa T, Sato M, Suzuki K, Yamagata Z, Moriyama K
  • 雑誌名: J World Fed Orthod 巻: 1 ページ: 67-72
  • URL: http://www.jwfo.org/article/S2212-4438
• [雑誌論文] 成長期における先天性多数歯欠如(oligodontia)患者の顎顔面形態についての検討 (2012)
  • 著者名/発表者名: 茂木和久、小川卓也、馬場祥行、森山啓司
  • 雑誌名: Orthodontic Waves-Japanese Edition 巻: 71(3) ページ: 187-193
• [雑誌論文] 成長期における先天性多数歯欠如(oligodontia)患者の顎顔面形態についての検討. (2012)
  • 著者名/発表者名: 茂木和久
  • 雑誌名: Orthodontic Waves-Japanese Edition 巻: 71(3) ページ: 187-193
  • 査読あり
• [雑誌論文] Dental and maxillofacial characteristics in six Japanese individuals with ectrodactyly-ectodermal dysplasia-clefting (EEC) syndrome (2012)
  • 著者名/発表者名: Okamura E
  • 雑誌名: Cleft Palate Craniofac J 巻: (in press)
  • 査読あり
• [雑誌論文] Familial Non-syndromic Oligodontia with a Novel Frame Shift Mutation of PAX9 is Related to Impaired RNA Stability (2011)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Ogawa T, Kojima T, Saito C, Moriyama K
  • 雑誌名: J Dent Res 巻: 90 号: 3 ページ: 382-6
  • DOI: 10.1177/0022034510390042
  • 査読あり
• [雑誌論文] Systemic and maxillofacial characteristics of individuals affected by Beckwith-Wiedemann syndrome who have not received a glossectomy (2011)
  • 著者名/発表者名: Kawafuji A, Suda N, Suzuki T, Ichikawa N, Kakara S, Baba Y, Ogawa T, Tsuji M, Moriyama K
  • 雑誌名: Am J Orthod Dentfacial Orthop 巻: 139 号: 4 ページ: 517-25
  • DOI: 10.1016/j.ajodo.2009.07.021
  • 査読あり
• [雑誌論文] Non-syndromic oligodontia with a novel mutation of PAX9. (2011)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Ogawa T, Kojima T, Saito C, Moriyama K.
  • 雑誌名: Journal of Dental Research 巻: 90 ページ: 382-386
  • 査読あり
• [学会発表] Oculofaciocardiodental Syndrome: Novel BCOR Mutation and Expression in Dental Cells (2013)
  • 著者名/発表者名: Surapornsawasd T, Ogawa T, Shimokawa H, Moriyama K
  • 学会等名: The 91st General Session & Exhibition of the International Association for Dental Research
  • 発表場所: Seattle, USA
• [学会発表] 日本の中学生における不正咬合と頭痛との関係について～甲州市母子保健縦断調査 (2013)
  • 著者名/発表者名: 駒崎裕子、藤原武男、小川卓也、佐藤美理、鈴木孝太、山縣然太朗、森山啓司
  • 学会等名: 第23回日本疫学学会学術総会
  • 発表場所: 大阪
• [学会発表] Oculofaciocardiodental Syndrome: Novel BCOR Mutation and Expression in Dental Cells. (2013)
  • 著者名/発表者名: Surapornsawasd, T.
  • 学会等名: The 91st General Session & Exhibition of the International Association for Dental Research
  • 発表場所: Seattle
• [学会発表] 日本の中学生における不正咬合の疫学調査～甲州市母子保健縦断調査 (2012)
  • 著者名/発表者名: 駒崎裕子、藤原武男、小川卓也、佐藤美理、鈴木孝太、山縣然太朗、森山啓司
  • 学会等名: 第22回日本歯科医学会総会
  • 発表場所: 大阪
  • 年月日: 2012-11-11
• [学会発表] Marfan症候群患者に対する矯正治療の一例 (2012)
  • 著者名/発表者名: 志賀百年、小川卓也、森山啓司
  • 学会等名: 第71回東京矯正歯科学会大会
  • 発表場所: 東京
  • 年月日: 2012-07-12
• [学会発表] Oculofaciocardiodental syndromeにおける新規BCOR遺伝子変異の同定 (2012)
  • 著者名/発表者名: スラポンサワッド タンヤポン、小川卓也、下川仁弥太、森山啓司
  • 学会等名: 第71回日本矯正歯科学会大会
  • 発表場所: 盛岡
• [学会発表] 乳歯列完成期における不正咬合の発生率ならびに歯の発育異常に関する疫学的検討 (2012)
  • 著者名/発表者名: 小川卓也、駒崎裕子、澤田紘美、佐藤智美、寺島多実子、山本俊雄、藤原武男、森山啓司
  • 学会等名: 第71回日本矯正歯科学会大会
  • 発表場所: 盛岡
• [学会発表] Noonan症候群患者に関する検討(第1報)-全身的臨床症状および成長様相について (2012)
  • 著者名/発表者名: 宮本順、片岡恵一、スラポンサワッドタンヤポン、志賀百年、小川卓也、辻美千子、森山啓司
  • 学会等名: 第71回日本矯正歯科学会大会
  • 発表場所: 盛岡
• [学会発表] 先天性多数歯欠損の症例に顎矯正手術を適応した3症例 (2012)
  • 著者名/発表者名: 小杉真智子、中久木康一、小川卓也、本田康二、黒原一人、〓武啓幸、細木美佐、友松伸充、小野卓史、森山啓司、山城正司、原田清
  • 学会等名: 第22回日本顎変形症学会総会
  • 発表場所: 福岡
• [学会発表] 当分野における非症候群性口唇裂・口蓋裂の家系内発生ならびに母体の環境要因に関する臨床統計的調査 (2012)
  • 著者名/発表者名: 大宅彩、小川卓也、駒崎裕子、藤原武男、森山啓司
  • 学会等名: 第36回日本口蓋裂学会総会・学術集会
  • 発表場所: 京都
• [学会発表] Oculofaciocardiodental syndromeにおける新規BCOR遺伝子変異の同定. (2012)
  • 著者名/発表者名: スラポンサワッド タンヤポン
  • 学会等名: 第71回日本矯正歯科学会大会
  • 発表場所: 盛岡
• [学会発表] 当分野における非症候群性口唇裂・口蓋裂の家系内発生ならびに母体の環境要因に関する臨床統計的調査. (2012)
  • 著者名/発表者名: 大宅彩
  • 学会等名: 第36回日本口蓋裂学会総会・学術集会
  • 発表場所: 京都
• [学会発表] The Methods of Three-Dimentional Anthropometric Measurements for Infants / Toddlers Face With Minor Anomalies (2011)
  • 著者名/発表者名: Komazaki Y, Fujiwara T, Kosaki R, Ogawa T, Moriyama K
  • 学会等名: The 52nd Annual Meeting of the European for Paediatric Research
  • 発表場所: Newcastle, UK
• [学会発表] Clinical surveys on associated anomalies in cases with isolated cleft palate (2011)
  • 著者名/発表者名: Ogawa T, Ohya A, Sato M, Baba Y, Moriyama K
  • 学会等名: The 9th European Craniofacial Congress
  • 発表場所: Salzburg, Austria
• [学会発表] 当分野における先天異常患者の実態調査と当該患者に対するカウンセリングの概要について (2011)
  • 著者名/発表者名: 辻美千子、小川卓也、岡村絵里花、鈴木尋之、志賀百年、鈴木聖一、森山啓司
  • 学会等名: 第70回日本矯正歯科学会&第4回国際会議
  • 発表場所: 名古屋
• [学会発表] 当分野を受診したRussell-Silver症候群患者の臨床症状に関する検討 (2011)
  • 著者名/発表者名: 柘植理紗、小川卓也、上園将慶、丸岡亮、大隈瑞恵、志賀百年、辻美千子、須田直人小崎健次郎、森山啓司
  • 学会等名: 第70回日本矯正歯科学会&第4回国際会議
  • 発表場所: 名古屋
• [学会発表] 当分野の口蓋裂症例における合併症状に関する検討 (2011)
  • 著者名/発表者名: 大宅彩、小川卓也、阿彦希、佐藤麻緒、片岡恵一、井口隆人、小林起穂、東堀紀尚、春山直人、馬場祥行、森山啓司
  • 学会等名: 第70回日本矯正歯科学会&第4回国際会議
  • 発表場所: 名古屋
• [学会発表] Clinical surveys on associated anomalies in cases with isolated cleft palate (2011)
  • 著者名/発表者名: Ogawa T
  • 学会等名: The 9th European Craniofacial Congress
  • 発表場所: Salzburg
• [学会発表] 長期にわたって矯正歯科的管理を行った小舌症の一例 (2010)
  • 著者名/発表者名: 小川卓也、辻美千子、森山啓司
  • 学会等名: 第69回東京矯正歯科学会
  • 発表場所: 東京
  • 年月日: 2010-07-15
• [学会発表] PAX9遺伝子に新規フレームシフト型変異を有する先天性多数歯欠損家系の解析 (2010)
  • 著者名/発表者名: 須田直人、小川卓也、小島拓、森山啓司
  • 学会等名: 第52回歯科基礎医学会学術大会
  • 発表場所: 東京
• [学会発表] EEC症候群患者における全身および顎顔面・口腔領域の異常に関する検討 (2010)
  • 著者名/発表者名: 阿彦希、須田直人、辻美千子、小川卓也、大隈瑞恵、福岡裕樹、岡村絵里花、鈴木一史、馬場祥行、森山啓司
  • 学会等名: 第34回日本口蓋裂学会学術集会
  • 発表場所: 東京