脳波-機能的MRI同時記録による小児急性脳症後てんかんの脳内ネットワークの解明

• 研究課題/領域番号: 22K20853
• 研究種目: 研究活動スタート支援
• 配分区分: 基金
• 審査区分: 0902:内科学一般およびその関連分野
• 研究機関: 名古屋大学
• 研究代表者: 伊藤 祐史 名古屋大学, 医学部附属病院, 医員 (80964783)
• 研究期間 (年度): 2022-08-31 – 2024-03-31
• 研究課題ステータス: 完了 (2023年度)
• 配分額: 2,860千円 (直接経費: 2,200千円、間接経費: 660千円); 2023年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円); 2022年度: 1,430千円 (直接経費: 1,100千円、間接経費: 330千円)
• キーワード: EEG-fMRI / 急性脳症後てんかん / AESD / 脳内ネットワーク / 脳梁離断術 / 脳波-機能的MRI / 小児

研究開始時の研究の概要

二相性けいれんと遅発性拡散能低下を呈する急性脳症(AESD)は、感染を契機とする小児急性脳症の約4割を占める。AESDの2～3割で難治性の脳症後てんかんを発症し、焦点発作やてんかん性スパズム、驚愕発作などの特徴的な発作型を呈するが、その病態は明らかでない。脳波-機能的MRI同時記録(EEG-fMRI)は、てんかん性活動に伴う脳内ネットワークの機能異常を非侵襲的に評価できる新規モダリティである。本研究ではAESD後てんかんに対してEEG-fMRI解析を行うことで、てんかん性活動に伴う脳内ネットワークの機能異常を明らかにし、治療効果の判定に役立てることを主目的とする。

研究成果の概要

AESD後てんかんを発症している2例（のべ3回）を解析対象とした。2例とも、陽性BOLD信号は急性脳症の病変部である両側前頭側頭葉に加えて、皮質下構造にも認められた。そのうち1例ではてんかん性スパズムに対して脳梁離断術を行った。術後に再検したEEG-fMRIでは大脳皮質の陽性BOLD信号は一側の側頭葉に限局しており、皮質下構造の陽性BOLD信号は消失していた。
以上の結果から、AESD後てんかんは複数のてんかん焦点と皮質下構造を含めた広範なてんかん性ネットワークを有することが示された。また脳梁離断術はこのてんかん性ネットワークを遮断しうることが示唆された。

研究成果の学術的意義や社会的意義

AESD後てんかんに共通するてんかん性の脳内ネットワークの機能異常を同定し、発作に対する治療効果との関連性を確認した。また、てんかん焦点の推定も行い、その後に脳梁離断術に至った症例については、術前後でBOLD信号変化のみられた領域を比較し、術後成績との関連性を確認することができた。これにより、難治な経過をとることが多いAESD後てんかんにおいて、その治療効果の指標としてのEEG-fMRI所見が確立され、焦点切除術や脳梁離断術を含めた外科的治療の可能性が開かれることに寄与できたと考える。

研究成果

• [雑誌論文] Relationship between exercise habits and physical function in children aged 9–12 years (2024)
  • 著者名/発表者名: Takahashi Daiki、Ito Tadashi、Ito Yuji、Natsume Kentaro、Noritake Koji、Ochi Nobuhiko、Sugiura Hideshi
  • 雑誌名: Nagoya Journal of Medical Science 巻: 86 号: 1 ページ: 24-35
  • DOI: 10.18999/nagjms.86.1.24
  • ISSN: 0027-7622
  • URL: https://nagoya.repo.nii.ac.jp/records/2009334
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Decreased walking efficiency in elementary school children with developmental coordination disorder trait (2023)
  • 著者名/発表者名: Ito Tadashi、Sugiura Hideshi、Ito Yuji、Nakai Akio、Narahara Sho、Noritake Koji、Takahashi Daiki、Natsume Jun、Ochi Nobuhiko
  • 雑誌名: Clinical Rehabilitation 巻: 37 号: 8 ページ: 1111-1118
  • DOI: 10.1177/02692155221150385
  • 査読あり
• [雑誌論文] Relationship between low-back pain and flexibility in children: A cross-sectional study (2023)
  • 著者名/発表者名: Ito Tadashi、Sugiura Hideshi、Ito Yuji、Narahara Sho、Natsume Kentaro、Takahashi Daiki、Noritake Koji、Yamazaki Kazunori、Sakai Yoshihito、Ochi Nobuhiko
  • 雑誌名: PLOS ONE 巻: 18 号: 11 ページ: e0293408-e0293408
  • DOI: 10.1371/journal.pone.0293408
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Pathological gait in Rett syndrome: Quantitative evaluation using three-dimensional gait analysis (2023)
  • 著者名/発表者名: Suzuki Takeshi、Ito Yuji、Ito Tadashi、Kidokoro Hiroyuki、Noritake Koji、Tsujimura Keita、Saitoh Shinji、Yamamoto Hiroyuki、Ochi Nobuhiko、Ishihara Naoko、Yasui Izumi、Sugiura Hideshi、Nakata Tomohiko、Natsume Jun
  • 雑誌名: European Journal of Paediatric Neurology 巻: 42 ページ: 15-21
  • DOI: 10.1016/j.ejpn.2022.11.010
  • 査読あり
• [雑誌論文] Evaluation of Muscle Oxygen Dynamics in Children’s Gait and Its Relationship with the Physiological Cost Index (2023)
  • 著者名/発表者名: Shirai Yuya、Ito Tadashi、Ito Yuji、Matsunaga Naomichi、Noritake Koji、Ochi Nobuhiko、Sugiura Hideshi
  • 雑誌名: Healthcare 巻: 11 号: 2 ページ: 221-221
  • DOI: 10.3390/healthcare11020221
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Gait performance and dual-task costs in school-aged children with Down syndrome (2023)
  • 著者名/発表者名: ITO Yuji, ITO Tadashi, OHNO Atsuko, KUBOTA Tetsuo, TANEMURA Kaori, NARAHARA Sho, KATAOKA Erina, HYODO Reina, SUGIYAMA Yuichiro, HATTORI Tetsuo, KIDOKORO Hiroyuki, SUGIURA Hideshi, NORITAKE Koji, NATSUME Jun, OCHI Nobuhiko
  • 雑誌名: Brain and Development 巻: 45(3) 号: 3 ページ: 171-178
  • DOI: 10.1016/j.braindev.2022.11.001
  • 査読あり
• [雑誌論文] Three-dimensional gait analysis of lower extremity gait parameters in Japanese children aged 6 to 12 years (2022)
  • 著者名/発表者名: ITO Tadashi, NORITAKE Koji, ITO Yuji, TOMITA Hidehito, MIZUSAWA Jun, SUGIURA Hiroshi, MATSUNAGA Naomichi, OCHI Nobuhiko, SUGIURA Hideshi
  • 雑誌名: Scientifc Reports 巻: 12 号: 1 ページ: 7822-7822
  • DOI: 10.1038/s41598-022-11906-1
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Quantitative Three-Dimensional Gait Evaluation in Patients With Glucose Transporter 1 Deficiency Syndrome (2022)
  • 著者名/発表者名: Suzuki Takeshi、Ito Yuji、Ito Tadashi、Kidokoro Hiroyuki、Noritake Koji、Hattori Ayako、Nabatame Shin、Natsume Jun
  • 雑誌名: Pediatric Neurology 巻: 132 ページ: 23-26
  • DOI: 10.1016/j.pediatrneurol.2022.04.012
  • 査読あり
• [雑誌論文] Physical Functions among Children before and during the COVID-19 Pandemic: A Prospective Longitudinal Observational Study (Stage 1) (2022)
  • 著者名/発表者名: ITO Tadashi, SUGIURA Hideshi, ITO Yuji, NARAHARA Sho, NORITAKE Koji, TAKAHASHI Daiki, NATSUME Kentaro, OCHI Nobuhiko
  • 雑誌名: Int. J. Environ. Res. Public Health 巻: 19 号: 18 ページ: 11513-11513
  • DOI: 10.3390/ijerph191811513
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Involvement of the Thalamus, Hippocampus, and Brainstem in Hypsarrhythmia of West Syndrome: Simultaneous Recordings of Electroencephalography and fMRI Study (2022)
  • 著者名/発表者名: Maki Y.、Natsume J.、Ito Y.、Okai Y.、Bagarinao E.、Yamamoto H.、Ogaya S.、Takeuchi T.、Fukasawa T.、Sawamura F.、Mitsumatsu T.、Maesawa S.、Saito R.、Takahashi Y.、Kidokoro H.
  • 雑誌名: American Journal of Neuroradiology 巻: 43 号: 10 ページ: 1502-1507
  • DOI: 10.3174/ajnr.a7646
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Physical Function of Japanese Preadolescents during the COVID-19 Pandemic (2022)
  • 著者名/発表者名: Narahara Sho、Ito Tadashi、Ito Yuji、Sugiura Hideshi、Noritake Koji、Ochi Nobuhiko
  • 雑誌名: Healthcare 巻: 10 号: 12 ページ: 2553-2553
  • DOI: 10.3390/healthcare10122553
  • 査読あり / オープンアクセス
• [学会発表] ドラベ症候群の歩行障害に対するレボドパの有効性 (2024)
  • 著者名/発表者名: 伊藤祐史、鈴木健史、伊藤忠、則竹耕治、城所博之、木下文恵、楢原翔、辻健史、杉浦英志、夏目淳
  • 学会等名: 第44回臨床歩行分析研究会定例会
• [学会発表] 三次元動作解析装置を用いた小児神経疾患の歩行解析 (2023)
  • 著者名/発表者名: 伊藤祐史
  • 学会等名: 第65回日本小児神経学会学術集会
  • 招待講演
• [学会発表] 6歳の超早産児に対する三次元歩行解析を含めた多面的な運動機能評価 (2023)
  • 著者名/発表者名: 伊藤祐史、杉山裕一朗、伊藤忠、服部哲夫、楢原翔、片岡英里奈、棚橋義浩、兵藤玲奈、城所博之、久保田哲夫、中井昭夫、越知信彦、夏目淳、加藤有一
  • 学会等名: 第65回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] 二相性急性脳症(AESD)後てんかんにおける焦点推定と脳内ネットワークの機能異常の同定 EEG-fMRIを用いた検討 (2023)
  • 著者名/発表者名: 光松孝真、伊藤祐史、牧祐輝、山本啓之、澤村文、前澤聡、バガリナオ・エピファニオ、吉村通、成田肇、鈴井良輔、隈井すみれ、白木杏奈、中田智彦、城所博之、夏目淳
  • 学会等名: 第65回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] Angelman症候群の歩行の特徴 三次元歩行解析を用いた検討 (2023)
  • 著者名/発表者名: 楢原翔、伊藤祐史、伊藤忠、白木杏奈、大野敦子、青木雄介、城所博之、服部文子、種村香里、杉浦英志、越知信彦、夏目淳
  • 学会等名: 第65回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] Levodopa on pathological gait in Dravet syndrome: a crossover randomized trial using three-dimensional gait analysis (2023)
  • 著者名/発表者名: Takeshi Suzuki, Jun Natsume, Yuji Ito, Tadashi Ito, Koji Noritake, Fumie Kinoshita, Tatsuya Fukasawa, Takeshi Tsuji, Kazuya Itomi, Hirokazu Kurahashi, Kazuo Kubota, Tohru Okanishi, Shinji Saito, Hideshi Sugiura, Hirohisa Watanabe, Yoshiyuki Takahashi, Hiroyuki Kidokoro
  • 学会等名: American Epilepsy Society Annual Meeting 2023
  • 国際学会
• [学会発表] Simultaneous EEG and fMRI analysis for the evaluation of epileptic focus and networks in post-encephalopathic epilepsy (2023)
  • 著者名/発表者名: Takamasa Mitsumatsu, Yuji Ito, Yuki Maki, Hiroyuki Yamamoto, Fumi Sawamura, Satoshi Maesawa, Epifanio Bagarinao, Tsu Yoshimura, Hajime Narita, Ryosuke Suzui, Sumire Kumai, Anna Shiraki, Tomohiko Nakata, Hiroyuki Kidokoro, and Jun Natsume
  • 学会等名: American Epilepsy Society Annual Meeting 2023
  • 国際学会
• [学会発表] Gait performance and dual-task cost in school-aged children with Down syndrome (2022)
  • 著者名/発表者名: Yuji Ito, Tadashi Ito, Atsuko Ohno, Tetsuo Kubota, Kaori Tanemura, Sho Narahara, Erina Kataoka, Reina Hyodo, Yuichiro Sugiyama, Tetsuo Hattori, Hiroyuki Kidokoro, Hideshi Sugiura, Koji Noritake, Jun Natsume, and Nobuhiko Ochi.
  • 学会等名: 第64回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] 先天異常症候群の歩行解析 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊藤祐史
  • 学会等名: 愛知県医療療育総合センター発達障害研究所・共同研究セミナー
  • 招待講演
• [学会発表] ウエスト症候群における視床・海馬・脳幹の関与：EEG-fMRIを用いた検討 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊藤 祐史、牧 祐輝、岡井 佑、バガリナオ エピファニオ、光松 孝真、澤村 文、前澤 聡、山本 啓之、中田 智彦、城所 博之、夏目 淳
  • 学会等名: 第25回日本ヒト脳機能マッピング学会