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二分脊椎症モデルSIP1ノックアウトマウスを用いた神経管閉鎖メカニズムの解析

研究課題

研究課題/領域番号 23791215
研究種目

若手研究(B)

配分区分基金
研究分野 小児科学
研究機関愛知県心身障害者コロニー発達障害研究所

研究代表者

西崎 有利子  愛知県心身障害者コロニー発達障害研究所, 周生期学部, リサーチレジデント (90378901)

研究期間 (年度) 2011 – 2012
研究課題ステータス 完了 (2013年度)
配分額 *注記
4,290千円 (直接経費: 3,300千円、間接経費: 990千円)
2012年度: 1,560千円 (直接経費: 1,200千円、間接経費: 360千円)
2011年度: 2,730千円 (直接経費: 2,100千円、間接経費: 630千円)
キーワードSIP1 / 神経管閉鎖 / 二分脊椎症 / Sip1 / BMP / Wnt-PCPパスウェー / 細胞極性
研究概要

神経管閉鎖障害を示すSIP1ノックアウトマウスを、二分脊椎症のモデル動物として解析し、神経管閉鎖障害のメカニズムを解析することを目的として研究を行った。SIP1ノックアウト胚では、細胞の収縮を担うべき分子が、神経管の収縮側への局在が観察されず、寸断化していることが明らかになった。また、正常胚では、神経管が閉じる背側部位に局所的に見られるBMPの入力シグナルが、SIP1ノックアウト胚では見られなかった。SIP1ノックアウト胚の一部の神経外胚葉は、上皮様の小疱が形成され、神経への分化にも異常が見られていた。本研究により、これまで知られていなかった二分脊椎症の発症原因の特定につながる成果が得られた。

報告書

(4件)
  • 2013 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2012 実施状況報告書
  • 2011 実施状況報告書
  • 研究成果

    (11件)

すべて 2014 2013 2012 その他

すべて 雑誌論文 (1件) (うち査読あり 1件) 学会発表 (6件) 備考 (4件)

  • [雑誌論文] SIP1 expression patterns in brain investigated by generating a SIP1-EGFP reporter knock-in mouse.2014

    • 著者名/発表者名
      Nishizaki, Y., Takagi, T., Matsui, F. and Higashi, Y.
    • 雑誌名

      Genesis

      巻: 52 号: 1 ページ: 56-67

    • DOI

      10.1002/dvg.22726

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] レポーターノックインマウスを用いたモワット・ウィルソン症候群の原因遺伝子SIP1の発現解析2013

    • 著者名/発表者名
      西崎有利子、高木豪、松井ふみ子、東雄二郎
    • 学会等名
      第36回日本分子生物学会
    • 発表場所
      神戸
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] モデルマウスを用いたモワット・ウィルソン症候群の病態形成の解析2013

    • 著者名/発表者名
      高木豪、西崎有利子、松井ふみ子、東雄二郎
    • 学会等名
      第36回日本分子生物学会
    • 発表場所
      神戸
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] レポーターノックインマウスを用いたモワット- ウィルソン症候群の原因遺伝子SIP1の発現解析2013

    • 著者名/発表者名
      西崎 有利子,高木 豪,松井 ふみ子,東 雄二郎
    • 学会等名
      第36回日本分子生物学会年会
    • 発表場所
      神戸ポートアイランド
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [学会発表] モデルマウスを用いたモワット・ウィルソン症候群の病態形成の解析2013

    • 著者名/発表者名
      高木 豪, 西崎 有利子, 松井 ふみ子, 東 雄二郎
    • 学会等名
      第36回日本分子生物学会年会
    • 発表場所
      神戸ポートアイランド
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [学会発表] δEF1/zeb1は下垂体後葉の形成に必須である (δEF1/zeb1 is Essential for Development of the Posterior Lobe of Pituitary)2012

    • 著者名/発表者名
      東雄二郎,高木豪,西崎有利子,松井ふみ子,中西圭子,時田義人
    • 学会等名
      第35回日本分子生物学会年会
    • 発表場所
      福岡
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] deltaEF1/zeb1 is Essential for Development of the Posterior Lobe of Pituitary2012

    • 著者名/発表者名
      Yujiro HIgashi, Tsuyoshi Takagi, Yuriko Nishizaki, Fumiko Matsui, Keiko Nakanishi, Yoshihito Tokita
    • 学会等名
      第35回日本分子生物学会年会
    • 発表場所
      福岡国際会議場、マリンメッセ福岡(福岡)
    • 関連する報告書
      2012 実施状況報告書
  • [備考]

    • URL

      http://www.inst-hsc.jp/d-perinatology/index.html

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [備考] 愛知県コロニー発達障害研究所 周生期学部

    • URL

      http://www.inst-hsc.jp/d-perinatology/index.html

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [備考] 愛知県心身障害者コロニー 発達障害研究所 周生期学部

    • URL

      http://www.inst-hsc.jp/d-perinatology/index.html

    • 関連する報告書
      2012 実施状況報告書
  • [備考]

    • URL

      http://www.inst-hsc.jp/d-perinatology/index.html

    • 関連する報告書
      2011 実施状況報告書

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公開日: 2011-08-05   更新日: 2019-07-29  

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