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表皮水疱症に対する造血幹細胞移植療法の確立

研究課題

研究課題/領域番号 24249062
研究種目

基盤研究(A)

配分区分補助金
応募区分一般
研究分野 皮膚科学
研究機関北海道大学

研究代表者

清水 宏  北海道大学, 医学(系)研究科(研究院), 教授 (00146672)

研究分担者 阿部 理一郎  北海道大学, 大学院医学研究科, 准教授 (60344511)
西江 渉  北海道大学, 北海道大学病院, 講師 (20443955)
藤田 靖幸  北海道大学, 北海道大学病院, 助教 (80374437)
秋山 真志  名古屋大学, 大学院医学系研究科, 教授 (60222551)
小島 勢二  名古屋大学, 大学院医学系研究科, 教授 (20313992)
連携研究者 中村 秀樹  北海道大学, 大学院医学研究科, 助手 (60435956)
研究期間 (年度) 2012-04-01 – 2015-03-31
研究課題ステータス 完了 (2014年度)
配分額 *注記
45,630千円 (直接経費: 35,100千円、間接経費: 10,530千円)
2014年度: 7,800千円 (直接経費: 6,000千円、間接経費: 1,800千円)
2013年度: 11,960千円 (直接経費: 9,200千円、間接経費: 2,760千円)
2012年度: 25,870千円 (直接経費: 19,900千円、間接経費: 5,970千円)
キーワード表皮水疱症 / 幹細胞移植 / 細胞療法 / 造血幹細胞移植 / iPS細胞 / 17型コラーゲン
研究成果の概要

表皮水疱症は,皮膚の中でも真皮-表皮境界部を構成する種々の蛋白の先天的欠損ないし構造異常により,機械的刺激によって水疱や潰瘍を形成する疾患である.このような重症な先天性皮膚疾患に対して近年、正常遺伝子を有する他者の細胞を患者に投与して欠損蛋白の産生を促す、細胞療法の有効性が検討されはじめている。本研究では、重症表皮水疱症に対する造血/間葉系幹細胞移植を目指すにあたり検討されるべき、マウスモデルによる条件検討、およびiPS細胞も含めた新規細胞療法の可能性について検証を行った。

報告書

(4件)
  • 2014 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2013 実績報告書
  • 2012 実績報告書
  • 研究成果

    (15件)

すべて 2015 2014 2013 2012

すべて 雑誌論文 (8件) (うち査読あり 8件、 オープンアクセス 1件、 謝辞記載あり 1件) 学会発表 (7件) (うち招待講演 4件)

  • [雑誌論文] Skipped exon in COL7A1 determines the clinical phenotypes of dystrophic epidermolysis bullosa.2015

    • 著者名/発表者名
      Toyonaga E, Nishie W, Komine M, Murata S, Shinkuma S, Natsuga K, Nakamura H, Ohtsuki M, Shimizu H.
    • 雑誌名

      British Journal of Dermatology

      巻: 172 号: 4 ページ: 1141-1144

    • DOI

      10.1111/bjd.13386

    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] An annexin A1-FPR1 interaction contributes to necroptosis of keratinocytes in severe cutaneous adverse drug reactions.2014

    • 著者名/発表者名
      Saito N, Qiao H, Yanagi T, Shinkuma S, Nishimura K, Suto A, Fujita Y, Suzuki S, Nomura T, Nakamura H, Nagao K, Obuse C, Shimizu H, Abe R.
    • 雑誌名

      Science Translational Medicine

      巻: 6 号: 245 ページ: 245-295

    • DOI

      10.1126/scitranslmed.3008227

    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Long-term follow-up of cultured epidermal autograft in a patient with recessive dystrophic epidermolysis bullosa2014

    • 著者名/発表者名
      Shinkuma S, Sawamura D, Fujita Y, Kawasaki H, Nakamura H, Inoie M, Nishie W, Shimizu H
    • 雑誌名

      Acta Derm Venereol

      巻: 94(1) 号: 1 ページ: 98-99

    • DOI

      10.2340/00015555-1592

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Stevens-Johnson syndrome/toxic epidermal necrolysis mouse model generated by using PBMCs and the skin of patients.2013

    • 著者名/発表者名
      Saito N, Yoshioka N, Abe R, Qiao H, Fujita Y, Hoshina D, Suto A, Kase S, Kitaichi N, Ozaki M, Shimizu H.
    • 雑誌名

      Journal of Allergy and Clinical Immunology

      巻: 131 号: 2 ページ: 434-441

    • DOI

      10.1016/j.jaci.2012.09.014

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2012 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Establishment of a novel experimental model of human angiosarcoma and a VEGF-targeting therapeutic experiment.2013

    • 著者名/発表者名
      Hoshina D, Abe R, Yoshioka N, Saito N, Hata H, Fujita Y, Aoyagi S, Shimizu H.
    • 雑誌名

      Journal of Dermatological Science

      巻: 70 号: 2 ページ: 116-122

    • DOI

      10.1016/j.jdermsci.2013.02.008

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Jacyk、Ken Natsuga、Hideyuki Ujiie、Hideki Nakamura、Masashi Akiyama、Hiroshi Shimizu2013

    • 著者名/発表者名
      Satoru Shinkuma、Wataru Nishie、 Witold K
    • 雑誌名

      A Novel Keratin 5 Mutation in an African Family with Epidermolysis Bullosa Simplex Indicates the Importance of the Amino Acid Located at the Boundary Site Between the H1 and Coil 1A Domains

      巻: 印刷中 号: 5 ページ: 585-587

    • DOI

      10.2340/00015555-1538

    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Conversion from human haematopoietic stem cells to keratinocytes requires keratinocyte secretory factors2012

    • 著者名/発表者名
      Fujita Y, Inokuma D, et al.
    • 雑誌名

      Clinical and Experimental Dermatology

      巻: (印刷中) 号: 6 ページ: 658-664

    • DOI

      10.1111/j.1365-2230.2011.04312.x

    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Type VII collagen deficiency causesdefective tooth enamel formation due to poor differentiation of ameloblasts2012

    • 著者名/発表者名
      Umemoto H, Akiyama M, Domon T, Nomura T, Shinkuma S, Ito K, Asaka T, Sawamura D, Uitto J, Uo M, Kitagawa Y, Shimizu H
    • 雑誌名

      Am J Pathol

      巻: 181 号: 5 ページ: 1659-71

    • DOI

      10.1016/j.ajpath.2012.07.018

    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] RNA recognition motif of LEMD3 as a key player in the pathogenesis of Buschke-Ollendorff syndrome.2015

    • 著者名/発表者名
      Takashima S, Fujita Y, Suzuki S, Saito N, Shinkuma S, Nomura T, Shimizu H.
    • 学会等名
      The 71st Annual Meeting of the Society for Investigative Dermatology
    • 発表場所
      Atlanta, US
    • 年月日
      2015-05-06 – 2015-05-09
    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
  • [学会発表] Highly prevalent SERPINB7 founder mutation causes pseudodominant inheritance pattern in Nagashima-type palmoplantar keratosis.2014

    • 著者名/発表者名
      Mizuno O, Nomura T, Suzuki S, Takeda M, Ohguchi Y, Fujita Y, Nishie W, Sugiura K, Akiyama M, Shimizu H
    • 学会等名
      The 44th European Society for Dermatological Research (ESDR) Annual Meeting
    • 発表場所
      Copenhagen, Denmark
    • 年月日
      2014-09-10 – 2014-09-13
    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
  • [学会発表] Epidermolysis bullosa in Japan: from bench to bedside.2014

    • 著者名/発表者名
      Fujita Y
    • 学会等名
      The 37th Kung-Sun Oh Memorial Lecture
    • 発表場所
      Yonsei University (Seoul, Korea)
    • 年月日
      2014-08-30
    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Novel strategies for the treatment of epidermolysis bullosa.2013

    • 著者名/発表者名
      Fujita Y
    • 学会等名
      The 1st Beijing International Forum of Pediatric Development.
    • 発表場所
      Beijing International Conference Center (Beijing, China)
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 表皮水疱症の病態と治療2012

    • 著者名/発表者名
      藤田靖幸
    • 学会等名
      第76回日本皮膚科学会東部支部学術大会
    • 発表場所
      ロイトン札幌(北海道)
    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Circulating stem cells and wounded skin in epidermolysis bullosa; possible role of chemokines in the recruitment of cells from bone marrow to skin.2012

    • 著者名/発表者名
      Yasuyuki Fujita
    • 学会等名
      The 37th Annual Meeting of the Japanese Society for Investigative Dermatology
    • 発表場所
      ロワジールホテル那覇(沖縄県)
    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 自家培養表皮移植を行い長期観察した 劣性栄養障害型表皮水疱症の1例2012

    • 著者名/発表者名
      藤田靖幸
    • 学会等名
      第42回日本創傷治癒学会
    • 発表場所
      かでる2・7(北海道)
    • 関連する報告書
      2012 実績報告書

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公開日: 2013-05-15   更新日: 2019-07-29  

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