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大脳皮質発達障害を基盤とする知的障害・自閉性障害の病態メカニズムの解明

研究課題

研究課題/領域番号 24390271
研究種目

基盤研究(B)

配分区分一部基金
応募区分一般
研究分野 小児科学
研究機関愛知県心身障害者コロニー発達障害研究所

研究代表者

永田 浩一  愛知県心身障害者コロニー発達障害研究所, 神経制御学部, 部長 (50252143)

研究分担者 山形 崇倫  自治医科大学, 医学部, 教授 (00239857)
原 明  岐阜大学, 医学(系)研究科(研究院), 教授 (10242728)
研究期間 (年度) 2012-04-01 – 2016-03-31
研究課題ステータス 完了 (2015年度)
配分額 *注記
17,940千円 (直接経費: 13,800千円、間接経費: 4,140千円)
2014年度: 5,200千円 (直接経費: 4,000千円、間接経費: 1,200千円)
2013年度: 5,980千円 (直接経費: 4,600千円、間接経費: 1,380千円)
2012年度: 6,760千円 (直接経費: 5,200千円、間接経費: 1,560千円)
キーワード自閉性障害 / 知的障害 / 大脳皮質構築 / 神経細胞 / 自閉性疾患 / 大脳皮質 / 大脳皮質発生 / セプチン
研究成果の概要

本研究において“発達障害の病因・病態分子解析バッテリー”を駆使した包括的な解析を遂行した。具体的には、マウス子宮内胎仔脳遺伝子導入法を用いて研究対象遺伝子の発現を抑制・促進し、大脳皮質発生期の神経細胞移動、軸索伸長、樹状突起網形成、細胞周期、海馬歯状回顆粒細胞の形態形成を観察すると共に、初代培養海馬神経細胞を用いたシナプス形態、生化学・分子細胞生物学的解析を加えた。上記の解析バッテリーを主軸に共同研究を効果的に運用し、知的障害・自閉性疾患の病態関連分子に関する具体的な研究成果を挙げることで臨床との連携を推進した。

報告書

(5件)
  • 2015 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2014 実績報告書
  • 2013 実績報告書
  • 2012 実績報告書
  • 研究成果

    (20件)

すべて 2015 2014 2012 その他

すべて 国際共同研究 (4件) 雑誌論文 (10件) (うち国際共著 1件、 査読あり 10件、 オープンアクセス 4件、 謝辞記載あり 3件) 学会発表 (6件) (うち国際学会 2件、 招待講演 4件)

  • [国際共同研究] Pohang University(韓国)

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
  • [国際共同研究] Duke-National University of Singapore(Singapore)

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
  • [国際共同研究] Pohang University(韓国)

    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
  • [国際共同研究] Duke-National University of Singapore(Singapore)

    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
  • [雑誌論文] Role of the cytoplasmic isoform of RBFOX1/A2BP1 in establishing the architecture of the developing cerebral cortex.2015

    • 著者名/発表者名
      Hamada N, Ito H, Iwamoto I, Morishita R, Tabata H, Nagata K-I
    • 雑誌名

      Molecular Autism

      巻: 6 号: 1 ページ: 56-56

    • DOI

      10.1186/s13229-015-0049-5

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書 2014 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Disrupted-in-schizophrenia 1 (DISC1) regulates dysbindin function by enhancing its stability.2015

    • 著者名/発表者名
      Lee S-A, Kim S-M, Suh B K, Sun H-Y, Park Y-U, Hong J-H, Park C, Nguyen M D, Nagata K, Yoo J-Y, Park S K
    • 雑誌名

      J. Biol. Chem.

      巻: 290 号: 11 ページ: 7087-7096

    • DOI

      10.1074/jbc.m114.614750

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] Role of an adaptor protein Lin-7B in brain development: possible involvement in autism spectrum disorders.2015

    • 著者名/発表者名
      Mizuno M, Matsumoto A, Hamada N, Ito H, Miyauchi A, Jimbo EF, Momoi MY, Tabata H, Yamagata T, Nagata K.
    • 雑誌名

      J Neurochem

      巻: 132 号: 1 ページ: 61-69

    • DOI

      10.1111/jnc.12943

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書 2014 実績報告書 2013 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Morphological characterization of mammalian Timeless in the mouse brain development.2015

    • 著者名/発表者名
      Inaguma Y, Ito H, Hara A, Iwamoto I, Matsumoto A, Yamagata T, Tabata H, Nagata K.
    • 雑誌名

      Neurosci Res

      巻: 92 ページ: 21-28

    • DOI

      10.1016/j.neures.2014.10.017

    • 関連する報告書
      2015 実績報告書 2014 実績報告書 2013 実績報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] Expression of Drebrin, an actin binding protein, in basal cell carcinoma, trichoblastoma and trichoepithelioma.2014

    • 著者名/発表者名
      Mizutani Y, Iwamoto I, Kanoh H, Seishima M and Nagata K.
    • 雑誌名

      Histol Histopathol

      巻: 29 ページ: 757-766

    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] SIL1, a causative cochaperone gene of Marinesco-Sjogren syndrome, plays an essential role in establishing the architecture of the developing cerebral cortex.2014

    • 著者名/発表者名
      Hamada N, Inaguma Y, Tabata H, Iwamoto I, Mizuno M, Nishimura YV, Ito H, Morishita R, Suzuki M, Ohno K, Kumagai T, Nagata K.
    • 雑誌名

      EMBO Mol Med.

      巻: 6 号: 3 ページ: 414-29

    • DOI

      10.1002/emmm.201303069

    • 関連する報告書
      2014 実績報告書 2013 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] LIN7A depletion disrupts cerebral cortex development, contributing to intellectual disability in 12q21-deletion syndrome.2014

    • 著者名/発表者名
      Matsumoto A, Mizuno M, Hamada N, Nozaki Y, Jimbo E, Momoi M, Nagata K, Yamagata T
    • 雑誌名

      PLOS ONE

      巻: 9 号: 3 ページ: e92695-e92695

    • DOI

      10.1371/journal.pone.0092695

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Establishment of an in vivo electroporation method into postnatal newborn neurons in the dentate gyrus.2014

    • 著者名/発表者名
      Ito H, Morishita R, Iwamoto I, Nagata K.
    • 雑誌名

      Hippocampus

      巻: 24 号: 12 ページ: 1449-1457

    • DOI

      10.1002/hipo.22325

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] Cell biological characterization of a multidomain adaptor protein, ArgBP2, in epithelial NMuMG cells, and identification of a novel short isoform.2012

    • 著者名/発表者名
      Murase K, Ito H, Kanoh H, Sudo K, Iwamoto I, Morishita R, Soubeyran P, Seishima M, Nagata K.
    • 雑誌名

      Med Mol Morphol.

      巻: 45 号: 1 ページ: 22-28

    • DOI

      10.1007/s00795-010-0537-9

    • NAID

      10030573597

    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Biochemical and morphological characterization of MAGI-1 in neuronal tissue.2012

    • 著者名/発表者名
      Ito H, Morishita R, Sudo K, Nishimura YV, Inaguma Y, Iwamoto I, Nagata KI.
    • 雑誌名

      J Neurosci Res

      巻: 90 号: 9 ページ: 1776-1781

    • DOI

      10.1002/jnr.23074

    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] Comprehensive approach to understand pathophysiological role of SIL1, a gene causing intellectual disability.2015

    • 著者名/発表者名
      Nagata K
    • 学会等名
      25th Meeting of International Society for Neurochemistry
    • 発表場所
      Cairns, Australia
    • 年月日
      2015-08-23
    • 関連する報告書
      2015 実績報告書 2014 実績報告書
    • 国際学会 / 招待講演
  • [学会発表] Comprehensive approach with an analytical battery to understand pathophysiological role of A2BP1/RBFOX1, a "hub" gene in the ASD gene transcriptome network2015

    • 著者名/発表者名
      Koh-ichi Nagata
    • 学会等名
      Keystone Symposia on Molecular and Cellular Biology
    • 発表場所
      Tahoe City, California, USA
    • 年月日
      2015-03-16 – 2015-03-20
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Comprehensive approach with an analytical battery to understand pathophysiological role of A2BP1/RBFOX1, a "hub" gene in the ASD gene transcriptome network2015

    • 著者名/発表者名
      Hamada N, Ito H, Tabata H, Nagata K
    • 学会等名
      Keystone Symposia on Molecular and Cellular BiologyPathways of Neurodevelopmental Disorders
    • 発表場所
      Tahoe City, California, USA
    • 年月日
      2015-03-16
    • 関連する報告書
      2014 実績報告書
    • 国際学会 / 招待講演
  • [学会発表] 自閉症スペクトラム障害の病態関連遺伝子の機能解析2014

    • 著者名/発表者名
      永田浩一
    • 学会等名
      第56回日本小児神経学会学術集会シンポジウム
    • 発表場所
      浜松
    • 年月日
      2014-05-29 – 2015-05-31
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Symposium "Molecular basis of schizophrenia: From the susceptibility genes"Analyses of a schizophrenia susceptibility gene product, Dysbindin, in spine morphogenesis.2012

    • 著者名/発表者名
      Nagata, K, Ito, H.
    • 学会等名
      The 11th Biennial Joint Meeting of APSN & JSN
    • 発表場所
      神戸国際会議場(Kobe)(招待講演)
    • 年月日
      2012-10-02
    • 関連する報告書
      2012 実績報告書
  • [学会発表] シンポジウム小児神経の「臨床」における「分子・形態」アプローチ;マリネスコ・シェーグレン症候群の原因遺伝子SIL1の分子形態学的解析2012

    • 著者名/発表者名
      永田浩一
    • 学会等名
      第44回日本臨床分子形態学会総会
    • 発表場所
      高知市文化プラザ(高知)(招待講演)
    • 関連する報告書
      2012 実績報告書

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公開日: 2012-04-24   更新日: 2022-01-31  

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