筋炎のデータベース構築と統合的多要因解析による病態解明と治療実態の検討

• 研究課題/領域番号: 24591289
• 研究種目: 基盤研究(C)
• 配分区分: 基金
• 応募区分: 一般
• 研究分野: 神経内科学
• 研究機関: 東京大学
• 研究代表者: 清水 潤 東京大学, 医学部附属病院, 講師 (40260492)
• 研究期間 (年度): 2012-04-01 – 2015-03-31
• 研究課題ステータス: 完了 (2014年度)
• 配分額: 5,330千円 (直接経費: 4,100千円、間接経費: 1,230千円); 2014年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円); 2013年度: 1,820千円 (直接経費: 1,400千円、間接経費: 420千円); 2012年度: 1,820千円 (直接経費: 1,400千円、間接経費: 420千円)
• キーワード: inflammatory myopathies / autoantibodies / histology / 筋炎 / 臨床分類 / 筋炎特異自己抗体 / 筋炎関連自己抗体 / 組織 / 統合的アプローチ / 臨床像 / 自己抗体 / 病理像 / 悪性腫瘍 / 網羅的解析 / 抗ミトコンドリア抗体 / 心筋障害 / 呼吸筋障害

研究成果の概要

本研究では、筋炎の臨床像、自己抗体、病理所見の関連を統合的に検討した。抗ミトコンドリア抗体陽性筋炎症例は、慢性経過で心合併症や慢性呼吸不全を合併しやすく肉芽腫性炎症と関連すること、血清中の抗Tif1γ抗体陽性例は、悪性腫瘍発見と時間的に密接に関係し筋組織所見として補体沈着を伴う筋束周辺部萎縮と関係すること、皮膚筋炎に特徴的な病理所見である筋束周辺部萎縮には抗Jo1、抗Tif1γ、抗Mi2抗体の合併頻度が高く、背景病態が単一ではないことが明らかになった。臨床像、筋炎自己抗体、筋炎の病理像の特徴を用いた統合的アプローチは筋炎の分類と病態解明に有用であることを明らかにした。

研究成果

• [雑誌論文] Sporadic late-onset nemaline myopathy as a rare cause of slowly progressive muscle weakness with young adult onset (2015)
  • 著者名/発表者名: Maeda MH, Ohta H, Izutsu K, Shimizu J, Uesaka Y
  • 雑誌名: Muscle Nerve 巻: 00 号: 5 ページ: 00-00
  • DOI: 10.1002/mus.24509
  • 査読あり / 謝辞記載あり
• [雑誌論文] Cerebral microbleeding in varicella-zoster viral meningitis: An early sign of vasculopathy? (2014)
  • 著者名/発表者名: Ohtomo R, Shirota Y, Iwata A, Shimizu J, Tsuji S.
  • 雑誌名: Neurology 巻: 82(9) 号: 9 ページ: 814-5
  • DOI: 10.1212/wnl.0000000000000165
• [雑誌論文] Successful Treatment of an Unresectable Inflammatory Myofibroblastic Tumor of the Frontal Bone Using a Cyclooxygenase-2 Inhibitor and Methotrexate (2013)
  • 著者名/発表者名: Fumiko Kusunoki-Nakamoto, Takashi Matsukawa, Masaki Tanaka, Toji Miyagawa, Tomotaka Yamamoto, Jun Shimizu, Masako Ikemura , Junji Shibahara, Shoji Tsuji
  • 雑誌名: Internal Medicine 巻: 52 号: 5 ページ: 623-628
  • DOI: 10.2169/internalmedicine.52.8785
  • NAID: 130003365922
  • ISSN: 0918-2918, 1349-7235
  • 査読あり
• [雑誌論文] Inflammatory myopathies associated with anti-mitochondrial antibodies. (2012)
  • 著者名/発表者名: Maeda MH, Tsuji S, Shimizu J.
  • 雑誌名: Brain 巻: 135 ページ: 1767-1777
  • 査読あり
• [雑誌論文] Aberrant expression of myogenin in inclusion body myositis: Immunohistochemical studies of transcription factors regulating myogenesis in inflammatory myopathies (2012)
  • 著者名/発表者名: Kubota A, Shimizu J, Iwata A, Tsuji S
  • 雑誌名: Clinical and Experimental Neuroimmunology 巻: 3 ページ: 129-137
  • 査読あり
• [雑誌論文] Increased gene dosage of myelin protein zero causes Charcot-Marie-Tooth disease. (2012)
  • 著者名/発表者名: Maeda MH, Mitsui J, Soong BW, Takahashi Y, Ishiura H, Hayashi S, Shirota Y, Ichikawa Y, Matsumoto H, Arai M, Okamoto T, Miyama S, Shimizu J, Inazawa J, Goto J, Tsuji S
  • 雑誌名: Ann Neurol 巻: 71 ページ: 84-92
  • 査読あり
• [学会発表] 筋炎特異的病理組織と筋電図 シンポジウム (2015)
  • 著者名/発表者名: 清水 潤
  • 学会等名: 第59回日本リウマチ学会総会・学術集会
  • 発表場所: 名古屋
  • 年月日: 2015-04-23 – 2015-04-25
  • 招待講演
• [学会発表] 筋炎の病理所見と自己抗体の関連の検討 シンポジウム (2014)
  • 著者名/発表者名: 清水 潤
  • 学会等名: 第55回日本神経学会学術大会
  • 発表場所: 福岡
  • 年月日: 2014-05-21 – 2014-05-24
  • 招待講演
• [学会発表] Diagnostic utility of p62 immunohistochemistry for differentiating s-IBM from PM (2014)
  • 著者名/発表者名: Ikenaga C, Shimizu J, Hida A,
  • 学会等名: American Academy of Neurology 66th Annual Meeting
  • 発表場所: Philadelphia
  • 年月日: 2014-04-26 – 2014-05-03
• [学会発表] Serum Cytokine Analysis in Idiopathic Inflammatory Myopathies Diagnosed on the Basis of Pathological Findings (2014)
  • 著者名/発表者名: Maeda M, Uesaka Y, Tsuji S, Shimizu J
  • 学会等名: American Academy of Neurology 66th Annual Meeting
  • 発表場所: Philadelphia
  • 年月日: 2014-04-26 – 2014-05-03
• [学会発表] Pathological changes of necrotizing autoimmune myopathy associated with anti-signal recognition particle antibody (2013)
  • 著者名/発表者名: Jun Shimizu, Meiko Hashimoto Maeda, Hidetoshi Date, Shoji Tsuji
  • 学会等名: 2013 American Academy of Neurology Annual Meeting
  • 発表場所: San Diego, USA
• [学会発表] Cardiac involvements in anti-mitochondrial antibody-positive myositis (2013)
  • 著者名/発表者名: Meiko Maeda, Yoshikazu Uesaka, Shoji Tsuji
  • 学会等名: 2013 American Academy of Neurology Annual Meeting
  • 発表場所: San Diego, USA
• [学会発表] Cardiac involvements in anti-mitochondrial antibody-positive myositis (2013)
  • 著者名/発表者名: Maeda M, Uesaka Y, Tsuji S, Shimizu J
  • 学会等名: American Academy of Neurology Annual Meeting
  • 発表場所: San Diego
• [学会発表] Pathological changes of necrotizing autoimmune myopathy associated with anti-signal recognition particle antibody (2013)
  • 著者名/発表者名: Shimizu J, Hashimoto Maeda M, Date H, Tsuji S
  • 学会等名: American Academy of Neurology Annual Meeting
  • 発表場所: San Diego
• [図書] 多発筋炎・皮膚筋炎の臨床 治療の進歩(解説/特集) (2012)
  • 著者名/発表者名: 清水 潤
  • 総ページ数: 4
  • 出版者: Clinical Neuroscience
• [図書] 多発筋炎・皮膚筋炎の臨床 筋生検と筋病理所見(解説/特集) (2012)
  • 著者名/発表者名: 前田明子、清水潤
  • 総ページ数: 4
  • 出版者: Clinical Neuroscience