研究課題
基盤研究(C)
先天代謝異常症ニーマン・ピック病C型の治療法として期待される2-hydroxypropyl-beta-cyclodextrin(HPBCD)の脳室内投与療法について精査した。病態マウスにてHPBCD脳室内投与は生存期間延長や小脳プルキンエ細胞数減少の抑制効果が見られた。この効果は病態発症前投与の方が優れていたが、発症後投与でも有意な効果を示した。in vitro試験において、HPBCDの至適投与濃度を明らかにし、また置換基の影響など化学的特性について評価した。更に、HPBCD投与患者においてHPBCDの薬物動態学的解析を行った。以上から、HPBCD療法の最適化に資する情報を得た。
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