• 研究課題をさがす
  • 研究者をさがす
  • KAKENの使い方
  1. 課題ページに戻る

2004 年度 実績報告書

Rett症候群の動物モデルにおける分子基盤の確立と遺伝子治療に関する研究

研究課題

研究課題/領域番号 14370255
研究機関久留米大学

研究代表者

松石 豊次郎  久留米大学, 医学部, 教授 (60157237)

研究分担者 山下 裕史朗  久留米大学, 医学部, 講師 (90211630)
古賀 靖敏  久留米大学, 医学部, 教授 (00225400)
小戝 健一郎  久留米大学, 高次脳疾患研究所, 教授 (90258418)
近藤 郁子  愛媛大学, 医学部・衛生学, 教授 (20110489)
高嶋 幸男  国際医療福祉大学, 大学院, 教授 (70038743)
キーワードRett症候群 / methyl-CpG-binding protein2 / モデル動物 / 遺伝子治療 / 再生医学
研究概要

Methyl-CpG-binding protein 2(MeCP2)はメチル化したDNAと結合し、遺伝子の発現を制御する遺伝子である。近年この遺伝子の変異がヒトのレット症候群(RTT)の原因である事が同定された。MeCP2 null mutationのhemizygousの雄(MeCp2^-/^y)およびheterozygous female(MeCP2^-/^+)マウスはRTT類似の神経症状を呈することが報告されているが現在までにRTTの有効な治療法はない。われわれはアデノウィルスペクターを用いてMeCP2^-/^yマウス17匹の両側線状体(被殻,淡蒼球)にAd.MeCP2を39日、40日目に注入し、行動評価を4日後,7日後におこなった。雄は40日〜50日の間に症状は進行し、多くは54日前に死亡した。行動観察はTotal square test,後方足立ち,dowel test, fecal boilの数、動き、groomingの時間、ワイアーにつかまっている時間、poleスコアなどでおこなった。female MeCP2^-/^+ miceのAd, MeCP2治療マウスはlocomotion activity(移動運動)の改善とwire suspension testの改善がみられた。また、マウスの自傷行為はMeCP2^-/^+マウスのほとんどで認められた。現在、論文提出中であるため、報告はこの範囲にとどめたい。またマウスのES細胞からの神経細胞分化誘導系においてMeCP2の役割,分子機能を解析中であり興味あるデータが集計されてきている。

  • 研究成果

    (15件)

すべて 2005 2004 2003 2002

すべて 雑誌論文 (14件) 産業財産権 (1件)

  • [雑誌論文] Methyl-CpG bining protein 2 gene (MECP2) variations in Japanese patients with Rett syndrome : pathological mutations and polymorphisms.2005

    • 著者名/発表者名
      Fukuda T, Yamashita Y, Matsuishi T
    • 雑誌名

      Brain and Development 27

      ページ: 211-217

  • [雑誌論文] Gene therapy eradicationg, distant disseminated micro metastases by optimal cytokine expression in the primary lesion only : Novel concepts for uccessful cytokine gene therapy.2004

    • 著者名/発表者名
      Nagano S, Kosai K
    • 雑誌名

      International Journal of Oncology 24

      ページ: 549-558

  • [雑誌論文] A definitive role of RhoC in metastasis of orthotopic lung cancer in mice2004

    • 著者名/発表者名
      Ikoma T, Kosai K
    • 雑誌名

      Clinical Cancer Research 10

      ページ: 1192-1200

  • [雑誌論文] Possible association between congenitall cytomegalovirus infection and autistic disorder2003

    • 著者名/発表者名
      Yamashita Y, Matsuishi T
    • 雑誌名

      Journal of Autism and Developmental Disorder 33

      ページ: 455-459

  • [雑誌論文] Effect of methylphenidate on dopamine/DARPP signallyng in adult, but not young mice2003

    • 著者名/発表者名
      Fukui R, Matsuishi T, Nishi A
    • 雑誌名

      Journal of Neurochemistry 87

      ページ: 1391-1401

  • [雑誌論文] Role of host angiotensin II type 1 receptor in tumor angiogenesis and growth.2003

    • 著者名/発表者名
      Egami K, Matsuishi T, Imaizumi T
    • 雑誌名

      Jornal of Clinical Investigation 112

      ページ: 67-75

  • [雑誌論文] Rett症侯群2003

    • 著者名/発表者名
      松石豊次郎
    • 雑誌名

      小児内科 35・増刊号

      ページ: 804-807

  • [雑誌論文] Patients with the R133C mutation : Is their phenotype different from patients with Rett syndrome with ther mutation?2003

    • 著者名/発表者名
      Leonard H, Matsuishi T, Yamashita Y
    • 雑誌名

      Journal of Medical Genetics 40

      ページ: 1-7

  • [雑誌論文] C-myc induces autophagy in rat 3Y1 fibroblast cells2003

    • 著者名/発表者名
      Tsuneoka M, Kosai K, Yamamoto A
    • 雑誌名

      Cell Structure and Function 28

      ページ: 195-204

  • [雑誌論文] An optimal therapeutic expression level is crucial for suicide gene therapy for hepatic metastatic cancer in mice2003

    • 著者名/発表者名
      Terazaki Y, Kosai K
    • 雑誌名

      Hepatology 37

      ページ: 155-163

  • [雑誌論文] Postinfarction treatment with an adenovirus vector expressing hepatocyte growth factor relieves chronic left ventricular remodeling and dysfunction in mice2003

    • 著者名/発表者名
      Li Y, Kosai K, Fujiwara H
    • 雑誌名

      Circulation 107

      ページ: 2499-2506

  • [雑誌論文] Myelin transcription factor 1 (MyT1) immuneoreactivity in infants with perivetricular Leukomalacia2003

    • 著者名/発表者名
      Hirayama A, Takashima S
    • 雑誌名

      Developmental Brain Reseach 140

      ページ: 85

  • [雑誌論文] Increased urine phenylethylamine after methylphenidate treatment in children with ADHD2002

    • 著者名/発表者名
      Kusaga A, Yamashita Y, Matsuishi T
    • 雑誌名

      Annuals of Neurology 52

      ページ: 371-374

    • 説明
      「研究成果報告書概要(和文)」より
  • [雑誌論文] Rett症候群 臨床徴候と遺伝子異常の相関 画像,臨床生化学からみた病態2002

    • 著者名/発表者名
      松石豊次郎, 山下裕史朗
    • 雑誌名

      脳と発達 34

      ページ: 207-210

  • [産業財産権] Rett症候群と治療する医薬2004

    • 発明者名
      小財 健一郎, 飯盛 健生, 松石 豊次郎
    • 産業財産権番号
      特願2004-328158
    • 出願年月日
      2004-11-11

URL: 

公開日: 2006-07-12   更新日: 2015-11-10  

サービス概要 検索マニュアル よくある質問 お知らせ 利用規程 科研費による研究の帰属

Powered by NII kakenhi