| 研究課題/領域番号 |
15K11364
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| 研究機関 | 大阪大学 |
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研究代表者 |
大川 玲奈 大阪大学, 歯学部附属病院, 講師 (80437384)
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| 研究分担者 |
仲 周平 岡山大学, 大学病院, 講師 (10589774)
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| 研究期間 (年度) |
2015-04-01 – 2018-03-31
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| キーワード | 低ホスファターゼ症 / 酵素補充療法 / 乳歯の早期脱落 / セメント質形成不全 / 骨系統疾患 / 骨形成不全症 |
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| 研究実績の概要 |
本研究は、歯科症状を随伴する骨系統疾患である骨形成不全症と低ホスファターゼ症の全国実態調査によって歯科データベースを作成し、歯科診療ガイドラインの策定を試みることを目的としている。また、低ホスファターゼ症モデルマウスにおける歯科的症状及び遺伝子治療がモデルマウスの歯科的症状に与える影響を解析する。さらに、低ホスファターゼ症において酵素補充療法がヒトの歯に与える効果を分析し、歯科的意義を明らかにしたいと考えている。
骨形成不全症については、全国実態調査を行い、その結果を論文発表した。
低ホスファターゼ症については、本院小児歯科において、罹患患児が３名が新規に追加され、このうち１名は歯科症状をきっかけに医科での低ホスファターゼ症の診断につながった。今年度は、計8名の低ホスファターゼ症罹患患児が当科を受診しているが、このうち、１名において永久歯の脱落を認め、脱落歯を詳細に分析したところ、セメント質形成不全だけでなく、象牙質形成不全、エナメル質形成不全を認めた。
また、低ホスファターゼ症モデルマウスにおいては、セメント質形成不全と歯槽骨の形成不全を認めたが、遺伝子治療によってこれらの歯科的症状が改善されたことから、低ホスファターゼ症における遺伝子治療の有効性が示され、このことを論文発表した。さらに、低ホスファターゼ症罹患患者への酵素補充療法の歯科的評価を開始した。
さらに、本年度は、生後すぐに酵素補充療法を開始した周産期重症型の２名の患児が新規に追加され、小児型患児１名の計３名の歯科的診査を行った。周産期重症型においては、乳歯の動揺を認めるものの、脱落は認めないことから、酵素補充療法が歯科的に有効である可能性がある。
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| 現在までの達成度 (区分) |
現在までの達成度 (区分)
2: おおむね順調に進展している
理由
当初の計画通り、骨形成不全症の全国実態調査、低ホスファターゼ症のモデルマウスの歯科的症状と遺伝子治療の歯科的効果について論文発表を終えることができた。
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| 今後の研究の推進方策 |
当初の計画通り推進していく予定である。
生後すぐに酵素補充療法が開始された低ホスファターゼ症周産期重症型の２症例について、その歯科症状をデータベースに追加し、学会発表や論文報告を通じて、広く世間に公表していく予定である。
また、低ホスファターゼ症において酵素補充療法がヒトの歯に与える効果について経時的評価を継続する予定である。
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