小児固形がん患者に対して包括的な認知機能評価と支援を行い、QOL向上を目指す研究

2023 年度 実績報告書

• 研究課題/領域番号: 18K07822
• 研究機関: 大分大学
• 研究代表者: 末延 聡一 大分大学, 医学部, 教授 (30253785)
• 研究分担者: 佐藤 聡美 聖路加国際大学, 専門職大学院公衆衛生学研究科(公衆衛生大学院), 准教授 (50597804) ; 瀧本 哲也 国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 研究所小児がん疫学臨床研究センター, 室長 (40393178) [辞退] ; 高野 政子 福岡国際医療福祉大学, 看護学部, 教授 (30316195) ; 井上 永介 昭和大学, その他部局等, 教授 (50528338) ; 佐藤 晋治 大分大学, 大学院教育学研究科, 教授 (90323237) ; 浦山 ケビン 国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 社会医学研究部, シニアフェロー (60726850) [辞退]
• 研究期間 (年度): 2018-04-01 – 2024-03-31
• キーワード: 小児AYA世代がん / 認知機能評価 / QOL / 長期フォローアップ / 就学・就労 / 行政 / がん教育

研究実績の概要

本研究は、小児がん・特に固形腫瘍の治療を受けた患者が治療終了または退院した後に良好なQOL（Quality of life）を得るために認知機能評価などの評価を実施し、その都度フィードバックすることが重要であるという仮説から治癒後も外来や定期入院時に適切な評価を継続し、学校や行政、また就業につながっているかを確認した。
2023年度の主な成果としては、小児がんサバイバーが行政や学校、医療従事者に何を求めるかについて疾患や治療、合併症などによって異なる事（Hiranoら、Pediatr Int.2023）、がん種によってトラウマからの回復が異なる事をPost Traumatic Growthスケールで評価した事（Suenobuら、論文執筆中）、身長の回復が治療内容で異なる事（Suenobuら、論文執筆中）またがんの初期治療時の副反応回避が治療成績をはじめとするQOLに大いに貢献する事を見出し、さらに、小児AYA世代の固形腫瘍である骨肉腫患者の認知機能における問題点を見出した（Sato Satomiら、Pediatr Int.2023）。井上永介は医療統計デザインの示唆を行い、また高野政子は看護教育における患者支援を中心に活動した。
さらに経時的にウエクスラー式の認知機能評価について標準化の重要性を鑑み、Webでの小児がん心理士研究会にてWISC-Vの勉強会や（佐藤聡美、末延聡一）、対面での講習会を開催した（佐藤晋治）。現在固形がん認知評価の事務局を聖路加国際病院佐藤研究室に置いており、この活動は日本小児がん研究グループ（JCCG）におけるモデルとなっている。

研究成果

• [雑誌論文] Abnormal bone marrow T1-weighted MRI images in a pediatric patient with acute lymphoblastic leukemia without peripheral blasts (2024)
  • 著者名/発表者名: Oyake Momoko、Hirakuni Yuka、Hirano Naoki、Suenobu Souichi、Ihara Kenji
  • 雑誌名: International Journal of Hematology 巻: 119 ページ: 107～108
  • DOI: 10.1007/s12185-023-03697-6
  • 査読あり
• [雑誌論文] Characteristic phenotypes of ADH5/ALDH2 deficiency during childhood (2024)
  • 著者名/発表者名: Matsumoto Mio、Oyake Momoko、Itonaga Tomoyo、Maeda Miwako、Suenobu Soichi、Sato Daichi、Sasahara Yoji、Mishima Hiroyuki、Yoshiura Koh-Ichiro、Ihara Kenji
  • 雑誌名: European Journal of Medical Genetics 巻: 69 ページ: 104939～104939
  • DOI: 10.1016/j.ejmg.2024.104939
  • 査読あり
• [雑誌論文] Predicting Long-Term Ventricular Arrhythmia Risk in Children with Acute Lymphoblastic Leukemia Using Normal Values of Ventricular Repolarization Markers Established from Japanese Cohort Study (2023)
  • 著者名/発表者名: Takeguchi Masahiro、Kusumoto Satoshi、Sekiguchi Kazuhito、Suenobu Souichi、Ihara Kenji
  • 雑誌名: Journal of Clinical Medicine 巻: 12 ページ: 4723～4723
  • DOI: 10.3390/jcm12144723
  • 査読あり
• [雑誌論文] Outcomes following induction failure in Japanese children with acute lymphoblastic leukemia (2023)
  • 著者名/発表者名: Imai Chihaya、Sato Atsushi、Hiwatari Mitsuteru、Shimomura Yasuto、Hori Toshinori、Suenobu Souichi、Imamura Toshihiko、Hara Junichi、Hasegawa Daisuke、Takahashi Hiroyuki、Moriya Kunihiko、Katayama Saori、Tomizawa Daisuke、Moritake Hiroshi、Taga Takashi、Horibe Keizo、Koh Katsuyoshi、Manabe Atsushi、Okamoto Yasuhiro
  • 雑誌名: International Journal of Hematology 巻: 118 ページ: 99～106
  • DOI: 10.1007/s12185-023-03600-3
  • 査読あり
• [雑誌論文] Nelarabine, intensive L-asparaginase, and protracted intrathecal therapy for newly diagnosed T-cell acute lymphoblastic leukaemia in children and young adults (ALL-T11): a nationwide, multicenter, phase 2 trial including randomisation in the very high-risk group (2023)
  • 著者名/発表者名: Sato Atsushi、Hatta Yoshihiro、Imai Chihaya、Oshima Koichi、Okamoto Yasuhiro、Deguchi Takao、Hashii Yoshiko、Fukushima Takashi、Hori Toshinori、Kiyokawa Nobutaka、Kato Motohiro、Saito Shoji、Anami Kenichi、Sakamoto Tatsuhiro、Kosaka Yoshiyuki、Suenobu Souichi、et al.
  • 雑誌名: The Lancet Haematology 巻: 10 ページ: e419～e432
  • DOI: 10.1016/S2352-3026(23)00072-8
  • 査読あり
• [雑誌論文] Impact of asparaginase discontinuation on outcomes of children with acute lymphoblastic leukaemia receiving the Japan Association of Childhood Leukaemia Study ALL‐02 protocol (2023)
  • 著者名/発表者名: Ishida Hisashi、Imamura Toshihiko、Tatebe Yasuhisa、Ishihara Takashi、Sakaguchi Kimiyoshi、Suenobu Souichi、Sato Atsushi、Hashii Yoshiko、Deguchi Takao、Takahashi Yoshihiro、Hasegawa Daiichiro、Miyamura Takako、Iguchi Akihiro、Kato Koji、Saito‐Moriya Akiko、Hara Junichi、Horibe Keizo
  • 雑誌名: British Journal of Haematology 巻: 201 ページ: 1200～1208
  • DOI: 10.1111/bjh.18745
  • 査読あり
• [雑誌論文] Acute myeloid leukemia associated with CHARGE syndrome (2023)
  • 著者名/発表者名: Shuto Marie、Hirano Naoki、Oguri Saori、Itonaga Tomoyo、Inoue Masanori、Suenobu Souichi、Ihara Kenji
  • 雑誌名: American Journal of Medical Genetics Part A 巻: 191 ページ: 878～881
  • DOI: 10.1002/ajmg.a.63087
  • 査読あり
• [雑誌論文] Multifaceted support for quality of life in childhood cancer survivors: Questionnaire survey (2023)
  • 著者名/発表者名: Hirano Naoki、Suenobu Souichi、Ihara Kenji
  • 雑誌名: Pediatrics International 巻: 65 ページ: e15706
  • DOI: 10.1111/ped.15706
  • 査読あり
• [雑誌論文] Selumetinib in Japanese pediatric patients with neurofibromatosis type 1 and symptomatic, inoperable plexiform neurofibromas: An open-label, phase I study (2023)
  • 著者名/発表者名: Suenobu Souichi、Terashima Keita、Akiyama Masaharu、Oguri Tomoyo、Watanabe Asako、Sugeno Masatoshi、Higashimori Mitsuo、So Karen、Nishida Yoshihiro
  • 雑誌名: Neuro-Oncology Advances 巻: 5 ページ: vdad054
  • DOI: 10.1093/noajnl/vdad054
  • 査読あり
• [雑誌論文] Neurocognitive outcomes of children with osteosarcoma treated with methotrexate (2023)
  • 著者名/発表者名: Shima Haruko、Sato Satomi、Takimoto Tetsuya、Sakai Michiko、Hashida Noriko、Isshiki Kyohei、Shimada Hiroyuki
  • 雑誌名: Pediatrics International 巻: 65 ページ: e15487
  • DOI: 10.1111/ped.15487
  • 査読あり
• [学会発表] 顔面神経麻痺を初発症状としたT細胞性急性リンパ性白血病の女児例 (2023)
  • 著者名/発表者名: 若山 愛海, 西林 隼人, 小宅 桃子, 平野 直樹, 末延 聡一, 井原 健二
  • 学会等名: 日本小児科学会大分地方会
• [学会発表] 小児期急性骨髄性白血病におけるH3K27me3の低下は高リスクであり特異的な遺伝子異常を示す (2023)
  • 著者名/発表者名: 後藤 洋徳, 末延 聡一, 古賀 友紀, 山本 俊亮, 長谷川 大一郎, 宇佐美 郁哉, 山森 彩子, 盛武 浩, 信澤 純人, 奥野 啓介ほか
  • 学会等名: 日本血液学会学術集会
• [学会発表] 本邦でのアスパラギナーゼに対するsilent inactivation発生率 ALL-ASP19 (2023)
  • 著者名/発表者名: 下之段 秀美, 石原 卓, 坂口 公祥, 岡本 康裕, 末延 聡一
  • 学会等名: 日本血液学会学術集会
• [学会発表] WISC‐Ⅴ～よりよい支援を求めて (2023)
  • 著者名/発表者名: 佐藤晋治、佐藤百合子
  • 学会等名: 日本学校心理士会大分支部2023年度第１回研修会
  • 招待講演
• [学会発表] 研究と支援の進捗状況報告（WISC-V） (2023)
  • 著者名/発表者名: 佐藤聡美
  • 学会等名: 小児がん心理士研修会
• [備考] 大分大学研究シーズ集：小児がんを克服するための研究
  • URL: https://www.ico.oita-u.ac.jp/seeds/seeds.php?no=137