定量的評価を用いた、早産児の縦断的な脳成熟パターンの同定

2023 年度 実績報告書

• 研究課題/領域番号: 18K15677
• 研究機関: 九州大学
• 研究代表者: 園田 有里 九州大学, 大学病院, 特任助教 (10813909)
• 研究期間 (年度): 2018-04-01 – 2024-03-31
• キーワード: 早産児 / MRI定量解析 / NIRS / 脳波定量的解析 / 脳成熟パターン

研究実績の概要

本研究の目的は、脳の機能的結合と脳体積のデータを統合させて脳の定量的評価を行い、早産児一人一人について、精度の高い脳成熟パターンを明らかにすることである。本研究では、早産児について26週から縦断的に早産児の脳の機能的結合を近赤外線スペクトロスコピー（NIRS）で計測を行い、かつNICU退院前に撮影したMRI画像を用いて脳体積解析を行う。それにより得られる脳成熟パターンに対して、ステロイドなど新生児の集中治療が与える影響を明らかにすれば、脳保護指向型の治療を開発することができる。さらに、退院後の発達障害の発症を予測する脳成熟パターンを明らかにすれば、リスクの高い早産児に対して早期発見・早期介入が可能になり、障害の予後を改善させることが期待できる。
令和3-4年度は、早産児43名について、MRIの3次元T1強調画像を用いて脳体積解析を行った。NIRSの予備的な解析も行った。早産児の対象症例については、脳損傷の少ない治療法（脳保護指向型治療）の開発を目指すために、NICU入院中における臨床プロフィールについて予備的な解析を行った。また、NICU退院後の発達検査の結果のデータ収集を行った。これにより新生児期の脳成熟パターンが、その後の発達障害の発症とどのように関連するかを前方視的に解析し、発達障害の早期発見の指標となりうるか検証することを目的とした。早産児のデータと比較する目的の正期産児についても同様に検証した。
実際にはNIRSの解析に時間を要し、脳成熟パターンの同定に苦慮した。そのため、同様に脳の機能的結合を評価する目的で正期産児のてんかん症候群の児について、脳の成熟過程を反映していると考えられる脳波パターンを見出し、脳波形状の定量的解析を行った。それにより年齢による脳波の形態的差異が明らかとなり、論文化した。発達期の脳の成熟過程を反映している可能性および、脳成熟パターンの病態解明に有用であると考えられた。

研究成果

• [雑誌論文] Progressive myoclonic epilepsy as an expanding phenotype of NGLY1-associated congenital deglycosylation disorder: A case report and review of the literature (2024)
  • 著者名/発表者名: Sonoda Y, Fujita A, Torio M, Mukaino T, Sakata A, Matsukura M, Yonemoto K, Hatae K, Ichimiya Y, Chong PF, Ochiai M, Wada Y, Kadoya M, Okamoto N, Murakami Y, Suzuki T, Isobe N, Shigeto H, Matsumoto N, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Eur J Med Genet 巻: 67 ページ: 104895
  • DOI: 10.1016/j.ejmg.2023.104895.
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] High-Titer Anti-ZSCAN1 Antibodies in a Toddler Clinically Diagnosed with Apparent Rapid-Onset Obesity with Hypothalamic Dysfunction, Hypoventilation, and Autonomic Dysregulation Syndrome (2024)
  • 著者名/発表者名: Tocan V, Nakamura-Utsunomiya A, Sonoda Y, Matsuoka W, Mizuguchi S, Muto Y, Hijioka T, Nogami M, Sasaoka D, Nagamatsu F, Oba U, Kawakubo N, Hamada H, Mushimoto Y, Chong PF, Kaku N, Koga Y, Sakai Y, Oda Y, Tajiri T, Ohga S.
  • 雑誌名: Int J Mol Sci 巻: 29 ページ: 2820
  • DOI: 10.3390/ijms25052820.
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] The Etiology and Outcome of Area Postrema Syndrome in Childhood: Two Cases and a Literature Review (2024)
  • 著者名/発表者名: Tomari Y, Igata Y, Chong PF, Kajiwara K, Hatai E, Sonoda Y, Oba U, Kaku N, Koga Y, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Pediatr Neurol 巻: 152 ページ: 11-15
  • DOI: 10.1016/j.pediatrneurol.2023.12.010.
  • 査読あり
• [雑誌論文] Persistent intracranial hyper-inflammation in ruptured cerebral aneurysm after COVID-19: case report and review of the literature (2024)
  • 著者名/発表者名: Chong PF, Higashi K, Matsuoka W, Arimura K, Sangatsuda Y, Iwaki K, Sonoda Y, Ichimiya Y, Kamori A, Kawakami A, Mizuguchi S, Kaku N, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: BMC Neurol 巻: 2 ページ: 17
  • DOI: 10.1186/s12883-023-03493-z.
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Pediatric leukemia and maternal occupational exposure to anticancer drugs: the Japan Environment and Children's Study (2024)
  • 著者名/発表者名: Yamamoto S, Sanefuji M, Suzuki M, Sonoda Y, Hamada N, Kato W, Ono H, Oba U, Nakashima K, Ochiai M, Kusuhara K, Koga Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Blood 巻: 25 ページ: 311-319
  • DOI: 10.1182/blood.2023021008.
  • 査読あり
• [雑誌論文] Divergent neurodevelopmental profiles of very-low-birth-weight infants. (2024)
  • 著者名/発表者名: Ogata R, Watanabe K, Chong PF, Okamoto J, Sakemi Y, Nakashima T, Ohno T, Nomiyama H, Sonoda Y, Ichimiya Y, Inoue H, Ochiai M, Yamashita H, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Pediatr Res 巻: 95 ページ: 233-240
  • DOI: 10.1038/s41390-023-02778-w.
  • 査読あり
• [雑誌論文] Heterogeneity and mitochondrial vulnerability configurate the divergent immunoreactivity of human induced microglia-like cells (2023)
  • 著者名/発表者名: Yonemoto K, Fujii F, Taira R, Ohgidani M, Eguchi K, Okuzono S, Ichimiya Y, Sonoda Y, Chong PF, Goto H, Kanemasa H, Motomura Y, Ishimura M, Koga Y, Tsujimura K, Hashiguchi T, Torisu H, Kira R, Kato TA, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Clin Immunol 巻: 255 ページ: 109756
  • DOI: 10.1016/j.clim.2023.109756.
  • 査読あり
• [雑誌論文] Prenatal metal levels and congenital anomalies of the kidney and urinary tract: The Japan Environment and Children's Study (2023)
  • 著者名/発表者名: Iwaya Y, Sanefuji M, Nishiyama K, Sonoda Y, Hamada N, Suga R, Ochiai M, Shimono M, Kusuhara K, Ohga S; Japan Environment and Children's Study Group.
  • 雑誌名: Sci Total Environ 巻: 10 ページ: 164356
  • DOI: 10.1016/j.scitotenv.2023.164356.
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Long-lasting pain and somatosensory disturbances in children with myelin oligodendrocyte glycoprotein antibody-associated disease (2023)
  • 著者名/発表者名: Ichimiya Y, Chong PF, Sonoda Y, Tocan V, Watanabe M, Torisu H, Kira R, Takahashi T, Kira JI, Isobe N, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Eur J Pediatr 巻: 182 ページ: 3175-3185
  • DOI: 10.1007/s00431-023-04989-z.
  • 査読あり
• [雑誌論文] Stroke in a protein C-deficient infant after stem cell transplant for CHARGE syndrome (2023)
  • 著者名/発表者名: Tanaka A, Sakaguchi Y, Inoue H, Egami N, Sonoda Y, Sonoda M, Ishimura M, Ochiai M, Hotta T, Uchiumi T, Sakai Y, Ohga S.
  • 雑誌名: Pediatr Blood Cancer 巻: 70 ページ: e30047
  • DOI: 10.1002/pbc.30047.
  • 査読あり
• [学会発表] 先天性心疾患のフォローアップ中に硬膜動静脈瘻と診断された21 trisomyの6歳女児 (2023)
  • 著者名/発表者名: 園田有里, 石倉稔也, 一宮優子, チョンピンフィー, 金政光, 本村良知, 平田悠一郎, 有村公一, 中溝 玲, 酒井康成, 大賀正一
  • 学会等名: 第65回日本小児神経学会学術集会