アジアにおける先天性多数歯欠損に関する遺伝学的調査

2010 年度 研究成果報告書

• 研究課題/領域番号: 19406031
• 研究種目: 基盤研究(B)
• 配分区分: 補助金
• 応募区分: 海外学術
• 研究分野: 矯正・小児系歯学
• 研究機関: 明海大学
• 研究代表者: 須田 直人 明海大学, 歯学部, 教授 (90302885)
• 研究分担者: 山城 隆 岡山大学, 大学院・医歯学総合研究科, 教授 (70294428) ; 三留 雅人 徳島大学, ヘルスバイオサイエンス研究部, 教授 (50261318) ; 福本 敏 東北大学, 歯学研究科, 教授 (30264253) ; 森山 啓司 東京医科歯科大学, 大学院・医歯学総合研究科, 教授 (20262206) ; 小川 卓也 東京医科歯科大学, 大学院・医歯学総合研究科, 助教 (50401360) ; 辻 美千子 東京医科歯科大学, 大学院・医歯学総合研究科, 助教 (90345281)
• 研究期間 (年度): 2007 – 2010
• キーワード: 先天性多数歯欠損 / 遺伝子変異 / PAX9 / MSX1

研究概要

歯の先天性欠損は、顎顔面領域の最も頻度が高い先天異常の一つである。欠損が多数歯にわたる場合は、咀嚼、発音、摂食といった口腔機能に重大な障害を引き起こし、患者のQOLに深刻な影響を与える。本研究の成果として特筆すべき点は、家族性多数歯欠損家系より同定されたPAX9の新規変異体321_322insGであり、この変異体のmRNAは、野生型mRNAと比較して半減期の短い不安定なものであった。

研究成果

• [雑誌論文] Familial Non-syndromic Oligodontia with a Novel Frame Shift Mutation of PAX9 is Related to Impaired RNA Stability. (2011)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Ogawa T, Kojima T, Saito C, Moriyama K.
  • 雑誌名: J Dent Res 90 ページ: 382-386
  • 査読あり
• [雑誌論文] Localization of heat shock protein 27 (hsp27) in the rat gingiva and its changes with tooth eruption. (2011)
  • 著者名/発表者名: Sasaki A, Yamada T, Inoue K, Momoi T, Tokunaga H, Sakiyama K, Kanegae H, Suda N, Amano O.
  • 雑誌名: Acta Histochem Cytochem 44 ページ: 17-24
  • 査読あり
• [雑誌論文] Systemic and maxillofacial characteristics of individuals affected by Beckwith-Wiedemann syndrome who have not received a glossectomy. (2011)
  • 著者名/発表者名: Kawafuji A, Suda N, Suzuki T, Ichikawa N, Kakara S, Baba Y, Ogawa T, Tsuji M, Moriyama K.
  • 雑誌名: Am J Orthod Dentfacial Orthop 139 ページ: 517-525
  • 査読あり
• [雑誌論文] Dilated capillaries, disorganized collagen fibers and differential gene expression in periodontal ligaments of hypomorphic fibrillin-1 mice. (2010)
  • 著者名/発表者名: Ganburged G, Suda N, Saito M, Yamazaki Y, Isokawa K, Moriyama K.
  • 雑誌名: Cell Tissue Res 341 ページ: 381-395
  • 査読あり
• [雑誌論文] Correlation between genotype and supernumerary tooth formation in cleidocranial dysplasia. (2010)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Hattori M, Kosaki K, Banshodani A, Kozai K, Tanimoto K, Moriyama K.
  • 雑誌名: Orthod Craniofac Res 13 ページ: 197-202
  • 査読あり
• [雑誌論文] A Mongolian patient with hypohidrotic ectodermal dysplasia with a novel P121S variant in EDARADD. (2010)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Bazar A, Bold O, Jigid B, Gardkhuu, A, Ganburged G, Moriyama K.
  • 雑誌名: Orthod Craniofac Res 13 ページ: 114-117
  • 査読あり
• [雑誌論文] Multidisciplinary management including endodontics, periodontics, orthodontics, anterior maxillary osteotomy and prosthetics in an adult case with a severe openbite. (2009)
  • 著者名/発表者名: Suda N ; Kawafuji K ; Moriyama K.
  • 雑誌名: Orthod Waves 68 ページ: 42-49
  • 査読あり
• [雑誌論文] Diagnosis of Russell-Silver syndrome by the combined bisulfate restriction analysis.denatuing high performance liquid chromatography assay. (2009)
  • 著者名/発表者名: Hattori M, Torii C, Yagihashi T, Izumi K, Suda N, Ohyama K, Takahashi T, Moriyama K, Kosaki K.
  • 雑誌名: Genet Test Mol Biomarkers 13 ページ: 623-630
  • 査読あり
• [雑誌論文] In vivo application of amelogenin suppresses root resorption. (2009)
  • 著者名/発表者名: Yagi Y, Suda N, Yamakoshi Y, Baba O, Moriyama K.
  • 雑誌名: J Dent Res 88 ページ: 176-181
  • 査読あり
• [雑誌論文] Human diseases accompanied with abnormal tooth roots. (2009)
  • 著者名/発表者名: Suda N. Moriyama K.
  • 雑誌名: Journal of Oral Bioscience 51 ページ: 199-204
  • 査読あり
• [雑誌論文] Marfan syndrome and its disorder in periodontal tissues. (2009)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Shiga M, Ganburged G, Moriyama K.
  • 雑誌名: J Exp Zoology 312B ページ: 1-7
  • 査読あり
• [雑誌論文] Characteristic phenotype of immortalized periodontal cells isolated from a Marfan syndrome type I patient. (2008)
  • 著者名/発表者名: Shiga M, Saito M, Hattori M, Torii C, Kosaki K, Kiyono T, Suda N.
  • 雑誌名: Cell Tissue Res 331 ページ: 461-472
  • 査読あり
• [雑誌論文] Comprehensive gene expression analysis in human periodontal ligaments of the mandibular third molars performing vertical movement and the maxillary second premolars with occlusal contact. (2008)
  • 著者名/発表者名: Suda N.
  • 雑誌名: Orthod Craniofac Res 11 ページ: 1-7
  • 査読あり
• [雑誌論文] Diversity of supernumerary tooth formation in siblings with cleidocranial dysplasia having identical mutation in RUNX2-Possible involvement of non-genetic or epigenetic regulation- (2007)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Hamada T, Hattori M, Torii C, KosakiK, Moriyama K.
  • 雑誌名: Orthod Craniofac Res 10 ページ: 222-225
  • 査読あり
• [雑誌論文] Bone morphogenetic protein rescues the lack of secondary cartilage in Runx2-deficient mice. (2007)
  • 著者名/発表者名: Fukuoka H, Shibata S, Suda N, Yamashita Y, Komori T.
  • 雑誌名: J Anat 211 ページ: 8-15
  • 査読あり
• [雑誌論文] Orthodontic Treatment of a Case of Stickler Syndrome. (2007)
  • 著者名/発表者名: Suda N, Handa S, Higashihori N, Ogawa T, Tsuji M, Ohyama K.
  • 雑誌名: Angle Orthod 77 ページ: 931-939
  • 査読あり
• [学会発表] Marfan症候群のモデルマウスに誘発した歯周疾患に対するAngiotensin II receptor blocker (Telmisartan)の薬理効果 (2010)
  • 著者名/発表者名: 須田直人, Ganburged G.
  • 学会等名: 第8回エラスチン研究会学術集会
  • 発表場所: 東京
  • 年月日: 20101203-20101204
• [学会発表] マルファン症候群の歯周疾患モデルにおけるAngiotensin II receptor blocker (Telmisartan)の薬理効果 (2010)
  • 著者名/発表者名: Ganburged G., 須田直人, 森山啓司
  • 学会等名: 第69回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 横浜
  • 年月日: 20100927-20100929
• [学会発表] Apert症候群型の変異FGFR2(S252W)とその可溶性変異体を過剰発現するトランスジェニックマウスの細胞生物学的解析 (2010)
  • 著者名/発表者名: 鈴木尋之, 須田直人, 志賀百年, 谷本幸穂, 中村正孝, 井関祥子, 森山啓司
  • 学会等名: 第69回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 横浜
  • 年月日: 20100927-20100929
• [学会発表] 当分野を受診したDown症候群患者に対する矯正歯科的アプローチ (2010)
  • 著者名/発表者名: 三上智彦, 森田淳平, 大隈瑞恵, 小川卓也、辻美千子, 須田直人, 森山啓司
  • 学会等名: 第69回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 横浜
  • 年月日: 20100927-20100929
• [学会発表] 当分野を受診したDown症候群患者の歯科臨床的特徴について-永久歯の異常に関する検討- (2010)
  • 著者名/発表者名: 大宅彩, 保田裕子, 渡辺千穂, 大隈瑞恵、小川卓也, 辻美千子, 須田直人, 森山啓司
  • 学会等名: 第69回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 横浜
  • 年月日: 20100927-20100929
• [学会発表] 当分野を受診したDown症候群患者の歯科臨床的特徴について-頭蓋顎顔面形態に関する検討- (2010)
  • 著者名/発表者名: 池田倫世, 伊藤洋介, 大隈瑞恵, 小川卓也、辻美千子, 須田直人, 森山啓司
  • 学会等名: 第69回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 横浜
  • 年月日: 20100927-20100929
• [学会発表] PAX9遺伝子に新規フレームシフト型変異を有する先天性多数歯欠損家系の解析 (2010)
  • 著者名/発表者名: 須田直人, 小川卓也, 小島拓, 斉藤力, 森山啓司
  • 学会等名: 第52回日本歯科基礎医学会学術大会
  • 発表場所: 東京
  • 年月日: 20100920-20100922
• [学会発表] Fibrillin-1 is indispensable for normal collagen fiber architecture and gene expression in periodontal ligament. (2010)
  • 著者名/発表者名: Suda N,, Ganburged G, Saito M, Yamazaki Y, Isokawa K, Moriyama K.
  • 学会等名: 10th Tooth morphogenesis and differentiation
  • 発表場所: Berlin, Germany
  • 年月日: 20100901-20100904
• [学会発表] Osteoblastic differentiation of transgenic mice overexpressing Apert syndrome-type mutant FGFR2 and its soluble form. (2010)
  • 著者名/発表者名: Suzuki H, Suda N, Shiga M, Nakamura M, Iseki S, Moriyama K
  • 学会等名: 10th Tooth morphogenesis and differentiation
  • 発表場所: Berlin, Germany
  • 年月日: 20100901-20100904
• [学会発表] Microfibril is essential for normal development of periodontal ligaments (PDLs). (2010)
  • 著者名/発表者名: Ganburged G, Suda N, Saito M, Yamazaki Y, Isokawa K, Moriyama K.
  • 学会等名: 88th General session of Internatinal Association for Dental Research.
  • 発表場所: Barcelona, Spain
  • 年月日: 20100714-20100717
• [学会発表] 下顎臼歯部歯槽骨切り術後にLeFort I型骨切り術と下顎枝矢状分割術を施行した下顎狭窄歯列を伴う顔面非対称症例 (2010)
  • 著者名/発表者名: 須田直人, 冨永直子, 新中康史, 天笠光雄, 森山啓司
  • 学会等名: 第20回日本顎変形症学会総会
  • 発表場所: 札幌
  • 年月日: 20100615-20100616
• [学会発表] EEC症候群患者における全身および顎顔面・口腔領域の異常に関する検討 (2010)
  • 著者名/発表者名: 阿彦希, 須田直人, 辻美千子, 小川卓也, 大隈瑞恵, 福岡裕樹, 岡村絵里花, 鈴木一史, 馬場祥行, 森山啓司
  • 学会等名: 第34回口蓋裂学会
  • 発表場所: 東京
  • 年月日: 20100527-20100528
• [学会発表] 新規細胞外マトリックスであるADAMTSL-5は歯根膜のマイクロフィブリル形成を促進する (2009)
  • 著者名/発表者名: 斉藤正寛, 須田直人, Ganburged G, 辻孝
  • 学会等名: 第7回エラスチン研究会学術集会
  • 発表場所: 北九州市
  • 年月日: 20091204-20091205
• [学会発表] 歯根膜に局在する弾性線維の機能解析に関するアプローチ (2009)
  • 著者名/発表者名: 須田直人, 志賀百年, Ganburged G、斉藤正寛, 山崎洋介, 磯川桂太郎, 森山啓司
  • 学会等名: 第7回エラスチン研究会学術集会
  • 発表場所: 北九州市
  • 年月日: 20091204-20091205
• [学会発表] Differential gene expression in periodontal ligament of mouse model of Marfan syndrome. (2009)
  • 著者名/発表者名: Ganburged G, Suda N, Saito M, Yamazaki Y, Isokawa K, Moriyama K.
  • 学会等名: 第74回口腔病学会学術大会
  • 発表場所: 東京
  • 年月日: 20091204-20091205
• [学会発表] COBRA-DHPLC法によるラッセルシルバー症候群の遺伝子診断システムの開発 (2009)
  • 著者名/発表者名: 服部架, 鳥居千春, 須田直人, 小崎健次郎, 森山啓司
  • 学会等名: 第68回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 福岡
  • 年月日: 20091116-20091118
• [学会発表] 先天性多数歯欠損症患者における永久歯の形成異常に関する報告 (2009)
  • 著者名/発表者名: 中澤祐紀, 須田直人, 森山啓司
  • 学会等名: 第68回日本矯正歯科学会
  • 発表場所: 福岡
  • 年月日: 20091116-20091118
• [学会発表] Apert症候群型変異FGFR2とその可溶性変異体を過剰発現するトランスジェニックマウス由来骨芽細胞の解析 (2009)
  • 著者名/発表者名: 鈴木尋之, 須田直人, 志賀百年, 井関祥子、森山啓司
  • 学会等名: 第51回日本歯科基礎医学会学術大会
  • 発表場所: 新潟
  • 年月日: 20090909-20090911
• [学会発表] Apert症候群型変異FGFR2とその可溶性変異体を過剰発現するトランスジェニックマウス由来骨芽細胞の分化形質 (2009)
  • 著者名/発表者名: 鈴木尋之, 須田直人, 志賀百年, 中村正孝, 井関祥子, 森山啓司
  • 学会等名: 第27回日本骨代謝学会
  • 発表場所: 大阪
  • 年月日: 20090723-20090725
• [図書] 医師・歯科医師のための口腔診療必携-困ったときのマニュアル・ヒント集-(高戸毅監修)東京 (2010)
  • 著者名/発表者名: 須田直人
  • 総ページ数: 59
  • 出版者: 金原出版
• [図書] マルファン症候群ガイドブック(沼部博直監修)(歯と歯周組織について)第2版 東京 (2008)
  • 著者名/発表者名: 須田直人, 大山紀美栄
  • 総ページ数: 168-189
  • 出版者: マルファンネットワークジャパン
• [図書] 歯科矯正学(相馬邦道ら編集)(不正咬合の原因(遺伝的要因と環境的要因))第5版 東京 (2008)
  • 著者名/発表者名: 須田直人, 森山啓司
  • 総ページ数: 85-87
  • 出版者: 医歯薬出版
• [図書] Characteristic origin and differentiation of condylar cartilage. Ten Cate's Oral histology: Development, Structure and Function, 7th edition (Nanci A, editor)Louis, MO, USA (2007)
  • 著者名/発表者名: 須田直人
  • 総ページ数: 361-363
  • 出版者: Elsevier, St