関節発生におけるヘパラン硫酸の役割の解明

2009 年度 自己評価報告書

• 研究課題/領域番号: 19791036
• 研究種目: 若手研究(B)
• 配分区分: 補助金
• 研究分野: 整形外科学
• 研究機関: 九州大学
• 研究代表者: 松本 嘉寛 九州大学, 大学病院, 助教 (10346794)
• 研究期間 (年度): 2007 – 2010
• キーワード: 関節発生 / ヘパラン硫酸

研究概要

遺伝性多発性外骨腫症(HereditaryMultipleExostoses ; HME)は、多発性に発症する外骨腫を特徴とする、常染色体優性の疾患である。HME家系の連鎖解析により、がヘパラン硫酸(Heparan Sulfate : HS)合成酵素であるExostosin(EXT)1が、HMEの原因遺伝子として同定された。
HME患者では骨関節の変形が高い頻度で見られる。そこで、四肢におけるEXT1コンディショナルノックアウトマウスを作製した結果、変異マウスは(1)関節の消失、(2)長軸方向の成長障害、(3)合短指症、などの表現型を示した。このように、HSは四肢発生の様々な側面において、決定的な役割を果たしていることが予想される。そこで本研究においては、変異マウスの示した異常の中で、関節の消失という表現型に注目し、その詳細を解析し、HSによる関節発生制御のメカニズムを検討することを目的とする

研究成果

• [雑誌論文] Outcome of osteoplastic laminotomy for excision of spinal cord tumors. (2009)
  • 著者名/発表者名: Matsumoto Y, et al, 他3名、1番目
  • 雑誌名: J Orthop Surg. 17 ページ: 275-279
  • 査読あり
• [雑誌論文] Does ossification of the posterior longitudinal ligament affect the neurological outcome after traumatic cervical cord injury (2009)
  • 著者名/発表者名: Okada S, Maeda T, Ohkawa Y, Harimaya K, Saiwai H, Kumamaru H, Matsumoto Y, Doi T, Ueta T, Shiba K, Iwamoto Y.
  • 雑誌名: Spine. 34 ページ: 1148-1152
  • 査読あり
• [雑誌論文] Heparan sulfate deficiency leads to Peters anomaly in mice by disturbing neural crest TGF-beta2 signaling. (2009)
  • 著者名/発表者名: Iwao K, Inatani M, Matsumoto Y, Ogata-Iwao M, Takihara Y, Irie F, Yamaguchi Y, Okinami S, Tanihara H
  • 雑誌名: J Clin Invest. 119 ページ: 1997-2008
  • 査読あり
• [雑誌論文] Intra-articular osteochondroma of the knee joint in a patient with hereditary multiple osteochondromatosis. (2007)
  • 著者名/発表者名: Matsumoto Y, Matsuda S, Matono K, Oda Y, Tsuneyoshi M, Iwamoto Y
  • 雑誌名: Fukuoka Igaku Zasshi. 98 ページ: 425-430
  • 査読あり
• [雑誌論文] Netrin-1/DCC signaling in commissural axon guidance requires cell-autonomous expression of heparan sulfate. (2007)
  • 著者名/発表者名: Matsumoto Y, Irie F, Inatani M, Tessier-Lavigne M, Yamaguchi Y
  • 雑誌名: J Neurosci 27 ページ: 4342-4350
  • 査読あり
• [雑誌論文] NG2 Proteoglycan Expression in Mouse Skin: Altered Postnatal Skin Development in the NG2 Null Mouse. (2007)
  • 著者名/発表者名: Kadoya K, Fukushi JI, Matsumoto Y, Yamaguchi Y, Stallcup WB
  • 雑誌名: J Histochem Cytochem 56 ページ: 295-303
  • 査読あり
• [学会発表] Essential role of heparan sulfate on axon guidance in developmental spinal cord (2007)
  • 著者名/発表者名: Yoshihiro Matsumoto, et al.
  • 学会等名: The 53th annual meeting of the Orthopaedic Research Society
  • 発表場所: San Diego, USA
  • 年月日: 2007-02-11
• [備考] 平成21年度日本対がん協会福岡県支部がん研究助成金