| 研究課題/領域番号 |
19K09864
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| 研究機関 | 金沢大学 |
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研究代表者 |
杉本 寿史 金沢大学, 附属病院, 講師 (20547179)
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| 研究期間 (年度) |
2019-04-01 – 2023-03-31
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| キーワード | 聴力 / 小動物用ABR |
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| 研究実績の概要 |
PAX2は眼，中枢神経および尿生殖器(腎，尿管，性器)の発生過程に関与し，その異常は同部位の形態・機能異常の原因となることが知られている。聴覚器の発生にかかわる遺伝子をも制御するため、その異常により感音難聴などの感覚器の先天異常を引き起こす。今回の研究でPAX２のヘテロ遺伝子異常により発症する腎コロボーマ症候群患者の内耳生理機能と形態異常を分析し、同時にPAX２ヘテロノックアウトマウスの聴覚器異常およびその脆弱性について解析する。研究計画は次の４段階ですすめる。第１段階：腎コロボーマ患者の聴力パターンの解析。第２段階：ヘテロノックアウトマウスの聴力の確認。第３段階：蝸牛の形態異常およびコルチ器の組織学的解析の両面から行う難聴の原因解明。第４段階：耳毒性薬物を用いた内耳脆弱性の検証。2020 年度は第２段階のタスクを行った。すなわち、PAX2およびKif26bヘテロノックアウトマウスの難聴パターンを小動物用ABRにて解析した。生後1～6ヶ月、7～9ヶ月、10～15ヶ月の3群に分類し、加齢による変化が存在するかどうか解析した。
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| 現在までの達成度 (区分) |
現在までの達成度 (区分)
2: おおむね順調に進展している
理由
実験はほぼ予定通り進んでいるため。
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| 今後の研究の推進方策 |
腎コロボーマ患者、PAX2およびKIF26bヘテロノックアウトマウスの内耳形態異常をCTスキャンにて解析する。また、ノックアウトマウスのコルチ器を組織学的手法にて解析する。まずヘテロノックアウトマウスの生後の内耳形態の観察を小動物用CTスキャン（Aloka Latheta LCT-200, Hitachi, Japan）にて撮像したのち、3D再構築ソフト(ZIO station with TXA version2.4.3.3)にて再構築して正常内耳形態と比較検討する。次に腎コロボーマ症候群患者の内耳形態をCTスキャンにて撮像し、正常蝸牛の所見と比較する。
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| 次年度使用額が生じた理由 |
コロナ禍のために予定していた学会出張が中止となったため。
次年度の学会出張費に加算する予定である。
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