先天性骨髄不全症候群の診断と造血細胞移植の開発

2012 年度 研究成果報告書

• 研究課題/領域番号: 20591262
• 研究種目: 基盤研究(C)
• 配分区分: 補助金
• 応募区分: 一般
• 研究分野: 小児科学
• 研究機関: 東海大学
• 研究代表者: 矢部 みはる 東海大学, 医学部, 准教授 (40172514)
• 研究分担者: 矢部 普正 東海大学, 医学部, 准教授 (70220217) ; 加藤 俊一 東海大学, 医学部, 教授 (70096212)
• 研究期間 (年度): 2008 – 2012
• キーワード: 先天性骨髄不全 / 造血細胞移植 / Fanconi貧血 / 遺伝子診断 / 発癌 / 妊孕能

研究概要

2013年3月までに213例の骨髄不全症の解析を行い、うちFanconi貧血(FA)95例を染色体分析および遺伝子検査で診断した。他の先天性骨髄不全症は41例で、Diamond-Blackfan貧血 5例、先天性角化不全症3例、33例は分類不能型であった。造血細胞移植はFAで89例、他のCBMFSでは27(他)に行われ、ともにフルダラビンを前処置に含む前処置で良好な成績が期待された。

研究成果

• [雑誌論文] Matched sibling donor stem cell transplantation for Fanconi anemia patients with T-cell somatic mosaicism (2012)
  • 著者名/発表者名: Yabe M, Shimizu T, Morimoto T, Koike T, Takakura H, Tsukamoto H, Muroi K, Oshima K, Asami K, Takata M, Yamashita T, Kato Sand Yabe H
  • 雑誌名: Pediatric Transplant 巻: 16 ページ: 340-345
  • 査読あり
• [雑誌論文] Successful allo-HSCT with a minimal myeloablative conditioning regimen in an adult patient with Fanconi's anemia (2012)
  • 著者名/発表者名: Maekawa K, Yoshimitu M, Fujiwara H, Matsushita K, Kawada H, Hamada H, Suzuki S, Uozumi K, Ohtsuka M, Hanada S, Yabe M, Yab e H and Arima N
  • 雑誌名: Bone Marrow Transplantation 巻: 47 ページ: 159-160
  • 査読あり
• [雑誌論文] High incidence of radiation-induced cavernous hemangioma in long-term survivors who underwent hematopoietic stem cell transplantation with radiation therapy during childhood or adolescence (2012)
  • 著者名/発表者名: Koike T, Yanagimachi N, Ishiguo H, Yabe H, Yabe M, MorimotoT, Shimizu T, Takakura H and Kato S
  • 雑誌名: Biol Blood Marrow Transplant 巻: 18 ページ: 1119-1127
  • 査読あり
• [雑誌論文] Decreased serum testosterone levels in long-term adult survivors with fatty liver after childhood stem cell transplant (2012)
  • 著者名/発表者名: Hyodo H, Ishiguro H, Tomita Y, Takakura h, Koike T, Shimizu T, Morimoto T, Yabe H, Yabe M, Kojima SI, Shiraishi k, Minemura T and Kato S.
  • 雑誌名: Biol Blood Marrow Transplant 巻: 18 ページ: 1090-1098
  • 査読あり
• [雑誌論文] High incidence of fatty liver and insulin resistance in long-term adult survivors of childhood SCT (2011)
  • 著者名/発表者名: Tomita Y, Ishiguro H, Yasuda Y, Hyodo H, Koike T, Shimizu T, Morimoto T, Hattori K, Matsumoto M, Inoue H, Yabe H, Yabe M, Shinohara O, Minemura T and Kato S.
  • 雑誌名: Bone Marrow Transplantation 巻: 46 ページ: 416-425
  • 査読あり
• [雑誌論文] Alternative donor marrow transplantation in children with aplasic anemia using low-dose irradiation and fludarabine-based conditioning (2011)
  • 著者名/発表者名: M Yabe, T Shimizu, T Morimoto, T Koike, H Takakura, E Suganuma, N Sugiyama, S Katoand H Yabe
  • 雑誌名: Bone Marrow Transplantation 巻: 46 ページ: 1023-1025
  • 査読あり
• [雑誌論文] Rapid improvement of life-threatening capillary leak syndrome after stem cell transplantation by bevacizumab (2010)
  • 著者名/発表者名: Yabe H, Yabe M, Koike T, Shimizu T, Morimoto T and Kato S.
  • 雑誌名: Blood. 巻: 115 ページ: 2723-272
  • 査読あり
• [雑誌論文] Fertility recovery and pregnancy after allogeneic hematopoietic stem cell transplantation in Fanconi anemia patients (2010)
  • 著者名/発表者名: abhan SK, Bitencourt M, Duval M, Abecasis M, Dufour C, Boudjedir K, Rocha V, Socie' G, Passweg J, Goi K, Sanders J, Snowden J, Yabe H, Pasquini R, Gluckman E
  • 雑誌名: Haematologica 巻: 95 ページ: 1783-1787
  • 査読あり
• [雑誌論文] Natural pregnancy and delivery after unrelated bone marrow transplantation using fludarabine-based regimen in a Fanconi anemia patient (2010)
  • 著者名/発表者名: Yabe H, Koike T, Shimizu T, Ishiguro H,, Kato S and Yabe M
  • 雑誌名: Int J Hemato 巻: 91 ページ: 351
  • 査読あり
• [雑誌論文] Fanconi anemia in infancy: report of hematopoietic stem cell transplantation to a 13-month-old patient (2009)
  • 著者名/発表者名: Oshima K, Kikuchi A, Mochizuki S, Toyama D, Uchisaka N, Yabe M, Hanada R
  • 雑誌名: Int J Hematol 巻: 89 ページ: 722-723
  • 査読あり
• [学会発表] Hematopoietic stem cell transplantation for Fanconi Anemia patients in Japan: An analysis of the registry data (2012)
  • 著者名/発表者名: Yabe M, Takahashi Y, Inagaki J, Koh K, Endo M, Kawa K, Kato K, Sakamaki H, Atsuta Y, Yabe H
  • 学会等名: 24th Annual Fanconi Anemia Research Fund Scientific Symposium
  • 発表場所: Denver, USA
  • 年月日: 20120900
• [学会発表] A fludarabine-based conditioning for alternative donor haematopoietic stem cell transplantation in inherited bone marrow failure syndrome (2012)
  • 著者名/発表者名: M Yabe, H Yabe, T Shimizu, T Morimoto, T Koike, H Takakura, K Ohtsubo, A Fukumura, T Morimoto, H Yoshida, Y Ohtsuka, M Shiomi, S Kato.
  • 学会等名: 38thAnnual Meeting of the European Group for Blood and Marrow Transplantation
  • 発表場所: Geneva
  • 年月日: 20120800
• [学会発表] Clonal chromosomal aberration in Fanconi anemia patients with myelodysplasia. (2011)
  • 著者名/発表者名: Yabe M, Yabe H, Shimizu T, Morimoto T, Koike T, Takakura H, Otsubo K and Kato S
  • 学会等名: 23rdAnnual Fanconi Anemia Research Fund Scientific Symposium
  • 年月日: 20111000
• [学会発表] Endocrine function in Japanese Fanconi anemia patients. (2011)
  • 著者名/発表者名: Yabe H, Koike T, Otsubo K, Morimoto T, Shimizu T, Takakura H, Kato S and Yabe M
  • 学会等名: 23rdAnnual Fanconi Anemia Research Fund Scientific Symposium.
  • 年月日: 20111000
• [学会発表] Cancer after Stem Cell Transplantation in Japanese Faconi anemia Patients (2010)
  • 著者名/発表者名: Yabe M
  • 学会等名: 22ndAnnual Fanconi Anemia Research Fund Scientific Symposium
  • 年月日: 20101000
• [図書] Fanconi貧血 血液症候群(第2版) (2013)
  • 著者名/発表者名: 矢部みはる
  • 総ページ数: 13-17
  • 出版者: 日本臨床社
• [図書] 小児疾患診療のための病態生理 「Fanconi貧 血 」 (2009)
  • 著者名/発表者名: 矢部みはる
  • 総ページ数: 1178-1182
  • 出版者: 東京医学社