西ニューギニア地域における神経変性疾患の実態に関する縦断的研究

2012 年度 研究成果報告書

• 研究課題/領域番号: 21256005
• 研究種目: 基盤研究(A)
• 配分区分: 補助金
• 応募区分: 海外学術
• 研究分野: 神経内科学
• 研究機関: 総合地球環境学研究所
• 研究代表者: 奥宮 清人 総合地球環境学研究所, 研究部, 准教授 (20253346)
• 研究分担者: 松林 公蔵 京都大学, 東南アジア研究所, 教授 (70190494) ; 葛原 茂樹 鈴鹿医療科学大学, 保健衛生学部医療福祉学科, 教授 (70111383) ; 小久保 康昌 三重大学, 医学(系)医学科(研究院), 講師 (60263000) ; 和田 泰三 京都大学, 東南アジア研究所, 特任准教授 (90378646) ; SAZ E Garcia Del 高知大学, 人文社会科学部門, 助教 (20294829) ; 瀬口 春道 神戸女子大学, 健康福祉学部, 教授 (90030866) ; 冨本 秀和 三重大学, 医学(系)医学科(研究院), 教授 (80324648) ; 大崎 康史 高知大学, 医歯学系, 助教 (20294829) ; 山内 太郎 北海道大学, 医学部保健科学研究院, 准教授 (70345049)
• 連携研究者: 大西 秀之 同志社女子大学, 現代社会学部, 准教授 (60414033)
• 研究期間 (年度): 2009 – 2012
• キーワード: 神経変性疾 / パーキンソン症候 / 運動ニューロン疾患

研究概要

パプアの神経難病の症例を縦断的に診察した。1、運動ニューロン疾患29人、そのうち下位運動ニューロン疾患2人、筋萎縮性側索硬化症(probable-definite ALS:17人,possible ALS:10人、そのうち認知症を合併する筋萎縮性側索硬化症3人であった。2、パーキンソニズムとALSの合併例が13人(そのうち、認知症を合併する者5人)、3、パーキンソン症候群が19人(そのうち、認知症を合併する者1人)、4、Poliomyeloradiculitis2人、5、Doparesponsive dystonia1人の合計64人であった。以上より、西ニューギニア地域の神経難病は、現在も多発しており、また、パーキンソニズムと運動ニューロン疾患と認知症のさまざまな組み合わせの臨床型を示し、個人内で経過中にパーキンソニズムにALSの合併の進展を認めたり、家族内発症をみたことより、紀伊やグアムの神経難病と類似の病態である可能性が高くなった。上記64症例のうち、特に特徴的な症例として、probable-definite ALS、ALSとパーキンソニズム合併例、認知症の合併例をとりあげると、33症例を認めた。

研究成果

• [雑誌論文] 西ニューギニアの神経難病多発地域を歩く-第2報-辺境のジャングル・共同体・現代医学- (2013)
  • 著者名/発表者名: 平田温、奥宮清人、松林公蔵、稲村哲也、M.B.インドラジャヤ、葛原茂樹、石本恭子、木村友美、今井必生、陳蚊玲、瀬口春道、エヴァ・ガルシア・デル・サス、藤澤道子
  • 雑誌名: ヒマラヤ学誌 巻: 14 ページ: 217-227
  • 査読あり
• [雑誌論文] インドネシア・パプア州低地バデにおける暮らしと文化-文化人類学と医療調査の連携を探る予備的研究- (2013)
  • 著者名/発表者名: 稲村哲也、木村友美、石本恭子、奥宮清人、平田温、松林公蔵、今井必生、陳蚊玲、葛原茂樹、瀬口春道、エヴァ・ガルシア、藤澤道子.
  • 雑誌名: ヒマラヤ学誌 巻: 14 ページ: 228-241
  • 査読あり
• [雑誌論文] 開発途上地域における糖尿病にみる健康教育の重要性-インドネシア・パプア州での症例より- (2013)
  • 著者名/発表者名: 木村友美、石本恭子、稲村哲也、陳政玲、今井必生、平田温、葛原茂樹、瀬口春道、エヴァ・ガルシア、藤澤道子、松林公蔵、奥宮清人
  • 雑誌名: ヒマラヤ学誌 巻: 14 ページ: 211-216
  • 査読あり
• [雑誌論文] Long-term care prevention project in Japan (2013)
  • 著者名/発表者名: Fukutomi E, Kimura Y, Wada T, Okumiya K, Nlatsubayashi K.
  • 雑誌名: Lancet 巻: 12 ページ: 381
• [雑誌論文] VPS35 mutation in Japanese patients with typical Parkinson' s disease (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Mov Disord 巻: 27(11) ページ: 1413-7
  • DOI: doi: 10. 1002/mds. 25145.
• [雑誌論文] Correlation of systolic blood pressure with age and body mass index in native Papuan populations (2012)
  • 著者名/発表者名: Fujisawa M, Okumiya K
  • 雑誌名: Hypertens Res. 巻: 35(9) ページ: 959-60
  • DOI: D01:10.1038/hr.2012.106. Epub 2012 Jul 12
  • 査読あり
• [雑誌論文] α-Synuclein pathology in the amyotrophic lateral sclerosis/parkinsonism dementia complex in the Kii Peninsula (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: J Neuropathol Exp Neurol. 巻: 71(7) ページ: 625-30
  • 査読あり
• [雑誌論文] VPS35 mutation in Japanese patients with typical Parkinson' s disease. (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S,
  • 雑誌名: Mov Disord 巻: 27(11) ページ: 1413-7
  • 査読あり
• [雑誌論文] Analyses of the MAPT, PGRN, and C9orf72 mutations in Japanese patients with FTLD, PSP, and CBS (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Parkinsonism Relat Disord
  • 査読あり
• [雑誌論文] Mutational analysis of familial and sporadic amyotrophic lateral sclerosis with OPTN mutations in Japanese population (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Amyotroph Lateral Scler 巻: 13(6) ページ: 562-6
  • 査読あり
• [雑誌論文] C90RF72 Repeat Expansion in Amyotrophic Lateral Sclerosis in the Kii Peninsula of Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Arch Neurol 巻: 69(9) ページ: 1154-8
  • 査読あり
• [雑誌論文] An increase in ALS incidence on the Kii Peninsula, 1960-2009: a possible link to change in drinking water source (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Amyotroph Lateral Scler 巻: 13(4) ページ: 347-50
  • 査読あり
• [雑誌論文] ALS-parkinsonism-dementia complex of Kii and other related diseases in Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Kuzuhara S
  • 雑誌名: Parkinsonism Relat Disord 巻: Suppl 1 ページ: S190-1
• [雑誌論文] Cardiac ^<123>I-meta-iodobenzylguanidine scintigraphy in patients with amyotrophic lateral sclerosis and parkinsonism-dementia complex of the Kii peninsula, Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Nomura Y, Morimoto S, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Parkinsonism Relat Disord 巻: 18 ページ: 306-8
  • DOI: doi: 10. 1016/ j. parkreldis. 2011. 08. 005.
  • 査読あり
• [雑誌論文] PLA2G6 variant in Parkinson' s disease (2011)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: J Hum Genet 巻: 56 (5) ページ: 401-3
  • DOI: doi : 10. 1038/ jhg. 2011. 22. 455-460
• [雑誌論文] Prevalence of Parkinson' s disease and atypical parkinsonian syndromes in a rural Japanese district (2011)
  • 著者名/発表者名: 0saki Y, Morita Y, Kuwahara T, Miyano I, Doi Y
  • 雑誌名: Acta Neurol Scand 巻: 124 (3) ページ: 182-7
  • DOI: doi: 10. 1111/ j. 1600-0404. 2010. 01442. x.
• [雑誌論文] (2011)
  • 著者名/発表者名: Yata K, Oikawa S, Sasaki R, Shindo A, Yang R, Murata M, Kanamaru K, Tomimoto H.
  • 雑誌名: Brain Res 巻: 1410 ページ: 12-23
  • DOI: doi: 10. 1016/ j. brainres. 2011. 06. 064.
• [雑誌論文] Angiogenic and vasoprotective effects of adrenomedullin on prevention of cognitive decline after chronic cerebral hypoperfusion in mice (2011)
  • 著者名/発表者名: Tomimoto H
  • 雑誌名: Stroke 巻: 42(4) ページ: 1122-8
  • DOI: doi10.1161/STROKEAHA.110.603399.
• [雑誌論文] グアムと紀伊半島にみられるparkinsonism-ALS-dementia複合 (2011)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹
  • 雑誌名: 日本臨牀(増刊号10認知症学下) 巻: 69 ページ: 455-460
• [雑誌論文] 血管性パーキンソニズム (2011)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹
  • 雑誌名: 日本臨牀(増刊号10認知症学下) 巻: 69 ページ: 335-338
• [雑誌論文] 牟婁病-紀伊ALS・パーキンソン・認知症複合(特集:続・日本人の発見した神経疾患) (2011)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹
  • 雑誌名: Brain Nerve 巻: 63(2) ページ: 119-129
• [雑誌論文] Controversyパーキンソン病の薬物治療はできるだけ早く始める方がよい (2011)
  • 著者名/発表者名: 大崎康史
  • 雑誌名: NO.MDSJ Letters 巻: 4 ページ: 1-3
• [雑誌論文] パーキンソン病患者のQOLと予後 (2011)
  • 著者名/発表者名: 大崎康史
  • 雑誌名: CLINICAL NEURO SCIENCE 巻: 29 ページ: 514-515
• [雑誌論文] No evidence for pathogenic role of GIGYF2 mutation in Parkinson disease in .Tapanese patients (2010)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Neurosci Lett
• [雑誌論文] Higher-dose glutathione therapy for Parkinson' s disease in Japan: is it really safe? (2010)
  • 著者名/発表者名: Naito Y, Matsuo K, Kokubo Y, Narita Y, Tomimoto H
  • 雑誌名: Mov Disord. 巻: 25(7) ページ: author reply 962-3
  • DOI: doi: 10. 1002/mds. 23022.
• [雑誌論文] Changes in the incidence and clinical features of ALS in the Koza, Kozagawa, and Kushimoto area of the Kii Peninsula--from the 1960s to the 2000s (follow-up study). (2010)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Brain Nerve 巻: 62(1) ページ: 72-80
• [雑誌論文] No evidence for pathogenic role of GIGYF2 mutation in Parkinson disease in Japanese patients (2010)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Neurosci Lett
  • 査読あり
• [雑誌論文] Painful neck on rotation: diagnostic significance for crowned dens syndrome (2010)
  • 著者名/発表者名: Kuzuhara S
  • 雑誌名: J Neurol 巻: 257(1) ページ: 132-5
  • 査読あり
• [雑誌論文] 17th Symposium on the Treatment of Parkinson' s Disease. September 27, 2008, Tokyo. Foreword (2009)
  • 著者名/発表者名: Kuzuhara S, Takahashi R
  • 雑誌名: J Neurol 巻: 256 Suppl 3 ページ: 269
  • 査読あり
• [雑誌論文] Juvenile muscular atrophy of the distal upper extremity (hirayama disease) in two lanky look-alike brothers (2009)
  • 著者名/発表者名: Kajikawa H, Kokubo Y, Taniguchi A, Naito Y, Kuzuhara S
  • 雑誌名: Neurologist 巻: 15 (4) ページ: 220-2
  • 査読あり
• [雑誌論文] (2009)
  • 著者名/発表者名: Satoh M, Takeda K, Kuzuhara S. Agraphia in intellectually normal Japanese patients with ALS: omission of kana letters
  • 雑誌名: J Neurol 巻: 256(9) ページ: 1455-60
  • 査読あり
• [雑誌論文] Neuro-Sweet disease:report of the first autopsy case. (2009)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y
  • 雑誌名: BMJ Case Rep 巻: pii ページ: bcrO7
  • 査読あり
• [雑誌論文] Anti-N-methyl‐D‐aspartate receptor-related grave but reversible encephalitis with ovarian teratoma in 2 Japanese women presenting with excellent recovery without tumor resection (2009)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y
  • 雑誌名: Eur Neurol 巻: 61 ページ: 50-1
  • 査読あり
• [雑誌論文] Increased oxidative stress in patients with amyotrophic lateral sclerosis/Parkinsonism-dementia complex in the Kii peninsula (2009)
  • 著者名/発表者名: Morimoto S, Kuzuhara S, Kokubo Y
  • 雑誌名: Japan. Mov Disord 巻: 24(l) ページ: 123-6
  • 査読あり
• [雑誌論文] Research Committee on the Neurodegenerative Diseases of Japan. Age at onset influences on wide-ranged clinical features of sporadic amyotrophic lateral sclerosis (2009)
  • 著者名/発表者名: Kuzuhara S
  • 雑誌名: J Neurol Sci 巻: 15;276(1-2) ページ: 163-9
  • 査読あり
• [雑誌論文] Cross sectional and longitudinal studies of three-dimensional stereotactic surface projection SPECT analysis in Parkinson' s disease (2009)
  • 著者名/発表者名: 0saki Y, Morita Y, Fukumoto M, Akagi N, Yoshida S, Doi Y
  • 雑誌名: Mov Disord 巻: 24(10) ページ: 1475-80
  • DOI: doi: 10.1002/mds.22623.o
  • 査読あり
• [雑誌論文] パーキンソン病初期治療における薬剤選択 (2009)
  • 著者名/発表者名: 大崎康史
  • 雑誌名: Medico 巻: 40 ページ: 9-11
• [雑誌論文] 紀伊半島・グアム・ニューギニアのALS/パーキンソン・認知症複合 (2009)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹
  • 雑誌名: 神経心理学 巻: 48 ページ: 625-633
• [雑誌論文] パーキンソン病をめぐる最近の話題と治療の進歩 (2009)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹
  • 雑誌名: 日本内科学会雑誌 巻: 98 ページ: 57-66
• [雑誌論文] 目で見るパーキンソン病診療の進歩 (2009)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹
  • 雑誌名: 日本医事新報 巻: 4460 ページ: 65-68
• [学会発表] Neutron activation analysis of trace elements in scalp hair from ALS patients and residents of the Kii Peninsula, Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Kihira T, Kokubo Y
  • 学会等名: 23RD INTERNATIONAL SYMPOSIUM ON ALS/MND
  • 発表場所: Chicago, USA
  • 年月日: 20121205-07
• [学会発表] No association between ATXN2 (SCA2) CAG repeat expansion and amyotrophic lateral sclerosis /parkinsonism-dementia complex of the Kii peninsula, Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Tomiyama H, Kokubo Y
  • 学会等名: ASHG (American Society of Human Genetics) annual meeting
  • 発表場所: San Francisco, USA
  • 年月日: 2012-11-06
• [学会発表] The Asp620Asn mutation of VPS35 in Japanese patients with typical Parkinson disease. (2012)
  • 著者名/発表者名: Ando M, Kokubo Y
  • 学会等名: ASHG (American Society of Human Genetics) annual meeting
  • 発表場所: San Francisco, USA
  • 年月日: 2012-11-06
• [学会発表] VPS35 Asp620Asn mutation in Japanese patients with Parkinson disease (2012)
  • 著者名/発表者名: Ando M, Kokubo Y
  • 学会等名: 7TH ANNUAL GEO-PD MEETING
  • 発表場所: SEOUL, SOUTH KOREA
  • 年月日: 2012-10-08
• [学会発表] Analyses of the MAPT, PGRN, and C9orf72 mutations in Japanese patients with FTLD, PSP, and CBS. (2012)
  • 著者名/発表者名: Ogaki K, Kokubo Y
  • 学会等名: 7TH ANNUAL GEO-PD MEETING
  • 発表場所: SEOUL, SOUTH KOREA
  • 年月日: 2012-10-08
• [学会発表] Alfa-Synuclein pathology of amyotrophic lateral sclerosis/parkinsonism-dementia complex in the Kii Peninsula, Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 学会等名: 8th International Conference on Frontotemporal Dementias
  • 発表場所: Manchester, UK
  • 年月日: 2012-09-05
• [学会発表] Immunochemical Study Western blotting of tauopathy in ALS/ Parkinson Dementia Complex (PDC), Kii ,Japan (2012)
  • 著者名/発表者名: Morimoto S, Kokubo Y
  • 学会等名: 27th AANP (American Association of Neuropathologists) conference
  • 発表場所: Chicago, USA
  • 年月日: 2012-06-24
• [学会発表] Changing patterns of amyotrophic lateral sclerosis(ALS) and parkinsonism-dementia complex (PDC) of the Kii peninsula in Japan, (2012)
  • 著者名/発表者名: Kuzuhara S, Kokubo Y
  • 学会等名: 13th Asian Oceanian Congress of Neurology,
  • 発表場所: Melbourne, Australia
  • 年月日: 2012-06-04
• [学会発表] Predictors of increase in severity among Japanese amyotrophic lateral sclerosis patients by discriminant analysis (2011)
  • 著者名/発表者名: Okamoto K, Kuzuhara S, Kokubo Y
  • 学会等名: 22th International Symposium on ALS/MND
  • 発表場所: Sydoney, Australia
  • 年月日: 20111130-1202
• [学会発表] Neuropsychological study of patients with amyotrophic lateral sclerosis/parkinsonism-dementia complex of the Kiipeninsula of Japan (2011)
  • 著者名/発表者名: SHINDO A, Kuzuhara S, KokuboY
  • 学会等名: 22th International Symposium on ALS/MND
  • 発表場所: Sydoney, Australia
  • 年月日: 20111130-1202
• [学会発表] Research Consortium of Amyotrophic Lateral Sclerosis/Parkinsonism-Dementia Complex of the Kii Peninsula of Japan (2011)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y, Kuzuhara S
  • 学会等名: ICAD 2011
  • 発表場所: Paris, France
  • 年月日: 20110716-21
• [学会発表] Parkinson' s disease subtypes based on an epidemiological cohort in a rural Japanese district: a cluster analysis (2011)
  • 著者名/発表者名: Osaki Y
  • 学会等名: 5th International Congress of Parkinson' s Disease & Movement Disorders
  • 発表場所: Toronto, Canada
  • 年月日: 20110605-09
• [学会発表] A Biological Marker of Amyotrophic Lateral Sclerosis/Parkinsonism-Dementia Complex of The Kii Peninsula Of Japan.-Analysis of Cerebrospinal Fluid Phosphorylated Tau (2010)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y. Kuzuhara S
  • 学会等名: 7th International Conference on Frontotemporal Dementias
  • 発表場所: Indianapolis, USA.
  • 年月日: 20101006-08
• [学会発表] Amyotrophic lateral sclerosis (ALS)and parkinsoniam-dementia complex (PDC) of the Kii peninsula of Japan. Clinical and neuropathological review (2010)
  • 著者名/発表者名: Kokubo Y
  • 学会等名: NeuroTalk-2010
  • 発表場所: Singapore EXPO・Singapore
  • 年月日: 20100626-27
• [学会発表] Prevalence of Parkinson' s disease and atypical parkinsonian syndromes in a rural Japan (2010)
  • 著者名/発表者名: Osaki Y
  • 学会等名: 14^<th> Congress of the European Federation of Neurological Societies
  • 発表場所: Geneva, Switzerland
  • 年月日: 2010-09-26
• [図書] 今日の神経疾患治療指針 第2版 (2013)
  • 著者名/発表者名: 大崎康史
  • 総ページ数: 873-876
  • 出版者: 西村書店
• [図書] Amyotrophic Lateral Sclerosis and the Frontotemporal Dementias (2012)
  • 著者名/発表者名: Kuzuhara S, Kokubo Y
  • 総ページ数: 39-54
  • 出版者: Oxford University Press
• [図書] 「パーキンソン病」北徹監修健康長寿学大事典-EBMからQOLまで- (2012)
  • 著者名/発表者名: 奥宮清人
  • 総ページ数: 319-324.
  • 出版者: 西村書店,
• [図書] ガイドラインサポートブックパーキンソン病 (2011)
  • 著者名/発表者名: 大崎康史
  • 総ページ数: 181-195
  • 出版者: 医薬ジャーナル社
• [図書] 神経科用薬、治療薬マニュアル2011 (2011)
  • 著者名/発表者名: 葛原茂樹(高久史麿、矢崎義雄監修)
  • 総ページ数: 271-385
  • 出版者: 医学書院
• [図書] 「Q59」『パーキンソン病診療Q&A110』 (2009)
  • 著者名/発表者名: 大崎康史
  • 総ページ数: 178-179
  • 出版者: 中外医学社
• [図書] 「パーキンソン認知症複合(グアム島、紀伊半島)」『パーキンソン病基礎・臨床研究のアップデート』 (2009)
  • 著者名/発表者名: 小久保康昌
  • 総ページ数: 259-263
  • 出版者: 日本臨床