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2021 年度 実施状況報告書

骨系統疾患患者の歯科病態の包括的検証と新規治療薬の歯科領域における評価

研究課題

研究課題/領域番号 21K10183
研究機関大阪大学

研究代表者

大川 玲奈  大阪大学, 歯学部附属病院, 講師 (80437384)

研究分担者 鋸屋 侑布子  大阪大学, 歯学研究科, 助教 (40803078)
柿本 直也  広島大学, 医系科学研究科(歯), 教授 (50324794)
中元 崇  広島大学, 医系科学研究科(歯), 准教授 (60403630)
仲野 道代 (松本道代)  岡山大学, 医歯薬学域, 教授 (30359848)
研究期間 (年度) 2021-04-01 – 2024-03-31
キーワード低ホスファターゼ症 / X連鎖性低リン血症性くる病 / パノラマエックス線写真
研究実績の概要

本研究は、骨系統疾患の歯科症状を定量評価することによって、歯科病態の発生メカニズムの解明につなげること、新規骨系統疾患治療法のヒトの顎骨や歯への影響を検討することを目的とし、低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者のパノラマエックス線写真を収集し定量的に歯科病変を評価するとともに、脱落乳歯の提供を受け、石灰化について病理組織学的解析を行う。
本学で設定したパノラマエックス線写真を用いた骨密度の年齢別基準値評価法を他施設でも応用するため、岡山大学でパノラマエックス線写真の収集を開始するとともに、幅広い年齢層に適応するため、16歳から20歳の健常な人のパノラマエックス線写真の収集を開始した。低ホスファターゼ症患者においては、多施設共同前向き観察研究として全国14施設から低ホスファターゼ症罹患患児50名のパノラマエックス線写真データを得た。また、X連鎖性低リン血症性くる病患者において、歯髄腔の面積を用いて象牙質形成不全の重症度を定量評価するため、健常児の歯髄腔面積の基準値設定を目的として、3歳から15歳の200名のパノラマエックス線写真データの読影を行っており、X連鎖性低リン血症性くる病患者において6名の患者のパノラマエックス線写真を得た。
さらに、脱落乳歯の石灰化をラマン分析法にて解析を行うにあたり、健常乳歯を用いて測定条件を設定すると同時に、低ホスファターゼ症患者15名とX連鎖性低リン血症性くる病患者3名の乳歯を収集している。

現在までの達成度 (区分)
現在までの達成度 (区分)

3: やや遅れている

理由

骨系統疾患は稀少疾患であることに加えて、COVID-19の小児での流行に際し、パノラマエックス線写真と乳歯の収集に時間を要しているため。

今後の研究の推進方策

パノラマエックス線写真を用いた骨密度の測定方法が、他施設においてもあらゆる年齢で応用可能であることを明確にする。その上で、さらに低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者のパノラマエックス線写真を収集し、設定した基準値をもとに、低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者から得たデータと照らし合わせ、歯科症状を定量的に評価し、新規治療法のヒトの顎骨や歯への影響を検討する。
また、ラマン分析法の測定条件を設定した上で、低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者の乳歯の解析を行う。

次年度使用額が生じた理由

COVID-19の小児での流行に際して、十分な乳歯のサンプル採集が進まなかった。次年度に、さらにサンプル収集を強化し、解析を行う予定である。
また、COVID-19の影響で、研究打ち合わせや学会がオンラインとなり、旅費の支出が減少した。次年度は、研究打ち合わせや学会発表が対面となることを想定している。

  • 研究成果

    (16件)

すべて 2022 2021

すべて 雑誌論文 (3件) (うち査読あり 3件、 オープンアクセス 3件) 学会発表 (13件) (うち招待講演 7件)

  • [雑誌論文] Evaluation of alveolar bone hypomineralization in pediatric hypophosphatasia using orthopantomography2022

    • 著者名/発表者名
      Okawa Rena、Nakamoto Takashi、Matayoshi Saaya、Nakano Kazuhiko、Kakimoto Naoya
    • 雑誌名

      Scientific Reports

      巻: 12 ページ: 1211

    • DOI

      10.1038/s41598-022-05171-5

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Estimation of dental age based on the developmental stages of permanent teeth in Japanese children and adolescents2022

    • 著者名/発表者名
      Kuremoto Katsuaki、Okawa Rena、Matayoshi Saaya、Kokomoto Kazuma、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Scientific Reports

      巻: 12 ページ: 3345

    • DOI

      10.1038/s41598-022-07304-2

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Dental effects of enzyme replacement therapy in case of childhood-type hypophosphatasia2021

    • 著者名/発表者名
      Okawa Rena、Kokomoto Kazuma、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      BMC Oral Health

      巻: 21 ページ: 323

    • DOI

      10.1186/s12903-021-01673-2

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [学会発表] 本院小児歯科における低ホスファターゼ症のALPL遺伝子の遺伝形式についての分析2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈,仲野和彦
    • 学会等名
      第61回日本先天異常学会学術集会
  • [学会発表] アスホターゼアルファの成人顎骨への影響2021

    • 著者名/発表者名
      中村博幸,白川純平,中元 崇,大川玲奈,柿本直也,仲野和彦
    • 学会等名
      第14回ALPS学会
  • [学会発表] ビタミンD欠乏症くる病に起因して永久歯の形成不全を認めた1例2021

    • 著者名/発表者名
      髙木美里,和唐薫子,又吉彩綾,大川玲奈,仲野和彦
    • 学会等名
      第40回日本小児歯科学会近畿地方会大会
  • [学会発表] 大阪市松原市の3歳6か月健診時における乳前歯欠損に関する4年間にわたる大規模調査2021

    • 著者名/発表者名
      大土 努,大川玲奈,仲野和彦
    • 学会等名
      第40回日本小児歯科学会近畿地方会大会
  • [学会発表] 思春期に垂直性骨吸収を伴う歯周炎を認めた低ホスファターゼ症の1例2021

    • 著者名/発表者名
      國方美和,仲岡佳彦,又吉彩綾,鋸屋侑布子,大川玲奈,仲野和彦
    • 学会等名
      第40回日本小児歯科学会近畿地方会大会
  • [学会発表] 下顎右側乳側切歯の脱落後に歯様の硬組織形成を認めた大理石骨病の1例2021

    • 著者名/発表者名
      三笠祐介,又吉彩綾,佐々木有美,大川玲奈,野村良太,仲野和彦
    • 学会等名
      第40回日本小児歯科学会近畿地方会大会
  • [学会発表] 低ホスファターゼ症における歯限局型の特徴2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      第14回ALPS学会 ミニレクチャー
    • 招待講演
  • [学会発表] 低ホスファターゼ症の先進的歯科治療法の確立を目指した基礎的・臨床的検討2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      第59回日本小児歯科学会大会受賞者講演 学術賞 “LION AWARD”
    • 招待講演
  • [学会発表] 歯科から小児科へ紹介される難病 進む地域の医科歯科連携2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      第34回近畿小児科学会アフタヌーンセミナー4
    • 招待講演
  • [学会発表] 歯科医師の気づきから診断につながる難病“低ホスファターゼ症”2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      栃木県HPP医科歯科連携WEBセミナー Session 1
    • 招待講演
  • [学会発表] 酵素補充療法の歯科的評価と管理2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      第3回ZOOM in HPP management with Experts
    • 招待講演
  • [学会発表] 歯科医師が発見できる全身疾患 低ホスファターゼ症2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      京都府歯科オンラインセミナー 講演2
    • 招待講演
  • [学会発表] ランチョン教育セミナー2 低ホスファターゼ症(HPP)診療における各専門診療科連携の重要性~運動機能評価と歯科的評価の実践~ 低ホスファターゼ症の歯科的評価と酵素補充療法の可能性2021

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      第54回日本小児内分泌学会学術集会
    • 招待講演

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公開日: 2022-12-28  

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