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2022 年度 実施状況報告書

骨系統疾患患者の歯科病態の包括的検証と新規治療薬の歯科領域における評価

研究課題

研究課題/領域番号 21K10183
研究機関大阪大学

研究代表者

大川 玲奈  大阪大学, 大学院歯学研究科, 准教授 (80437384)

研究分担者 鋸屋 侑布子  大阪大学, 大学院歯学研究科, 助教 (40803078)
柿本 直也  広島大学, 医系科学研究科(歯), 教授 (50324794)
中元 崇  広島大学, 医系科学研究科(歯), 准教授 (60403630)
仲野 道代 (松本道代)  岡山大学, 医歯薬学域, 教授 (30359848)
研究期間 (年度) 2021-04-01 – 2024-03-31
キーワード低ホスファターゼ症 / X連鎖性低リン血症性くる病 / 象牙質形成不全 / 骨系統疾患 / パノラマエックス線写真
研究実績の概要

本研究は、骨系統疾患の歯科症状を定量評価することによって、歯科病態の発生メカニズムの解明につなげること、新規骨系統疾患治療法のヒトの顎骨や歯への影響を検討することを目的とし、低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者のパノラマエックス線写真を収集し、定量的に歯科病変を評価するとともに、脱落した乳歯の提供を受け、石灰化について病理組織学的解析を行う。
本学附属病院のパノラマエックス線撮影装置で撮影したパノラマエックス線写真を用いた3歳から15歳の骨密度の年齢別基準値評価法を他施設の別機種の撮影装置でも応用するために、岡山大学で撮影されたパノラマエックス線写真を40枚収集するとともに、幅広い年齢層に適応するため、16歳から20歳の健常な人のパノラマエックス線写真の収集を終えた。低ホスファターゼ症患者においては、多施設共同前向き観察研究として全国14施設から低ホスファターゼ症罹患患児52名のパノラマエックス線写真のデータを得た。
また、X連鎖性低リン血症性くる病患者において、歯髄腔の面積を用いて象牙質形成不全の重症度を定量評価するため、健常児の歯髄腔面積の基準値設定を目的として、3歳から15歳の200名のパノラマエックス線写真データの読影を行い、歯髄腔の面積の年齢別基準値を設定した。また、X連鎖性低リン血症性くる病患者において18名の患者のパノラマエックス線写真をもとに、象牙質形成不全を定量評価した。
さらに、脱落乳歯の石灰化をラマン分析法にて解析を行うにあたり、健常乳歯を用いて測定条件を設定すると同時に、低ホスファターゼ症患者15名とX連鎖性低リン血症性くる病患者3名の乳歯を収集した。

現在までの達成度 (区分)
現在までの達成度 (区分)

3: やや遅れている

理由

骨系統疾患は稀少疾患であることに加えて、COVID-19の小児での流行に際し、パノラマエックス線写真と乳歯の収集に時間を要しているため。

今後の研究の推進方策

パノラマエックス線写真を用いた骨密度の測定方法が、他施設においてもあらゆる年齢で応用可能であることを明確にする。その上で、さらに低ホスファター ゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者のパノラマエックス線写真を収集し、設定した基準値をもとに、低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者から得たデータと照らし合わせ、歯科症状を定量的に評価し、新規治療法のヒトの顎骨や歯への影響を検討する。
また、ラマン分析法の測定条件を設定した上で、低ホスファターゼ症患者とX連鎖性低リン血症性くる病患者の乳歯の解析を行う。

次年度使用額が生じた理由

COVID-19の小児での流行に際して、歯科受診が減少したことによって、十分な乳歯のサンプル採集が進まなかった。次年度に、さらにサンプル収集を強化し、解析を行う予定である。また、COVID-19の影響で、研究打ち合わせや学会がオンラインとなり、旅費の支出が減少した。次年度は、研究打ち合わせや学会発表が対面となることを想定している。

  • 研究成果

    (23件)

すべて 2023 2022

すべて 雑誌論文 (9件) (うち査読あり 9件、 オープンアクセス 9件) 学会発表 (10件) (うち招待講演 3件) 図書 (4件)

  • [雑誌論文] Effect of Conventional Treatment on Dental Complications and Ectopic Ossifications Among 30 Adults With XLH2023

    • 著者名/発表者名
      Kato Hajime、Okawa Rena、Ogasawara Toru、Hoshino Yoshitomo、Hidaka Naoko、Koga Minae、Kinoshita Yuka、Kobayashi Hiroshi、Taniguchi Yuki、Fukumoto Seiji、Nangaku Masaomi、Makita Noriko、Hoshi Kazuto、Nakano Kazuhiko、Ito Nobuaki
    • 雑誌名

      The Journal of Clinical Endocrinology & Metabolism

      巻: 108 ページ: 1405~1414

    • DOI

      10.1210/clinem/dgac732

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Sublingual Dermoid Cyst in Young Child2023

    • 著者名/発表者名
      Hamada Masakazu、Okawa Rena、Masuda Katsuhiko、Tojo Fumikazu、Suehiro Yuto、Ogaya Yuko、Kinosada Hiroko、Uzawa Narikazu、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Children

      巻: 10 ページ: 254~254

    • DOI

      10.3390/children10020254

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Dental manifestation and management of hypophosphatasia2022

    • 著者名/発表者名
      Okawa Rena、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Japanese Dental Science Review

      巻: 58 ページ: 208~216

    • DOI

      10.1016/j.jdsr.2022.06.002

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] A Case of X-Linked Hypophosphatemic Rickets with Dentin Dysplasia in Mandibular Third Molars2022

    • 著者名/発表者名
      Okawa Rena、Hamada Masakazu、Takagi Misato、Matayoshi Saaya、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Children

      巻: 9 ページ: 1304~1304

    • DOI

      10.3390/children9091304

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Large-Scale Survey of Missing Deciduous Anterior Teeth on Medical Examination at the Age of 3.5 Years2022

    • 著者名/発表者名
      Otsuchi Tsutomu、Ogaya Yuko、Suehiro Yuto、Okawa Rena、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Children

      巻: 9 ページ: 1761~1761

    • DOI

      10.3390/children9111761

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Different Dental Manifestations in Sisters with the Same ALPL Gene Mutation: A Report of Two Cases2022

    • 著者名/発表者名
      Kadota Tamami、Ochiai Marin、Okawa Rena、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Children

      巻: 9 ページ: 1850~1850

    • DOI

      10.3390/children9121850

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Osteomyelitis Possibly Caused by Exfoliation of Primary Teeth in a Patient with Osteopetrosis2022

    • 著者名/発表者名
      Okawa Rena、Yokota Yusuke、Morita Yoshihiro、Mikasa Yusuke、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Children

      巻: 9 ページ: 1894~1894

    • DOI

      10.3390/children9121894

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Dental Manifestations and Oral Management of X-Linked Hypophosphatemia2022

    • 著者名/発表者名
      Okawa Rena、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Endocrines

      巻: 3 ページ: 654~664

    • DOI

      10.3390/endocrines3040056

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Severe dislocation of mandibular second premolar associated with deep ankylosis of primary molar2022

    • 著者名/発表者名
      Nagayama Kayoko、Ogaya Yuko、Hamada Masakazu、Okawa Rena、Uzawa Narikazu、Nakano Kazuhiko
    • 雑誌名

      Pediatric Dental Journal

      巻: 32 ページ: 116~122

    • DOI

      10.1016/j.pdj.2022.03.003

    • 査読あり / オープンアクセス
  • [学会発表] モーニングセミナー「低ホスファターゼ症の歯科症状と医科歯科連携の重要性」2022

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      第24回日本骨粗鬆症学会
    • 招待講演
  • [学会発表] 歯科から小児科へ紹介されるHPP(低ホスファターゼ症)ー進む地域の医科歯科連携ー2022

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      令和4年札幌市小児科医会学術講演会
    • 招待講演
  • [学会発表] 保育に携わる皆さんに知っておいていただきたい子どもの歯のこと2022

    • 著者名/発表者名
      大川玲奈
    • 学会等名
      茨木市公私立保育・教育施設看護師等研修会
    • 招待講演
  • [学会発表] 成人XLHの歯科合併症に関する検討2022

    • 著者名/発表者名
      加藤創生,大川玲奈,星野良朋,日髙尚子,古家美菜絵,伊東伸朗
    • 学会等名
      第24回日本骨粗鬆症学会
  • [学会発表] 同型の ALPL 遺伝子変異を有する姉妹において異なる歯科症状が認められた症例2022

    • 著者名/発表者名
      落合まりん,門田珠実,大川玲奈,仲野和彦
    • 学会等名
      第60回日本小児歯科学会大会
  • [学会発表] 遺伝性象牙質形成不全症が認められた1例2022

    • 著者名/発表者名
      髙木美里,門田珠実,大川玲奈,仲野和彦
    • 学会等名
      第41回日本小児歯科学会近畿地方会大会
  • [学会発表] 上顎両側乳中切歯に歯肉膿瘍を認めたX連鎖性低リン血症性くる病の1例2022

    • 著者名/発表者名
      苅谷里奈, 又吉紗綾, 大川玲奈, 仲野和彦
    • 学会等名
      第41回日本小児歯科学会近畿地方会大会
  • [学会発表] 同胞が低ホスファターゼ症であることを機に同疾患の早期診断に至った1例2022

    • 著者名/発表者名
      東條文和, 又吉紗綾, 佐々木秀和, 大川玲奈, 仲野和彦
    • 学会等名
      第 41 回日本小児歯科学会中四国地方会大会
  • [学会発表] パノラマエックス線写真を用いた低ホスファターゼ症患者の下顎骨骨密度の定量的評価2022

    • 著者名/発表者名
      高木美里, 又吉紗綾, 苅谷里奈, 中元崇, 大川玲奈, 柿本直也, 仲野和彦
    • 学会等名
      第60回日本小児歯科学会大会
  • [学会発表] 酵素補充療法を行っていない低ホスファターゼ症患者における下顎骨骨密度に関する経時的分析2022

    • 著者名/発表者名
      奥田真琴, 又吉紗綾, 苅谷里奈, 中元崇, 大川玲奈, 柿本直也, 仲野和彦
    • 学会等名
      第60回日本小児歯科学会大会
  • [図書] 小児歯科学 第6版2023

    • 著者名/発表者名
      白川 哲夫、福本 敏、岩本 勉、森川 和政
    • 総ページ数
      472
    • 出版者
      医歯薬出版
    • ISBN
      978-4-263-45894-5
  • [図書] 0歳から101歳へのシームレスなデンタルアプローチ : 健口が健康寿命延伸に活きる2023

    • 著者名/発表者名
      天野敦雄
    • 総ページ数
      207
    • 出版者
      松風
  • [図書] 学校保健の動向 令和4年度版2022

    • 著者名/発表者名
      日本学校保健会 「学校保健の動向」編集委員会
    • 総ページ数
      250
    • 出版者
      日本学校保健会
    • ISBN
      4903076261
  • [図書] 臨床医のための小児歯科 Basic & Casebook2022

    • 著者名/発表者名
      田中晃伸・仲野和彦・権 暁成
    • 総ページ数
      280
    • 出版者
      デンタルダイヤモンド社
    • ISBN
      4885105366

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公開日: 2023-12-25  

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