口唇口蓋裂の患者報告アウトカム質問紙の妥当性評価と現状および治療有効性評価

2023 年度 実績報告書

• 研究課題/領域番号: 21K10343
• 研究機関: 国立研究開発法人国立成育医療研究センター
• 研究代表者: 彦坂 信 国立研究開発法人国立成育医療研究センター, 小児外科系専門診療部, 部長 (00383844)
• 研究分担者: 杠 俊介 信州大学, 学術研究院医学系, 教授 (10270969) ; 蓋 若エン 国立社会保障・人口問題研究所, 社会保障応用分析研究部, 第4室長 (30759220) ; 玉田 一敬 地方独立行政法人東京都立病院機構東京都立小児総合医療センター(臨床研究部), その他, その他 (60348688) ; 野口 昌彦 信州大学, 医学部, 特任教授 (80561258) ; 小林 眞司 地方独立行政法人神奈川県立病院機構神奈川県立こども医療センター(臨床研究所), 臨床研究所, 部長 (90464536)
• 研究期間 (年度): 2021-04-01 – 2024-03-31
• キーワード: 口唇口蓋裂 / 患者報告アウトカム / quality of life / QOL / 妥当性評価 / 反応性評価

研究実績の概要

本研究の目的は、口唇口蓋裂患者を対象とした患者報告アウトカム（quality of life（QOL）や満足度などを含む、患者自身の視点からの評価）を点数化する質問紙「CLEFT-Q」日本語版の妥当性・反応性を評価し、科学的エビデンスを創出するツールとして広く利用可能な状態とする基盤をつくることである。
妥当性評価については、2年目にあたる2022年度時点で、111名の唇顎口蓋裂患者から回答を得て、各症状について改善または治療を希望する患者群においては、希望しない患者群に比較して、CLEFT-Qの当該症状に関する点数が統計的有意に低いことを確認し、妥当性を確認した。3年目にあたる2023年ではより詳細な検討をすすめ、多変量解析において女性・高年齢群・世帯収入が低い群において、CLEFT-Qの一部の症状に関するスケールで点数が低くなることを確認した。また本内容について複数の国際・国内学会で発表し、論文を執筆完了して投稿準備中である。妥当性評価が完了したことで、CLEFT-Q日本語版を横断的研究に活用することが可能になったと考えている。
反応性評価とは、患者の状態が変化した際に、質問紙がその変化を検出できるかという特性である。本研究では、治療前後にCLEFT-Qを収集し、患者の状態変化と比較する計画である。2年目にあたる2022年時点で、目標30名に対して3名が登録されていた。3年目にあたる2023年時点では、36名の登録が完了し、半数以上で治療および6ヶ月の経過観察が完了した。反応性の確認後には、CLEFT-Qを縦断的評価にも活用可能になると考えている。
研究の進捗については、本研究が新型コロナウィルス感染症の流行期と重なり、患者の受診控えや治療施設における診療制限によりやや遅れた状態が続いた。2024年度には反応性評価を完了し、かつ多施設でのCLEFT-Q実装を進める計画である。

研究成果

• [雑誌論文] 口蓋裂術後の鼻咽腔閉鎖機能不全に対する自家脂肪注入術の1例 (2023)
  • 著者名/発表者名: 彦坂 信、金子 剛、佐藤 裕子、小林 眞司、鈴木麻由美、福島 良子、吉田帆希
  • 雑誌名: 日本口蓋裂学会雑誌 巻: 48 ページ: 61～68
  • DOI: 10.11224/cleftpalate.48.61
  • 査読あり
• [学会発表] Construct-Validity of Japanese version of CLEFT-Q: cleft-specific patient-reported outcome questionnaire. (2023)
  • 著者名/発表者名: Hikosaka M, Kaneko T, Gai R, Kobayashi S, Noguchi M, Tamada I, Yaguchi K, Yuzuriha S.
  • 学会等名: 15th Japan-Korea Congress of Plastic and Reconstructive Surgery
  • 国際学会
• [学会発表] Construct validation of Japanese version of CLEFT-Q: cleft lip and palate-specific patient-reported outcomes measure. (2023)
  • 著者名/発表者名: Hikosaka M, Kaneko T, Gai R, Kobayashi S, Noguchi M, Tamada I, Yaguchi K, Yuzuriha S.
  • 学会等名: International Society for Quality of Life Research 30th Annual Conference.
  • 国際学会
• [学会発表] 口唇口蓋裂の患者立脚型評価質問紙「CLEFT-Q」 (2023)
  • 著者名/発表者名: 彦坂 信, 小林 眞司, 杠 俊介, 玉田 一敬, 野口 昌彦, 矢口貴一郎, 蓋 若エン, 金子 剛, 北畑伶奈, 内田真由佳
  • 学会等名: 第66回日本形成外科学会総会・学術集会
• [学会発表] 口唇口蓋裂におけるアピアランス問題と「CLEFT-Q」 (2023)
  • 著者名/発表者名: 彦坂 信, 小林 眞司, 杠 俊介, 玉田 一敬, 野口 昌彦, 矢口貴一郎, 蓋 若エン, 北畑伶奈, 内田真由佳, 金子 剛.
  • 学会等名: 第66回日本形成外科学会総会・学術集会
• [学会発表] 形成外科の観点からみる口唇口蓋裂診療における心理社会的支援の現状と未来. (2023)
  • 著者名/発表者名: 彦坂 信, 小林 眞司, 杠 俊介, 玉田 一敬, 野口 昌彦, 矢口貴一郎, 蓋 若エン, 北畑伶奈, 内田真由佳, 鎌田将史, 赤堀 真, 金子 剛.
  • 学会等名: 第47回日本口蓋裂学会総会・学術集会
• [学会発表] 口唇口蓋裂におけるQOL-PRO (2023)
  • 著者名/発表者名: 彦坂 信
  • 学会等名: QOL-PRO研究会 第19回研究セミナー
• [学会発表] 鼻咽腔閉鎖機能不全に対する自家脂肪注入術 (2023)
  • 著者名/発表者名: 赤堀 真, 鎌田 将史, 彦坂 信, 小林 眞司, 金子 剛, 佐藤裕子, 鈴木 麻由美, 福島 良子, 吉田 帆希.
  • 学会等名: 第41回日本頭蓋顎顔面外科学会総会・学術集会