脳波-機能的MRI同時記録による小児急性脳症後てんかんの脳内ネットワークの解明

2022 年度 実施状況報告書

• 研究課題/領域番号: 22K20853
• 研究機関: 名古屋大学
• 研究代表者: 伊藤 祐史 名古屋大学, 医学部附属病院, 医員 (80964783)
• 研究期間 (年度): 2022-08-31 – 2024-03-31
• キーワード: EEG-fMRI / 急性脳症後てんかん / AESD / 脳内ネットワーク

研究実績の概要

本研究の主目的は、二相性けいれんと遅発性拡散能低下を呈する急性脳症(AESD)後てんかんにおいて、てんかん活動に伴う脳内ネットワークの機能異常を同定して治療効果の判定に役立てるとともに、てんかん焦点を推定して外科治療の必要性の判断に役立てることである。
令和4年度は、AESD後てんかんを発症している5名の児と、AESDが疑われる脳症後てんかんを発症している1名の児の、合計6名の脳波-機能的MRI(EEG-fMRI)同時記録を行った。トリクロホスナトリウムを使用してEEG-fMRI記録を試みたが、4例では睡眠維持が困難であったため、残りの2例を解析対象とした。
データの解析方法としては、まずは得られたEEG記録について、解析ソフトのNetstationを用いて磁場に伴うアーチファクトや心拍や脈波に伴うアーチファクトを除去した上でEEGの判読を行い、てんかん性突発波の同定を行った。fMRI記録は、EEG上の突発波をトリガーにして生じるBOLD信号の変化を、計算ソフトのMatlab上で動作する画像解析プログラムのSPM12を用いて行った。BOLD信号変化の検出能を向上させるために、通常の解析方法に加えて、sub-second EEG-fMRI解析も行った。
2例とも、急性脳症による前頭葉の病変部に一致して陽性BOLD信号を認めた。このBOLD所見は、同時期に撮像したFDG-PETでの集積低下部位と一致しており、発作時脳波所見での発作起始とも一致しており、てんかん焦点を的確に推定していると考えられた。1例目では、陰性BOLD信号はdefault mode networkに合致する箇所に認められ、本児の知的障害との関連が示唆された。2例目では、両側視床に陽性BOLD信号を認めており、視床を介したてんかん性ネットワークの形成が示唆された。
令和5年度も、症例を積み重ねていく予定である。

現在までの達成度 (区分)

3: やや遅れている

理由

令和4年度は、当初見込まれた研究対象者数に相当する方々が、研究にご参加くださっている。睡眠剤によるEEG-fMRI記録中の睡眠維持が困難な例が多いために、解析対象となる記録数は当初の見込みより少なくなっている。令和5年度も、引き続き研究対象者のリクルートを行いつつ、睡眠維持の確率が向上するよう、試行錯誤を重ねていく予定である。

今後の研究の推進方策

令和5年度も、引き続き研究対象者のリクルートを行っていく。解析結果をもとに、AESD後てんかんに共通するてんかん性の脳内ネットワークの機能異常を同定し、発作に対する治療効果との関連について検討していく。また、てんかん焦点の推定も行い、その後てんかん焦点切除術に至った症例については、切除領域とBOLD信号変化のみられた領域を比較し、術後成績との関連について検討していく。
上記の解析結果をもとに、本研究の成果を国内外の学会で報告していく。また、本研究の成果を公開するために国際ジャーナルに投稿を予定している。

次年度使用額が生じた理由

EEG-fMRIの計測や解析に必要な備品の損耗がそれほどなかったため、物品費が予定よりも抑制できた。ただその分、次年度に備品の購入が必要になると思われるので、次年度に備品を購入していく。また、COVID-19流行により、学会がWeb開催となったため、学会出張のための旅費が抑制できた。次年度は、本研究に関連する学会は全て現地開催が見込まれているため、次年度に旅費を使用していく。

研究成果

• [雑誌論文] Pathological gait in Rett syndrome: Quantitative evaluation using three-dimensional gait analysis (2023)
  • 著者名/発表者名: Suzuki Takeshi、Ito Yuji、Ito Tadashi、Kidokoro Hiroyuki、Noritake Koji、Tsujimura Keita、Saitoh Shinji、Yamamoto Hiroyuki、Ochi Nobuhiko、Ishihara Naoko、Yasui Izumi、Sugiura Hideshi、Nakata Tomohiko、Natsume Jun
  • 雑誌名: European Journal of Paediatric Neurology 巻: 42 ページ: 15～21
  • DOI: 10.1016/j.ejpn.2022.11.010
  • 査読あり
• [雑誌論文] Evaluation of Muscle Oxygen Dynamics in Children’s Gait and Its Relationship with the Physiological Cost Index (2023)
  • 著者名/発表者名: Shirai Yuya、Ito Tadashi、Ito Yuji、Matsunaga Naomichi、Noritake Koji、Ochi Nobuhiko、Sugiura Hideshi
  • 雑誌名: Healthcare 巻: 11 ページ: 221～221
  • DOI: 10.3390/healthcare11020221
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Gait performance and dual-task costs in school-aged children with Down syndrome (2023)
  • 著者名/発表者名: Ito Yuji、Ito Tadashi、Ohno Atsuko、Kubota Tetsuo、Tanemura Kaori、Narahara Sho、Kataoka Erina、Hyodo Reina、Sugiyama Yuichiro、Hattori Tetsuo、Kidokoro Hiroyuki、Sugiura Hideshi、Noritake Koji、Natsume Jun、Ochi Nobuhiko
  • 雑誌名: Brain and Development 巻: 45 ページ: 171～178
  • DOI: 10.1016/j.braindev.2022.11.001
  • 査読あり
• [雑誌論文] Three-dimensional gait analysis of lower extremity gait parameters in Japanese children aged 6 to 12 years (2022)
  • 著者名/発表者名: Ito Tadashi、Noritake Koji、Ito Yuji、Tomita Hidehito、Mizusawa Jun、Sugiura Hiroshi、Matsunaga Naomichi、Ochi Nobuhiko、Sugiura Hideshi
  • 雑誌名: Scientific Reports 巻: 12 ページ: 7822
  • DOI: 10.1038/s41598-022-11906-1
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Quantitative Three-Dimensional Gait Evaluation in Patients With Glucose Transporter 1 Deficiency Syndrome (2022)
  • 著者名/発表者名: Suzuki Takeshi、Ito Yuji、Ito Tadashi、Kidokoro Hiroyuki、Noritake Koji、Hattori Ayako、Nabatame Shin、Natsume Jun
  • 雑誌名: Pediatric Neurology 巻: 132 ページ: 23～26
  • DOI: 10.1016/j.pediatrneurol.2022.04.012
  • 査読あり
• [雑誌論文] Physical Functions among Children before and during the COVID-19 Pandemic: A Prospective Longitudinal Observational Study (Stage 1) (2022)
  • 著者名/発表者名: Ito Tadashi、Sugiura Hideshi、Ito Yuji、Narahara Sho、Noritake Koji、Takahashi Daiki、Natsume Kentaro、Ochi Nobuhiko
  • 雑誌名: International Journal of Environmental Research and Public Health 巻: 19 ページ: 11513～11513
  • DOI: 10.3390/ijerph191811513
  • 査読あり / オープンアクセス
• [雑誌論文] Involvement of the Thalamus, Hippocampus, and Brainstem in Hypsarrhythmia of West Syndrome: Simultaneous Recordings of Electroencephalography and fMRI Study (2022)
  • 著者名/発表者名: Maki Y.、Natsume J.、Ito Y.、Okai Y.、Bagarinao E.、Yamamoto H.、Ogaya S.、Takeuchi T.、Fukasawa T.、Sawamura F.、Mitsumatsu T.、Maesawa S.、Saito R.、Takahashi Y.、Kidokoro H.
  • 雑誌名: American Journal of Neuroradiology 巻: 43 ページ: 1502～1507
  • DOI: 10.3174/ajnr.A7646
  • 査読あり
• [雑誌論文] Physical Function of Japanese Preadolescents during the COVID-19 Pandemic (2022)
  • 著者名/発表者名: Narahara Sho、Ito Tadashi、Ito Yuji、Sugiura Hideshi、Noritake Koji、Ochi Nobuhiko
  • 雑誌名: Healthcare 巻: 10 ページ: 2553～2553
  • DOI: 10.3390/healthcare10122553
  • 査読あり / オープンアクセス
• [学会発表] Gait performance and dual-task cost in school-aged children with Down syndrome (2022)
  • 著者名/発表者名: Yuji Ito, Tadashi Ito, Atsuko Ohno, Tetsuo Kubota, Kaori Tanemura, Sho Narahara, Erina Kataoka, Reina Hyodo, Yuichiro Sugiyama, Tetsuo Hattori, Hiroyuki Kidokoro, Hideshi Sugiura, Koji Noritake, Jun Natsume, and Nobuhiko Ochi.
  • 学会等名: 第64回日本小児神経学会学術集会
• [学会発表] 先天異常症候群の歩行解析 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊藤祐史
  • 学会等名: 愛知県医療療育総合センター発達障害研究所・共同研究セミナー
  • 招待講演
• [学会発表] ウエスト症候群における視床・海馬・脳幹の関与：EEG-fMRIを用いた検討 (2022)
  • 著者名/発表者名: 伊藤 祐史、牧 祐輝、岡井 佑、バガリナオ エピファニオ、光松 孝真、澤村 文、前澤 聡、山本 啓之、中田 智彦、城所 博之、夏目 淳
  • 学会等名: 第25回日本ヒト脳機能マッピング学会