2004 Fiscal Year Annual Research Report
脊椎形成不全マウス(Jsr)の原因遺伝子の解析および治療法の開発
Project/Area Number |
03J09878
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Research Institution | Hokkaido University |
Principal Investigator |
岡野 伸哉 北海道大学, 大学院・獣医学研究科, 特別研究員(DC2)
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Keywords | 脊椎形成不全 / 体節形成 |
Research Abstract |
Jumbled spine and ribsマウス(CKH-Jsr)は自然発症突然変異マウスで、中軸骨格に強い異常が見られる。胎子におけるUncx4.1発現解析より、これらの異常形質は体節の分節化の異常により起きていることが示唆された。 Jsrを含むBacterial artificial chromosome(BAC)クローンであるBAC382をマウスゲノムデータベース上で検索したところ、galectin-related inter-fiber protein(Grifin),lunatic fringe(Lfng),2900029G13Rikの3個の遺伝子が含まれることがわかり、この3個の遺伝子をJsrの原因候補遺伝子としてコーディング領域の塩基配列解析を行った。その結果、ノーマルおよびJsrホモ接合体マウスの間でそれぞれ塩基置換は見られなかった。 Lfngを強制発現させたLfngトランスジェニックマウスでは、PSMでLfngが恒常的に発現することによりJsrと同様の病態および遺伝様式を示すことが報告されている。そこでJsrもこの報告と同様にPSMにおいてLfngが恒常的に発現しているかどうかを解析した結果、JsrのPSMではLfngの発現は周期的ではあったが、周期中の各ステージの持続時間に異常があることが示唆された。この結果はLfngがやはりJsrの原因遺伝子である可能性を支持している。
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Research Products
(1 results)
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[Journal Article] Examination of the Lunatic fringe and Uncx4.1 expression by whole-mount in situ hybridization in the embryo of the CKH-Jsr (Jumbled spine and ribs) mouse.
Author(s)
Okano, S., Asano, A., Sasaki, N., Kon, Y., Watanabe, T., Agui, T.
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Journal Title
Japanese Journal of Veterinary Research (印刷中)