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2019 Fiscal Year Research-status Report

小児脳炎における疫学調査および自己抗体の網羅的解析

Research Project

Project/Area Number 19K10613
Research InstitutionFukuoka Children’s Hospital

Principal Investigator

チョン ピンフィー  地方独立行政法人福岡市立病院機構福岡市立こども病院(臨床研究部), 臨床研究部, 医師 (90835167)

Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) 酒井 康成  九州大学, 医学研究院, 准教授 (10380396)
Project Period (FY) 2019-04-01 – 2023-03-31
Keywords急性脳炎 / 急性脳症 / 小児 / 中枢性脱髄性疾患 / 疫学調査
Outline of Annual Research Achievements

急性脳炎の多くは原因不明で、病原体や自己抗体関与の解析も十分に行われていなかった。また、日本独自に発展してきた‘急性脳炎・脳症’という概念は、国際的学術的に広く受け入れられているとは言い難い。我々はこの前向きな疫学調査を行うことに際して、国際的に提唱されている急性脳炎の診断基準を参考し、診断分類基準とフォローアッププロトコールを策定した。また、脳炎の中に感染性脳炎、自己免疫性脳炎を分類し、更に急性脳炎との区別が重要とされる中枢性脱髄性疾患の一群の細かい分類と定義まで行った。疫学調査に使用されるマニュアルを作成した。
ウイルス性脳炎の病原体検索に関して、全自動遺伝子解析法を用いたFilmArray髄膜炎・脳炎パネルで解析を行った。脳脊髄液検体よりエンテロウイルスを同定することができた。また、約8割が原因不明とされている急性脳炎の中で、自己抗体はどれだけ関与しているのかまだ不明である。自己免疫性脳炎の既知抗体のスクリーニングが必須と考え、GFP検出システムを用いた細胞ベースアッセイ法で実験系を立ち上げ、予備的検討で抗体の検出が可能であることを確認した。

Current Status of Research Progress
Current Status of Research Progress

3: Progress in research has been slightly delayed.

Reason

実験系の構築では既知抗体のスクリーニング目的で抗体検索キットが必要である。このGFP検出システムを用いた細胞ベース検査キットは日本で作成しておらず、海外輸入のものに依存している。キットの選定、発注から使用開始までに新型コロナウイルス感染の時期重なり、そのため当初の計画よりも遅れが生じていた。。

Strategy for Future Research Activity

調査対象の定義が決定しており、実験系の微調整はまだ必要だが、本格的に調査開始を計画している。この調査は小児医療機関の多施設、前向きコホート研究を考えている。福岡県内、そして九州の協力病院に協力要請が必要である。研究代表者、研究協力者は福岡小児神経研究会、日本小児神経学会九州地方会の事務局を務めており、福岡県内、九州各県の小児脳炎を管理できる二次病院、三次病院の小児科責任者に協力要請しやすい状況である。今後は各関係者に協力要請を行い、協力を頂いた施設の倫理委員会の審査を得てから本格的に疫学調査を開始する計画である。

Causes of Carryover

細胞実験は準備段階のため、人件費・謝金にあまりが生じた。また、疫学調査がまだ本格的に始まっておらず、研究打ち合わせのための旅費を使用しなかった。今年度に疫学調査が始まる予定で、旅費、人件費・謝金に研究費を充てる。疫学調査が始まれば細胞実験も順次に開始し、消耗品などの物品購入を予定する。

  • Research Products

    (16 results)

All 2020 2019

All Journal Article (10 results) (of which Int'l Joint Research: 1 results,  Peer Reviewed: 10 results,  Open Access: 1 results) Presentation (6 results) (of which Int'l Joint Research: 2 results,  Invited: 2 results)

  • [Journal Article] Acute Flaccid Myelitis With Neuroradiological Finding of Brachial Plexus Swelling2020

    • Author(s)
      Chong Pin Fee、Yoshida Takeshi、Yuasa Shota、Mori Harushi、Tanaka-Taya Keiko、Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Pediatric Neurology

      Volume: 109 Pages: 85~88

    • DOI

      10.1016/j.pediatrneurol.2020.04.004

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Isolated cranial neuritis of the oculomotor nerve: Expanding the MOG phenotype?2020

    • Author(s)
      Kawakami Saori、Akamine Satoshi、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Maeda Kenichi、Takahashi Toshiyuki、Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Multiple Sclerosis and Related Disorders

      Volume: 41 Pages: 102040~102040

    • DOI

      10.1016/j.msard.2020.102040

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Disseminated cortical and subcortical lesions in neonatal enterovirus 71 encephalitis2020

    • Author(s)
      Nakamura Ryoko, Chong Pin Fee, Haraguchi Kohei, Katano Harutaka, Tanaka-Taya Keiko, Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Journal of NeuroVirology

      Volume: - Pages: -

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] West Syndrome in an Infant With Vitamin B12 Deficiency Born to Autoantibodies Positive Mother2019

    • Author(s)
      Chong Pin Fee、Matsukura Masaru、Fukui Kaoru、Watanabe Yoriko、Matsumoto Naomichi、Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Frontiers in Pediatrics

      Volume: 7 Pages: -

    • DOI

      10.3389/fped.2019.00531

    • Peer Reviewed / Open Access
  • [Journal Article] Cytotoxic lesion of the corpus callosum exclusively at the genu in a case of callosal hypogenesis2019

    • Author(s)
      Tsuji Moeri、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Maeda Kenichi、Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Journal of Neuroradiology

      Volume: 46 Pages: 222~223

    • DOI

      10.1016/j.neurad.2018.11.001

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] The recurrent postzygotic pathogenic variant p.Glu47Lys in RHOA causes a novel recognizable neuroectodermal phenotype2019

    • Author(s)
      Yigit Gokhan、Saida Ken、DeMarzo Danielle、Miyake Noriko、Fujita Atsushi、Yang Tan Tiong、White Susan M.、Wadley Alexandrea、Toliat Mohammad R.、Motameny Susanne、Franitza Marek、Stutterd Chloe A.、Chong Pin F.、Kira Ryutaro、et al.
    • Journal Title

      Human Mutation

      Volume: 41 Pages: 591~599

    • DOI

      10.1002/humu.23964

    • Peer Reviewed / Int'l Joint Research
  • [Journal Article] Genomic backgrounds of Japanese patients with undiagnosed neurodevelopmental disorders2019

    • Author(s)
      Yamamoto Toshiyuki、Imaizumi Taichi、Yamamoto-Shimojima Keiko、Lu Yongping、Yanagishita Tomoe、Shimada Shino、Chong Pin Fee、Kira Ryutaro、et al.
    • Journal Title

      Brain and Development

      Volume: 41 Pages: 776~782

    • DOI

      10.1016/j.braindev.2019.05.007

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Global Central Nervous System Atrophy in Spinal Muscular Atrophy Type 02019

    • Author(s)
      Maeda Kenichi、Chong Pin Fee、Yamashita Fumiya、Akamine Satoshi、Kawakami Saori、Saito Kayoko、Takahata Yasushi、Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Annals of Neurology

      Volume: 86 Pages: 801~802

    • DOI

      10.1002/ana.25596

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Long surviving classical Menkes disease treated with weekly intravenous copper therapy2019

    • Author(s)
      Ogata Reina、Chong Pin Fee、Maeda Kenichi、Imagi Toru、Nakamura Ryoko、Kawamura Nobuko、Kira Ryutaro
    • Journal Title

      Journal of Trace Elements in Medicine and Biology

      Volume: 54 Pages: 172~174

    • DOI

      10.1016/j.jtemb.2019.04.020

    • Peer Reviewed
  • [Journal Article] Sequential radiologic findings in osteopathia striata with cranial sclerosis2019

    • Author(s)
      Tomita Y.、Chong P.F.、Yamamoto T.、Akamine S.、Imaizumi T.、Kira R.
    • Journal Title

      Diagnostic and Interventional Imaging

      Volume: 100 Pages: 529~531

    • DOI

      10.1016/j.diii.2019.04.001

    • Peer Reviewed
  • [Presentation] Restrictively defined acute flaccid myelitis: stricter definition for diagnosing acute flaccid myelitis2019

    • Author(s)
      Chong Pin Fee
    • Organizer
      15th Asian & Oceanian Congress of Child Neurology
    • Int'l Joint Research
  • [Presentation] An infant with dietary vitamin B12 deficiency due to maternal antibodies presenting with West syndrome2019

    • Author(s)
      Pin Fee Chong, Fumiya Yamashita, Kenichi Maeda, Satoshi Akamine, Ryutaro Kira
    • Organizer
      20th Annual Meeting of Infantile Seizure Society
    • Int'l Joint Research
  • [Presentation] 急性弛緩性脊髄炎の臨床像:2018-2019の動向2019

    • Author(s)
      チョン ピンフィー、吉良龍太郎
    • Organizer
      第61回日本小児神経学術集会
    • Invited
  • [Presentation] 尿中マルベリー細胞を認めた腎機能正常な古典型ファブリー病男児例2019

    • Author(s)
      チョン ピンフィー
    • Organizer
      Conference of Fabry disease
    • Invited
  • [Presentation] 成人期まで経静脈的銅補充を行った古典型メンケス病の一例2019

    • Author(s)
      チョン ピンフィー、緒方怜奈、前田謙一、中村涼子、今城透、山下文也、赤峰哲、吉良龍太郎
    • Organizer
      第61回日本小児神経学会学術集会
  • [Presentation] 憤怒けいれんのmimickers2019

    • Author(s)
      チョン ピンフィー、川上沙織、山下文也、前田謙一、赤峰哲、吉良龍太郎
    • Organizer
      第53回日本てんかん学会学術集会

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Published: 2021-01-27  

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