2021 Fiscal Year Final Research Report
The study of determining the disease pathogenesis and developing the attractive animal disease model using cynomolgus monkeys with retinitis pigmentosa
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19K09971
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| Research Category |
Grant-in-Aid for Scientific Research (C)
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| Allocation Type | Multi-year Fund |
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| Section | 一般 |
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| Review Section |
Basic Section 56060:Ophthalmology-related
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| Research Institution | University of Miyazaki |
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Principal Investigator |
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| Co-Investigator(Kenkyū-buntansha) |
西口 康二 東北大学, 医学系研究科, 准教授 (30447825)
下澤 律浩 国立研究開発法人医薬基盤・健康・栄養研究所, 医薬基盤研究所 霊長類医科学研究センター, 主任研究員 (50300786)
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| Project Period (FY) |
2019-04-01 – 2022-03-31
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| Keywords | 網膜色素変性 / 疾患モデル動物 / カニクイザル |
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| Outline of Final Research Achievements |
In this study, we found a new individual with retinitis pigmentosa (RP) among the cynomolgus monkey (Macaca fascicularis) pedigreed population at Tsukuba Primate Research Center, in addition to the two monkeys who were previously discovered. Moreover, we found eight carriers (2 males and six females). We also performed histopathological examination of the eyes ball from the monkey (7 years old male) with RP accidentally died. Severe retinal degeneration was observed and we expected that the disease progression of these monkeys might be fast. Unfortunately, the whole genome sequencing analysis we performed could not identify the pathogenic mutations in these monkeys. Now we perform the RNAseq analysis using these eyes to identify the pathogenic mutations.
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| Free Research Field |
眼科学
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| Academic Significance and Societal Importance of the Research Achievements |
死亡した発症個体の眼球に対する病理組織学的検討により、網膜変性の進行が早いことが予想された。従って、治療薬に対する効能試験に使用するのに好都合な疾患モデルとなる可能性が高いことが明らかとなった。また、新たな発症個体の発見とヘテロ接合体を複数同定できたことにより、疾患コロニーが樹立できる可能性が十分にある。今後、カニクイザルの疾患コロニーが構築できれば、基礎研究で探索された治療法を臨床へ応用する前に、確実性の高い効能試験が実施できる体制が整う。将来的には、RPの治療法開発に大きく寄与することが期待される。
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